曹友紅, 徐 冬, 凌亭生, 邢一鳴, 丁 松, 顧 磊

0 引言

膽囊結石是常見的膽道疾病, 而膽囊內瘺是其少見的并發(fā)癥, 主要包括: 膽囊胃瘺、膽囊結腸瘺、膽囊膽管瘺及最常見的膽囊十二指腸瘺(cholecystoduodenal fistula, CDF). 由于CDF無特異性癥狀, 導致早期診斷困難、誤治率高[1]. 而CDF繼發(fā)膽囊假性動脈瘤致失血性休克實屬罕見, 我科收治1例該類患者, 現(xiàn)匯報如下.

1 病例報告

1.1 患者 男, 56歲, 因“上腹痛、尿黃伴背脹4 d”于2018-10-12入南京大學醫(yī)學部附屬鼓樓醫(yī)院高淳分院消化科. 既往糖尿病史10年, 飲食控制(8-10 mmol/L); 類似腹痛病史多年, 均保守治療好轉, 未行進一步診治.

1.2 查體 體溫37 ℃, 脈搏64次/分, 呼吸18次/分, 血壓 110/70 mmHg(1 mmHg = 0.133 kPa). 神志清, 精神可, 全身皮膚黏膜及鞏膜輕度黃染. 腹部平坦, 無胃腸型及蠕動波, 未見腹壁靜脈曲張, 腹式呼吸無受限. 全腹軟, 上腹部壓痛, 無反跳痛及肌緊張. 全腹未及包塊, 肝脾肋下未觸及, 膽囊底觸及, Murphy征陽性. 移動性濁音陰性, 聽診腸鳴音3-4次/分. 未聞及氣過水聲及振水音.

1.3 輔助檢查 2018-10-12, B超: 膽囊炎, 膽囊結石(圖1A). 計算機體層攝影(computed tomography, CT): 膽囊腫大伴周圍滲出, 膽總管內高密度影(圖1B). 血檢: 白細胞9.6×109/L、中性粒細胞83%、紅細胞4.7×1012/L、血紅蛋白146 g/L. 總膽紅素89.3 μmol/L、直接膽紅素76.0 μmol/L、白蛋白39.3 g/L、谷丙轉氨酶226 U/L、谷草轉氨酶95 U/L、γ-谷氨酰轉移酶337 U/L、堿性磷酸酶211 U/L、膽汁酸229.9 μmol/L、C-反應蛋白65.25 mg/L, 血淀粉酶56 U/L.

2 入院診斷

(1)急性膽管炎, (2)梗阻性黃疸(輕度), (3)膽囊結石伴急性膽囊炎, (4)Ⅱ型糖尿病.

3 治療

圖1 本例患者影像檢查及治療過程.

患者入院后給予常規(guī)抗炎、解痙等對癥保守治療后腹痛緩解, 于2018-10-14出現(xiàn)頭暈、眼黃、尿黃加重及上腹部、右腰部脹痛, 嘔血兩次(共約200 mL), 色鮮紅, 伴黑便1次, 約300 g. 查體: 鞏膜中度黃染, 上腹部壓痛, 無反跳痛, Murphy征陽性. 移動性濁音陰性, 聽診腸鳴音3-4次/分. 血檢(2018-10-14): 白細胞11.9×109/L、中性粒細胞83.4%、紅細胞2.90×1012/L、血紅蛋白95 g/L. 給予補液、止血對癥治療后, 患者腹痛及嘔血緩解. 磁共振胰膽管造影(magnetic resonance cholangiopancreato graphy, MRCP)(2018-10-15): 膽囊炎、膽囊結石(近膽囊管), 十二指腸球部腔內異常信號; 肝門部及腹膜后小淋巴結, 膽總管輕度擴張(圖1C). 胃鏡(2018-10-16): 十二指腸球部結石嵌頓、淺表性胃炎(圖1D), 鏡下取石后見十二指腸球部有一直徑約4.0 cm瘺口(圖1E), 考慮膽腸內瘺. 遂進一步行經內鏡逆行胰膽管造影(endoscopic retrograde cholangio-pancreatography, ERCP)+內鏡下乳頭括約肌切開術+取石+內鏡下鼻膽管引流術: 膽總管造影見其直徑約0.8 cm, 在其末端可及一大小約0.3 cm×0.4 cm結石, 予以取出. 患者于2018-10-24夜間訴頭暈、乏力及上腹部不適, 嘔血150 mL伴解黑便3次, 約800 g. 查體: 心率130次/分, 血壓69/31 mmHg; 意識模糊. 鞏膜無黃染, 腹軟, 全腹部無壓痛, 腸鳴音1次/分. 血檢(2018-10-24): 白細胞4.1×109/L, 中性粒細胞71.9%、紅細胞1.21×1012/L、血紅蛋白43 g/L. 給予液體復蘇、輸血擴容、對癥止血治療的同時, 行急診胃鏡: 十二指腸球部瘺口處見大量血凝塊, 圈套器清除后見瘺口處活動性出血, 以三枚“和諧”夾行臨時性瘺口封閉止血(圖1F), 同時行腹腔干、肝總動脈、膽囊動脈數(shù)字減影血管造影(digital subtraction angiography, DSA)介入治療, 見膽囊假性動脈瘤伴造影劑外溢(圖1G), 向膽囊動脈內注入明膠海綿栓塞止血后, 出血停止(圖1H). 糾正休克后于2018-10-25行腹腔鏡探查: 見膽囊、十二指腸球部被大網膜包裹, 游離后可及膽囊壁厚、充血水腫明顯, 膽囊壺腹部與十二指腸球部瘺管形成(直徑約3.5 cm), 十二指腸球部、胃竇部未及潰瘍穿孔. 遂行: 腹腔鏡膽囊、瘺管切除及十二指腸球部瘺口修補術. 術后病理: 慢性膽囊炎急性發(fā)作伴局灶出血, 膽囊結石.

4 最后診斷

(1)CDF繼發(fā)膽囊假性動脈瘤破裂伴出血; (2)失血性休克; (3)膽總管結石伴膽管炎; (4)梗阻性黃疸; (5)膽囊結石伴膽囊炎.

5 結果和隨訪

患者術后第7 d出院, 隨訪至今無明顯不適.

6 討論

膽囊結石嵌頓或壓迫膽囊壁、反復炎癥刺激, 造成膽囊壁供血不足甚至壞疽, 可繼發(fā)CDF, 該類患者主要表現(xiàn)為畏寒發(fā)熱、反復膽道感染、黃疸、腹瀉等非特異性癥狀, 早期確診率低[2].

各類影像輔助檢查在CDF診斷方面優(yōu)勢不一[3]: B超: 膽囊內實變強回聲, 后方無聲影; 膽道積氣, 伴或不伴膽囊萎縮. X線: 造影劑由消化道逆行進入膽囊, 膽囊積氣. CT: (1)直接征象: 可見膽囊與十二指腸之間形成不規(guī)則、壁厚、中度強化的內含液體、氣體或氣液平的通道. (2)間接征象: 膽道積氣; 膽總管或膽囊頸部結石嵌頓; 伴或不伴膽囊萎縮; 膽囊與十二指腸界限不清, 炎癥黏連或伴憩室形成. MRCP: 即可明確膽囊-十二指腸之間有無積液、異常通道, 又可明確有無膽總管結石或梗阻, 與CT互為補充. ERCP: 可及造影劑自膽囊流入十二指腸, 即可確診. 胃鏡: 可直觀探查十二指腸有無黏膜潰瘍、瘺口或結石嵌頓. 本例患者經CT發(fā)現(xiàn)膽囊與十二指腸界限不清, 炎癥粘連; MRCP發(fā)現(xiàn)十二指腸球部腔內異常信號, 胃鏡進一步確診.

CDF合并膽囊假性動脈瘤破裂出血繼發(fā)失血性休克實屬罕見. 膽囊假性動脈瘤多見于醫(yī)源性損傷, 也會由膽囊炎癥本身引起. 有研究發(fā)現(xiàn)[4], 膽囊炎癥破壞其周圍的動脈內膜, 或誘發(fā)膽囊滋養(yǎng)動靜脈內血栓形成致使血管壁薄弱, 可繼發(fā)膽囊假性動脈瘤形成. 也有研究發(fā)現(xiàn)[5], 糖尿病患者全身動脈粥樣硬化改變伴動脈中層退化、微血管基底膜增厚變性, 更易引起血管壁破裂. 本例患者治療過程中出現(xiàn)膽道出血Quinke三聯(lián)癥, 即上腹部疼痛, 梗阻性黃疸, 胃腸道出血, 且合并多年的Ⅱ型糖尿病病史, 與文獻報道相符.

膽囊假性動脈瘤的治療主要包括: DSA動脈栓塞和外科手術切除. 前者包括明膠海棉、彈簧圈等栓塞, 或人工血管支架、覆膜支架隔絕術等, 但由于介入超選困難, 多直接采用膠海綿栓塞治療[6]. 若血凝塊導致膽總管梗阻、梗阻性黃疸時, 則需進一步行外科手術治療. CDF一經確診, 建議早期手術治療, 否則局部反復炎癥可能誘發(fā)膽囊癌變, 手術原則包括: 切除膽囊、取凈結石、切斷瘺管并修補瘺口[7]. 本例患者CDF繼發(fā)膽囊假性動脈瘤致失血性休克, 聯(lián)合應用CT及MRCP初診、胃鏡確診并夾閉止血、DSA栓塞確切止血及腹腔鏡手術治愈的雜交治療模式, 療效尚可.

臨床上, 對于膽道結石并反復腹痛、伴不明原因上消化道出血的患者, 尤其是出血量大、出血速度快者, 需要考慮到膽囊內瘺、動脈瘤畸形等罕見情況, 及時作出正確診斷. 通過分析該病例的診治過程, 我們認為: 該患者十二指腸球部瘺口較大, 胃鏡可直接進入膽囊內進行探查, 通過金屬夾夾閉瘺口行初步止血, 避免失血性休克進展, 部分患者可達到完全止血之目的. 再通過DSA栓塞行確切止血, 糾正休克后再通過腹腔鏡手術, 充分游離出膽囊、瘺管及十二指腸球部, 將膽囊、瘺管完整切除并修補十二指腸球部瘺口, 療效確切、徹底治愈. 本病例得出了CDF繼發(fā)膽囊假性動脈瘤破裂伴出血需盡早診斷, 綜合治療多種手段是該疾病得以搶救成功的基礎.