王雯舒,楊桂彬
航天中心醫(yī)院消化內(nèi)科,北京 100049
病例患者,男,65歲,無(wú)業(yè),主因“便血1 d”入院?;颊哂诖罅匡嬀坪蟪霈F(xiàn)周身乏力,便血1次,為鮮紅色糊狀便,量約500 ml,伴下腹部墜痛,為持續(xù)性隱痛,可耐受,有輕度反酸、燒心,伴惡心,無(wú)嘔吐。既往有高血壓、糖尿病病史10余年,未服藥物,血壓、血糖控制均欠佳。吸煙30年,1包/d,飲酒30余年,150 g/d白酒,入院前近1個(gè)月來(lái)以酒代餐。入院查體:體溫36.5 ℃,脈搏 112次/min,呼吸 20次/min,血壓130/78 mmHg,心率112次/min,余心肺未見(jiàn)明顯異常。腹部查體下腹輕壓痛,無(wú)反跳痛。入院時(shí)查C-反應(yīng)蛋白:175.31 mg/L↑,白細(xì)胞:7.16×109L-1,中性粒細(xì)胞百分比:87.4%↑,血紅蛋白:131 g/L↑,鉀:2.94 mmol/L;糖化血紅蛋白:6.9%,肝腎功能正常、腫瘤標(biāo)志物未見(jiàn)異常。腹部平掃CT提示乙狀結(jié)腸腸壁增厚,入院診斷下消化道出血,予以禁食、補(bǔ)液、止血及糾正電解質(zhì)紊亂,患者便血停止。
入院3 d后突然再次出現(xiàn)便血伴腹痛,仍為鮮紅色糊狀便,量較大,約1 000 ml,隨后無(wú)明顯誘因出現(xiàn)高熱、寒戰(zhàn),體溫最高38.7 ℃,患者出現(xiàn)煩躁不安,呼吸急促,大汗,少尿,肢體可見(jiàn)散在花斑。Hb降至45 g/L,診斷為失血性休克伴腸源性菌血癥,給予開(kāi)放深靜脈通路快速補(bǔ)液、輸血、抗感染(頭孢噻肟+奧硝唑)治療,病情平穩(wěn)后查胸腹盆增強(qiáng)CT提示:胸主動(dòng)脈瘤,腹主動(dòng)脈粥樣硬化改變,多發(fā)附壁血栓形成(見(jiàn)圖1),右側(cè)髂總動(dòng)脈瘤破裂并血腫形成累及右側(cè)乙狀結(jié)腸腸壁(見(jiàn)圖2)?臨床考慮感染性髂總動(dòng)脈瘤-乙狀結(jié)腸瘺,轉(zhuǎn)入血管介入科急診行腹主動(dòng)脈及雙側(cè)髂動(dòng)脈支架植入術(shù),右側(cè)髂內(nèi)動(dòng)脈栓塞術(shù),左側(cè)髂總動(dòng)脈假性動(dòng)脈瘤栓塞術(shù)。術(shù)后便血停止,逐漸恢復(fù)正常飲食出院。
圖1 胸主動(dòng)脈瘤、腹主動(dòng)脈粥樣硬化及附壁血栓、右側(cè)髂總動(dòng)脈瘤、局部狹窄;圖2 右側(cè)髂總動(dòng)脈瘤破裂累及乙狀結(jié)腸Fig 1 Chest aortic aneurysm,abdominal atherosclerosis and wall thrombosis,right common iliac aneurysm,local stenosis;Fig 2 A ruptured right common iliac aneurysm affected the carcinoma of sigmoid
1個(gè)月后患者再次出現(xiàn)腹痛及發(fā)熱,體溫最高39.5 ℃,伴有間斷血便,每次數(shù)毫升至500 ml左右,復(fù)查腹部增強(qiáng)CT見(jiàn)腹主動(dòng)脈下段及髂血管支架周圍新發(fā)局部積氣及局部管腔囊狀突起(見(jiàn)圖3),血培養(yǎng)為屎腸球菌,考慮感染性動(dòng)脈瘤破裂出血再發(fā),予以美羅培南+萬(wàn)古霉素抗感染治療。再次行介入手術(shù)治療效果差,患者及家屬放棄介入及手術(shù)治療。患者高熱及腹痛,間斷便血,便血量增多,再次行腹盆CT提示髂血管支架周圍積液及積氣增多(見(jiàn)圖4),腹主動(dòng)脈下段支架周圍積液及積氣(見(jiàn)圖5),腹主動(dòng)脈下段管腔顯著擴(kuò)張,局部管壁壁間血腫形成(見(jiàn)圖6),抗生素治療效果差,不除外小腸瘺可能,2個(gè)月后死于消化道出血和難以控制的感染。
圖3 髂血管支架周圍新發(fā)積氣;圖4 髂血管支架周圍積液及積氣增多;圖5 腹主動(dòng)脈下段支架周圍積液及積氣;圖6 腹主動(dòng)脈下段管腔顯著擴(kuò)張,局部管壁壁間血腫形成Fig 3 New build-up of gas around the iliac vascular stent;Fig 4 Increased fluid and gas accumulation around the iliac vascular stent;Fig 5 Fluid and gas accumulation around the stent in the lower part of the abdominal aorta;Fig 6 The lower section of the abdominal aorta had significantly expanded and hematomas had formed between the walls of the local tube walls
討論本病例為老年男性,表現(xiàn)為鮮血便,為下消化道出血,病因并非常見(jiàn)疾病,包括腸腔內(nèi)病變?nèi)缃Y(jié)直腸惡性腫瘤,肛管疾病如肛裂、肛瘺、痔瘡等,腸道血管病變?nèi)缛毖阅c病等,而是少見(jiàn)的腸腔周圍病變,感染性動(dòng)脈瘤破裂致腸瘺出血。
(1)感染性動(dòng)脈瘤的診斷:感染性動(dòng)脈瘤一詞由Osler[1]提出,原是指與細(xì)菌性心內(nèi)膜炎有關(guān)的動(dòng)脈瘤,病原菌大部分是由細(xì)菌引起,動(dòng)脈瘤分為真性動(dòng)脈瘤及假性動(dòng)脈瘤。真性動(dòng)脈瘤包含動(dòng)脈壁全層(3層:內(nèi)膜、中膜及外膜);假性動(dòng)脈瘤是指動(dòng)脈漏出的血液或血腫被周圍組織包裹。感染性動(dòng)脈瘤病情十分嚴(yán)重,并發(fā)癥發(fā)病率及死亡率均很高。其發(fā)病率在主動(dòng)脈瘤中占0.7%~3%,常于并發(fā)菌血癥、敗血癥或動(dòng)脈瘤破裂時(shí)才被發(fā)現(xiàn),病死率為5%~44%[2]。感染性動(dòng)脈瘤的典型表現(xiàn)為疼痛、搏動(dòng)且不斷增大的腫塊,伴有發(fā)熱等全身感染的特征。較深處的動(dòng)脈瘤可能無(wú)法觸及,只能在影像學(xué)檢查中查見(jiàn)。主動(dòng)脈或髂動(dòng)脈的感染性動(dòng)脈瘤可伴腹痛或背痛。但感染性主動(dòng)脈瘤也有可能僅表現(xiàn)出不明原因的發(fā)熱,有些直到破裂時(shí)才得以診斷。感染性動(dòng)脈瘤的診斷條件包括:影像學(xué)顯示動(dòng)脈瘤,且血培養(yǎng)發(fā)現(xiàn)證明感染的微生物[3-5]。感染性動(dòng)脈瘤在CT血管造影可顯示感染的特異性特征,包括:① 囊性、偏心性動(dòng)脈瘤或多分葉狀動(dòng)脈瘤;② 軟組織炎癥或血管周圍腫塊;③ 血管瘤管壁內(nèi)含氣或血管周圍積氣;④ 血管周圍積液[6]。疑似感染性動(dòng)脈瘤的患者均應(yīng)采血培養(yǎng)(包括需氧菌、厭氧菌、真菌)。25%~50%的患者可能為血培養(yǎng)陰性。治療上大部分感染性動(dòng)脈瘤的標(biāo)準(zhǔn)治療為抗生素聯(lián)合外科清創(chuàng)術(shù),按需行血運(yùn)重建[7]。如若患者拒絕手術(shù)或因嚴(yán)重內(nèi)科共存疾病而不宜手術(shù)時(shí),可僅應(yīng)用抗生素治療。血培養(yǎng)結(jié)果之前,萬(wàn)古霉素聯(lián)合具有抗革蘭氏陰性菌(特別是沙門菌和腸道革蘭氏陰性菌)活性的抗生素為首選治療[8]。雖然抗生素治療是成功進(jìn)行感染性腹主動(dòng)脈瘤外科手術(shù)治療的基本要素,但患者生存率取決于迅捷的診斷和及時(shí)的手術(shù)治療。對(duì)于病情危重不宜行開(kāi)放手術(shù)的患者,可選擇血管腔內(nèi)治療,但由于這種方法未遵循外科清創(chuàng)以控制膿腫及在感染區(qū)以外行動(dòng)脈旁路的原則,可能出現(xiàn)持續(xù)感染[9]。本病例非常遺憾,并未在第一時(shí)間快速診斷,患者為急性腹痛且腫瘤標(biāo)志物正常,影像學(xué)并未見(jiàn)占位及轉(zhuǎn)移病灶,腫瘤可能性小。在搶救失血性休克后,患者便血、腹痛、發(fā)熱,增強(qiáng)CT發(fā)現(xiàn)胸主動(dòng)脈瘤和腹主動(dòng)脈腹壁血栓、髂總動(dòng)脈瘤-乙狀結(jié)腸瘺,因臨床表現(xiàn)、CT符合感染性動(dòng)脈瘤征像,血培養(yǎng)雖然未見(jiàn)沙門氏菌及金黃色葡萄球菌等常見(jiàn)感染性動(dòng)脈瘤致病菌,但屎腸球菌證實(shí)腸道菌群異位,有細(xì)菌入侵證據(jù),故而考慮感染性動(dòng)脈瘤診斷。
(2)感染性主動(dòng)脈瘤發(fā)生機(jī)制:感染性主動(dòng)脈瘤是感染性動(dòng)脈瘤中罕見(jiàn)及難以診斷的一種類型,主動(dòng)脈因其位置深在,正常情況下處于無(wú)菌狀態(tài),免疫力低下時(shí)如使用激素、糖尿病、惡性腫瘤的患者易出現(xiàn)細(xì)菌入侵,這是細(xì)菌能夠入侵的前提條件,其次細(xì)菌的侵襲力是疾病發(fā)生的決定性因素,致病菌毒力強(qiáng),以沙門氏菌及金黃色葡萄球菌最為常見(jiàn)。感染途徑可分為以下四類:① 繼發(fā)于細(xì)菌性心內(nèi)膜炎的菌栓脫落;② 病源微生物感染病變的動(dòng)脈內(nèi)膜造成動(dòng)脈瘤;③ 已存在的動(dòng)脈瘤繼發(fā)細(xì)菌感染;④ 介入操作在造成動(dòng)脈壁損傷的同時(shí),帶入病源微生物而形成的感染性動(dòng)脈瘤。在感染性主動(dòng)脈瘤的發(fā)病過(guò)程中,細(xì)菌入侵的途徑主要為第2、3種原因[10-11]。本病例中患者為老年男性,入院前1個(gè)月以來(lái)幾乎無(wú)進(jìn)食,僅飲酒,患糖尿病、高血壓病等慢性疾病,免疫力低下,細(xì)菌容易入侵,腸道屏障功能異常,存在腸道菌群異位,進(jìn)入血液,成為致病微生物,患者血管在長(zhǎng)期未管理的高血壓、糖尿病基礎(chǔ)下,動(dòng)脈粥樣硬化病變嚴(yán)重,細(xì)菌入侵病變動(dòng)脈形成感染性主動(dòng)脈瘤。
(3)主動(dòng)脈瘤腸瘺發(fā)生機(jī)制:主動(dòng)脈消化道瘺屬于消化道出血的罕見(jiàn)原因,發(fā)病率低,為0.04%~0.07%,病死率極高??煞譃樵l(fā)性及繼發(fā)性,原發(fā)性主動(dòng)脈消化道瘺是由于動(dòng)脈壁的糜爛破潰穿破消化道(食管、十二指腸、空腸、回腸)所致,常見(jiàn)于腹主動(dòng)脈瘤,多數(shù)源于動(dòng)脈粥樣硬化,少數(shù)源于感染性疾病,極少數(shù)源于惡性腫瘤、潰瘍、異物及放療后,繼發(fā)性主動(dòng)脈消化道瘺常見(jiàn)于動(dòng)脈瘤或動(dòng)脈閉塞性疾病行主動(dòng)脈重建后。前哨性出血是主動(dòng)脈消化道瘺的特征性表現(xiàn),是一種間歇性的輕、中度出血,是大出血的前兆表現(xiàn)。這是因?yàn)槭状纬鲅獣r(shí)瘺口被機(jī)化的血栓堵塞而致使出血暫時(shí)停止,隨后因血栓移動(dòng)、脫落或血容量補(bǔ)足后動(dòng)脈壓力升高,導(dǎo)致災(zāi)難性大出血[12]。病例中患者粥樣硬化的主動(dòng)脈基礎(chǔ)上形成多處感染性動(dòng)脈瘤,右髂動(dòng)脈感染性動(dòng)脈瘤累及乙狀結(jié)腸腸壁,并出現(xiàn)腸瘺,表現(xiàn)為腹痛和前哨性出血,3 d后出現(xiàn)大量便血,伴發(fā)熱,出現(xiàn)失血性休克。
(4)治療及預(yù)后:主動(dòng)脈瘤體破潰入腸腔形成主動(dòng)脈-腸瘺,可引起致命性消化道出血,手術(shù)是唯一正確有效的治療方法?;拘g(shù)式為腹主動(dòng)脈瘤切除,閉鎖消化道瘺口,在徹底清創(chuàng)后采取原位血管移植或解剖外旁路移植術(shù)。感染性主動(dòng)脈瘤合并消化道瘺,其術(shù)后病死率也在50%以上。病例中患者經(jīng)介入手術(shù)治療后仍間斷出現(xiàn)腹痛、發(fā)熱和血便,患者感染性動(dòng)脈瘤病變廣泛,后期甚至出現(xiàn)腹主動(dòng)脈瘤破裂出血,小腸瘺不能除外,患者家屬拒絕外科手術(shù)治療,最終病情惡化,逐漸出現(xiàn)多器官功能衰竭、失血性休克、感染性休克,最終死亡。
感染性主動(dòng)脈瘤、主動(dòng)脈消化道瘺在臨床均罕見(jiàn),診斷困難,死亡率高,關(guān)鍵在于早期診斷,增強(qiáng)CT是首選診斷方法,對(duì)于疑似患者建議積極行動(dòng)脈造影或剖腹探查。早期、足量的敏感抗生素的使用是感染性主動(dòng)脈瘤治療的關(guān)鍵。但感染性主動(dòng)脈瘤感染位置深在,徹底去除感染灶十分困難,無(wú)論采用何種血運(yùn)重建的方法,再發(fā)人工血管感染的比例為10%~30%,還會(huì)造成范圍廣泛的組織破壞,影響周圍臟器的正常功能,會(huì)出現(xiàn)腸瘺、胰腺炎、急性腎功能衰竭等嚴(yán)重并發(fā)癥。本例患者早期并未及時(shí)對(duì)病情做出準(zhǔn)確判斷,即使行介入手術(shù)支架治療及全程抗感染治療,預(yù)后依然不佳,早期完善增強(qiáng)CT檢查對(duì)疾病的診斷大有脾益。
總之,感染性主動(dòng)脈瘤臨床罕見(jiàn),但病情卻兇險(xiǎn),由于瘤體有破裂風(fēng)險(xiǎn),致死率高,早期診斷對(duì)治療至關(guān)重要。而通常癥狀表現(xiàn)不典型,容易出現(xiàn)誤診情況。因此,腹痛、高熱等表現(xiàn)時(shí)應(yīng)高度警惕感染性主動(dòng)脈瘤的可能性,發(fā)生腸瘺也可以表現(xiàn)為消化道出血癥狀,及時(shí)行增強(qiáng)CT或CTA等相關(guān)檢查,以免耽誤最佳治療時(shí)機(jī)。