楊 瀟，王麗波，徐 紅，李 文

1.天津市人民醫(yī)院內(nèi)鏡中心，天津 300000；2.吉林大學(xué)第一醫(yī)院內(nèi)鏡中心

血管瘤是一種以血管內(nèi)皮細(xì)胞異常增殖、大量血管增生為主要病理特征的良性血管病變，其形態(tài)學(xué)分為單純性血管瘤、海綿狀血管瘤及蔓狀血管瘤。而以血管瘤內(nèi)皮細(xì)胞的生物學(xué)特性為基礎(chǔ)，又可將血管瘤分為血管瘤和血管畸形兩大類[1]。位于消化道的血管瘤較為罕見，其中位于小腸的病變發(fā)病率最高，占小腸良性腫瘤的7%～10%[2]?，F(xiàn)結(jié)合我中心診治的2例小腸血管瘤患者，查閱國內(nèi)外相關(guān)報(bào)道，探討小腸血管瘤的臨床及內(nèi)鏡下表現(xiàn)，現(xiàn)報(bào)道如下。

病例1 患者，女，58歲，因乏力、頭暈1年半于外院就診，行血常規(guī)、骨穿等檢查后診斷為缺鐵性貧血，給予補(bǔ)充蔗糖鐵治療后，仍間斷出現(xiàn)乏力癥狀，伴有心悸、視物模糊、行走困難，期間間斷復(fù)查血常規(guī)，血紅蛋白最低值60 g/L。2012年9月6日因乏力癥狀加重并出現(xiàn)黑便就診于我院。入院后查體：眼瞼、口唇蒼白，呈貧血貌。相關(guān)輔助檢查提示大便潛血試驗(yàn)陽性，血紅蛋白66 g/L，血清鐵7.9 μmol/L，行小腸三期增強(qiáng)計(jì)算機(jī)斷層掃描(CT)見左上腹部近段空腸異常強(qiáng)化影。為確診進(jìn)一步行小腸鏡檢查，鏡下見Treitz韌帶附近一處大小約2.0 cm×2.0 cm扁平紅色隆起(見圖1)，表面凹陷，邊界不清，呈匍匐樣生長，表面有滲血，經(jīng)內(nèi)鏡下沖洗后出血停止，余小腸充血，見散在出血點(diǎn)。結(jié)合小腸鏡檢查考慮為血管瘤，遂轉(zhuǎn)入我院胃腸外科于2012年9月18日行小腸部分切除術(shù)。術(shù)后恢復(fù)良好。術(shù)后病理學(xué)檢查回報(bào)：海綿狀血管瘤，位于黏膜下層，大小1.0 cm×0.3 cm×0.3 cm，黏膜呈慢性炎癥改變(見圖2)。

圖1 病例1小腸鏡檢查圖像;圖2 病例1術(shù)后病理圖像(HE染色，放大40倍);圖3 病例2小腸鏡檢查圖像Fig 1 Enteroscopy image of case one;Fig 2 Postoperative pathological image of case one;Fig 3 Enteroscopy image of case two

病例2 患者，女，60歲，間斷嘔吐10余年，近4年病情加重，均每月發(fā)病1次。發(fā)病時(shí)呈劇烈非噴射樣嘔吐，嘔吐物為胃內(nèi)容物，癥狀發(fā)作持續(xù)3～5 d，無法進(jìn)食，反復(fù)就診于多家醫(yī)院，常需靜脈營養(yǎng)支持治療，行胃鏡、腸鏡檢查未見異常。本次入院前2 h再次出現(xiàn)嘔吐，伴有嘔血，量約500 ml，遂于2009年8月11日入院治療?；颊呒韧悄虿∈?1年。入院后查體未見明顯異常。相關(guān)輔助檢查：血清學(xué)檢查大致正常。外院超聲提示：胃擴(kuò)張。鋇餐：十二指腸水平段及空腸近端管腔變細(xì)。腹部CT：十二指腸水平段及部分近端空腸可見腸壁增厚、走行僵直，其中近端空腸腸壁可見多處鈣化影。遂進(jìn)一步行小腸鏡檢查，鏡下見距門齒85～90 cm十二指腸升段見環(huán)周彌漫性黏膜增厚(見圖3)，腸腔狹窄，黏膜表面充血水腫、絨毛粗大，散在被覆白色壞死組織，污穢，質(zhì)脆有接觸出血，于病變局部取病理活體組織檢查。鏡檢后患者再次出現(xiàn)嘔血，量約500 ml，遂于入院當(dāng)天行急診剖腹術(shù)，術(shù)中見梗阻位于距Treitz韌帶5～15 cm處，腫物大小約10 cm×5 cm×3 cm，腸腔狹窄，近端腸管擴(kuò)張，遠(yuǎn)端腸管可見積血，術(shù)中考慮空腸血管瘤伴出血、腸梗阻。遂行小腸部分切除術(shù)，術(shù)中輸注紅細(xì)胞4單位，術(shù)后患者恢復(fù)良好，未再有嘔吐、嘔血發(fā)作。術(shù)后病理回報(bào)：小腸肌間海綿狀血管瘤，系膜淋巴結(jié)4枚反應(yīng)性增生。

討論1839年P(guān)hilips首先報(bào)道了血管性腫瘤導(dǎo)致消化道出血的病例，20世紀(jì)50年代，隨著血管造影等檢查手段的提高，小腸血管瘤的報(bào)道逐漸增多[3]。1983年由錢允慶等率先報(bào)道了國內(nèi)小腸血管瘤的病例，并發(fā)表于《中華外科雜志》[4]。至今約200余例的小腸血管瘤被報(bào)道，其中文獻(xiàn)報(bào)道的引發(fā)消化道出血的小腸血管瘤約40例[5]，而術(shù)前準(zhǔn)確診斷小腸血管瘤僅15例[6]，意味著小腸血管瘤的準(zhǔn)確術(shù)前診斷和評(píng)估還有待加強(qiáng)。尚未檢索到國內(nèi)外關(guān)于小腸血管瘤的大規(guī)模臨床研究，國內(nèi)對(duì)小腸血管瘤的報(bào)道以個(gè)案報(bào)道及小腸鏡和膠囊內(nèi)鏡的回顧性研究為主，病例數(shù)較多者見于部分回顧性研究，納入了6～8例患者[7-10]。該疾病的發(fā)病部位以空腸為主(48.2%)，其次為回腸(41.6%)，十二指腸血管瘤為8%～10%，亦可見于消化道其他部位[11]。血管瘤的病因尚不清楚，目前認(rèn)為主要由內(nèi)皮細(xì)胞的增殖和生長調(diào)控紊亂引起，具體機(jī)制尚不明確，相關(guān)的因素有基因突變、肥大細(xì)胞、雌激素、缺氧、細(xì)胞凋亡、細(xì)胞因子等[12-14]。

影像學(xué)方面，CT或磁共振成像(MRI)檢查能夠?yàn)檫x擇經(jīng)口或經(jīng)肛小腸鏡檢查提供參考，是內(nèi)鏡檢查的必要補(bǔ)充，為首選的檢查方法。本文報(bào)道的2例患者行腹部CT檢查均可見到可疑病灶。數(shù)字減影血管造影(DSA)可發(fā)現(xiàn)出血速度>0.5 ml/min的病灶，50%～72%的病例可明確定位，且可經(jīng)導(dǎo)管行快速止血治療，出血速度慢或停止時(shí)DSA的診斷率為25%～50%[15]。小腸鏡是一種新興的檢查手段，可以探查胃腸鏡等常規(guī)檢查方法無法覆蓋的區(qū)域，在不造成難以止住的出血點(diǎn)的情況下，可以進(jìn)行組織活檢，以便同小腸腺癌、淋巴瘤等疾病相鑒別。治療方面，2019年中華醫(yī)學(xué)會(huì)整形外科分會(huì)血管瘤和脈管畸形學(xué)組發(fā)布了相關(guān)的診治指南，認(rèn)為兒童血管瘤的藥物治療主要有類固醇激素、普萘洛爾、長春新堿等[16]。但目前成人小腸海綿狀血管瘤無藥物治療的有效證據(jù)，治療主要以手術(shù)切除為主，部分病例可選擇內(nèi)鏡下切除或介入栓塞[17]。日本香川醫(yī)科大學(xué)的一項(xiàng)回顧性研究總結(jié)了內(nèi)鏡下治療十二指腸血管瘤的經(jīng)驗(yàn)，手術(shù)以內(nèi)鏡下黏膜切除術(shù)(EMR)為主，認(rèn)為手術(shù)指征為：(1)內(nèi)鏡下病灶可見；(2)病變直徑<25 mm且屬于山田分型Ⅱ、Ⅲ或Ⅳ型；(3)增強(qiáng)CT或血管造影未見病灶有粗大的供血血管[18]。顯然，本報(bào)道的2例患者并不符合上述條件，且病例2出現(xiàn)了大量的急性上消化道出血，因此，選擇了外科手術(shù)切除治療，術(shù)后2例患者恢復(fù)良好，隨訪無不良事件。

綜上，小腸血管瘤的臨床表現(xiàn)多為頭暈、乏力等慢性貧血樣表現(xiàn)，部分患者可表現(xiàn)為消化道梗阻，結(jié)合本報(bào)道，提示小腸血管瘤可具有多種臨床表現(xiàn)，因此在具有消化道相關(guān)癥狀患者的診斷中，應(yīng)警惕血管瘤的可能，若影像學(xué)檢查懷疑該診斷，小腸鏡檢查及鏡下活體組織檢查不失為一種合適的方法。