吳海強 張 杰 豆?jié)凉?成曉江 卡合爾曼·卡德爾 買買提力·艾沙

新疆醫(yī)科大學(xué)，新疆 烏魯木齊 830054

海綿竇區(qū)硬腦膜動靜脈瘺(cavernous sinus duralartefiovenous fistula，CS-DAVF)是顱內(nèi)硬腦膜動靜脈瘺的特殊類型[1]。該病以40～60歲年齡組多發(fā)，女性居多。CS-DAVF治療方法較多且復(fù)雜，包括保守觀察、血管內(nèi)治療、顯微外科手術(shù)治療和放射治療等，這幾種方法既可單獨使用也可聯(lián)合便用。因CS-DAVF的顯微外科手術(shù)困難多，常因手術(shù)病變暴露困難術(shù)中出血較多及術(shù)后神經(jīng)功能障礙發(fā)生率高，而保守治療及放射治療效果不確切[2]。因此，血管內(nèi)栓塞治療成為目前主要的治療方法[3]。然而，最近研究顯示表明，血管內(nèi)栓塞治療CS-DAVF部分病人術(shù)后也會出現(xiàn)神經(jīng)損傷?；谀壳跋嚓P(guān)研究，本文回顧性分析2014-01—2017-10新疆醫(yī)科大學(xué)第一附屬醫(yī)院神經(jīng)外科收治的18例CS-DAVF相關(guān)患者的臨床資料及影像學(xué)材料，為相關(guān)疾病診治提供幫助，現(xiàn)總結(jié)如下。

1 對象與方法

1.1一般資料2014-01—2017-10新疆醫(yī)科大學(xué)第一附屬醫(yī)院神經(jīng)外科收入行腦血管造影診斷的CS-DAVF的患者18例。其中男4例，女14例；年齡35～70歲，平均54歲；病史最長3 a，最短者1個月。入選標(biāo)準(zhǔn)：年齡18～70歲，行頭部CTA或MRI可見陽性結(jié)果[4]。所有患者簽署了入組研究知情同意書[5]。排除標(biāo)準(zhǔn)：有腦血管畸形、頸內(nèi)動脈海綿竇瘺、顱內(nèi)腫瘤或并發(fā)顱內(nèi)動靜脈畸形或顱內(nèi)動脈瘤等。

1.2臨床癥狀臨床表現(xiàn)有眼結(jié)膜充血(圖1A)18例，眼球外突(圖1G)15例，視力減低并重影8例，眼球運動障礙5例。

1.3影像學(xué)檢查18例CS-DAVF的患者術(shù)前均行頭部CT檢查，部分患者表現(xiàn)為眼眶區(qū)的密度增高影[6]及患側(cè)增寬的海綿竇和粗大引流的眼靜脈[7](圖1H)。8例患者行磁共振檢查，表現(xiàn)為增寬的海綿竇及眼靜脈的流空信號[8]。所有患者經(jīng)腦血管造影了解瘺口部位、大小，血管解剖關(guān)系等。行數(shù)字減影檢查有左側(cè)海綿竇區(qū)病變(圖1B、圖1H)5例，右側(cè)海綿竇區(qū)病變12例，雙側(cè)海綿竇區(qū)病變1例。根據(jù)DSA結(jié)果，所有患者根據(jù)供血動脈按Barrow分類方法進行分型，其中B型3例，C型3例，D型12例[9]。所有患者均有眼靜脈引流。單純眼靜脈引流15例，伴多只靜脈引流3例。

1.4治療方法所有接受血管內(nèi)栓塞治療的患者，簽署手術(shù)知情同意書后，評價有無行血管造影的禁忌證(如造影劑過敏、腎衰竭、凝血功能障礙等)。患者接受了完整的腦血管造影術(shù)，明確供血動脈、引流靜脈、瘺口位置及瘺口流量大小[10]，行常規(guī)正位、側(cè)位、斜位造影檢查，如結(jié)果無法明確動靜脈瘺口的解剖特點，就行主要供血動脈三維重建。通過對血管造影結(jié)果、影像結(jié)果及臨床癥狀進行分析，最后決定合適的治療方法[11]。全身麻醉下給予全身肝素化后，采用 Seldinger技術(shù)穿刺左側(cè)股動脈，置5 F造影導(dǎo)管超選瘺口的主要供血動脈做海綿竇和主要引流靜脈的路圖(圖1B、圖1C)，Seldinger技術(shù)穿刺右側(cè)股靜脈將6 F導(dǎo)引導(dǎo)管(Cordis，美國 Cordis Corporation公司)超選到患側(cè)頸內(nèi)靜脈，動脈路圖造影，顯示清楚海綿竇及引流靜脈，先行正位透視，先使用0.035英寸微導(dǎo)絲到達巖下竇的巖尖部位，再使用微導(dǎo)絲引導(dǎo)微導(dǎo)管到達巖下竇(圖1I)。逐步開通巖下竇，進入海綿竇；微導(dǎo)管進人海綿竇后行造影，觀察引流靜脈和海綿竇的大小(圖1J)，行可解脫彈簧圈填塞海綿竇，瘺口血流量降低后，使用Onxy生物膠栓塞引流靜脈，達到閉塞瘺口目的[12]?？稍谧⒛z的過程中進行造影，動態(tài)觀察以確定瘺口閉塞情況(圖1E、圖1K)。最后確認(rèn)無其他引流時栓塞巖下竇。手術(shù)結(jié)束后，病人轉(zhuǎn)入重癥監(jiān)護病房常規(guī)監(jiān)護。

1.5療效評定及臨床隨訪所有患者在血管栓塞治療結(jié)束后，于術(shù)后6個月和12個月行腦血管造影復(fù)查，以后每年1次，直到隨訪結(jié)束。治療效果評價：(1)完全栓塞，動靜脈瘺口及引流靜脈全部消失；(2)次全栓塞，僅小的殘存分流而無皮層靜脈或眼靜脈的引流[13]；(3)不完全栓塞，大的殘存分流仍然存在，而流量和流速僅輕微改變。完全及次全栓塞被認(rèn)為是成功的治療結(jié)果。

2 結(jié)果

對18例患者數(shù)據(jù)進行分析，平均年齡54歲，其中78%是女性。眼部癥狀和顱內(nèi)雜音為最常見的臨床癥狀[14]?；颊邚陌l(fā)病到就診時間，時間9～249 d，平均70 d，中位數(shù)25 d。所有患者腦血管造影均顯示，引流靜脈流入到眼靜脈，并行血管內(nèi)栓塞治療。即刻完全栓塞患者15例，次全栓塞3例。平均隨訪時間為12.1個月(6～18個月)。大多數(shù)病人分型屬于Borden I型，約78%。1例出現(xiàn)術(shù)中心動過緩的問題，給阿托品對癥治療后好轉(zhuǎn)[15]，2例術(shù)后出現(xiàn)患側(cè)外展神經(jīng)麻痹的癥狀，1例出現(xiàn)一過性患側(cè)的視力降低、視力模糊，經(jīng)保守治療，癥狀逐漸緩解。經(jīng)激素、神經(jīng)營養(yǎng)治療2～3個月后完全緩解[16]。共4例患者出現(xiàn)短暫的手術(shù)并發(fā)癥(22%)，無永久性手術(shù)并發(fā)癥。在術(shù)后第6個月的隨訪時，16例(88.9%)患者達到了解剖治愈，即完全栓塞。隨訪期間，所有病人的原有癥狀逐漸消失(圖1F、圖1L)，無惡化表現(xiàn)。

3 討論

CS-DAVF的病因較復(fù)雜，可能與體內(nèi)雌激素降低、血管壁彈性改變、醫(yī)源性竇內(nèi)血栓等因素有關(guān)[17]。臨床表現(xiàn)主要與靜脈引流方式、瘺口血流量有關(guān)系[18]。血管內(nèi)栓塞治療成為CS-DAVF主要治療方法[19]。于經(jīng)動脈入路相比，經(jīng)靜脈入路避免了因供血動脈分支多，難以一次完全栓塞，達到治愈疾病的目的。同時頸內(nèi)外動脈存在“危險溝通”，增加了手術(shù)風(fēng)險。閉塞瘺口、消除異常引流是作為海綿竇區(qū)DAVF治愈的標(biāo)準(zhǔn)。海綿竇作為海綿竇區(qū)DAVF所有瘺口的共同引流通路，閉塞了海綿竇即達到閉塞所有瘺口的可能。經(jīng)靜脈途徑，常見的有：(1)經(jīng)股靜脈-巖下竇人路；(2)經(jīng)股靜脈-面靜脈-眼上靜脈入路；(3)眼上靜脈切開術(shù)。由于經(jīng)巖下竇是到海綿竇最短、最直接的途徑，其具有較高的解剖治愈率及臨床治愈率，術(shù)后并發(fā)癥相對少，故我院均選用經(jīng)股靜脈-巖下竇入路。 我科18例患者的治療結(jié)果，完全栓塞率88.9%與其他中心對比，結(jié)果相似。文軍等[20]報道了對25例患者經(jīng)靜脈巖下竇入路成功進行栓塞的病例，術(shù)后即刻造影顯示，單用Onyx的3例(12.0%)患者獲得次全栓塞，生物膠聯(lián)合彈簧圈栓塞的22例(88.0%)患者獲得完全栓塞；隨訪造影顯示25例(100%)患者均獲得完全栓塞。本組1例患者術(shù)中出現(xiàn)反射性心動過緩的問題，發(fā)生在注射Onyx期間，心率突然降至40次/min，因此術(shù)中立即暫停 Onyx的注射并給予0.5 mg阿托品，患者心率很快得到恢復(fù)[21]?？紤]是Onxy膠的機械性壓迫刺激海綿竇內(nèi)三叉神經(jīng)，繼而興奮迷走神經(jīng)，從而產(chǎn)生心率下降。2例患者術(shù)后出現(xiàn)同側(cè)外展神經(jīng)麻痹的并發(fā)癥。因外展神經(jīng)位于海綿竇內(nèi)，生物膠的生物毒性和彈簧圈的占位效應(yīng)易累及相關(guān)外展神經(jīng)而引起神經(jīng)麻痹，相關(guān)患者可以給予地塞米松等糖皮質(zhì)激素對癥藥物治療。本組有1例患者術(shù)后出現(xiàn)一過性同側(cè)視力減退，考慮是由于Onxy膠引起的炎癥所致。我中心認(rèn)為減少使用生物膠及彈簧圈的使用量也能降低

圖1 A：34歲女性患者，左眼突出并結(jié)膜充血1個月余為主訴入院；B：患者雙側(cè)頸外動脈及患側(cè)頸內(nèi)動脈供血，引流入眼靜脈，箭頭所指為增粗的引流靜脈；C：患者對側(cè)頸外動脈通過海綿間竇向患側(cè)供血，箭頭所指為顯影的海綿間竇；D：為增粗的引流靜脈，通過微導(dǎo)絲成功開通巖下竇，微導(dǎo)絲到達引流靜脈；E：栓塞完成后，行頸總動脈造影，瘺口消失，無異常靜脈引流；F：栓塞術(shù)后，患者眼球突出、結(jié)膜充血癥狀明顯減退；G：56歲女性患者，以左眼結(jié)膜充血4個月余為主訴入院；H：患者病變左側(cè)頸內(nèi)動脈供血，引流入眼靜脈，箭頭所指為增粗的引流靜脈；I：使用微導(dǎo)絲在側(cè)位路途下，逐漸開通巖下竇，箭頭所指為微導(dǎo)絲；J：微導(dǎo)絲開通巖下竇，到達海綿竇，引導(dǎo)微導(dǎo)管到達海綿竇，行微導(dǎo)管造影，可見海綿竇及眼靜脈顯影。箭頭所指為微導(dǎo)管；K：栓塞完成后，行頸總動脈造影，瘺口消失。箭頭所指為填塞的彈簧圈及生物膠；L：患者栓塞術(shù)后2個月復(fù)查，患者眼結(jié)膜充血癥狀明顯減退

相關(guān)并發(fā)癥的發(fā)生。彈簧圈填塞海綿竇，主要是降低海綿竇內(nèi)的血流速度，為Onxy膠的填塞創(chuàng)造條件，同時也可以為生物膠提供支架作用；但海綿竇外形很不規(guī)則而且還存在一些腔隔，為追求致密填塞，單純使用微彈簧圈填塞，往往使用的彈簧圈量較大，且費用高，易發(fā)生術(shù)后外展神經(jīng)麻痹。而生物膠正可彌補微彈簧圈栓塞的缺點。海綿竇通常和眼上靜脈、眼下靜脈、皮層靜脈等主要靜脈相連通，生物膠往往會過度彌散通過瘺口栓塞住相關(guān)動脈血管導(dǎo)致卒中發(fā)生，這是我們應(yīng)該避免的。如何避免相關(guān)并發(fā)癥呢？我們中心的經(jīng)驗是在微導(dǎo)管進入海綿竇后先使用可解脫彈簧圈適當(dāng)栓塞海綿竇，降低竇口血流量。邊填塞彈簧圈邊及時造影復(fù)查了解瘺口填塞情況，待血流量下降后經(jīng)微導(dǎo)管注射Onxy膠，注射生物膠時，應(yīng)注意推膠速度，避免大力推膠，既要確保生物膠彌散到海綿竇瘺口處及引流靜脈處，也要避免膠過度彌散到動脈。手術(shù)中行造影監(jiān)測瘺口閉塞情況。本組病例未出現(xiàn)該并發(fā)癥。栓塞中動態(tài)造影，瘺口消失，及時停止栓塞，避免過分栓塞發(fā)生如外展神經(jīng)麻痹等相關(guān)并發(fā)癥。我中心認(rèn)為經(jīng)靜脈入路生物膠聯(lián)合彈簧圈栓塞CS-DAVF是一種安全、有效的方法，可明顯提高治愈率，降低彈簧圈使用量，減少相關(guān)的手術(shù)并發(fā)癥。 但因為病例較少，因此結(jié)果的可靠性也應(yīng)該慎重考慮。尚缺乏更大樣本及更長時間的隨訪資料的支持。

[1] 胡驍.海綿竇區(qū)硬腦膜動靜脈瘺血管內(nèi)治療的療效評價[D].第四軍醫(yī)大學(xué)，2015.

[2] 張小偉，賀翔渝，劉興媛，等.表現(xiàn)為蛛網(wǎng)膜下腔出血的海綿竇區(qū)硬腦膜動靜脈瘺1例[J].中國介入影像與治療學(xué)，2017，14(11)：712-712.

[3] 方兵，錢聰，許璟，等.經(jīng)股靜脈-顳淺靜脈-眼上靜脈栓塞海綿竇區(qū)硬腦膜動靜脈瘺一例[J].中華神經(jīng)外科雜志，2017，33(7)：745-746.

[4] 沈飛飛，陳柯言，燕蘭云，等.海綿竇區(qū)硬腦膜動靜脈瘺二例并文獻復(fù)習(xí)[J].江蘇醫(yī)藥，2016，42(19)：2 143-2 145.

[5] 李健，金科，惠衛(wèi)寧.雙側(cè)海綿竇區(qū)硬腦膜動靜脈瘺眼部表現(xiàn)一例[J].中華眼視光學(xué)與視覺科學(xué)雜志，2015，17(7)：433-434.

[6] 劉曉明，葉靜，蘭云.顱內(nèi)硬腦膜動靜脈瘺的病變部位與MRI的診斷價值分析[J].實用臨床醫(yī)藥雜志，2017，21(7)：12-15.

[7] LIN Y H，LI N H H，LIU H M，et al.Diagnostic performance of CT and MRI on the detection of symptomatic intracranial dural arteriovenous fistula：a meta-analysis with indirect comparison[J].Neuroradiology，2016，58(8)：1-11.

[8] 王濤，李文綱，李士其，等.Onyx-18和(或)彈簧圈栓塞治療海綿竇區(qū)硬腦膜動靜脈瘺(附17例報道)[J].中國臨床神經(jīng)科學(xué)，2016，24(3)：332-335.

[9] NGERAGEZA J G，HORIUCHI T，MURATA T，et al.Iatrogenic dural arteriovenousfistula after radical neck dissection for metastatic malignant disease：A case report[J].Head Neck，2016，38(4)：E87-E90.

[10] LUO C B，CHANG F C，TENG M M，et al.Aggressive cavernous sinus dural arteriovenous fistula：Angioarchitecture analysis and embolization by various approaches[J].J Chin Med Assoc，2016，79(3)：152-158.

[11] 陳圣攀，葉明，張鵬，等.經(jīng)未顯影巖下竇入路Onyx-18聯(lián)合彈簧圈栓塞治療海綿竇區(qū)硬腦膜動靜脈瘺[J].中華神經(jīng)外科疾病研究雜志，2016，15(2)：117-120.

[12] YAKO R，MASUO O，KUBO K，et al.A case of dural arteriovenous fistula draining to the diploic vein presenting with intracerebral hemorrhage[J].J Neurosurg，2016，124(3)：726.

[13] 鄭琳，趙航，李實.經(jīng)巖下竇栓塞治療雙側(cè)海綿竇區(qū)硬腦膜動靜脈瘺14例臨床觀察[J].中國初級衛(wèi)生保健，2015，29(12)：122-123.

[14] 文軍.海綿竇區(qū)硬腦膜動靜脈瘺血管內(nèi)介入治療的臨床研究[D].南方醫(yī)科大學(xué)，2015.

[15] SASAMORI T，HIDA K，YANO S，et al.Long-term outco-mes after surgical and endovascular treatment of spinal dural arteriovenous fistulae[J].Eur Spine J，2016，25(3)：748-754.

[16] HOLEKAMP T F，MOLLMAN M E，MURPHY R K，et al.Dural arteriovenous fistula-induced thalamic dementia：report of 4 cases[J].J Neurosurg，2016，124(6)：1 752.

[17] 張艷杰，石見，杜敢琴.典型顱內(nèi)靜脈竇血栓形成合并硬腦膜動靜脈瘺1例[J].河南科技大學(xué)學(xué)報(醫(yī)學(xué)版)醫(yī)學(xué)版，2017，35(1)：60-62.

[18] 李桂林，馬永杰，任健，等.近端血流阻斷增壓技術(shù)栓塞巖尖部硬腦膜動靜脈瘺[J].中國腦血管病雜志，2016，13(7)：365-368.

[19] 宋操，金恒偉，劉佳，等.經(jīng)同側(cè)巖下竇栓塞雙側(cè)海綿竇區(qū)硬腦膜動靜脈瘺一例報道[J].中華神經(jīng)創(chuàng)傷外科電子雜志，2017，(5)：309-311.

[20] 文軍，段傳志，黃理金，等.應(yīng)用Onyx聯(lián)合彈簧圈栓塞海綿竇治療海綿竇區(qū)硬腦膜動靜脈瘺的經(jīng)驗探討[J].中華神經(jīng)醫(yī)學(xué)雜志，2015，14(5)：501-505.

[21] 李嘉楠，李強，馮明陶，等.靜脈竇內(nèi)球囊保護下Onyx栓塞側(cè)竇區(qū)硬腦膜動靜脈瘺的隨訪分析[J].中國腦血管病雜志，2017，14(3)：149-154.