趙小青，張北平，吳文斌，王偉

（廣東省中醫(yī)院 1.消化內(nèi)鏡中心；2.胃腸外科，廣東 廣州 510120）

膠囊內(nèi)鏡和單氣囊小腸鏡聯(lián)合外科手術(shù)診斷空腸巨大海綿狀淋巴管瘤并出血1例

趙小青1，張北平1，吳文斌1，王偉2

（廣東省中醫(yī)院 1.消化內(nèi)鏡中心；2.胃腸外科，廣東 廣州 510120）

膠囊內(nèi)鏡；單氣囊小腸鏡；巨大海綿狀淋巴管瘤并出血

近期，本科對(duì)一不明原因消化道出血、貧血的患者診察時(shí)，通過膠囊內(nèi)鏡聯(lián)合小腸鏡，發(fā)現(xiàn)出血原因?yàn)榭漳c上段一廣基腫物，最后通過外科手術(shù)切除，病理證實(shí)其為一罕見疾病—空腸海綿狀淋巴管瘤并出血。本文報(bào)道利用膠囊內(nèi)鏡、單氣囊小腸鏡診斷空腸巨大海綿狀淋巴管瘤并出血1例，介紹筆者利用膠囊內(nèi)鏡、單氣囊小腸鏡在不明原因消化道出血中的應(yīng)用體會(huì)。現(xiàn)報(bào)道如下：

1 臨床資料

患者 女，76歲，因“2周內(nèi)解黑便14次，伴心悸、氣促、乏力”于2015年2月6日入院。患者解黑便總量不詳，伴心悸，氣促，乏力，在外院查血常規(guī)血紅蛋白（hemoglobin，HGB）37 g/L，糞便潛血：3+，診斷：上消化道出血；重度貧血。予輸血、藥物止血等處理后轉(zhuǎn)入我院。追溯病史，患者于2年前已出現(xiàn)頭暈，乏力，并逐漸加重，在當(dāng)?shù)蒯t(yī)院診斷重度貧血，病因不明，對(duì)癥支持治療可緩解，但病情反復(fù)。既往有高血壓、糖尿病等病史，有多次痔瘡出血史。入院時(shí)生命體征正常，查體：神疲，貧血貌。查血常規(guī)：HGB 57 g/L，腎功能：血尿素氮（blood urea nitrogen，BUN） 9.29 mmol/L，復(fù)查糞便潛血3+，當(dāng)日行胃鏡檢查：①貧血胃；②滑動(dòng)型食管裂孔疝。2 d后行腸鏡檢查：結(jié)腸多發(fā)息肉（均予摘除）；其中橫結(jié)腸一大小約0.8 cm息肉病理符合黏膜下層早期浸潤(rùn)性腺癌（中分化，未見腺管及神經(jīng)侵犯），患者及家屬拒絕進(jìn)一步處理。全腹部CT平掃+增強(qiáng)未見明顯器質(zhì)性病變。經(jīng)輸血等對(duì)癥處理后，復(fù)查HGB 80 g/L。因出血病因未明，于入院后第6天，予重慶金山OMOM膠囊內(nèi)鏡檢查，并于當(dāng)晚閱圖。在膠囊內(nèi)鏡行進(jìn)至00∶21∶56時(shí)，腸腔內(nèi)見暗紅色血液，并見到一隆起性病變，表面見黃白色顆粒狀物，并見糜爛，質(zhì)地似乎柔軟，但無(wú)法確定病變性質(zhì)，主要發(fā)現(xiàn)在空腸上段局部黏膜呈出血糜爛隆起炎癥性改變，腸腔內(nèi)見暗紅色血液（圖1）。于第2天以日本Olympus單氣囊小腸鏡經(jīng)口進(jìn)鏡檢查，結(jié)果在距幽門口約150.0 cm空腸發(fā)現(xiàn)一環(huán)1/2周生長(zhǎng)腫物，寬基，質(zhì)軟，呈囊狀，表面見散在黃色顆粒狀突起，頂部見較多新鮮血液滲出，沖洗干凈后，見黏膜糜爛（圖2），繼續(xù)進(jìn)鏡至距幽門口約240.0 cm處空腸，未發(fā)現(xiàn)其他病灶，退鏡至該腫物處予2枚鈦夾夾閉止血，并于腫物對(duì)側(cè)放置鈦夾定位后退鏡。鏡下考慮：空腸上段腫物（囊性淋巴管擴(kuò)張？淋巴瘤？）并出血。轉(zhuǎn)入我院胃腸外科于2月17日行手術(shù)，腹腔鏡術(shù)中見：距Treiz韌帶100.0 cm處見原小腸鏡所見腫物，予行小腸部分切除送檢。術(shù)后標(biāo)本病理：符合海綿狀淋巴管瘤，伴局灶腸壁慢性潰瘍形成。手術(shù)標(biāo)本及病理見圖3。術(shù)后患者未再便血，病情穩(wěn)定，于2月23日出院。其后，近期隨訪患者病情穩(wěn)定，仍在隨訪中。

圖1 膠囊內(nèi)鏡下所見

圖2 單氣囊小腸鏡下所見

圖3 手術(shù)標(biāo)本及病理

2 討論

本病例的首發(fā)表現(xiàn)是消化道出血引起的重度貧血。對(duì)于小腸出血，一直都是診斷的難點(diǎn)和盲區(qū)。淋巴管瘤（Lymphangioma）是發(fā)生于淋巴系統(tǒng)少見的一種先天性良性腫瘤，可能是源于胚胎早期發(fā)育異常的淋巴組織，也可能是淋巴結(jié)構(gòu)無(wú)法與周圍的淋巴系統(tǒng)及靜脈系統(tǒng)連接而成的一種先天性畸形，病例多為個(gè)案報(bào)道。目前病因尚不十分明確。組織病理學(xué)常依據(jù)淋巴管大小將其分為單純性淋巴管瘤或毛細(xì)淋巴管瘤、海綿狀淋巴管瘤、囊性淋巴管瘤[1]。其組織學(xué)表現(xiàn)為腫塊有大小不等的腔隙組成，腔內(nèi)襯以單層的扁平內(nèi)皮細(xì)胞，腔內(nèi)充滿淋巴液，含有淋巴細(xì)胞，腔隙之間的間質(zhì)由膠原纖維組成。多見于兒童，一般不自行消退，但病程緩慢，發(fā)生部位以頭頸部為多，尤其是唇、舌、頰等處，發(fā)生在腹部的淋巴管瘤較少見，占淋巴管瘤的5%左右，而腹部淋巴管瘤中，以腸系膜淋巴管瘤居多，真正發(fā)生在小腸壁者，十分罕見。

海綿狀淋巴管瘤生長(zhǎng)緩慢，可長(zhǎng)期無(wú)癥狀，也可表現(xiàn)為腹脹、腹痛，腹部包塊、腸梗阻、腸穿孔和消化道出血等[2]。因發(fā)生在腹腔者常常缺乏特異性癥狀、體征，易導(dǎo)致誤診漏診。本例患者病變位于空腸上段，普通胃腸鏡均無(wú)法到達(dá)，腹部CT也未能提供有效診斷依據(jù)，此時(shí)，利用膠囊內(nèi)鏡初步發(fā)現(xiàn)病灶，再聯(lián)合小腸鏡有的放矢地進(jìn)鏡，是實(shí)現(xiàn)患者早診斷早治療的關(guān)鍵。膠囊內(nèi)鏡作為無(wú)創(chuàng)性檢查，彌補(bǔ)了小腸鏡不易操作成功或不易到達(dá)病變部位的缺陷，也避免了小腸鏡檢查的盲目性，對(duì)于選擇經(jīng)口或是經(jīng)肛小腸鏡檢查的決策起到關(guān)鍵的作用。本病例因?yàn)槟z囊內(nèi)鏡提示病變位于空腸上段，從而直接決定小腸鏡進(jìn)鏡方向?yàn)榻?jīng)口，結(jié)果輕松到達(dá)病灶，發(fā)現(xiàn)病變，得到初步判斷，并確認(rèn)下一步的診療方案，10 d時(shí)間，4種內(nèi)鏡檢查，將這一例少見病從確診至治療得到了高效準(zhǔn)確的處理。

本科自從引進(jìn)膠囊內(nèi)鏡及單氣囊小腸鏡以來(lái)，充分利用其在小腸疾病中診斷的優(yōu)勢(shì)，對(duì)于急性或反復(fù)出血但普通胃腸鏡未發(fā)現(xiàn)病灶的患者，均在病情許可的情況下，先行膠囊內(nèi)鏡檢查，并在當(dāng)晚閱圖，甚至如果病情需要，可在床邊動(dòng)態(tài)閱圖，以盡快了解病變部位及性質(zhì)。因目前使用的膠囊內(nèi)鏡僅能提供較為模糊的定位概念，以及圖像像素的局限，提供的圖片質(zhì)量及部位的定位往往有一定的不確定性，經(jīng)過膠囊內(nèi)鏡檢查后，為了進(jìn)一步了解病變部位及性質(zhì)，往往需要更精確的檢查手段—小腸鏡檢查是最好的選擇，一旦發(fā)現(xiàn)病灶，必要時(shí)可取活檢病理，進(jìn)行快速病理檢查，如見到活動(dòng)性出血，還可直接行鏡下治療，如考慮內(nèi)鏡下無(wú)法處理，需要外科手術(shù)治療者，也可通過小腸鏡鈦夾定位或納米碳黏膜下注射定位，以利外科尋找病灶，提高手術(shù)效率，并避免術(shù)中腸鏡，浪費(fèi)人力物力。因此，對(duì)于消化道腔內(nèi)的病變，在影像學(xué)檢查并不一定能提供明確的診斷依據(jù)時(shí)，可充分利用膠囊內(nèi)鏡及小腸鏡的優(yōu)勢(shì)，兩者聯(lián)合應(yīng)用，提高了診斷的準(zhǔn)確率及針對(duì)性，對(duì)于小腸出血病灶的診斷及定位能起到非常重要的作用，做到及時(shí)診斷，及時(shí)治療。

[1] 武忠弼, 楊光華. 中華外科病理學(xué)[M]. 北京: 人民衛(wèi)生出版社, 2002: 2492-2493.

[2] ORAZI C, FARIELLO G, MALENA S, et al. Lymphangioma of the scrotum in a pediatric patient:ultrasound and magnetic-resonance fi ndings[J]. Pediatr Surg, 1994, 9(5): 441-443.

（吳靜 編輯）

R733.4

D

10.3969/j.issn.1007-1989.2016.12.025

1007-1989（2016）12-0110-03

2016-03-03