趙浩　馬華松*　陳志明　王曉平　吳繼功　譚榮　陸明　趙福江

·臨床論著·

重度僵硬性脊柱側后凸合并Chiari畸形的截骨手術治療及療效觀察

趙浩1，2馬華松1，2*陳志明2王曉平2吳繼功2譚榮2陸明2趙福江2

（1.安徽醫(yī)科大學，安徽合肥230032；2.解放軍306醫(yī)院全軍脊柱外科中心，北京100101）

背景：重度僵硬性脊柱側后凸畸形合并Chiari畸形（Chiarimalformation，CM）的手術治療難度大，風險較高，目前國內相關臨床研究較少。目的：探討重度僵硬性脊柱側后凸畸形合并CM的后路全脊椎截骨術（posterior vertebral column resection，PVCR）治療及近期臨床療效。方法：回顧性分析2011年2月至2015年2月收治的17例重度僵硬性脊柱側后凸畸形合并CM患者的臨床資料，其中男7例，女10例；年齡14～27歲，平均（19.7±7.3）歲。其中11例患者一期后顱窩減壓術（posterior fossa decompression，PFD）術前存在神經損害癥狀。術前冠狀位主彎Cobb角88°～135°，平均109.8°± 21.6°；矢狀位后凸Cobb角80°～128°，平均92.7°±11.9°。所有患者均已完成一期PFD，準備二期行PVCR，記錄患者術中出血量、手術時間、術后2周及末次隨訪時的影像學改變。結果：二期PVCR手術時間為286～570min，平均（369.5±102.1）m in；出血量為1700～4300m l，平均（2195.8±1092.4）m l。二期PVCR后全部獲得隨訪，隨訪時間為8～39個月，平均（14.7± 3.5）個月。隨訪期間無斷釘斷棒發(fā)生，術后未出現新的神經損害并發(fā)癥。術后2周冠狀位主彎Cobb角25°～70°，平均46.2°±10.7°，矯正率為（54.3±11.5）%；術后2周矢狀面后凸Cobb角為38°～65°，平均45.7°±12.4°，矯正率為（52.6±12.8）%，與術前相比較均有統(tǒng)計學差異（P＜0.05）。末次隨訪冠狀位Cobb角為30°～82°，平均48.7°±11.3°，丟失率為（3.8±2.6）%；矢狀位Cobb角為40°～75°，平均47.9°±13.2°，丟失率為（5.7±3.4）%，與術后2周相比較均無統(tǒng)計學差異（P＞0.05）。結論：對于重度僵硬性脊柱側后凸合并CM患者，采用一期PFD、二期PVCR可獲得滿意的矯形效果，具有較高的手術安全性。

【Abstract】Background:It isdifficultand high-risk of surgical treatment for severe rigid kyphoscoliosisassociatedwith Chiarimalformation（CM），and there are few domestic clinical researches on it.Objective:To research the therapeutic regime of posterior vertebral column resection in severe rigid kyphoscoliosis combined w ith CM and its short-term clinicalefficacy. Methods:Seventeen patientswith severeand rigid kyphoscoliosisassociatedw ith CM treated from February 2011 to February 2015 were enrolled in this retrospective study.Therewere 7males and 10 femaleswith an average age of（19.7±7.3）years（range，14-27 years）.Neurologic deficit syndrome existed in 11 patients before operation.Themean preoperativemajor coronal Cobb angle w as 109.8°±21.6°（range，88°-135°）.Themean kyphosis Cobb angle w as 92.7°±11.9°（range，80°-128°）.Posterior vertebral column resection（PVCR）was prepared after posterior fossa decompression（PFD）in all patients. Intraoperative blood loss，operation time and imaging changes（preoperatively，2 weeks postoperatively and at the last follow-up）were recorded.Results:The average operation time of PVCR w as（369.5±102.1）m in（range，286-570m in）.The average blood losswas（2195.8±1092.4）m l（range，1700-4300m l）.The averageperiod of follow-up was（14.7±3.5）months（range，8-39months）in all the patients.There was no instrument failure or new neurologic deficits at the final follow-up. Tw o w eeksafter PVCR，themajor coronal Cobb anglew as46.2°±10.7°（range 25°-70°）w ith the average correction rate being（54.3±11.5）%；the kyphosis Cobb anglewas 45.7°±12.4°（range 38°-65°）w ith the correction rate being（52.6±12.8）%. Therewere significant differences in themajor coronal Cobb angle and kyphosis Cobb angle before and after PVCR（P< 0.05）.At the final follow-up，the coronal Cobb angle and kyphosisCobb anglewas 48.7°±11.3°（range 30°-82°）and 47.9°± 13.2°（range 40°-75°），respectively；the average lost rate was（3.8±2.6）%and（5.7±3.4）%.No significant differences were found in the coronal Cobb angle or kyphosis Cobb angle 2 weeks after PVCR and at the last follow-up（P>0.05）.Conclusions:Tw o-staged surgery is safe and effective for severe rigid kyphoscoliosisassociated w ith CM.

【Keywords】Scoliosis；Arnold-ChiariMalformation；Osteotomy

小腦扁桃體下疝畸形，由Chiari于1891年首次報道，故也稱Chiari畸形（Chiarimalformation，CM），是胚胎期后小腦先天性發(fā)育不良，在解剖上為小腦扁桃體等結構疝入上頸椎管內，發(fā)病率約0.7%［1，2］。僵硬性脊柱側后凸畸形的矯形手術屬神經高危手術，合并CM的矯形難度更大，神經損傷風險更高，目前國內相關臨床研究較少。2011年2月至2015年2月采用一期行后顱窩減壓術（posterior fossa decompression w ithoutduraplasty，PFD），二期行后路全脊椎截骨術（posterior vertebral column resection，PVCR）治療重度僵硬型脊柱側后凸畸形合并CM患者17例，均獲得良好的矯形效果，現匯報如下。

1　資料與方法

1.1臨床資料

2011年2月至2015年2月共收治重度僵硬型脊柱側后凸畸形合并CM患者17例，男7例，女10例；年齡14～27歲，平均（19.7±7.3）歲。術前冠狀位主彎Cobb角88°～135°，平均109.8°±21.6°；矢狀位后凸Cobb角80°～128°，平均92.7°±11.9°。術前冠狀面軀干偏移16～39mm，平均（27.1±12.7）mm；矢狀面軀干偏移14～37mm，平均（25.4±13.2）mm。全脊柱MRI均確診CM，其中14例伴隨脊髓空洞，均已完成一期PFD，術后無神經系統(tǒng)并發(fā)癥。一期PFD術前11例患者存在神經損害表現：其中膝腱反射減弱5例（雙側3例，左側1例，右側1例）；左下肢肌力減退并肌肉萎縮1例；腹壁反射減弱或消失4例，軀體感覺減退1例。

所有患者均行全脊柱正側位和左右最大側屈位（bending像）X線片、全脊柱CT平掃+三維重建、全脊柱MRI檢查，以明確脊髓病變情況；行心臟超聲、肺功能及血氣分析等檢查，評估術前心肺功能。

1.2手術方法

1.2.1一期PFD：完善術前檢查后進行術前評估。本組17例重度僵硬性脊柱側凸合并CM患者均已完成一期PFD：采用全身麻醉，取俯臥位，Mayfield頭架固定，設計枕外粗隆至C3，棘突后正中直切口，沿項韌帶分離暴露枕骨鱗部、枕大孔區(qū)及寰椎后弓，將枕骨大孔上方骨質去除約3 cm×4 cm，咬開枕大孔后緣約3 cm，并將寰椎后弓咬除1.5～2 cm（進行小骨窗減壓，不進行頸枕融合，維持顱頸交界區(qū)穩(wěn)定），切除增厚的寰枕筋膜，完成硬膜外減壓術。雙極電凝下疝的小腦扁桃體使之皺縮，或行小腦扁桃體軟膜下部分切除使之回縮至枕大孔平面以上，5-0顯微縫線間斷縫合軟膜切口，術中嚴密止血，人工硬膜修補材料減張、嚴密縫合硬膜，不置引流管，分層嚴密縫合肌層、筋膜及皮膚各層。

1.2.2二期PVCR：PFD術后2周至2個月，患者一般情況恢復良好，11例患者術前存在的神經損害表現術后未加重，無新的神經損害并發(fā)癥，完善術前檢查后進行術前評估，二期行PVCR，采用全身麻醉，患者取俯臥位，標準后正中切開，骨膜下剝離顯露手術區(qū)域，植入椎弓根螺釘，并透視確定螺釘位置的準確性。通過切除頂椎區(qū)擬進行截骨節(jié)段脊柱后方椎板、小關節(jié)，分別經凸側、凹側經椎弓根切除前方椎體及其相鄰上下節(jié)段椎間盤及軟骨板，并切除椎管前壁骨質結構（防止在加壓合攏時損傷脊髓），截骨完成后采用釘棒系統(tǒng)進一步矯形，并進行凸側加壓閉合截骨間隙，凹側進行撐開，在矯形過程中必須反復檢查硬膜邊緣有無截骨殘留壓迫，完成脊柱畸形的矯正。術中對患者進行喚醒實驗，確認雙下肢運動正常后，充分制做植骨床，利用自體骨（或同種異體骨）進行植骨融合。手術均在運動誘發(fā)電位（motor evoked potential，MEP）和體感誘發(fā)電位（somatosen sory evoked potential，SSEP）監(jiān)測下進行，術中若出現誘發(fā)電位波幅下降或潛伏期延長，應立即減少矯形度數并進行喚醒試驗，探查截骨斷端及內固定，以判斷術中是否出現脊髓、神經損傷并發(fā)癥。

1.2.3術后處理及康復：術后常規(guī)抗生素治療3～5 d；所有患者采用引流管閉合引流，24 h引流量＜50m l時拔除引流管。術后臥床7～10 d后佩戴支具下地進行功能鍛煉，佩戴支具保護至術后6個月。

1.3觀察指標

記錄術前、術后2周及末次隨訪時冠狀面及矢狀面主彎Cobb角；并觀察矯形率及丟失率的變化情況。觀察患者隨訪期間神經系統(tǒng)并發(fā)癥、內固定并發(fā)癥情況。矯形率=（術前Cobb角-術后Cobb角）/術前Cobb角×100%。Cobb角丟失率=（末次隨訪Cobb角-術后即刻Cobb角）/術后即刻Cobb角×100%。側彎柔韌性指數=（術前Cobb角-側屈位Cobb角）/術前Cobb角×100%。冠狀面平衡（冠狀面軀干偏移距離：C7鉛垂線與骶骨正中線的距離）；矢狀面平衡（矢狀位軀干偏移：C7鉛垂線與過S1后上角垂線的距離），分別以冠狀面及矢狀面軀干偏移距離＞20mm為冠狀面、矢狀面失平衡。

1.4統(tǒng)計學處理

采用SPSS 18.0統(tǒng)計軟件進行數據處理，計量資料以均數±標準差表示，采用t檢驗進行統(tǒng)計分析，以P＜0.05為有統(tǒng)計學差異。

2　結果

2.1一般情況

二期PVCR均為側凸頂點單椎體截骨，切除T7椎體1例，T8椎體3例，T9椎體5例，T10椎體6例，T11椎體2例。手術時間為286～570 m in，平均（369.5±102.1）m in；出血量為1700～4300 m l，平均（2195.8±1092.4）m l。

二期PVCR術后均獲得隨訪，隨訪時間為8～39個月，平均（14.7±3.5）個月。

2.2臨床療效

術后2周冠狀位主彎Cobb角25°～70°，平均46.2°±10.7°，矯正率為（54.3±11.5）%；術后2周矢狀面后凸Cobb角為38°～65°，平均45.7°±12.4°，矯正率為（52.6±12.8）%，與術前相比較均有統(tǒng)計學差異（P＜0.05，表1）。末次隨訪冠狀位Cobb角為30°～82°，平均48.7°±11.3°，丟失率為（3.8±2.6）%；矢狀位Cobb角為40°～75°，平均47.9°±13.2°，丟失率為（5.7±3.4）%，與術后2周相比較均無統(tǒng)計學差異（P＞0.05，表1）。

術后2周冠狀面軀干偏移5～17mm，平均（8.7± 6.2）mm；矢狀面軀干偏移6～17mm，平均（7.6±5.9）mm。末次隨訪冠狀面軀干偏移平均7～23mm，平均（9.2± 11.3）mm；矢狀面軀干偏移8～19mm，平均（9.1±7.6）mm。術后2周冠狀位及矢狀位軀干偏移得到滿意糾正，末次隨訪有2例患者出現冠狀面失平衡。典型病例見圖1。

2.3并發(fā)癥情況

本組17例患者術后無癱瘓及永久性神經損傷并發(fā)癥。5例術前膝腱反射減弱和4例腹壁反射減弱輕度改善，1例軀體感覺減退明顯改善，1例肌萎縮隨訪未見進行性加重，2例出現胸腔積液，1例行胸腔閉式引流術，1例保守治療，均痊愈。2例患者隨訪期間出現冠狀位失平衡，無感染及斷釘斷棒并發(fā)癥。

表1　17例患者術前、術后及隨訪時的矯形情況（n=17，x±s）

3　討論

3.1合并CM的診斷及治療

CM是一種以小腦扁桃體下疝為主要特征的先天性疾病，多數伴有脊髓空洞（48%～88%）［3］，本研究17例患者中14例伴隨脊髓空洞，其發(fā)病機制尚不清楚。M ilhorat等［4］研究認為CM的產生與遺傳關系密切，CM的發(fā)病存在著明顯的遺傳傾向，至于何種基因在起作用尚需大量循證醫(yī)學研究。CM最常見的神經損害體征為腹壁反射消失或不對稱、淺感覺減退和肌力下降。以上神經損害由于不嚴重易被忽略或被脊柱側彎的外觀畸形所掩蓋。MRI檢查可以明確CM和脊髓空洞癥，明確小腦扁桃體的位置及脊髓異常情況，對脊髓病變的檢查具有高度靈敏性和特異性，在顯示椎管內病變方面具有不可替代的優(yōu)勢，對于以脊柱側凸為首診的患者，應常規(guī)進行MRI檢查，有助于CM的明確診斷。對于CM的手術治療目的主要是為了解除頸枕部脊髓壓迫，使神經損害癥狀得到緩解［5］。Ferguson等［6］報道1例患者未接受CM及脊髓空洞治療而直接施行脊柱矯形術，術中喚醒實驗陽性，腰部以下全癱，立即取出內固定物，術后1周恢復正常而行支具保守治療，其神經損傷機制尚不完全清楚，筆者認為CM以及脊髓空洞的存在減小了原本有限的椎管內容積，隨著脊柱三維矯形的快速發(fā)展，無論凹側撐開、凸側加壓、去旋轉，還是截骨技術，或多或少都會對椎管容積產生影響，進而引發(fā)脊髓神經損傷。現今脊柱外科學者們的共識是先對CM進行處理，以極大降低脊柱矯形的手術風險，提高手術安全性。但也有學者對此持懷疑態(tài)度，Xie等［7］對13例脊柱側凸合并CM患者行一期后路脊柱側凸矯形術，術后及隨訪未發(fā)現任何因手術而導致的神經并發(fā)癥，3例術前有神經癥狀的患者術后神經癥狀得到逐步改善，因此認為矯形術前的后顱窩減壓術不是必要的。脊柱矯形技術飛速發(fā)展，矯形效果大大提高，但考慮到神經并發(fā)癥一旦發(fā)生結果多為災難性的，故將CM患者交由神經外科醫(yī)師處理成為眾多骨科醫(yī)師的不二選擇。現今對于CM的處理觀點是重建后顱窩的容積［8］，因此最為經典的PFD成為治療該類疾病的首選［9］。本研究認為PFD作為重度僵硬性側后凸合并CM患者行截骨矯形術前的準備性手術，有利于減少脊柱側后凸矯形時可能出現的神經并發(fā)癥，PFD對于CM合并脊髓空洞的治療作用得到一致認同，國外大量隨訪研究表明PFD術后臨床癥狀會有所好轉，影像學也證實伴有空洞的塌陷或直徑減小，磁共振血管造影（magnetic resonance angiography，MRA）檢查提示腦脊液流體力學研究也證實枕大池內腦脊液流動明顯改善，遠期療效值得肯定［10-13］。本研究隨訪觀察也證實PFD術后神經癥狀未加重甚至有所好轉，對小部分隨訪患者行MRI檢查見脊髓空洞范圍縮小，本組患者一期PFD術前顱頸交界區(qū)結構正常，后顱窩小骨窗減壓盡量保留原有結構，未進行枕頸固定融合，隨訪未出現寰樞關節(jié)不穩(wěn)定及脫位并發(fā)癥，至于將來是否會出現寰樞關節(jié)不穩(wěn)或脫位還需進一步臨床隨訪觀察。

圖1　患者，男，23歲，重度僵硬性脊柱側后凸合并CM，行一期PFD，二期PVCR治療

3.2重度僵硬性脊柱側后凸的手術治療

一般認為冠狀位Cobb角＞80°為重度脊柱側凸，Bending位X線片矯正率＜30%為僵硬性脊柱側凸［14］。矢狀位Cobb角＞80°為脊柱后凸，重度僵硬性脊柱側后凸畸形復雜，脊柱柔韌性差，手術難度大，出血多，神經并發(fā)癥風險高，常規(guī)方法矯形效果不理想，后路截骨技術如Sm ith-Peterson截骨（SPO）和經椎弓根閉合截骨技術（PSO）常用于脊柱側凸矯形，其對于冠狀位及矢狀位重建的矯形力度不如PVCR截骨，其應用于僵硬性脊柱側后凸畸形矯正仍有限制和不足之處。PVCR是全部切除1個或1個以上的脊柱節(jié)段，對骨性結構進行離斷，實現脊柱序列重塑矯形，1個節(jié)段的PVCR可以獲得50°～70°側凸或后凸的矯形效果，而且前柱按需要進行重建，可以達到同時矯正矢狀面和冠狀面上畸形的目的。Suk等［15］采用PVCR矯正重度僵硬性脊柱側凸患者16例，平均矯形率為58.7%，取得良好矯形效果。史亞民等［16］對58例僵硬性脊柱側后凸患者使用頂椎截骨治療，術后患者側凸、后凸矯正率分別為62.4%、63.5%。海涌等［17］對26例重度僵硬性脊柱側后凸患者行PVCR治療，側凸、后凸矯正率平均在61.1%和51.6%。本研究中17例患者采用PVCR術治療，側凸、后凸矯正率分別為（54.3±11.5）%和（52.6±12.8）%，獲得滿意矯形效果。然而PVCR手術難度大，對術者的要求高，截骨量多，風險高，尤其是神經損傷并發(fā)癥高是當前PVCR手術推廣的瓶頸。

3.3合并CM的重度僵硬性脊柱側后凸手術治療的安全性及近期療效評估

合并CM的重度僵硬性脊柱側后凸手術的治療難度和神經損傷風險高，Bradford和Tribuslul［18］報告了24例行截骨手術患者中發(fā)生神經系統(tǒng)并發(fā)癥3例，發(fā)生率12.5%。Berven等［19］報告的13例截骨患者中發(fā)生暫時性下肢麻痹4例（30.8%），術后半年隨訪時癥狀消失。馬華松等［20］對321例脊柱畸形截骨患者神經并發(fā)癥分析認為，Cobb角＞100°的重度脊柱側后凸截骨治療神經并發(fā)癥的發(fā)生率為5.9%。本研究中17例患者術后未出現新的神經并發(fā)癥，術前已存在的神經癥狀術后未加重，部分患者神經癥狀在隨訪期間有所改善。邱勇等［21］通過對52例伴發(fā)CM和（或）脊髓空洞的脊柱側凸患者的治療方案和臨床療效進行分析表明，對于無神經癥狀患者經牽引2周后無神經功能變化可直接行矯形手術，對有神經損害癥狀患者，應先做預防性手術處理，然后再行脊柱側后凸畸形矯形手術，可獲得安全有效的矯形效果。吳繼功等［22］對合并無自覺癥狀的ChiariⅠ型畸形的脊柱側凸患者，為防止脊柱側凸矯形過程中脊髓受到牽拉而引起小腦和脊髓的損害，先行PFD后再進行脊柱側凸矯形，取得滿意的矯形效果。Charry等［23］認為PFD術后3～6個月后再行脊柱后路矯形術可以降低脊髓神經損傷的風險。以上國內外臨床研究未涉及重度僵硬性脊柱側后凸畸形合并CM的截骨矯形研究?；仡櫡治霰狙芯恐?7例重度僵硬性脊柱側后凸合并CM患者術前及術后的影像學表現可見側后凸畸形嚴重，矯形難度大，采取分期手術治療可降低矯形手術后神經并發(fā)癥的風險，并取得了良好的矯形效果，隨訪期間出現2例冠狀位失平衡，予以支具外固定保護，其余患者恢復滿意，矯形無明顯丟失。

PVCR是治療重度僵硬性脊柱側后凸畸形的有效方法，但是該手術操作難度大，風險高，對術者要求高，神經系統(tǒng)并發(fā)癥是最嚴重的并發(fā)癥之一。馬華松等［20］認為術前已存在神經損害的患者為神經并發(fā)癥的高危因素，術前存在神經損害提示脊髓已出現受壓，手術操作更易加重神經損傷。術中實施SSEP、MEP和喚醒試驗對降低神經損傷發(fā)生率具有重要作用，因此在重度僵硬性脊柱側后凸合并CM患者的矯治過程中，不僅要取得滿意的矯形效果，同時還要對患者可能出現的神經系統(tǒng)并發(fā)癥進行全面的評估，術中實施SEEP及MEP監(jiān)測尤為重要。

綜上所述，對于合并CM的僵硬性脊柱側后凸畸形患者，一期進行PFD，去除頸枕部脊髓壓迫，使神經損害癥狀得到緩解，降低神經并發(fā)癥的發(fā)生率，二期行PVCR，可取得良好的矯形效果，具有較高的手術安全性。本研究不足之處在于病例數較少、隨訪時間較短，隨著患者年齡的增長，后期脊柱畸形矯形丟失是否會進展，神經損害是否加重，尚待繼續(xù)隨訪觀察。

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Efficacy ofosteotomy in the treatmentof severe rigid kyphoscoliosisassociatedw ith Chiarimalformation

ZHAO Hao1，2，MAHuasong1，2*，CHEN Zhim ing2，WANG Xiaoping2，WU Jigong2，TAN Rong2，LUM ing2，ZHAO Fujiang2
（1.AnhuiMedicalUniversity，Hefei230032，Anhui；2.Departmentof Orthopedics，SpinalCenterof PLA，the306th Hospitalof PLA，Beijing 100101，China）

2095-9958（2016）02-0016-06

10.3969/j.issn.2095-9958.2016.01-03

馬華松，E-mail：mahuasong@vip.163.com

【關健詞】脊柱側凸；Arnold-Chiari畸形；截骨術