王慧 王舜欽 謝麗請(qǐng) 童秀斌 楊珠虹 劉舒

孤獨(dú)癥譜系障礙（autism spectrum disorder，ASD）是一種常見的兒童神經(jīng)發(fā)育行為障礙性疾病[1-2]，早期行為康復(fù)干預(yù)和教育可顯著改善ASD患兒的預(yù)后[2]。ASD康復(fù)存在一個(gè)共性問題：治療師和教師較少，患兒人數(shù)較多[3]，由于ASD干預(yù)的時(shí)間長，往往以年計(jì)算，干預(yù)強(qiáng)度要求很高，加上ASD的患病率逐年升高[4]，以醫(yī)院或康復(fù)中心為基礎(chǔ)的干預(yù)環(huán)境已難以滿足需求，而越來越多的研究表明由父母進(jìn)行的干預(yù)亦能給患兒帶來顯著改善，因此以家庭或社區(qū)為基礎(chǔ)的干預(yù)越來越得到重視[5]。另外，如果家長較好掌握家庭干預(yù)技能可幫助孩子在自然情境下習(xí)得技能，使所掌握的技能更加貼近實(shí)際并且更容易使用。早期介入丹佛模式（early start Denver model，ESDM）是一種自然場景下開展的行為干預(yù)，它是將應(yīng)用行為分析法與兒童發(fā)展及家長輔導(dǎo)相結(jié)合的綜合教學(xué)計(jì)劃，重點(diǎn)干預(yù)對(duì)象是學(xué)齡前ASD兒童，父母實(shí)施ESDM可以改善ASD患兒的預(yù)后[6]。國內(nèi)外ASD診療指南[7-8]都推薦使用ESDM作為早期干預(yù)方法，國內(nèi)已出版中文版的ESDM干預(yù)技術(shù)指導(dǎo)手冊(cè)《孤獨(dú)癥兒童早期干預(yù)丹佛模式》[9]，保證孩子在被確診后父母可以盡快學(xué)習(xí)ESDM家庭干預(yù)方法在家對(duì)孩子進(jìn)行干預(yù)。然而，在父母自學(xué)ESDM的臨床隨訪中，部分父母反饋不能理解ESDM內(nèi)容，或者看的懂文字但沒法將書中的技術(shù)落實(shí)到實(shí)踐活動(dòng)中，從而也影響患兒的家庭干預(yù)效果。因此，本研究團(tuán)隊(duì)在社區(qū)開展開展ESDM家長基本技能培訓(xùn)課程，探索如何在第一時(shí)間更加有針對(duì)性地幫助家長提升家庭干預(yù)技術(shù)，以探索適合中國國情的家長實(shí)施ESDM干預(yù)技術(shù)，讓更多ASD兒童在社區(qū)就能得到有循證依據(jù)的早期干預(yù)，以期ASD患兒有更好的預(yù)后。

1 資料與方法

1.1 一般資料

1.1.1 納入標(biāo)準(zhǔn)

招募2019年1月—2021年12月廈門市兒童醫(yī)院兒童保健科初診并確診的ASD兒童64例。ASD兒童符合以下標(biāo)準(zhǔn)：（1）符合美國第5版《精神疾病診斷與統(tǒng)計(jì)手冊(cè)》[10]中兒童ASD的診斷標(biāo)準(zhǔn)，病情程度為輕至重度。（2）兒童孤獨(dú)癥評(píng)定量表（childhood autism rating scale，CARS）得分均≥30分。（3）未受過康復(fù)訓(xùn)練或接受其他治療方法。ASD兒童家長符合以下3項(xiàng)：（1）（父親或母親）至少固定1人保證全程參與。（2）家長未學(xué)習(xí)過任何ASD相關(guān)的干預(yù)方法。（3）進(jìn)入研究階段后兩組家長不學(xué)習(xí)ESDM以外的干預(yù)方法。

1.1.2 排除標(biāo)準(zhǔn)

（1）有嚴(yán)重精神疾病或藥物濫用史的兒童。（2）有腦癱或具有軀體或感覺障礙。（3）有與發(fā)育障礙有關(guān)的遺傳病史。家長滿足以下任意1項(xiàng)：（1）文盲，無法開展課程的學(xué)習(xí)。（2）有嚴(yán)重精神疾病。

1.1.3 剔除標(biāo)準(zhǔn)干預(yù)組

（1）5周內(nèi)連續(xù)2次無理由缺勤，連續(xù)2次不提供家庭訓(xùn)練錄像。（2）未能堅(jiān)持參加所有課程。對(duì)照組：（1）未能保證完成自學(xué)任務(wù)。（2）家長未按要求閱讀ESDM家長版。（3）連續(xù)2次不提供家庭訓(xùn)練錄像。

1.1.4 資料收集課前完善基本信息

包括患兒性別、年齡、病史，參與家長的年齡、學(xué)歷、職業(yè)、家庭成員、家庭關(guān)系、主要帶養(yǎng)人及性格、家庭收入、家庭成員、家長親職壓力調(diào)查表、孤獨(dú)癥兒童家長評(píng)定量表（autism behavior check list，ABC）等。

1.1.5 分組

隨機(jī)分為干預(yù)組和對(duì)照組。在廈門市兒童醫(yī)院合作社區(qū)開展研究，干預(yù)組以小組集中授課模式學(xué)習(xí)，對(duì)照組以自學(xué)模式學(xué)習(xí)。干預(yù)組有1例因家庭地域因素退出研究，1例未完成課程，對(duì)照組1例失訪。干預(yù)組30例，其中男童24例，女童6例，平均月齡（24.80±3.47）個(gè)月；對(duì)照組31例，其中男童26例，女童5例，平均月齡（25.55±4.74）個(gè)月，干預(yù)組參與人中母親28名，父親2名，對(duì)照組參與家長母親27名，父親4名。兩組ASD兒童月齡、性別、父母文化水平、父母性格比較，差異均無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＞0.05），可對(duì)比，見表1。該研究經(jīng)復(fù)旦大學(xué)附屬兒科醫(yī)院廈門醫(yī)院/廈門市兒童醫(yī)院倫理委員會(huì)批準(zhǔn)同意，所有研究對(duì)象均簽署知情同意書。

表1 干預(yù)組和對(duì)照組ASD兒童及其家長一般情況比較

1.2 方法

1.2.1 ESDM課程安排及要求

兩組家長均自行學(xué)習(xí)《孤獨(dú)癥兒童早期干預(yù)丹佛模式》[9]（中文版）1～3章內(nèi)容，而后兩組采取不同模式學(xué)習(xí)4～13章，干預(yù)組以小組集中授課模式學(xué)習(xí)（每周1個(gè)章節(jié)，每章節(jié)2節(jié)課時(shí)，其中理論課程1節(jié)/ h，“手把手”現(xiàn)場演示課1節(jié)/h，訓(xùn)練錄像點(diǎn)評(píng)課程1節(jié)/h，共10周），由受過專業(yè)培訓(xùn)及實(shí)踐操作經(jīng)驗(yàn)的ESDM干預(yù)治療師為家長講解，每個(gè)小組6個(gè)家庭。對(duì)照組采取自學(xué)教程模式，學(xué)習(xí)內(nèi)容、時(shí)間和進(jìn)度與干預(yù)組一致，每章節(jié)自學(xué)完家長應(yīng)用相應(yīng)章節(jié)訓(xùn)練技能在家對(duì)患兒進(jìn)行干預(yù)訓(xùn)練并拍攝訓(xùn)練家庭錄像進(jìn)行自我點(diǎn)評(píng)，并上交家庭訓(xùn)練錄像。

1.2.2 家長在家進(jìn)行家庭干預(yù)訓(xùn)練要求

課程期間，家長將學(xué)習(xí)的ESDM方法運(yùn)用到日常生活中，每天訓(xùn)練時(shí)間≥4 h，并以每章節(jié)中的記錄表模板進(jìn)行記錄。課程結(jié)束后要求家長繼續(xù)進(jìn)行家庭干預(yù)4個(gè)月，期間每天家庭干預(yù)訓(xùn)練時(shí)間3～4 h。

1.2.3 拍攝家庭訓(xùn)練錄像要求

（1）在家庭干預(yù)訓(xùn)練選取2個(gè)活動(dòng)用手機(jī)進(jìn)行拍攝，每段錄像時(shí)長為10～15 min（不可剪輯），盡可能拍到孩子的正面。（2）要求整個(gè)研究過程由1位固定家長（父親或母親）參與。

1.2.4 隨訪

隨訪截止至課程結(jié)束后第4個(gè)月。課程后每月門診或線上隨訪1次，隨訪內(nèi)容：（1）家長自帶1～2段視頻，治療師對(duì)此進(jìn)行點(diǎn)評(píng)和指導(dǎo)。（2）解決訓(xùn)練中家長出現(xiàn)的困難和問題，由治療師進(jìn)行答疑，第4個(gè)月時(shí)加行0～6歲兒童智能發(fā)育篩查測驗(yàn)（the mental developmental screening test，DST）[12]評(píng)估 1 次。

1.3 觀察指標(biāo)

1.3.1 ESDM家長教學(xué)技術(shù)準(zhǔn)確度評(píng)分

同意入組至父母學(xué)習(xí)ESDM課前，拍攝1段10～15 min家長與孩子互動(dòng)的家庭錄像，ESDM課程結(jié)束后拍攝一段訓(xùn)練家庭錄像，采用 ESDM教學(xué)技術(shù)準(zhǔn)確度評(píng)分表對(duì)家長家庭干預(yù)錄像進(jìn)行評(píng)分，分別于學(xué)習(xí)ESDM課前和課程結(jié)束后各評(píng)估1次，由受過ESDM初級(jí)培訓(xùn)的治療師2人和受過ESDM初或高級(jí)培訓(xùn)的兒童保健科醫(yī)生1人共同觀看錄像采用盲評(píng)法進(jìn)行評(píng)分，取三者平均分。共13個(gè)區(qū)域，每個(gè)區(qū)域評(píng)分為1～5分，5分最高，1分最低?？偡肿畹?3分，最高65分，得分越高說明家長對(duì)ESDM技術(shù)掌握的越好。具體評(píng)分標(biāo)準(zhǔn)參照ESDM評(píng)分表評(píng)分標(biāo)準(zhǔn)[11]。

1.3.2 家長ASD干預(yù)知識(shí)知曉度調(diào)查表

學(xué)習(xí)ESDM課前和課程結(jié)束后各評(píng)估1次，以調(diào)查問卷（共13道題，包括單選、多選和簡答題，滿分100分）形式發(fā)放并回收，分?jǐn)?shù)越高，說明家長對(duì)干預(yù)知識(shí)把握得越好。

1.3.3 DST評(píng)估

在ASD兒童初診時(shí)和干預(yù)后6個(gè)月各評(píng)估1次DST。DST測試為發(fā)育篩查測試，操作簡便，適合社區(qū)隨訪。其共120個(gè)項(xiàng)目，其中運(yùn)動(dòng)能區(qū)和社會(huì)適應(yīng)能區(qū)各有30個(gè)項(xiàng)目，智力能區(qū)有60個(gè)項(xiàng)目。各能區(qū)發(fā)育商=各能區(qū)對(duì)應(yīng)發(fā)育月齡÷實(shí)際月齡×100。各能區(qū)發(fā)育商＜70分為異常。

1.4 統(tǒng)計(jì)學(xué)方法

使用Epidata 3.1進(jìn)行問卷數(shù)據(jù)錄入、糾錯(cuò)，采用SPSS 21.0統(tǒng)計(jì)學(xué)軟件進(jìn)行分析，符合正態(tài)分布計(jì)量資料以（）表示，計(jì)數(shù)資料以n（%）表示。兩組間年齡之間的比較采用t檢驗(yàn)；兩組間性別、父母學(xué)歷和父母性格之間的比較采用χ2檢驗(yàn)或Fisher確切概率法。兩組間的基線比較和干預(yù)前后比較，若數(shù)據(jù)符合正態(tài)分布則采用兩獨(dú)立樣本t檢驗(yàn)或配對(duì)t檢驗(yàn)進(jìn)行分析；若數(shù)據(jù)不符合正態(tài)分布則采用Wilcoxon秩和檢驗(yàn)。本研究以α=0.05作為檢驗(yàn)水準(zhǔn)，進(jìn)行雙側(cè)檢驗(yàn)，P＜0.05表示差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。

2 結(jié)果

2.1 干預(yù)前后干預(yù)組和對(duì)照組ABC、DST、ESDM家長教學(xué)技術(shù)準(zhǔn)確度評(píng)分及家長ASD干預(yù)知識(shí)知曉度調(diào)查表得分比較

2.1.1 基線評(píng)估

ASD干預(yù)知識(shí)知曉度調(diào)查表得分及ESDM家長教學(xué)技術(shù)準(zhǔn)確度評(píng)分各項(xiàng)目評(píng)分在干預(yù)組和對(duì)照組之間差異均無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＞0.05）；干預(yù)組和對(duì)照組DST各能區(qū)發(fā)育商之間差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＞0.05），兩組ABC分?jǐn)?shù)差異亦無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＞0.05），見表2。

2.1.2 干預(yù)組和對(duì)照組干預(yù)前后比較及干預(yù)后兩組比較

經(jīng)過10周的家長培訓(xùn)課，課程干預(yù)組較對(duì)照組在ESDM家長教學(xué)技術(shù)準(zhǔn)確度評(píng)分和家長ASD干預(yù)知識(shí)知曉度調(diào)查表評(píng)分上提升更明顯，差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＜0.05）。經(jīng)過半年的家庭干預(yù)兒童DST測試結(jié)果顯示，干預(yù)組社會(huì)適應(yīng)和智力能區(qū)DQ均較干預(yù)前進(jìn)步明顯，差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＜0.05）。且干預(yù)后干預(yù)組較對(duì)照組進(jìn)步更明顯，差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＜0.05）。對(duì)照組社會(huì)適應(yīng)、運(yùn)動(dòng)和智力能區(qū)DQ較干預(yù)前提升不明顯，差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＞0.05）。另外，在ABC量表得分中，干預(yù)組干預(yù)后較干預(yù)前分?jǐn)?shù)下降，但差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＞0.05），對(duì)照組干預(yù)后較干預(yù)前分?jǐn)?shù)上升，差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＞0.05），見表2。

表2 干預(yù)前后兩組ABC、DST、ESDM家長教學(xué)技術(shù)準(zhǔn)確度評(píng)分及家長ASD干預(yù)知識(shí)知曉度調(diào)查表得分比較 （分，）

表2 干預(yù)前后兩組ABC、DST、ESDM家長教學(xué)技術(shù)準(zhǔn)確度評(píng)分及家長ASD干預(yù)知識(shí)知曉度調(diào)查表得分比較 （分，）

組別 例數(shù) 家長ASD干預(yù)知識(shí)知曉度調(diào)查表干預(yù)前 干預(yù)后 t值 P值干預(yù)組 30 34.97±17.67 82.53±9.90 18.418 ＜ 0.001對(duì)照組 31 34.00±15.64 68.68±9.35 12.332 ＜ 0.001 t值 - 0.233 5.621 - -P值 - 0.821 ＜0.001 - -組別 例數(shù) ESDM家長教學(xué)技術(shù)準(zhǔn)確度評(píng)分干預(yù)前 干預(yù)后 t值 P值干預(yù)組 30 15.93±2.65 34.85±8.16 15.174 ＜ 0.001對(duì)照組 31 17.13±2.97 23.72±4.70 11.386 ＜ 0.001 t值 - 1.658 6.486 - -P值 - 0.102 ＜0.001 - -ABC量表干預(yù)前 干預(yù)后 t值 P值干預(yù)組 30 68.03±21.98 64.47±19.18 0.668 0.506對(duì)照組 31 65.03±23.89 70.55±22.18 1.632 0.112 t值 - 0.512 1.141 - -P值 - 0.614 0.263 - -組別 例數(shù)DST發(fā)育商（DQ）干預(yù)前大運(yùn)動(dòng) 干預(yù)后大運(yùn)動(dòng) t值 P值干預(yù)組 30 92.57±12.77 93.66±11.73 0.633 0.531對(duì)照組 31 91.69±10.92 91.13±16.06 0.232 0.822 t值 - 0.291 0.700 - -P值 - 0.768 0.491 - -組別 例數(shù)DST發(fā)育商（DQ）干預(yù)前社會(huì)適應(yīng)能力 干預(yù)后社會(huì)適應(yīng)能力 t值 P值干預(yù)組 30 49.90±11.62 59.29±16.28 3.287 ＜ 0.001對(duì)照組 31 47.86±11.34 49.06±13.44 0.767 0.451 t值 - 0.687 2.675 - -P值 - 0.486 0.010 - -組別 例數(shù)DST發(fā)育商（DQ）干預(yù)前智力 干預(yù)后智力 t值 P值干預(yù)組 30 53.11±16.28 63.03±18.80 2.185 0.033對(duì)照組 31 49.73±12.71 50.52±14.74 0.176 0.861 t值 - 0.911 2.910 - -P值 - 0.372 0.010 - -組別 例數(shù)

2.2 兩組課程前后ESDM教學(xué)技術(shù)準(zhǔn)確度≥3分的項(xiàng)目

干預(yù)組13個(gè)評(píng)估項(xiàng)目中，對(duì)患兒注意力的管理、調(diào)節(jié)孩子情緒和活動(dòng)度的能力、對(duì)不良行為的管理、最大程度地提高患兒參與活動(dòng)的積極性、成人積極情緒、成人的語言適合孩子的語言水平及活動(dòng)的轉(zhuǎn)換這7個(gè)項(xiàng)目（7/13，53.8%）的平均得分≥3分，而對(duì)照組只有對(duì)不良行為的管理（1/13，7.7%）這一項(xiàng)平均分超過3分，差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＜0.05），見表3。

表3 ESDM教學(xué)準(zhǔn)確度評(píng)分表各分項(xiàng)目指標(biāo)中均分得分≥3分的項(xiàng)目[個(gè)（%）]

3 討論

本研究結(jié)果顯示家長可以通過學(xué)習(xí)ESDM提升自己的干預(yù)技能，從而在家對(duì)ASD兒童進(jìn)行干預(yù)，ESDM訓(xùn)練方法的關(guān)鍵是將訓(xùn)練內(nèi)容融入兒童日常生活活動(dòng)中，也就是發(fā)育行為的自然干預(yù)，這樣就能將家長和孩子日復(fù)一日的經(jīng)歷轉(zhuǎn)變成豐富的學(xué)習(xí)機(jī)會(huì)[11]。Zhou等[13]研究證明當(dāng)孩子正在等待機(jī)構(gòu)訓(xùn)練或缺乏訓(xùn)練方法時(shí)，父母可以實(shí)施ESDM在家對(duì)自己的孩子進(jìn)行家庭干預(yù)。因此，在小年齡兒童確診或高度懷疑ASD后，專業(yè)醫(yī)生第一時(shí)間將家長可以自學(xué)的循證醫(yī)學(xué)證明有效的ESDM等干預(yù)方法告知家長，能夠幫助家長盡早對(duì)自己的孩子進(jìn)行家庭干預(yù)，尤其對(duì)于家附近沒有任何康復(fù)干預(yù)醫(yī)院或者機(jī)構(gòu)的家庭來說，家長可以盡早自學(xué)干預(yù)技能。

家長自學(xué)干預(yù)知識(shí)雖然家庭干預(yù)技術(shù)有所提高，但是提度不快和質(zhì)量不高，因?yàn)镋SDM是實(shí)用技術(shù)，雖然看得懂理論，但是實(shí)際操作過程中并不一定做得對(duì)，ASD是疾病，是疾病就要有專業(yè)人員幫助一起治療，需要由有資質(zhì)的督導(dǎo)老師來教家長什么是真正看懂了，做到知行合一。因此，由受過專業(yè)培訓(xùn)及實(shí)踐操作經(jīng)驗(yàn)的ESDM干預(yù)治療師為家長講解ESDM基本技能理論知識(shí)、對(duì)家庭訓(xùn)練視頻進(jìn)行點(diǎn)評(píng)指導(dǎo)、采用“手把手”現(xiàn)場演示的方式指導(dǎo)家長的方式彌補(bǔ)了這一缺點(diǎn)。 Gaines 等[14]研究表明為父母提供有效的技術(shù)支持，增加父母的干預(yù)能力、訓(xùn)練經(jīng)驗(yàn)以及對(duì)孩子的信心，可能幫助父母從依賴他人來幫助他們的孩子轉(zhuǎn)變?yōu)樽约簬椭⒆印?/p>

本研究發(fā)現(xiàn)“注意力的管理、調(diào)節(jié)孩子情緒和活動(dòng)度的能力、對(duì)不良行為的管理、最大程度地提高患兒參與活動(dòng)的積極性、成人積極情緒、成人的語言適合孩子的語言水平及活動(dòng)的轉(zhuǎn)換”這七個(gè)技能比較容易掌握，在家庭干預(yù)中學(xué)會(huì)這些技能能讓孩子更愿意和自己互動(dòng)，讓孩子體會(huì)到社交互動(dòng)的快樂，讓孩子在快樂中學(xué)習(xí)與人溝通交往的能力，這些技能有助于改善孤獨(dú)癥的核心癥狀：社交溝通功能障礙。

父母進(jìn)行干預(yù)訓(xùn)練，是以技術(shù)為中心，可能對(duì)直接改善ASD兒童的核心癥狀最有益[15]。在本研究中發(fā)現(xiàn)“教學(xué)技術(shù)的應(yīng)用”和“活動(dòng)中出現(xiàn)多種多樣的溝通機(jī)會(huì)”這兩項(xiàng)技能最難掌握，分析原因可能是：（1）家長本身身份使其較難進(jìn)入到真正平等的親子互動(dòng)內(nèi)涵，使得親子互動(dòng)變?yōu)橛薪虒W(xué)目標(biāo)的行為教學(xué)技術(shù)。（2）家長們畢竟不是孤獨(dú)癥或語言相關(guān)專業(yè)治療師，沒有教育心理學(xué)、應(yīng)用行為分析等相關(guān)教育背景，使其較難學(xué)習(xí)和掌握核心專業(yè)技術(shù)。（3）本研究只有為期10周的課程督導(dǎo)實(shí)踐，督導(dǎo)實(shí)踐時(shí)間少。

總體來說，經(jīng)過ESDM家長基本技能培訓(xùn)課程能夠較有效地幫助家長在養(yǎng)育過程中和日?；顒?dòng)中，通過簡單的游戲、溝通和有趣的交流創(chuàng)造學(xué)習(xí)機(jī)會(huì)，能初步應(yīng)用ESDM的教學(xué)技巧，在日常自然場景下開展ASD患兒的教育場景[11]。巴西的一項(xiàng)最新研究表明，對(duì)家長進(jìn)行集體培訓(xùn)，讓家長在生活中參與到孩子發(fā)育的最重要時(shí)期，可能改善父母和兒童的關(guān)系、緩解經(jīng)濟(jì)壓力、監(jiān)測干預(yù)的效果，并提高家庭生活質(zhì)量[16]，

本研究存在不足之處，研究是課程前后的家長技能對(duì)照研究，研究時(shí)間為10周，觀察時(shí)間較短，遠(yuǎn)期需要進(jìn)一步隨訪家長技術(shù)的穩(wěn)定性情況，以及對(duì)患兒認(rèn)知和溝通技能的影響。

綜上所述，在小年齡兒童確診或高度懷疑ASD后，社區(qū)醫(yī)生可第一時(shí)間將可獲得的循證研究有效的ESDM干預(yù)方法告知家長。家長學(xué)習(xí)ESDM基本技能掌握教學(xué)技術(shù)可以在兒童日常生活活動(dòng)融入干預(yù)訓(xùn)練目標(biāo)，同時(shí)若能有ESDM實(shí)踐的治療師進(jìn)行授課督導(dǎo)更能顯著提升家長技能水平，從而在家長和兒童的日常生活活動(dòng)中大大增加兒童的學(xué)習(xí)機(jī)會(huì)，為ASD家庭早期干預(yù)的共識(shí)后期實(shí)施標(biāo)準(zhǔn)提供借鑒內(nèi)容。