賈海亭，王玉亭，孫琳，劉濤*，于嘉智，王春華

(1.山東大學附屬兒童醫(yī)院骨科創(chuàng)傷外科，山東 濟南 250022；2.首都醫(yī)科大學附屬北京兒童醫(yī)院骨科，北京 100045)

兒童骨髓炎好發(fā)于長骨干骺端，而骨盆骨髓炎較為少見，在兒童骨髓炎中約占3%～8%[1]，右側(cè)的發(fā)生率是左側(cè)的2倍[2]，臨床多表現(xiàn)為發(fā)熱、髖部疼痛、跛行等。因其臨床癥狀和其他一些疾病重疊，往往會導致延遲診斷。山東大學附屬兒童醫(yī)院收治2例骨盆骨髓炎患者，并相關(guān)文獻復習現(xiàn)報告如下。

1 病例資料

1.1 病例1 女，5歲3個月，于2022年1月4日因“左側(cè)腹股溝疼痛伴間斷發(fā)熱8 d”入院?；純? d前無明顯誘因出現(xiàn)左腹股溝疼痛，伴間斷發(fā)熱，體溫最高為39.8 ℃，就診于當?shù)蒯t(yī)院。行血常規(guī)檢查：白細胞(white blood cell count，WBC)為19.21×109/L，C反應蛋白(C-reactive protein，CRP)為183.8 mg/L。予靜點頭孢曲松抗感染治療5 d(每天80 mg/kg)，患兒體溫逐漸降至正常，左腹股溝仍疼痛。

為求進一步診治就診于山東大學附屬兒童醫(yī)院。入院查體：體重18 kg，患兒步入病房，未見明顯跛行，左腹股溝處紅腫，皮溫高于對側(cè)，局部觸痛陽性，左髖關(guān)節(jié)內(nèi)、外旋和屈伸活動正常，骶髂關(guān)節(jié)無明顯壓痛。入院查血常規(guī)：WBC為15.2×109/L(參考值3.5×109/L～9.5×109/L)，中性粒細胞計數(shù)為5.38×109/L(參考值1.8×109/L～6.3×109/L)，CRP為23.7 mg/L(參考值0～10 mg/L)，血沉(erythrocyte sedimentation rate，ESR)為77 mm/h(參考值0～15 mm/h)。行血培養(yǎng)未見細菌生長。行B超檢查左側(cè)閉孔外肌內(nèi)探及范圍約1.5 cm×1.5 cm×1.2 cm的片狀低回聲，邊界不清，內(nèi)回聲不均質(zhì)，左臀部骶髂關(guān)節(jié)處探及范圍約2.9 cm×2.0 cm的不規(guī)則回聲，內(nèi)透聲欠佳。行MRI檢查左側(cè)坐骨內(nèi)骨質(zhì)信號不均勻，見片狀長T1、T2壓脂序列信號改變，病變周圍軟組織內(nèi)可見片狀T2壓脂高信號，以閉孔內(nèi)、外肌受累為著(見圖1)?；純涸\斷為左坐骨骨髓炎，予靜點頭孢唑林治療(0.9 g/次，每天2次)。入院第7天WBC和CRP降至正常，ESR為87 mm/h，左腹股溝紅腫疼痛較前改善明顯。入院第14天ESR降至70 mm/h，入院第21天ESR降至61 mm/h，患兒左腹股溝紅腫疼痛完全緩解。出院后繼續(xù)口服抗生素3周，復查ESR降至正常，隨訪4個月肢體活動良好，未復發(fā)。

圖1 入院查MRI示左側(cè)坐骨及周圍軟組織異常信號

1.2 病例2 女，11歲，于2022年2月22日因“左大腿疼痛7 d”入院?；純? d前無明顯誘因出現(xiàn)左大腿疼痛，呈漸進性加重，伴左下肢跛行，無發(fā)熱。入院查體：體重61 kg，左下肢跛行，左大腿、臀部疼痛，左髖關(guān)節(jié)無紅腫，壓痛陽性，“4”字實驗陽性，髖關(guān)節(jié)主動活動受限，被動活動略疼痛但患兒可耐受。查血常規(guī)：WBC為10.1×109/L，中性粒細胞計數(shù)為5.6×109/L，CRP為33.4 mg/L，ESR為71 mm/h。行血培養(yǎng)未見細菌生長。行B超檢查雙側(cè)髖關(guān)節(jié)、左臀部至左大腿背側(cè)軟組織未見明顯異常。行MRI檢查左側(cè)坐骨及周圍軟組織內(nèi)見片狀較長T2信號，T2壓脂呈高信號(見圖2)。患兒診斷為左側(cè)坐骨骨髓炎，予靜點頭孢硫脒治療(1.0 g/次，每天2次)。入院第6天WBC和CRP降至正常，ESR為74 mm/h，左臀部及左大腿疼痛明顯緩解。入院第11天ESR降至42mm/h，入院第18天血ESR降至正常，左臀部及左大腿疼痛癥狀完全緩解。出院后繼續(xù)口服抗生素3周，隨訪2個月肢體活動良好，未復發(fā)。

圖2 入院查MRI示左側(cè)坐骨及周圍軟組織異常信號

2 討 論

兒童骨髓炎好發(fā)于長骨干骺端，而骨盆骨髓炎較為少見，在兒童骨髓炎中約占3%～8%[1]，右側(cè)的發(fā)生率是左側(cè)的2倍[2]。病理生理學上骨盆骨髓炎和干骺端骨髓炎相似，骨盆生長板營養(yǎng)動脈的分支近端折回呈一袢狀，然后再注入靜脈系統(tǒng)，該處血流緩慢，成為細菌繁殖的理想場所[3]。骨盆包括髂骨、坐骨、恥骨和髖臼，其中髂骨面積最大且血供豐富，因此髂骨骨髓炎最為常見，約占38%，其次為坐骨和恥骨[4]。骨盆骨髓炎好發(fā)于7歲以上兒童，可能與此年齡段易受外傷有關(guān)，Weber-Chrysochoou等[5]對比分析了骨盆骨髓炎患兒年齡(平均年齡8.0歲，中位數(shù)9.0歲)與其他部位骨髓炎患兒年齡(平均年齡6.2歲，中位數(shù)6.4歲)的差異，發(fā)現(xiàn)骨盆骨髓炎患兒年齡明顯偏大。

骨盆骨髓炎可表現(xiàn)為臀部、大腿、腹股溝、腹部或腰背部疼痛，患兒可有體溫升高、局部紅腫、髖關(guān)節(jié)活動受限、行走或負重困難等。Morgan等[6]根據(jù)臨床特征將骨盆骨髓炎分為四種綜合征：(1)髖關(guān)節(jié)綜合征，臨床特征類似化膿性關(guān)節(jié)炎，表現(xiàn)為髖部疼痛；(2)腹部綜合征，臨床特征類似急性闌尾炎，表現(xiàn)為髂窩疼痛；(3)臀部綜合征，臨床特征為臀部疼痛，疼痛可從大腿放射至膝部；(4)坐骨綜合征，臨床特征為沿著坐骨神經(jīng)分布的疼痛，并伴有化膿性感染的全身體征和骶髂關(guān)節(jié)區(qū)域的局部壓痛。Beaupré等[7]根據(jù)炎癥擴散情況將髂骨骨髓炎分為三種綜合征：(1)炎癥從髂骨內(nèi)皮層擴散到骨盆刺激上軀干腰骶神經(jīng)叢引起腰椎間盤綜合征，臨床表現(xiàn)為下背部、臀部和大腿疼痛，行走困難，直腿抬高試驗陽性；(2)炎癥從髂骨外皮層擴散到臀部肌肉引起臀部綜合征，臨床表現(xiàn)為臀部疼痛；(3)炎癥從髂骨內(nèi)皮層擴散到髂窩引起腹部綜合征，臨床表現(xiàn)為腹痛。

骨盆骨髓炎與長骨骨髓炎相似，只有不到50%的患者血培養(yǎng)結(jié)果為陽性，其中最常見的病原體是甲氧西林敏感性金黃色葡萄球菌(92%)，64%的患者從病灶部位獲取的膿液培養(yǎng)陽性，其中最為常見的致病菌也是甲氧西林敏感性金黃色葡萄球菌[2]，在筆者所查到的文獻中幾乎沒有耐甲氧西林金黃色葡萄球菌的報道，其他少見致病菌一般多為個案報道，如Akhras等[8]報道1例13歲健康男孩感染銅綠假單胞菌，Canessa等[9]報道1例11歲健康男孩感染鼠傷寒沙門菌。

實驗室檢查血細胞計數(shù)和分類、ESR、CRP是細菌感染常用的指標，近年有研究發(fā)現(xiàn)其他炎癥指標如降鈣素原、白介素-6等可能與急性骨髓炎發(fā)生發(fā)展有關(guān)，可作為其預后的預測指標[10]。但最新兒科傳染病學會和美國傳染病學會臨床實踐指南提出降鈣素在骨與關(guān)節(jié)感染中的作用尚不清楚，不建議使用[11]。在筆者所查到的有關(guān)兒童骨盆骨髓炎的文獻中，炎癥指標幾乎都是參考血細胞計數(shù)和分類、ESR及CRP。ESR具有很高的敏感性，特別是在膿腫或合并化膿性關(guān)節(jié)炎的患者中更明顯，有文獻報道指出如果ESR>55 mm/h則提示局部膿腫形成[12]。CRP是區(qū)分骨髓炎和化膿性關(guān)節(jié)炎相關(guān)疾病最有用的血液標志物，P??kk?nen等[13]指出CRP作為炎癥指標感染敏感度為95%，ESR敏感度為94%，兩者聯(lián)合敏感度為98%。對于骨盆骨髓炎血液的檢測通常顯示炎癥標志物升高，約90%的患兒出現(xiàn)ESR升高，59%～66%的患兒出現(xiàn)WBC升高[14]。

在骨盆骨髓炎中，早期X線片檢查通常是正常的，一般需要10～14 d才能表現(xiàn)出骨質(zhì)形態(tài)不規(guī)則、骨密度減低、骨質(zhì)破壞、骨質(zhì)缺損等[15]，X線可用于鑒別診斷髖關(guān)節(jié)疼痛，但在骨關(guān)節(jié)感染的初始診斷和監(jiān)測治療方面作用有限[16]。B超作為常規(guī)檢查，主要是了解皮下軟組織有無膿腫及有無化膿性關(guān)節(jié)炎，可在B超引導下進行關(guān)節(jié)穿刺；然而髖關(guān)節(jié)積液在診斷骨盆骨髓炎尤其是感染病灶不臨近髖關(guān)節(jié)時并不可靠，此外超聲不能幫助觀察與骨髓炎相關(guān)的骨質(zhì)變化[17]。CT較X線更能敏感的顯示與骨盆骨髓炎相關(guān)的深部軟組織腫脹，但CT在肌肉骨骼感染中作用有限，加之輻射因素，在兒童膿毒性關(guān)節(jié)炎和急性血源性骨髓炎中一般不常規(guī)使用，但在亞急性或慢性感染中卻很有用，能夠發(fā)現(xiàn)竇道，顯示骨皮質(zhì)破壞和死骨形成[18]。MRI是診斷骨盆骨髓炎的金標準[16，19]，早期行MRI檢查有助于發(fā)現(xiàn)病灶位置，判斷疾病嚴重程度并能指導手術(shù)入路，其敏感性為82%～100%，特異性為75%～96%[20]。

因骨盆骨髓炎臨床癥狀和其他一些疾病重疊，可導致平均12 d的延遲診斷，進而導致3.4%的病例出現(xiàn)永久性殘疾[2]，因此準確鑒別診斷有助于早期識別和治療骨盆骨髓炎。骨盆骨髓炎主要與以下疾病相鑒別：(1)膿毒性關(guān)節(jié)炎。膿毒癥性髖關(guān)節(jié)炎通常表現(xiàn)為髖關(guān)節(jié)疼痛、發(fā)熱、患肢無法承重等，查血炎癥指標升高。Takemoto等[21]診治1例4歲男孩，左下肢跛行無法負重并伴發(fā)熱，左髖關(guān)節(jié)屈曲外旋，實驗室檢查結(jié)果和膿毒性關(guān)節(jié)炎類似，但仔細查體發(fā)現(xiàn)髖關(guān)節(jié)內(nèi)、外旋和屈伸活動正常，進一步行MRI檢查明確為骨盆骨髓炎，其認為骨盆骨髓炎與膿毒性關(guān)節(jié)炎一個重要鑒別點是臨床查體髖關(guān)節(jié)活動范圍是否正常。(2)急性闌尾炎。急性闌尾炎患兒多有明顯的腹痛、惡心、嘔吐、發(fā)熱等癥狀，也會有炎癥指標升高，一般行腹部B超可發(fā)現(xiàn)異常，但對于有髂窩疼痛的患兒有時與骨盆骨髓炎鑒別較困難。Tolley等[22]報道1例15歲男孩，表現(xiàn)為右髂窩疼痛伴壓痛，同時伴有發(fā)熱，查炎癥指標較高，腹部B超未能明確診斷，行闌尾切除術(shù)中發(fā)現(xiàn)闌尾輕度炎癥，術(shù)后患兒出現(xiàn)右下肢疼痛并負重困難，進一步行MRI檢查發(fā)現(xiàn)右恥骨支骨髓炎，作者指出對于腹部癥狀先于肢體癥狀的患兒，在腹部相關(guān)檢查等不能明確的情況下，應考慮骨盆骨髓炎的可能，MRI是首選檢查方法。(3)坐骨恥骨骨軟骨炎(ischiopubic synchondrosis，IPS)。IPS多發(fā)生在坐骨和恥骨骨軟骨結(jié)合部，好發(fā)于5～8歲兒童。恥骨和坐骨的骨化邊緣起初被一個寬的軟骨板分開，隨著年齡的增長，骨端逐漸靠近并變細，此階段骨化邊緣出現(xiàn)不規(guī)則擴張，并隨年齡增長而消失[3]。IPS患兒可有腹股溝或臀部疼痛，MRI表現(xiàn)為骨髓水腫，一般不伴發(fā)熱以及CRP和ESR升高，血培養(yǎng)為陰性[23]。(4)骨腫瘤。常見的骨盆腫瘤有嗜酸性肉芽腫、尤文肉瘤、神經(jīng)母細胞瘤骨轉(zhuǎn)移等，患兒可有髖部疼痛、下肢跛行等癥狀，影像學多有溶骨性破壞邊界不清表現(xiàn)，一般需要骨穿刺或骨活檢明確診斷[24]。

因骨盆有良好的血供，加之韌帶結(jié)構(gòu)能夠最大限度地減少感染擴散，因此骨盆骨髓炎通過單獨使用靜脈抗生素治療效果良好，一般只有在骨質(zhì)廣泛受累、抗生素治療無效或膿腫形成時才需手術(shù)引流[14]。關(guān)于抗生素的選擇和治療時間仍存有爭議，Klein等[25]對30例骨盆骨髓炎患兒腸外抗生素使用時間為4～6周，其認為抗生素的選擇一方面基于培養(yǎng)藥敏結(jié)果，另一方面頭孢菌素類抗生素是最常用的經(jīng)驗性用藥。其他關(guān)于骨盆骨髓炎抗生素使用時間的報道一般為6周[1，26-28]。骨盆骨髓炎如治療及時，預后通常良好；然而如果治療延遲，則可能會發(fā)生并發(fā)癥。Davidson等[29]報道了64例骨盆骨髓炎患兒，其中3例分別出現(xiàn)了骶髂關(guān)節(jié)融合、髖臼不規(guī)則和深靜脈血栓，2例持續(xù)感染發(fā)展為慢性骨髓炎，總并發(fā)癥發(fā)生率為7%。Beslikas等[30]報道4例骨盆骨髓炎，1例誤診為坐骨神經(jīng)痛，1例誤診為闌尾炎，2例治療不充分，4例患兒從出現(xiàn)癥狀到手術(shù)治療平均時間為4個月(1～8個月)，均發(fā)展為慢性骨髓炎，對慢性骨髓炎的治療采用抗生素聯(lián)合手術(shù)清創(chuàng)，平均隨訪6年(3～10年)，4例患兒髖關(guān)節(jié)均恢復良好。

綜上所述，盆腔骨髓炎在兒童比較少見，患兒多表現(xiàn)為發(fā)熱、髖部疼痛、跛行等。當患兒有以下情況時需考慮骨盆骨髓炎[16，31]：(1)病灶部位骨培養(yǎng)陽性；(2)血培養(yǎng)陽性且影像學檢查提示骨盆病變；(3)組織學改變和骨盆骨髓炎一致；(4)X線檢查(骨破壞等)與骨盆骨髓炎一致；(5)MRI表現(xiàn)與骨盆骨髓炎一致，包括炎性病變累及軟組織，骨髓異常信號等。骨盆骨髓炎治療采用4～6周抗生素效果良好，當抗生素治療無效或膿腫形成時需手術(shù)引流。