沈奕洋，馮筱妍，張晨星，李 娟，林 軍

骨性Ⅱ類高角患者存在下頜骨矢狀向發(fā)育不足和垂直向發(fā)育過(guò)度的情況，在我國(guó)，這種矢狀向發(fā)育不足主要表現(xiàn)為下頜骨后縮，嚴(yán)重影響了患者的側(cè)貌[1]。近期研究發(fā)現(xiàn)，此類錯(cuò)畸形容易引起舌和軟腭位置的后移，嚴(yán)重者上氣道會(huì)出現(xiàn)結(jié)構(gòu)性狹窄，從而導(dǎo)致患者夜間出現(xiàn)通氣障礙[2-4]。阻塞性睡眠呼吸暫停低通氣綜合征(obstructive sleep apnea and hypopnea syndrome，OSAHS)會(huì)引起患者夜間睡眠質(zhì)量的降低，影響患者日常的工作、生活，同時(shí)還會(huì)增加高血壓、糖尿病、冠心病等一系列嚴(yán)重全身疾病的風(fēng)險(xiǎn)[5]。而OSAHS的患者數(shù)量經(jīng)常被低估，最近研究表明，5%左右的中年人、超過(guò)10%的老年人均患有OSHAS[6]。針對(duì)OSHAS患者，多學(xué)科合作為患者制定整體而個(gè)性化的治療計(jì)劃能有效改善患者預(yù)后情況[7]，但其相關(guān)病例報(bào)道較少?，F(xiàn)報(bào)道1例數(shù)字化多學(xué)科聯(lián)合治療骨性Ⅱ類高角伴阻塞性睡眠呼吸暫停低通氣綜合征成年患者的治療過(guò)程及其1年半后隨訪情況，為臨床提供參考。

1 病例報(bào)告

1.1 一般資料

患者男性，32歲，OSAHS病史5年余，已于浙江大學(xué)醫(yī)學(xué)院附屬第一醫(yī)院呼吸內(nèi)科行夜間無(wú)創(chuàng)通氣治療，效果可，但打鼾癥狀仍存，睡眠質(zhì)量欠佳。遂2017年3月于浙江大學(xué)醫(yī)學(xué)院附屬第一醫(yī)院口腔正畸科就診，要求進(jìn)一步改善打鼾癥狀，提高睡眠質(zhì)量。患者有乙肝大三陽(yáng)史，服用恩替卡韋控制穩(wěn)定。吸煙史，每天10支，已吸12年未戒。患者否認(rèn)其他系統(tǒng)性疾病史及藥物過(guò)敏史。

1.2 臨床檢查

1.2.1 顏面檢查 ①正面觀：左右基本對(duì)稱，面下1/3略偏長(zhǎng)，下頜輕微右偏，微笑時(shí)上頜前牙暴露不足，下頜前牙暴露過(guò)多(圖1A、B)；②側(cè)面觀：凸面型，下頜后縮，頦唇溝較淺(圖1C)。

1.2.2 口內(nèi)檢查 ①恒牙列；②口腔衛(wèi)生一般，前牙舌側(cè)可見(jiàn)煙斑；③雙側(cè)磨牙、尖牙均成中性關(guān)系；④前牙覆正常，Ⅰ度深覆蓋；⑤上下中線不齊，下中線左偏0.5 mm；⑥下頜牙列輕度擁擠。口內(nèi)檢查見(jiàn)圖1F～J。

1.2.3 影像學(xué)檢查 ①頭影測(cè)量示：FMA角43.3°，提示患者為高角型；L1-NB 13.9 mm，L1-FH 37.9°，提示患者下前牙前突；SNA角80.4°，SNB角71.0°，ANB角9.4°，提示為下頜后縮的骨性Ⅱ類患者；上下唇均位于E線前方，上唇距離E線6.0 mm，下唇距E線5.9 mm，提示患者軟組織側(cè)貌較突(圖1D)。②全景片示：28，48埋伏阻生；牙槽骨未見(jiàn)明顯異常，牙周狀況良好(圖1E)。③錐形束CT測(cè)量結(jié)果示：左右雙側(cè)可見(jiàn)髁突骨皮質(zhì)不連續(xù)(圖1K～N)。④磁共振檢查示：兩側(cè)顳下頜關(guān)節(jié)不可復(fù)盤(pán)前移位，雙側(cè)顳下頜關(guān)節(jié)功能紊亂綜合征(圖1 O～R)。⑤Dolphin軟件測(cè)定氣道結(jié)果示：氣道體積5 226.0 mm3，氣道最小橫截面積37.7 mm2(圖2B～C)。

A：正面像；B：正面微笑像；C：側(cè)面像；D：頭顱側(cè)位X線片；E：曲面體層X(jué)線片；F：右側(cè)像；G：正面像；H：右側(cè)像；I：上頜面像；J：下頜牙面像；K：右側(cè)髁突冠狀位；L：左側(cè)髁突冠狀位；M：右側(cè)髁突矢狀位；N：左側(cè)髁突矢狀位；O：左側(cè)關(guān)節(jié)閉口位；P：左側(cè)關(guān)節(jié)張口位；Q：右側(cè)關(guān)節(jié)閉口位；R：右側(cè)關(guān)節(jié)張口位

1.2.4 睡眠呼吸檢查 多導(dǎo)睡眠監(jiān)測(cè)(polysomnography，PSG)報(bào)告示：患者BMI指數(shù)為24.8 kg/m2，AHI指數(shù)為22.9次/h，最低血氧飽和度為75%，屬中重度阻塞性睡眠呼吸暫停低通氣綜合征。

1.3 診斷

A：頭影測(cè)量重疊圖(黑色為治療前，紅色為治療結(jié)束時(shí)，綠色為隨訪時(shí))；B：治療前氣道面積；C：治療前氣道體積；D：正頜手術(shù)后氣道面積；E：正頜手術(shù)后氣道體積；F：治療結(jié)束時(shí)氣道面積；G：治療結(jié)束時(shí)氣道體積；H：1年半后隨訪時(shí)氣道面積；I：1年半后隨訪時(shí)氣道體積

1.4 治療目標(biāo)

①增大氣道體積，改善OSAHS癥狀。②前導(dǎo)下頜，適當(dāng)內(nèi)收上頜，糾正骨性不調(diào)，改善側(cè)貌。③排齊整平牙列，改善咬合。④改善關(guān)節(jié)癥狀。

1.5 治療計(jì)劃

呼吸內(nèi)科-口腔頜面外科-口腔正畸科多學(xué)科聯(lián)合治療：由于之前呼吸內(nèi)科的夜間通氣治療效果良好，后續(xù)考慮口腔科繼續(xù)進(jìn)行治療。具體內(nèi)容如下：①術(shù)前正畸治療，下頜減數(shù)34、44，排齊整平牙列，內(nèi)收下頜前牙，控制前牙轉(zhuǎn)矩以去代償。②雙頜手術(shù)：上頜骨LeFort Ⅰ型截骨術(shù)+雙側(cè)下頜骨矢狀劈開(kāi)術(shù)+頦成形術(shù)。③術(shù)后正畸，精細(xì)調(diào)整合關(guān)系。

1.6 治療過(guò)程

1.6.1 治療前準(zhǔn)備 治療前，患者先取模制作穩(wěn)定性咬合板，并全天候佩戴。咬合板治療持續(xù)3個(gè)月，直至關(guān)節(jié)癥狀穩(wěn)定。

1.6.3 正頜手術(shù) 手術(shù)通過(guò)錐形束CT數(shù)據(jù)及Dolphin軟件設(shè)計(jì)手術(shù)方案(圖3)。術(shù)前使用CAD/CAM技術(shù)設(shè)計(jì)術(shù)中咬合板，并給患者試戴。術(shù)前準(zhǔn)備完善后，上頜骨行LeFort Ⅰ型截骨術(shù)整體后移3 mm；下頜骨行BSSRO+頦成形術(shù)，下頜骨及頦部前移5 mm。術(shù)后使用頜間固定。此時(shí)術(shù)后患者的口內(nèi)覆覆蓋情況得到了顯著改善，頭影測(cè)量示：FMA角45.2°，SNA角78.9°，SNB角75.6°，ANB角3.3°，上下唇位于E線后方，上唇距離E線1.6 mm，下唇距離E線2.9 mm，提示患者的骨性情況及側(cè)貌得到顯著改善(圖4)。Dolphin軟件測(cè)定氣道體積10 851.1 mm3，氣道最小橫截面積為114.1 mm2，氣道狹窄得到顯著改善(圖2D～E)。

A～C：正頜術(shù)前頜骨左側(cè)、正中、右側(cè)視圖；D～F：模擬正頜術(shù)后頜骨左側(cè)、正中、右側(cè)視圖；G：正頜術(shù)前面相圖；H：正頜術(shù)后面相模擬圖

A：正面像；B：正面微笑像；C：側(cè)面像；D：頭顱側(cè)位X線片；E：曲面體層X(jué)片；F：右側(cè)像；G：正面像；H：右側(cè)像；I：上頜面像；J：下頜面像

1.6.4 術(shù)后正畸治療 正頜術(shù)后1個(gè)月，上下頜更換0.019英寸×0.025英寸不銹鋼絲，進(jìn)行咬合微調(diào)，矩形牽引配合微種植釘控制前牙覆、覆蓋及轉(zhuǎn)矩。正頜手術(shù)后10個(gè)月，住院拆除鈦板、鈦釘。術(shù)后正畸治療共持續(xù)18個(gè)月，牙齒排列整齊，關(guān)系正常，拆除全口矯治器，上下頜前牙均放置舌側(cè)保持器，同時(shí)配合Hawley保持器進(jìn)行保持。治療結(jié)束患者檢查情況見(jiàn)圖5。

A：正面像；B：正面微笑像；C：側(cè)面像；D：頭顱側(cè)位X線片；E：曲面體層X(jué)片；F：右側(cè)像；G：正面像；H：右側(cè)像；I：上頜面像；J：下頜面像；K：右側(cè)髁突冠狀位；L：左側(cè)髁突冠狀位；M：右側(cè)髁突矢狀位；N：左側(cè)髁突矢狀位

1.7 治療結(jié)果

治療結(jié)束后，患者全口牙齒排列整齊，雙側(cè)磨牙完全Ⅲ類關(guān)系，下中線右偏0.5 mm，前牙淺覆、淺覆蓋。側(cè)貌得到明顯改善，上下唇均位于E線后方，上唇到E線距離為1.2 mm，下唇到E線距離為1.0 mm；頦部得到前伸，頦唇溝變深，下頜仍有輕微右偏。但微笑時(shí)存在上前牙暴露不足、下前牙暴露過(guò)多的問(wèn)題。頭側(cè)片可見(jiàn)FMA角44.0°，SNA角77.9°，SNB角73.9°，ANB角4.0°，骨性關(guān)系得到明顯改善(圖5A～J)。CBCT可見(jiàn)患者髁突部分改建，但骨皮質(zhì)連續(xù)(圖5K～N)；舌骨位置升高，氣道體積增加，自覺(jué)打鼾癥狀獲得較大改善，夜間睡眠質(zhì)量明顯提高。雙側(cè)關(guān)節(jié)癥狀明顯改善。

1.8 隨訪

治療結(jié)束后1年半時(shí)復(fù)查，患者口內(nèi)情況與結(jié)束時(shí)基本一致，側(cè)貌維持較好(圖6)。頭側(cè)片可見(jiàn)FMA角44.1°，SNA角78.1°，SNB角73.7°，ANB角4.5°，骨性關(guān)系與治療結(jié)束時(shí)相比較穩(wěn)定，隨訪時(shí)頭側(cè)指標(biāo)與初始、治療結(jié)束時(shí)的差異如圖所示；錐形束CT示雙側(cè)髁突穩(wěn)定，骨皮質(zhì)連續(xù)；氣道體積為7 683.8 mm3，氣道最小橫截面積為52.0 mm2，氣道情況相較于手術(shù)后有復(fù)發(fā)，舌骨位置較治療結(jié)束時(shí)抬高?；颊咦允鲆归g睡眠質(zhì)量良好。雙側(cè)關(guān)節(jié)癥狀穩(wěn)定。治療前后及隨訪時(shí)的頭側(cè)及氣道變化見(jiàn)圖2H～I(xiàn)。

A：正面像；B：正面微笑像；C：側(cè)面像；D：頭顱側(cè)位X線片；E：曲面體層X(jué)片；F：右側(cè)像；G：正面像；H：右側(cè)像；I：上頜面像；J：下頜面像；K：右側(cè)髁突冠狀位；L：左側(cè)髁突冠狀位；M：右側(cè)髁突矢狀位；N：左側(cè)髁突矢狀位

2 討 論

本病例涉及頜骨發(fā)育畸形的中重度OSHAS成年患者，針對(duì)此類患者應(yīng)在早期進(jìn)行持續(xù)正壓通氣治療，待全身情況改善后行骨性手術(shù)治療[4，8]。手術(shù)的術(shù)式選擇非常重要。常用的術(shù)式為雙頜前徙術(shù)(maxillomandibular advancement，MMA)。MMA通常包括上頜LeFort Ⅰ型截骨術(shù)和雙側(cè)下頜骨矢狀劈開(kāi)術(shù)(bilateral sagittal split ramus osteotomy，BSSRO)。該術(shù)式已廣泛用于治療中重度OSAHS，85.5%患者M(jìn)MA術(shù)后呼吸暫停低通氣指數(shù)(apnea-hypopnea index，AHI)明顯改善，被證明是治療OSAHS的一種有效可靠的手術(shù)方式[9-10]。然而，本病例為骨性Ⅱ類高角型患者，存在側(cè)貌突，頦部后縮，平面較陡的情況。傳統(tǒng)的MMA會(huì)使面型前突更明顯[8]，難以滿足美學(xué)方面的需求，因此需對(duì)MMA術(shù)式進(jìn)行部分改良。關(guān)于上頜骨的術(shù)式有多種選擇：①方案一是下頜BSSRO+頦成形術(shù)，上頜拔除前磨牙，上頜骨僅前部后移。這種出于改善側(cè)貌的考慮，可能會(huì)使上頜磨牙區(qū)牙弓寬度變窄。而上牙弓寬度的缺失會(huì)導(dǎo)致鼻部氣流阻力增加及舌體后墜，繼而加重OSAHS癥狀[11]。②方案二是雙頜逆時(shí)針前徙術(shù)(counterclockwise maxillomandibular advancement，CMMA)+頦成形術(shù)。CMMA與傳統(tǒng)術(shù)式相比實(shí)現(xiàn)了雙頜復(fù)合體的逆時(shí)針旋轉(zhuǎn)，常用于治療側(cè)貌突、高頜平面角的患者，可實(shí)現(xiàn)氣道擴(kuò)張和面部美觀的平衡[12]。但研究表明，CMMA的長(zhǎng)期療效仍待進(jìn)一步觀察[12-13]。③方案三是上頜骨整體后移+下頜BSSRO+頦成形術(shù)。這種術(shù)式可以極大改善側(cè)貌且維持牙弓寬度，同時(shí)避免了拔牙。但后移上頜骨也可能存在上氣道變窄的隱患。在與患者充分溝通后，我們采用了第3種方案，上頜骨后移3 mm，下頜骨及頦部前移5 mm。術(shù)后患者的氣道狹窄情況及側(cè)貌得到了顯著改善，但由于手術(shù)后移上頜骨，其長(zhǎng)期氣道情況仍需進(jìn)一步觀察。

此外，我們采用了數(shù)字化技術(shù)指導(dǎo)正頜手術(shù)，與傳統(tǒng)模型外科相比，存在以下優(yōu)勢(shì)：①3D成像技術(shù)彌補(bǔ)了傳統(tǒng)2D成像信息不全、精度不足的缺陷，能夠在術(shù)前更精確地顯示患者的解剖結(jié)構(gòu)，有助于臨床醫(yī)生對(duì)正頜手術(shù)的診斷、術(shù)式設(shè)計(jì)及療效評(píng)估，增加了手術(shù)的安全性和可預(yù)測(cè)性[14-15]。②3D打印技術(shù)以數(shù)字模型為基礎(chǔ)，通過(guò)可黏合材料，逐層打印手術(shù)板。其避免了傳統(tǒng)模型外科制作手術(shù)板時(shí)人為因素、材料形變等誤差，同時(shí)極大減少了工作量，提高了手術(shù)計(jì)劃實(shí)施的準(zhǔn)確性和效率[15]。③臨床醫(yī)生可以使用3D模型向患者展示術(shù)前診斷、手術(shù)設(shè)計(jì)以及術(shù)后預(yù)期的效果，能幫助患者更好地理解手術(shù)，更有利于醫(yī)患溝通。數(shù)字化正頜外科已逐步應(yīng)用于臨床實(shí)踐中，并且在未來(lái)具有較好的臨床前景。

目前學(xué)術(shù)界對(duì)于正頜手術(shù)對(duì)顳下頜關(guān)節(jié)的影響觀點(diǎn)不一，有學(xué)者認(rèn)為正頜手術(shù)會(huì)出現(xiàn)進(jìn)行性髁突吸收、髁突移位等不可逆的并發(fā)癥，對(duì)顳下頜關(guān)節(jié)造成負(fù)面影響[16-17]。而另一部分研究則提示正頜手術(shù)不會(huì)導(dǎo)致顳下頜關(guān)節(jié)紊亂綜合征(tempromandibular joint disorder，TMD)，甚至對(duì)原本已存在TMD的患者的關(guān)節(jié)存在積極作用，改善了患者關(guān)節(jié)彈性癥狀或緩解了患者關(guān)節(jié)區(qū)的疼痛[18-19]。本病例患者存在雙側(cè)顳下頜關(guān)節(jié)不可復(fù)盤(pán)前移位，如何在正頜手術(shù)的同時(shí)控制該患者的關(guān)節(jié)情況是治療的難點(diǎn)。Kobayashi等[17]認(rèn)為，在臨床及錐形束CT檢查中均顯示髁突穩(wěn)定的前提下開(kāi)展正頜手術(shù)可以降低髁突吸收的風(fēng)險(xiǎn)。因此在術(shù)前，我們使用穩(wěn)定性板對(duì)患者的TMD進(jìn)行治療，穩(wěn)定性板可以降低關(guān)節(jié)盤(pán)和雙板區(qū)的應(yīng)力，有助于患者髁突的穩(wěn)定。同時(shí)在術(shù)前正畸過(guò)程中定期讓患者拍攝錐形束CT，監(jiān)控患者的髁突情況，患者自述板戴用后癥狀緩解，遂復(fù)查錐形束CT，示髁突情況穩(wěn)定，方開(kāi)展手術(shù)。正頜手術(shù)后結(jié)果顯示，該患者髁突較治療前存在一定程度改建，且骨皮質(zhì)連續(xù)。術(shù)后我們讓患者盡早開(kāi)始張閉口訓(xùn)練避免關(guān)節(jié)強(qiáng)直，同時(shí)在術(shù)后正畸治療過(guò)程中盡量避免長(zhǎng)時(shí)間、長(zhǎng)距離的頜間牽引。治療1年半后隨訪，患者髁突情況穩(wěn)定，自述關(guān)節(jié)癥狀較治療前明顯好轉(zhuǎn)。說(shuō)明我們術(shù)前的板治療及定期監(jiān)控使患者能夠獲得髁突的穩(wěn)定，可以耐受正頜手術(shù)治療；同時(shí)我們?cè)谛g(shù)后恢復(fù)及術(shù)后正畸治療過(guò)程中對(duì)于關(guān)節(jié)的管控使得髁突的穩(wěn)定得到了長(zhǎng)期的保持。

然而，本病例在治療過(guò)程中也存在一些不足。①正頜手術(shù)存在神經(jīng)損傷的風(fēng)險(xiǎn)[16]，患者術(shù)后頦部感覺(jué)麻木，且神經(jīng)癥狀在治療1年半后仍然未得到恢復(fù)。②出于改善側(cè)貌的考慮，我們優(yōu)先考慮了控制平面的策略，對(duì)上前牙并未進(jìn)行伸長(zhǎng)而是進(jìn)行了相對(duì)壓低，因此患者上前牙暴露不足的問(wèn)題未能得到有效的改善。未來(lái)，針對(duì)高角患者需要進(jìn)一步優(yōu)化術(shù)式，從骨性角度調(diào)整垂直向關(guān)系，在改善側(cè)貌的同時(shí)，補(bǔ)償牙性不調(diào)，改善唇齒關(guān)系。③患者在1年半后隨訪時(shí)，氣道情況與正頜手術(shù)后相比明顯復(fù)發(fā)，我們考慮可能有以下三方面的原因：①設(shè)計(jì)術(shù)式時(shí)，由于上頜骨位置靠前，同時(shí)為了更好地改善患者的側(cè)貌，我們選擇整體向后移動(dòng)上頜骨，對(duì)上氣道情況存在一定風(fēng)險(xiǎn)，我們?cè)谛g(shù)前已有所預(yù)見(jiàn)。②手術(shù)雖前移下頜骨及附著肌肉，但降頜肌群仍有將下頜骨向后向下?tīng)恳牧α?，可能?dǎo)致氣道恢復(fù)狹窄。③患者隨訪時(shí)BMI為26.4，明顯高于治療結(jié)束后的BMI值22.9，大量研究表明，肥胖會(huì)顯著提高上氣道狹窄的風(fēng)險(xiǎn)[5，20]。

針對(duì)該病例，我們通過(guò)個(gè)性化選擇正頜手術(shù)術(shù)式，通過(guò)錐形束CT數(shù)據(jù)及Dolphin軟件設(shè)計(jì)正頜方案，CAD/CAM技術(shù)設(shè)計(jì)術(shù)中咬合板。通過(guò)骨塊移動(dòng)，牽拉軟腭、舌根及附著于頜骨的肌肉向前，顯著增加了患者的氣道體積，改善了患者的側(cè)貌。術(shù)前術(shù)后的正畸治療進(jìn)一步改善了患者的面部軟組織和咬合，同時(shí)改善了關(guān)節(jié)癥狀。該病例顯示，數(shù)字化多學(xué)科聯(lián)合治療對(duì)骨性Ⅱ類高角伴嚴(yán)重阻塞性睡眠呼吸暫停綜合征成年患者可以達(dá)到良好的治療效果，但其長(zhǎng)期治療效果仍需進(jìn)一步觀察。