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IgG4相關(guān)性頜下腺炎八例超聲誤診分析

2020-02-21 04:51蒲昆明
臨床誤診誤治 2020年2期
關(guān)鍵詞:雙側(cè)聲像腫塊

蒲昆明,楊 琳,盧 強(qiáng)

IgG4相關(guān)性疾病(IgG4-related disease, IgG4-RD)是新近認(rèn)識(shí)的一種免疫介導(dǎo)的纖維炎性疾病,臨床表現(xiàn)為受累器官腫瘤樣改變,通常伴血清IgG4水平升高,病理特征為密集的淋巴漿細(xì)胞浸潤(rùn),席紋狀纖維化、閉塞性靜脈炎[1-3]。IgG4-RD可以累及全身所有器官,頜下腺是最常受累的器官之一[4]。IgG4-RD頜下腺受累稱為IgG4相關(guān)性頜下腺炎(IgG4-related submaxillaritis, IgG4-RS)。該病起病隱匿,臨床和影像學(xué)表現(xiàn)缺乏特異性,極易與腫瘤混淆,常被誤診誤治,導(dǎo)致不必要手術(shù)治療或給患者帶來(lái)不可逆損害。2013年1月—2018年5月四川大學(xué)華西醫(yī)院共收治IgG4-RS 13例,其中8例治療前超聲診斷與病理診斷不符,首診誤診率61.5%。本文回顧性分析此8例誤診原因,總結(jié)誤診防范措施,以期提高臨床醫(yī)生對(duì)該病的認(rèn)識(shí)和診斷水平。

1 臨床資料

1.1一般資料 2013年1月—2018年5月四川大學(xué)華西醫(yī)院收治治療前超聲誤診的IgG4-RS 8例,男6例,女2例;年齡46~68歲,平均56歲;病程5 d~2年。8例均接受手術(shù)切除病理檢查(3例)或超聲引導(dǎo)下穿刺活組織病理檢查(5例),經(jīng)組織病理學(xué)和免疫組織化學(xué)IgG4染色確診,術(shù)后隨訪1年無(wú)復(fù)發(fā)。

1.2臨床表現(xiàn) 本組8例均以頜下腫塊為首發(fā)癥狀,不伴疼痛及口干等臨床癥狀。單側(cè)3例(右側(cè)2例,左側(cè)1例),雙側(cè)5例;共13處病灶,觸診大小(3.79±0.74)cm,質(zhì)硬,無(wú)明顯壓痛,雙側(cè)頸部未觸及增大淋巴結(jié)。6例行血清IgG4水平檢測(cè),1.05~29.4(9.2±8.3)g/L。1例有頸部淋巴結(jié)活組織病理檢查史(具體不詳),1例有自身免疫性胰腺炎史,1例同時(shí)淚腺受累。8例均無(wú)惡性腫瘤和結(jié)節(jié)病等病史。

1.3檢查方法 應(yīng)用Philips iU22和GE logiq E9彩色超聲診斷儀,線陣探頭,頻率7~10 MHz?;颊呷⊙雠P位,頭偏向健側(cè)使頸部伸展,常規(guī)掃查雙側(cè)頜下腺及頸部淋巴結(jié)。對(duì)病灶做多切面掃查,觀察病灶位置、大小、形態(tài)、邊界、內(nèi)部回聲及血流情況(采用Adler半定量法)等。由2名高年資超聲醫(yī)師在不知曉病理檢查結(jié)果的情況下單獨(dú)對(duì)圖像進(jìn)行回顧性分析,結(jié)果不一致時(shí),請(qǐng)示上級(jí)醫(yī)師評(píng)估,達(dá)成一致后記錄數(shù)據(jù)資料。

2 結(jié)果

2.1誤診情況 首診超聲檢查誤診為干燥綜合征3例,多形性腺瘤2例,Warthin瘤、頜下腺癌及頜下腺淋巴瘤各1例。誤診時(shí)間4 d~8個(gè)月。

2.2確診及治療 ①誤診為干燥綜合征3例,均以頜下腺增大為首發(fā)癥狀,超聲檢查表現(xiàn)為頜下腺增大,腺體內(nèi)彌漫性回聲不均勻,可見(jiàn)散在大小不等低回聲結(jié)節(jié)及網(wǎng)狀中高回聲,呈“地圖狀”,見(jiàn)圖1。超聲引導(dǎo)下穿刺活組織病理檢查診斷為IgG4-RS。予以糖皮質(zhì)激素治療,3個(gè)月后癥狀部分緩解,免疫學(xué)指標(biāo)趨正常。1年后復(fù)查無(wú)復(fù)發(fā)。②誤診為多形性腺瘤2例,均為右側(cè)頜下腺受累,超聲檢查表現(xiàn)為頜下腺實(shí)質(zhì)內(nèi)低回聲團(tuán),大小分別為2.1 cm×2.5 cm、2.7 cm×3.1 cm,形態(tài)較規(guī)則,邊界較清,血流Ⅰ~Ⅱ級(jí)。行頜下腺腫瘤切除術(shù),術(shù)后病理檢查診斷為IgG4-RS。查血清IgG4分別為1.05和7.6 g/L。前者術(shù)后予以糖皮質(zhì)激素治療,后者術(shù)后未使用藥物治療。隨訪1年均未見(jiàn)復(fù)發(fā)。③誤診為Warthin瘤1例,為68歲男性,有40余年吸煙史,發(fā)現(xiàn)雙側(cè)頜下腺腫塊1個(gè)月。超聲檢查表現(xiàn)為雙側(cè)頜下腺低回聲團(tuán),大小2.2 cm×1.9 cm、3.1 cm×2.8 cm,形態(tài)欠規(guī)則,邊界較清,行雙側(cè)頜下腺腫瘤切除術(shù),病理檢查診斷為IgG4-RS,術(shù)后未使用特殊藥物。隨訪1年未見(jiàn)復(fù)發(fā)。④誤診為頜下腺癌1例,為61歲男性,自訴發(fā)現(xiàn)左側(cè)頜下腺腫塊3個(gè)月,超聲檢查表現(xiàn)為左側(cè)頜下腺低回聲團(tuán),大小2.3 cm×2.6 cm,邊界不清,形態(tài)不規(guī)則,呈“蟹足感”,血流Ⅱ級(jí),見(jiàn)圖2,右側(cè)頸部Ⅰ區(qū)及Ⅱ區(qū)見(jiàn)增大淋巴結(jié)。行超聲引導(dǎo)下穿刺活組織病理檢查診斷為IgG4-RS,予以糖皮質(zhì)激素治療好轉(zhuǎn)出院,超聲隨訪腫塊逐漸縮小。6個(gè)月后復(fù)查腫塊基本消失,1年后復(fù)查未見(jiàn)復(fù)發(fā)。⑤誤診為頜下腺淋巴瘤1例,為53歲女性,頸部淋巴結(jié)增大2年,曾行頸部淋巴結(jié)活組織病理檢查(具體不詳),院外診斷為非霍奇金淋巴瘤,化學(xué)治療2個(gè)療程效果不佳。超聲檢查表現(xiàn)為頜下腺低回聲團(tuán)塊,邊界較清,形態(tài)不規(guī)則,內(nèi)呈網(wǎng)格狀,血流Ⅱ級(jí),見(jiàn)圖3;雙側(cè)腮腺回聲不均勻改變,雙側(cè)頜下淋巴結(jié)增大。行超聲引導(dǎo)下穿刺活組織病理檢查診斷為IgG4-RS。查血清IgG4 4.32 g/L。予以糖皮質(zhì)激素治療,隨訪6個(gè)月患者病情逐漸好轉(zhuǎn)。6個(gè)月后復(fù)查血清IgG4水平降至正常,1年后復(fù)查未見(jiàn)復(fù)發(fā)。

圖1 首診超聲誤診為干燥綜合征的IgG4相關(guān)性頜下腺炎患者超聲檢查結(jié)果(男,46歲)

圖2 首診超聲誤診為頜下腺癌的IgG4相關(guān)性頜下腺炎患者超聲檢查結(jié)果(男,61歲)

圖3 首診超聲誤診為頜下腺淋巴瘤的IgG4相關(guān)性頜下腺炎患者超聲檢查結(jié)果(女,53歲)

3 討論

3.1疾病概述 IgG4-RD是近年逐漸認(rèn)識(shí)的一種慢性進(jìn)行性自身免疫性疾病,臨床表現(xiàn)為腫瘤樣病變,常伴血清IgG4水平升高。該病可累及全身所有器官,頜下腺是最常受累的器官之一,可單獨(dú)發(fā)病,也可作為全身系統(tǒng)性疾病的一部分。以往認(rèn)為慢性硬化性頜下腺炎和Mikulicz病是兩種不同的疾病,近年研究發(fā)現(xiàn)二者均由IgG4+漿細(xì)胞浸潤(rùn)造成,將其歸為IgG4-RD的范疇。IgG4-RS好發(fā)于中老年男性,主要表現(xiàn)為頜下腺增大,可單側(cè)或雙側(cè)發(fā)病,以雙側(cè)多見(jiàn),通常不伴疼痛及口干等癥狀,觸診無(wú)明顯壓痛;病理學(xué)表現(xiàn)為小葉間細(xì)胞纖維化、導(dǎo)管周?chē)住⑿∪~性慢性炎癥伴大量IgG4+漿細(xì)胞浸潤(rùn)及閉塞性靜脈炎[5],上述改變是其特征聲像圖的病理基礎(chǔ)。IgG4-RD早期糖皮質(zhì)激素治療效果良好[6],早期干預(yù)可防止病變進(jìn)展為慢性和不可逆纖維化階段。纖維化程度是影響IgG4-RD藥物治療效果的重要因素,故早期明確診斷可以防止器官功能不可逆損害[7]。

3.2診斷及鑒別診斷 超聲檢查作為頜下腺疾病首選的影像學(xué)檢查方法廣泛應(yīng)用于臨床,對(duì)頜下腺常見(jiàn)疾病具有較高診斷價(jià)值,但I(xiàn)gG4-RS超聲聲像圖表現(xiàn)復(fù)雜多樣,極易誤診。四川大學(xué)華西醫(yī)院2013年1月—2018年5月收治的IgG4-RS 13例中治療前超聲診斷正確的5例均有腮腺、淚腺或頸部淋巴結(jié)受累,其中腮腺受累3例,淚腺受累1例,腮腺、淚腺和淋巴結(jié)同時(shí)受累1例;頜下腺病灶超聲聲像圖特征與文獻(xiàn)報(bào)道一致[8-11],表現(xiàn)為局限型結(jié)節(jié)性病變(3例)和彌漫型病變(2例),前者表現(xiàn)為腺體內(nèi)低回聲團(tuán),類(lèi)似腫瘤樣改變,形態(tài)欠規(guī)則,邊界欠清,無(wú)明顯占位效應(yīng),2例內(nèi)可見(jiàn)網(wǎng)狀稍高回聲,未見(jiàn)液化或鈣化,血流Ⅰ~Ⅱ級(jí);后者表現(xiàn)為腺體回聲增粗、增強(qiáng),呈網(wǎng)格狀,內(nèi)見(jiàn)散在大小不等低回聲結(jié)節(jié),類(lèi)似“肝硬化”表現(xiàn)。

IgG4-RS超聲診斷需與以下疾病鑒別:①干燥綜合征:干燥綜合征以中老年女性多見(jiàn),通常以口干和眼干為主要癥狀,頜下腺反復(fù)增大和縮小,超聲檢查常表現(xiàn)為雙側(cè)頜下腺受累,腺體邊界模糊,實(shí)質(zhì)回聲減低不均勻,呈網(wǎng)格狀,可見(jiàn)多發(fā)直徑1~6 mm的低回聲區(qū),晚期低回聲區(qū)可逐漸融合擴(kuò)大,形成囊腫樣結(jié)構(gòu),并出現(xiàn)腺體萎縮[12]。IgG4-RS多見(jiàn)于中老年男性,很少出現(xiàn)囊腫,部分病例與干燥綜合征鑒別困難,需結(jié)合癥狀及血清IgG4檢測(cè),必要時(shí)行超聲引導(dǎo)下穿刺活組織病理檢查。②頜下腺良性腫瘤(多形性腺瘤或Warthin瘤):頜下腺良性腫瘤通常單側(cè)發(fā)病,超聲檢查顯示明顯占位效應(yīng),表現(xiàn)為頜下腺內(nèi)低回聲團(tuán)塊,形態(tài)規(guī)則,邊界清楚,回聲不均勻,可見(jiàn)液化。IgG4-RS常雙側(cè)發(fā)病,局限型結(jié)節(jié)性病變表現(xiàn)為腺體內(nèi)不均質(zhì)偏低回聲腫塊,腫塊內(nèi)血流較豐富,呈放射狀分布,血管無(wú)侵犯、受壓,無(wú)明顯腫瘤效應(yīng)和異位血流[13]。仔細(xì)觀察二者不難鑒別。③頜下腺淋巴瘤:頜下腺淋巴瘤臨床少見(jiàn),多發(fā)生于老年人,常單側(cè)發(fā)病,超聲檢查表現(xiàn)為腺體內(nèi)低回聲團(tuán),回聲不均勻,呈網(wǎng)格狀,團(tuán)塊內(nèi)血流豐富,呈“樹(shù)枝狀”,通常伴有相鄰淋巴結(jié)受累[14]。IgG4-RS常雙側(cè)發(fā)病,超聲聲像圖表現(xiàn)多樣,無(wú)明顯占位效應(yīng),懷疑為IgG4-RS者可掃查雙側(cè)頜下腺、腮腺及淚腺,若同時(shí)多部位受累應(yīng)首先考慮IgG4-RS,必要時(shí)結(jié)合血清IgG4檢測(cè)。

3.3誤診原因分析 分析本組臨床資料,筆者認(rèn)為IgG4-RS超聲誤診的可能原因如下:①臨床表現(xiàn)復(fù)雜,部分臨床醫(yī)生缺乏對(duì)其認(rèn)識(shí)。該病常多器官、多系統(tǒng)受累,臨床表現(xiàn)多樣,患者常就診于不同科室,且臨床表現(xiàn)、影像學(xué)特點(diǎn)和病理學(xué)特征與多種惡性腫瘤、結(jié)締組織病相似,極易混淆[15]。另外,IgG4-RD是新近認(rèn)識(shí)的一種自身免疫性疾病,發(fā)病率低,臨床關(guān)注度不高,首診醫(yī)生對(duì)其認(rèn)識(shí)不足是導(dǎo)致其誤診率居高不下的主要原因。②超聲聲像圖表現(xiàn)復(fù)雜,缺乏特異性。IgG4-RS超聲聲像圖表現(xiàn)復(fù)雜,缺乏特異性,也是導(dǎo)致其誤診的重要原因。本組治療前超聲表現(xiàn)為局限型結(jié)節(jié)性病變和彌漫型病變,聲像圖與頜下腺良惡性腫瘤及干燥綜合征等疾病存在重疊,鑒別困難。③檢查醫(yī)生操作不規(guī)范,對(duì)圖像觀察不夠細(xì)致,且臨床思維局限,僅通過(guò)超聲圖像便草率做出診斷。本組8例均以頜下腫塊為首發(fā)癥狀,檢查者局限于對(duì)腫塊的觀察,忽略對(duì)雙側(cè)頜下腺、腮腺和淚腺的掃查,導(dǎo)致遺漏重要診斷信息。④部分臨床醫(yī)生對(duì)患者癥狀和病史收集不完整,查體不全面,遺漏重要信息。本組1例有頸部淋巴結(jié)活組織病理檢查史(具體不詳),1例有自身免疫性胰腺炎病史,1例淚腺受累。超聲醫(yī)生未將超聲聲像圖表現(xiàn)與臨床癥狀聯(lián)系起來(lái)對(duì)病情進(jìn)行綜合分析,也是導(dǎo)致其誤診的原因之一。

3.4防范誤診措施 通過(guò)對(duì)本組誤診原因進(jìn)行分析,結(jié)合既往文獻(xiàn)報(bào)道[16-18],我們認(rèn)為采取以下措施可防范IgG4-RS誤診:①普及IgG4-RD相關(guān)知識(shí),提高臨床相關(guān)科室醫(yī)生對(duì)此類(lèi)疾病的認(rèn)識(shí)水平,是IgG4-RS早期確診的關(guān)鍵。②加強(qiáng)相關(guān)醫(yī)生業(yè)務(wù)學(xué)習(xí),提高其診斷水平,使其掌握本病臨床表現(xiàn)及典型超聲聲像圖特征,提高其對(duì)不典型病灶與相關(guān)良惡性病變的鑒別診斷能力。相關(guān)臨床醫(yī)生要養(yǎng)成將超聲表現(xiàn)與臨床特征結(jié)合起來(lái)對(duì)病灶進(jìn)行綜合分析的習(xí)慣,拓寬臨床診斷思維,對(duì)疾病診斷要有全局觀、整體觀,不應(yīng)將診斷思維局限于常見(jiàn)病、多發(fā)病,還應(yīng)熟悉少見(jiàn)病、罕見(jiàn)病的聲像圖特征。③規(guī)范操作儀器,對(duì)病灶進(jìn)行多方位、多切面掃查,獲取二維和彩色多普勒等多參數(shù)信息,仔細(xì)觀察病灶細(xì)微特征,有條件者可利用超聲彈性成像及超聲造影等新技術(shù)對(duì)病灶進(jìn)行評(píng)估,以獲取更多診斷信息,提高診斷準(zhǔn)確率。④對(duì)于超聲檢查定性困難的病灶,應(yīng)結(jié)合臨床表現(xiàn)及血清IgG4水平等進(jìn)行綜合分析,必要時(shí)行超聲引導(dǎo)下穿刺活組織病理檢查,以減少誤診。⑤及時(shí)對(duì)疑難病例進(jìn)行隨訪,收集相關(guān)臨床和病理資料,總結(jié)分析超聲聲像圖特征,逐步提高診斷水平。

總之,IgG4-RS早期診斷是改善患者預(yù)后和避免器官不可逆損害的重要前提。 IgG4-RS臨床罕見(jiàn),超聲表現(xiàn)缺乏特異性,極易誤診。IgG4-RS超聲診斷應(yīng)結(jié)合臨床表現(xiàn)及血清IgG4水平,臨床遇及可疑病例要盡早行超聲引導(dǎo)下穿刺活組織病理檢查,以降低誤診率。

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