易寶珠，林憲慧，朱森楠，耿蒙慧，方必東，張瓊

溫州醫(yī)科大學附屬第二醫(yī)院育英兒童醫(yī)院，浙江 溫州 325000，1.婦科；2.病理科；3.放射科

成熟囊性畸胎瘤是三個胚層中（外胚層、中胚層和內(nèi)胚層）至少兩個胚層分化良好的囊性腫瘤。雖然成熟性畸胎瘤是最常發(fā)生的卵巢生殖細胞腫瘤，占所有卵巢腫瘤的16%～20%，但輸卵管畸胎瘤發(fā)生率卻極低[1]。輸卵管畸胎瘤一般為單發(fā)腫瘤，在某些情況下，可伴有其他類型卵巢腫瘤。輸卵管畸胎瘤通常無癥狀，但偶爾會導致胎次減少、白帶增多、月經(jīng)不調(diào)、絕經(jīng)后出血或腹痛[2]。筆者報告1例患者，系左側輸卵管囊性成熟性畸胎瘤與同側卵巢囊性成熟性畸胎瘤并存，無自覺癥狀，體檢發(fā)現(xiàn)，具體如下。

1 病例資料

患者，27歲，已婚，育1-0-0-1，自然分娩，既往體健，平素月經(jīng)規(guī)律，周期28 d，經(jīng)期7 d，無痛經(jīng)，因“體檢發(fā)現(xiàn)左側卵巢囊腫3年余”于2022年3月2日入院?；颊?年余前體檢查B超示“左卵巢囊腫，約5 cm大小”，無腹痛等不適，遂定期隨訪，自訴定期B超監(jiān)測提示“左卵巢囊腫持續(xù)存在，大小無明顯變化”（具體不詳）。2022年3月1日來溫州醫(yī)科大學附屬第二醫(yī)院育英兒童醫(yī)院查盆腔CT示：左側附件區(qū)見類圓形及橢圓形低密度灶，較大者約46 mm×36 mm，較小者呈脂肪密度；影像診斷“子宮、左側附件區(qū)低密度灶”（見圖1）。經(jīng)陰道B超示：左側附件區(qū)可見一液暗區(qū)，大小51 mm×43 mm× 48 mm，邊界清，透聲可；緊貼其旁可見一混合回聲團，大小約45 mm×35 mm×33 mm，邊界清，內(nèi)部回聲不均勻，內(nèi)以高回聲為主，夾雜不規(guī)則液暗區(qū)，CDFI示囊壁可見血流信號；考慮“左側附件區(qū)囊腫，左側附件區(qū)混合回聲團（卵巢畸胎瘤？建議進一步檢查）”。血清腫瘤標志物檢測糖類抗原125+人附睪蛋白、糖類抗原199、癌胚抗原、甲胎蛋白、鱗狀上皮細胞癌抗原等均在正常范圍，血生化檢查結果正常。遂擬“左附件區(qū)包塊性質(zhì)待查：卵巢腫瘤？輸卵管腫瘤？其他來源腫瘤？”收住入院。入院婦科檢查：外陰已婚已產(chǎn)式，陰道通暢，宮頸輕度柱狀上皮異位，子宮前位，正常大小，質(zhì)地中等，無壓痛，雙附件區(qū)包塊觸診不清，無壓痛（腹胖，觸診不滿意）。

圖1 患者盆腔CT圖像

患者于2022年3月3日在全身麻醉下行腹腔鏡檢查術。術中見：左側卵巢增大呈葫蘆狀改變，葫蘆底部大小約5 cm×5 cm×5 cm，囊性改變，表面可見散在紫藍色結節(jié)，最大約1.0 cm×1.0 cm× 1.0 cm，葫蘆上部大小約3 cm×2 cm×2 cm，質(zhì)中，壁薄，左側輸卵管壺腹及傘端膨大呈盲端，傘端消失，增大部分約5 cm×4 cm×3 cm，壁薄，與左側卵巢上部致密粘連（見圖2）。術中探查發(fā)現(xiàn)左側輸卵管傘端盲端，管腔內(nèi)見腫物，術中與患者家屬談話后，定左側輸卵管切除術，最終行全麻腹腔鏡下左側卵巢腫瘤剔除+左側輸卵管切除術。左側卵巢囊腫剖視見毛發(fā)及脂質(zhì)，左側輸卵管剖視管腔內(nèi)見毛發(fā)（見圖3）。

圖2 患者術中所見

術后常規(guī)病理示： （左側卵巢腫瘤）漿液性囊腺纖維瘤，合并囊性成熟性畸胎瘤； （左側輸卵管腫物）管腔及肌層內(nèi)見毛發(fā)，同時還可見甲狀腺組織，提示囊性成熟性畸胎瘤（見圖4）。術后診斷：左側卵巢囊性成熟性畸胎瘤、左側卵巢漿液性囊腺纖維瘤、左側輸卵管囊性成熟性畸胎瘤。患者術后第4天出院?，F(xiàn)門診隨訪中，恢復良好。

圖4 左側輸卵管卵巢病理切片

2 討論

畸胎瘤是來源于具有多向分化潛能的生殖細胞腫瘤，分為成熟性、未成熟性、卵巢單胚層及高度特殊性畸胎瘤，以成熟性畸胎瘤最常見?；チ鲎畛Ｒ姲l(fā)生部位系卵巢，輸卵管內(nèi)發(fā)生率極低，全球文獻報道少于100例，年齡17～62歲不等，多見于30～50歲[3-4]。由于其罕見性，輸卵管畸胎瘤實際發(fā)生率和組織發(fā)生學仍不清楚[5]，可能系生殖細胞從卵黃囊遷移到原始性腺胚芽過程中，一些細胞停留在輸卵管胚基而后形成[4]。絕大多數(shù)輸卵管畸胎瘤為良性[3]，多見于單側，可發(fā)生于輸卵管任何區(qū)域，以壺腹部和峽部最常見[6]，這類患者的預后良好。輸卵管畸胎瘤一般是單發(fā)的腫瘤[6-8]，但可伴有各種婦科腫瘤，包括卵巢畸胎瘤[9]、子宮肌瘤[9-10]； 也可與婦科惡性腫瘤有關，如卵巢腺癌[9]、子宮內(nèi)膜癌[11]和宮頸癌[9]。本例患者同時合并左側卵巢囊性成熟性畸胎瘤及卵巢漿液性囊腺纖維瘤，最終經(jīng)病理確診。

畸胎瘤的臨床表現(xiàn)與病變位置有關，可導致不孕不育、月經(jīng)不調(diào)、月經(jīng)過多、白帶增多、宮外孕、附件腫塊和下腹疼痛等[5-8，12]。本例患者無自覺不適，已自然受孕并順娩一活嬰。

用于診斷畸胎瘤的方法包括超聲檢查、盆腔CT掃描、核磁共振影像、子宮輸卵管造影和腹腔鏡檢查[4，7，13]。輸卵管畸胎瘤起源于輸卵管，而不是由卵巢組織遷移到輸卵管末端，術前診斷相對困 難[3]。迄今為止，所有病例都是在手術過程中偶然 發(fā)現(xiàn)，隨后通過組織病理學確診，尚未見涉及術前診斷的病例報道。本例患者超聲檢查左附件區(qū)包塊內(nèi)見高回聲團，其內(nèi)血流信號不明顯，與卵巢關系密切，故術前考慮卵巢畸胎瘤可能。分析漏診原因，可能包括：①輸卵管積水，與卵巢包裹粘連，二者無明確分界；②輸卵管畸胎瘤發(fā)病率低，臨床關注度不高。盆腔腫物如疑診畸胎瘤，特別是當其與卵巢關系未明確時，應考慮輸卵管來源可能，但定性診斷需依靠病理組織學檢查。輸卵管畸胎瘤無特異性臨床表現(xiàn)，多在診治合并癥過程中檢出，或出現(xiàn)并發(fā)癥時被發(fā)現(xiàn)。在本病例中，由于整個腫瘤的外表面被輸卵管型上皮所覆蓋，且在輸卵管管腔內(nèi)見到毛發(fā)及脂質(zhì)，因此病理顯示該腫瘤起源于輸卵管。綜上所述，輸卵管畸胎瘤的發(fā)生率很低，術前診斷相對困難，容易漏診。在附件腫塊臨床診治過程中，我們應對腹部和盆腔進行細致檢查，并努力識別并存的病變。