李翔 魏佳璐 付旭文 李海雯 和進(jìn)堂

畸胎瘤屬于生殖細(xì)胞腫瘤中的一種[1],通常發(fā)生于性腺,但也可發(fā)生于性腺外的縱隔、腹膜后和骶尾等部位[2]。其中,縱隔畸胎瘤是縱隔常見腫瘤,占縱隔腫瘤的8%～13%[3],但其通常無癥狀,在其發(fā)生破裂入心包、縱隔或胸腔后可引起相應(yīng)的臨床癥狀[4-5],存在較大的臨床漏診和誤診風(fēng)險(xiǎn)。現(xiàn)筆者報(bào)道1例妊娠至哺乳期年輕女性縱隔成熟畸胎瘤破裂致肺部感染而被誤診為空洞性肺結(jié)核患者的診治過程及影像學(xué)表現(xiàn),以期提高臨床醫(yī)師對(duì)該病的認(rèn)識(shí)。

臨床資料

患者,女,23歲,因“胸悶、胸痛,伴間斷咳嗽、咳痰8月余”于2023年7月17日入住昆明市第三人民醫(yī)院?；颊?個(gè)月前無明顯誘因出現(xiàn)胸悶、胸痛,逐漸加重,放射至肩背部,因處于妊娠期未行影像學(xué)檢查;2個(gè)月后突發(fā)劇烈咳嗽,以干咳為主,并逐漸加重,伴咳痰,痰液間斷帶有灰黑色物質(zhì),在當(dāng)?shù)厣鐓^(qū)醫(yī)院予以抗感染治療(具體不詳),癥狀好轉(zhuǎn),于1個(gè)月后順產(chǎn)男嬰1名。3周前,患者再次出現(xiàn)咳嗽,伴發(fā)熱,最高體溫38.5 ℃,外院行胸部CT提示右肺上葉空洞,結(jié)核感染T細(xì)胞斑點(diǎn)試驗(yàn)(T-SPOT.TB)陽性(抗原A:200個(gè),抗原B:200個(gè)),考慮空洞性肺結(jié)核,遂轉(zhuǎn)入我院。

入院查體及檢查:體溫 39.2 ℃,脈搏 131次/min,呼吸頻率 24次/min,血壓 110/70 mmHg(1 mmHg=0.133 kPa);右上肺呼吸音減弱,未聞及干濕性啰音。實(shí)驗(yàn)室檢查:外周血白細(xì)胞總數(shù)14.9×109/L[正常值:(3.5～9.5)×109/L],中性粒細(xì)胞計(jì)數(shù)12.6×109/L[正常值:(1.8～6.3)×109/L],中性粒細(xì)胞百分比84.5%(正常值:40%～75%),血紅細(xì)胞沉降率104 mm/1 h(正常值:0～20 mm/1 h),C反應(yīng)蛋白36.2 mg/L(正常值:0～5 mg/L),降鈣素原<0.05 ng/ml(正常值:<0.05 ng/ml),真菌(1-3)-β-D葡聚糖<37.5 pg/ml(正常值:<70 pg/ml)。痰液普通細(xì)菌培養(yǎng)為咽部正常菌群生長,無嗜血桿菌及念珠菌生長;支氣管刷檢物革蘭染色未檢出細(xì)菌及真菌;支氣管肺泡灌洗液培養(yǎng)無細(xì)菌及真菌生長,GeneXpert MTB/RIF陰性;痰液及支氣管肺泡灌洗液結(jié)核分枝桿菌DNA、RNA及BACTEC MGIT 960液體培養(yǎng)均為陰性。CT檢查(2023年7月18日)提示右肺上葉前段片狀實(shí)變影,邊界欠清,其內(nèi)可見空洞,空洞內(nèi)壁光滑,且未見液氣平面影(圖1～2),右肺及左肺下葉內(nèi)可見散在斑片狀影(圖3),縱隔可見類圓形稍低密度腫塊狀影,最大層面大小約為5.9 cm×4.2 cm,腫塊內(nèi)壁光滑,內(nèi)容物可見液液平面,靠腹側(cè)密度稍低,CT值約為-14.2 HU,靠背側(cè)密度稍高,CT值約為5.5 HU(圖4),增強(qiáng)掃描可見腫塊中央低密度影無強(qiáng)化,邊緣包膜強(qiáng)化,腫塊內(nèi)側(cè)緣包膜連續(xù)性中斷(圖5～6),腫塊與心臟、前胸壁及鄰近肺組織分界欠清。初步診斷為縱隔腫物,肺部感染。給予丙酸倍氯米松混懸液和鹽酸左沙丁胺醇霧化吸入提高術(shù)前肺功能[6]、鹽酸氨溴索膠囊口服化痰、頭孢曲松鈉(2 g/d,靜脈滴注)抗感染、甲潑尼龍琥珀酸鈉(80 mg/d,靜脈滴注)抗炎性反應(yīng)、帕瑞昔布鈉(80 mg/d,靜脈注射)解痙止痛等對(duì)癥治療。6 d后患者咳嗽、胸悶、胸痛癥狀較前明顯緩解。外周血白細(xì)胞總數(shù)8.44×109/L、中性粒細(xì)胞計(jì)數(shù)4.59×109/L,中性粒細(xì)胞百分比54.5%,血紅細(xì)胞沉降率52 mm/1 h,C反應(yīng)蛋白27.6 mg/L。2023年7月23日,復(fù)查胸部CT,可見右肺及左肺下葉斑片狀影明顯減少,右肺上葉前段實(shí)變影及空洞影、縱隔腫塊狀影均無明顯改變(圖7～9)。

圖1～9 患者,女,23歲,縱隔畸胎瘤破裂致肺部感染,2023年7月18日胸部CT平掃和胸部CT增強(qiáng)。圖1～3 胸部CT平掃肺窗,圖1可見右肺上葉前段空洞,空洞內(nèi)壁光滑(黑箭);圖2 可見右肺上葉前段片狀實(shí)變影;圖3可見右肺及左肺下葉散在斑片狀影。圖4 胸部CT平掃縱隔窗,可見縱隔類圓形低密度腫塊狀影,腫塊內(nèi)部可見液液平面(黑箭)。圖5 胸部CT增強(qiáng),可見縱隔腫塊中央低密度影無強(qiáng)化,邊緣包膜強(qiáng)化,腫塊內(nèi)側(cè)緣包膜連續(xù)性中斷(黑箭)。圖6 胸部CT增強(qiáng)冠狀位重建,可見縱隔腫塊內(nèi)側(cè)緣包膜連續(xù)性中斷(黑箭)。圖7～9 胸部CT平掃肺窗(2023年7月23日復(fù)查),可見右肺及左肺下葉斑片狀影明顯減少,右肺上葉前段可見實(shí)變影及空洞影,縱隔腫塊未見明顯改變 圖10～11 同一患者。圖10 術(shù)后胸部CT平掃肺窗(2023年8月 6日),可見右側(cè)胸腔少量氣胸,右肺上葉前段實(shí)變影及空洞影未見顯示,術(shù)區(qū)可見小片狀實(shí)變影;圖11 術(shù)后胸部CT平掃縱隔窗,縱隔腫塊未見顯示,術(shù)區(qū)及右側(cè)胸腔可見少量積液

2023年8月3日,患者經(jīng)抗感染治療后各項(xiàng)指標(biāo)均符合手術(shù)指征,予以胸腔鏡下縱隔腫物切除術(shù),但考慮右肺上葉前段實(shí)變影無明顯好轉(zhuǎn),故同時(shí)行胸腔鏡下右肺上葉楔形切除術(shù)。術(shù)中見右肺上葉前段病變肺組織機(jī)化實(shí)變,與縱隔腫物粘連,縱隔腫物又與右肺中葉、心包、上腔靜脈粘連,血供豐富,包膜水腫明顯。8月6日復(fù)查胸部CT,可見右側(cè)胸腔少量氣胸,右肺上葉前段未見實(shí)變影及空洞影,術(shù)區(qū)可見小片狀實(shí)變影,縱隔腫塊未見顯示,術(shù)區(qū)及右側(cè)胸腔可見少量積液(圖10～11)。

術(shù)后縱隔腫物HE染色見腫塊內(nèi)大量壞死及角化物,囊壁被覆復(fù)層上皮,局灶見皮膚附屬器、胃腸黏膜上皮、胰腺腺體、大量淋巴細(xì)胞及胸腺小體,診斷為成熟性畸胎瘤(圖12)。右肺上葉病變肺組織術(shù)后HE染色見大量壞死物,其間角化物殘影,周圍肺組織中混有大量淋巴細(xì)胞、中性粒細(xì)胞、多核巨細(xì)胞增生、浸潤,局灶見泡沫細(xì)胞,診斷為重度慢性炎伴肉芽腫性炎,考慮畸胎瘤壞死物質(zhì)所致異物反應(yīng)(圖13)。最終該例患者診斷為縱隔成熟畸胎瘤破裂致肺部感染?；颊咝g(shù)后切口無紅腫、滲出,偶有咳嗽,胸痛情況較術(shù)前明顯緩解,于2023年8月13日(術(shù)后10 d)出院。

圖12～13 同一患者。圖12 縱隔腫塊術(shù)后HE染色(×100),見腫塊內(nèi)大量壞死及角化物,囊壁被覆復(fù)層上皮,局灶見皮膚附屬器、胃腸黏膜上皮、胰腺腺體、大量淋巴細(xì)胞及胸腺小體。圖13 右肺上葉病變肺組織術(shù)后HE染色(×100),見大量壞死物,其間角化物殘影,周圍肺組織大量淋巴細(xì)胞、中性粒細(xì)胞、多核巨細(xì)胞增生、浸潤,局灶見泡沫細(xì)胞

討 論

畸胎瘤分為成熟畸胎瘤和未成熟畸胎瘤,前者為良性,由內(nèi)、中、外三個(gè)胚層組織構(gòu)成,其內(nèi)容物包括毛發(fā)、油脂、骨質(zhì)等,而后者多為惡性且多發(fā)生于男性[7]?；チ隹沙霈F(xiàn)破裂、扭轉(zhuǎn)、感染、惡變等并發(fā)癥,當(dāng)發(fā)生破裂后,其內(nèi)容物可引起性腺外相應(yīng)組織的化學(xué)性或肉芽腫性炎[8],無特異性,易誤診,如縱隔畸胎瘤破裂進(jìn)入胸腔。既往也有縱隔畸胎瘤誤診為肺結(jié)核的病例報(bào)告[9-10]。本例患者在孕晚期出現(xiàn)胸痛、胸悶,伴咳嗽、咳痰,后逐漸加重,痰液中出現(xiàn)灰黑色物質(zhì),因患者顧慮輻射問題未能在妊娠期及時(shí)行影像學(xué)檢查,當(dāng)產(chǎn)后影像學(xué)提示肺部實(shí)變并空洞形成且有T-SPOT.TB陽性時(shí),外院即以可疑肺結(jié)核轉(zhuǎn)至我院。

畸胎瘤因其內(nèi)容物的不同而出現(xiàn)不同的影像表現(xiàn),可分為囊性、囊實(shí)性及實(shí)性腫塊,其中單純囊性及實(shí)性均較少見[11-12]。CT檢查可觀察到高密度的鈣化或骨化及低密度脂肪,MRI掃描可觀察到低信號(hào)的鈣化或骨化,表現(xiàn)為T1WI、T2WI高信號(hào)的脂肪及低信號(hào)的脂肪抑制序列表現(xiàn)[13]。本例患者入院后的胸部CT檢查提示肺內(nèi)多發(fā)斑片狀影,右肺上葉片狀實(shí)變影并空洞形成,且提示縱隔內(nèi)囊性腫塊,腫塊內(nèi)出現(xiàn)液液平面及脂肪密度,結(jié)合病灶位于右肺上葉前段,與腫塊位置毗鄰,并不是肺結(jié)核的好發(fā)部位,考慮縱隔囊性畸胎瘤的可能性大。同時(shí),CT增強(qiáng)掃描觀察到腫塊囊壁的強(qiáng)化中斷,推測是破裂的畸胎瘤已通過臟層胸膜進(jìn)入肺內(nèi),導(dǎo)致肺組織發(fā)生化學(xué)性炎癥及異物肉芽腫,并有畸胎瘤內(nèi)物質(zhì)(灰黑色物質(zhì))咳出,且術(shù)后病理診斷也證實(shí)了肺組織的炎癥性異物反應(yīng),并進(jìn)一步繼發(fā)肺部感染,出現(xiàn)如發(fā)熱、外周血中性粒細(xì)胞升高及炎性指標(biāo)升高等癥狀。當(dāng)然也可能是先出現(xiàn)右肺上葉肺炎,然后炎癥突破臟層胸膜及畸胎瘤壁,造成瘤體破裂并與肺部病灶相通,但患者初始并沒有出現(xiàn)發(fā)熱等肺部感染癥狀,也沒有出現(xiàn)胸腔積液甚至積膿等表現(xiàn),故認(rèn)為是妊娠狀態(tài)造成畸胎瘤破裂所致肺部感染。

肺部空洞為肺結(jié)核常見的CT影像學(xué)征象,但囊性畸胎瘤在影像學(xué)上也類似肺膿腫出現(xiàn)“肺空洞”表現(xiàn),此外,其他細(xì)菌、真菌等病原體造成的肺部感染也可表現(xiàn)為空洞,在診斷中也需要鑒別;另外,肺結(jié)核多發(fā)生在上葉后段及下葉背段,肺實(shí)變內(nèi)空洞多呈蟲蝕狀,可見空洞引流的支氣管壁增厚,而本例患者雖多表現(xiàn)肺內(nèi)實(shí)變影及空洞,但空洞形成發(fā)生于右肺上葉前段,且空洞內(nèi)壁光滑,未見液氣平面影,不符合肺結(jié)核發(fā)病部位及影像表現(xiàn)。而T-SPOT.TB是結(jié)核特異性免疫檢測的一種方法,檢測陽性也可見于結(jié)核分枝桿菌潛伏感染、既往結(jié)核感染,本例患者結(jié)核分枝桿菌病原學(xué)檢測均為陰性,故可排除結(jié)核現(xiàn)癥感染。因此,認(rèn)為外院誤診可能是對(duì)縱隔和肺部病變定位診斷不清及對(duì)T-SPOT.TB陽性的意義不能明確有關(guān)。而且,對(duì)于孕期電離輻射損傷的問題,臨床可使用胸部MRI進(jìn)行縱隔病變的影像診斷,該檢查對(duì)于畸胎瘤中脂肪成分的檢出具有一定價(jià)值及良好的安全性[14-15]。

總之,臨床中縱隔畸胎瘤并不少見,但其發(fā)生破裂后進(jìn)入肺組織,造成肺部感染卻少見報(bào)道,尤其當(dāng)患者結(jié)核分枝桿菌γ-干擾素釋放試驗(yàn)陽性并出現(xiàn)肺部空洞表現(xiàn)時(shí),極易使綜合醫(yī)院誤診為肺結(jié)核。應(yīng)注意影像診斷中的病灶定位、尋找如脂肪或鈣化等畸胎瘤的特征性影像表現(xiàn),拓寬鑒別診斷思路,避免誤診及誤治。

利益沖突所有作者均聲明不存在利益沖突

作者貢獻(xiàn)李翔:采集資料、起草文章;魏佳璐、付旭文和李海雯:采集資料;和進(jìn)堂:對(duì)文章的知識(shí)性內(nèi)容作批評(píng)性審閱