常玉山 楊來紅 何 雄 帕哈提·吐遜江 郭 輝,*

1.新疆醫(yī)科大學(xué)第四附屬醫(yī)院影像中心(新疆 烏魯木齊 830000)

2.新疆醫(yī)科大學(xué)第一附屬醫(yī)院影像中心(新疆 烏魯木齊 830054)

包蟲病，又稱棘球蚴病，有細(xì)粒棘球蚴引起的囊型包蟲病、多房棘球蚴引起的泡型包蟲病、伏氏棘球蚴引起的多囊型包蟲病及少節(jié)棘球蚴引起的單囊型包蟲病四種形式，可發(fā)生全身各臟器，最常見于肝臟。骨包蟲病是棘球蚴感染骨骼所致，占所有包蟲病的(0.5-4%)，其中以脊柱和骨盆最多見，其次可見于肩胛骨、肋骨、長骨等，臨床上以骨囊型包蟲病多見，而骨泡型包蟲病罕見[1]。該病具有早期診斷困難、晚期又難以治愈的特點(diǎn)，致殘率高，所以及時(shí)做出明確診斷顯得尤為重要。近年來許多國內(nèi)外學(xué)者相繼對骨性包蟲病的影像學(xué)表現(xiàn)及分型進(jìn)行了大量的研究，但多數(shù)為中晚期表現(xiàn)及病例報(bào)告，本文就骨包蟲病影像學(xué)表現(xiàn)進(jìn)行綜述，以提高早期診斷率并及時(shí)予以治療，從而改善患者預(yù)后。

1 骨包蟲病病理過程

首先棘球蚴蟲卵由消化道感染，經(jīng)中間宿主攝食后，卵孵化，卵球趨向于穿透十二指腸黏膜，導(dǎo)致六鉤蚴進(jìn)入門靜脈系統(tǒng)，并隨著血循環(huán)系統(tǒng)在不同地方寄生，當(dāng)它被帶到骨骼系統(tǒng)時(shí)，可能會發(fā)生原發(fā)性骨包蟲病[2]。該病好發(fā)于松質(zhì)骨、長骨干骺端及骨髓腔內(nèi)，所以脊柱和骨盆發(fā)病率較高。細(xì)粒棘球蚴主要是通過侵襲性膨脹性生長方式導(dǎo)致骨骼吸收、壓迫和損傷，而多房棘球蚴則是引起骨質(zhì)破壞、溶解的方式導(dǎo)致骨骼損傷，從而分別形成囊型、泡型骨包蟲病，因此，不同模式的骨質(zhì)破壞取決于寄生蟲的不同生長方式[3]。

2 骨包蟲病的影像學(xué)表現(xiàn)

2.1 X線(X-ray)X線空間分辨率高、成像快、價(jià)格低廉且輻射劑量少，可以看到骨破壞及鈣化，應(yīng)作為首選檢查技術(shù)，但由于密度分辨率差、圖像重疊，對軟組織及病灶周圍的結(jié)構(gòu)顯影差，無法全方位評估病灶范圍及細(xì)微結(jié)構(gòu)。

Boussaid等[4]提到，骨包蟲X線大多無特征性表現(xiàn)，常表現(xiàn)為不規(guī)則的骨溶解和囊性病變。多房性溶骨性病變，并伴有骨擴(kuò)張，皮質(zhì)變薄，并延伸至鄰近的軟組織。骨外成分可能鈣化，但骨內(nèi)成分不會。在骨的正常部分和病理部分之間有時(shí)沒有明確的界限[5]。X平片顯示左股骨頸病理性骨折并多發(fā)囊變，股骨中下段骨皮質(zhì)變薄[6]。袁治等[7]認(rèn)為，X線因圖像顯示限制，顱骨包蟲早期無特征性改變，晚期表現(xiàn)為多房囊性、膨脹性或溶骨性骨損壞，其中，如果囊壁出現(xiàn)弧形鈣化，則可提高診斷信心，且袁治認(rèn)為X線平片上多房囊性病變、骨質(zhì)缺損及硬化邊同時(shí)存在，可認(rèn)為是棘球蚴累及顱骨表現(xiàn)。Dehghan等[8]下頜骨包蟲中提到：左側(cè)下頜角和下頜骨支交界處多房透光影。Arik等[9]指出單個(gè)或多個(gè)溶骨性病變，有時(shí)皮質(zhì)變薄、硬化和病理性骨折可以在X線片上看到。Ba?c?er等[10]在報(bào)道中提到，橈骨近端骨干水平和髓質(zhì)部位的溶解性病變，導(dǎo)致骨的擴(kuò)張和皮質(zhì)的變薄。

X線檢查結(jié)果無特異性，單純放射學(xué)很難診斷骨包蟲病[11]，多房囊性是該病明顯特征之一，病灶多呈圓形或者橢圓形，密度欠均勻，邊緣尚清，局部可見鈣化，且患者病程與鈣化呈正比關(guān)系。然而，單純X線檢查不能明確診斷，但是看到鄰近軟組織內(nèi)發(fā)現(xiàn)鈣化，應(yīng)該想到該病。同時(shí)應(yīng)結(jié)合患者農(nóng)牧區(qū)旅居史、犬羊接觸史，另外需結(jié)合CT、MRI和多項(xiàng)血清免疫檢查結(jié)果，最后作出診斷。

2.2 計(jì)算機(jī)體層成像(computed tomography，CT)隨著CT各項(xiàng)技術(shù)的不斷優(yōu)化，其在骨包蟲病診斷中占有越來越重要的地位。CT作為斷層攝影具備高密度分辨率優(yōu)勢，彌補(bǔ)了結(jié)構(gòu)重疊的缺陷，能識別各組織之間更細(xì)微的差別，同時(shí)掃描速度快，且對鈣化敏感性高于X線、MRI[12]，另一方面，術(shù)后復(fù)查時(shí)，因?yàn)榘毯劢M織和金屬植入物的偽影，也是CT較MRI的另一優(yōu)勢。但CT輻射劑量大，不能應(yīng)用于妊娠者。

2.2.1 脊柱 宋興華[13]學(xué)者提到骨包蟲CT的典型表現(xiàn)為：(1)多個(gè)大小不等的裝狀膨脹性低密度骨缺損；(2)病灶邊緣清晰稅利，有雙層或弧形鈣化影；(3)骨皮質(zhì)膨隆、變薄、斷裂或缺損，椎體及椎弓被破壞呈膨脹性和多房性改變，有時(shí) CT 影像可看到破裂的折疊內(nèi)囊。李巖[14]提到，椎體及椎弓有不規(guī)則骨質(zhì)破壞，骨皮質(zhì)膨隆、變薄、斷裂或缺損。脊柱包蟲典型CT表現(xiàn)為骨質(zhì)增粗、皮質(zhì)變薄，局部斷裂或缺損，椎體及椎弓破壞，呈囊狀和多房性改變，有時(shí)也可看到內(nèi)囊破裂，侵入鄰近軟組織甚至椎管，形成假性椎旁膿腫，病變范圍較大時(shí)，脊柱附件骨質(zhì)也有不同程度的受侵，病椎鄰近軟組織內(nèi)腫塊形成，增強(qiáng)不強(qiáng)化。

2.2.2 長骨 Monge-Maillo等[15]提到，當(dāng)長骨受累時(shí)，病變主要位于干骺端，表現(xiàn)為單房、雙房或多房囊腫，這可以延伸到骨干。Schneppenheim等[16]提到左側(cè)脛骨近端廣泛囊狀骨質(zhì)破壞，這些囊性灶的存在與骨質(zhì)的侵襲、破壞和變薄有關(guān)，再加上流行區(qū)域和動物的密切接觸，應(yīng)考慮到骨包蟲。

2.2.3 扁骨 扁骨包蟲病的CT特征，包括皮質(zhì)缺失，無硬化和骨膜反應(yīng)。這些特征結(jié)合MRI上的多房性骨外囊腫，可被認(rèn)為是扁平骨包蟲病的獨(dú)特表現(xiàn)，有助于術(shù)前診斷，從而降低術(shù)中疾病傳播的風(fēng)險(xiǎn)[17]。陳雨薇等[18]在骨盆包蟲中提到，病變累及患側(cè)髖臼、坐骨、骶骨、恥骨、髂骨以及股骨上端。Hijjawi等[19]提到髖骨包蟲表現(xiàn)為多發(fā)溶骨性骨破壞，同側(cè)股骨上段病理性骨折。通常，病變無骨膜反應(yīng)或周圍鈣化[20]。X線片和CT上骨包蟲病的關(guān)鍵影像學(xué)表現(xiàn)是骨擴(kuò)張和皮質(zhì)變薄的溶解性病變，骨外成分顯示鈣化[21]。Martinese等[22]提到CT及X線可以看到塌陷和折疊的內(nèi)囊圍繞著充滿液體的腔，骨質(zhì)破裂，沒有骨膜反應(yīng)。

CT檢查不僅可以準(zhǔn)確評估骨包蟲病的骨破壞、鈣化和病理性骨折的類型，而且還可以通過三維重建技術(shù)證實(shí)其與周圍組織的關(guān)系[23]。最常見的CT表現(xiàn)是骨溶解，邊界不清，局部皮質(zhì)變薄，存在溶骨性破壞，但沒有骨膜反應(yīng)[24]。典型的CT表現(xiàn)包括圓形或卵圓形卵形占位性病變伴“雙層弓形鈣化”，同時(shí)椎體和附件受累[25]。CT還可以通過顯示折疊脫落的內(nèi)囊來識別內(nèi)囊的破裂，但該征象很少見[26]。骨包蟲病的CT表現(xiàn)與X線片相似，但更詳細(xì)，它能顯示很小的囊腫，但二者對骨包蟲病早期的診斷仍具有較大局限性，需結(jié)合血清免疫學(xué)檢查輔助診斷。

2.3 磁共振成像(magnetic resonance imaging，MRI)MRI能更細(xì)微觀察病灶，如包蟲囊腫壁的顯示、T2加權(quán)母囊信號低于子囊等特征，同時(shí)，當(dāng)包蟲破裂及合并感染時(shí)MRI同樣具有重要診斷意義，MRI因良好的軟組織分辨率，對包蟲的細(xì)節(jié)顯示的更清楚，Johny等[21]提出MRI可用于評估骨包蟲病軟組織成分，其表現(xiàn)為多重成分，囊腫內(nèi)仍可見囊腫，囊壁低信號，子囊壁分離出來的膜會產(chǎn)生“蛇形”的標(biāo)志，Simsek[27]提出MRI下包蟲囊腫由三層膜組成，從外到內(nèi)排列，“蛇形征”代表由于包蟲囊腫內(nèi)變性而導(dǎo)致的內(nèi)膜塌陷，這些分離的膜在所有的MRI序列中都表現(xiàn)出低信號。近年來隨著MRI各項(xiàng)新技術(shù)的不斷發(fā)展，PWI、DWI、動態(tài)增強(qiáng)、MRS等多種功能成像，針對病灶浸潤范圍、微小囊泡[12]等的顯示具有獨(dú)特優(yōu)勢。這些技術(shù)為影像學(xué)科的發(fā)展提供了新的方向，使得從評價(jià)病變外形結(jié)構(gòu)變化向組織細(xì)胞層面上過渡提供了可能，故MRI被認(rèn)為是比CT更好的診斷骨包蟲檢查手段，特別是在評估手術(shù)治療后的復(fù)發(fā)方面。

2.3.1 脊柱 MRI是診斷脊柱疾病患者的首選方式，因?yàn)樗峁┝肆己玫募顾璩上窈筒煌愋蛙浗M織之間的高對比度[25]，可顯示病灶更細(xì)微的結(jié)構(gòu)。脊柱包蟲表現(xiàn)為椎體內(nèi)多發(fā)囊性信號，骨質(zhì)破壞伴病理性骨折，可單發(fā)也可多發(fā)，不累及椎間盤，T2壓脂序列囊腫壁清晰顯示，呈低信號，病變易累及脊柱附件及周圍軟組織，部分向后侵入椎管，發(fā)生在腰大肌的包蟲囊腫，局限于椎體旁，很少呈流鑄生長向遠(yuǎn)處擴(kuò)散，該征象可用于鑒別脊柱結(jié)核形成的冷膿腫。Staouni等[28]提出包蟲囊泡表現(xiàn)為T1低信號，T2高信號，通常在注射造影劑后不強(qiáng)化。Jacquier等[29]指出胸9椎體骨質(zhì)破壞呈分葉狀，向后累及硬膜外，T2壓脂序列在椎體的高信號被抑制后，多子囊型的包蟲囊腫顯示更為突出、明顯。包蟲囊腫內(nèi)信號不均，呈多房樣改變，提示子囊形成，且囊壁的顯示、椎間盤正常及軟組織內(nèi)可見多發(fā)子囊是脊柱包蟲病的MRI特征，與X線、CT 比較具有明顯的優(yōu)勢。Guo等[30]在研究中指出，椎體受累時(shí)，表現(xiàn)為椎體骨溶解和不規(guī)則骨破壞，在周圍軟組織中，看到伴有不規(guī)則分隔和散在鈣化的不均勻腫塊，MRI掃描顯示多囊泡形態(tài)更清楚。脊髓水成像技術(shù)的應(yīng)用也使包蟲囊腫的顯示更為清晰，特別是在包蟲囊腫的大小、范圍的顯示上更具優(yōu)勢。脊柱包蟲強(qiáng)化時(shí)提示包蟲囊腫破裂并合并感染。

2.3.2 長骨 Ramteke等[31]報(bào)道，MRI顯示股骨近端有多個(gè)等或長T1、長T2病變，皮質(zhì)骨折并延伸至鄰近軟組織。施錦濤[32]等報(bào)道，右上肢MRI顯示右側(cè)肱骨、肩胛骨多發(fā)骨質(zhì)破壞，呈多房囊樣改變。Kankilic等[33]報(bào)道了一例右大腿前內(nèi)側(cè)段囊性病變，并延伸至腹膜后的盆腔區(qū)域。Tekin等[34]在脛骨包蟲中提到右側(cè)脛骨遠(yuǎn)端多發(fā)圓形等T1、長T2信號病變，延伸至鄰近軟組織內(nèi)，伴病理性骨折。骨的泡型包蟲病相對囊型要少見得多，骨泡型包蟲病相關(guān)文獻(xiàn)也相對較少，蒲鵬等[35]提出泡球蚴囊泡形成是泡型包蟲的主要MRI表現(xiàn)，等或長T1WI信號、長T2WI信號，無強(qiáng)化，當(dāng)包蟲囊腫破裂或感染時(shí)可有強(qiáng)化。

2.3.3 扁骨 陳雨薇等[18]提到骨盆單囊型包蟲病MRI表現(xiàn)為病變骨質(zhì)、鄰近軟組織內(nèi)囊性信號，囊壁呈低信號；多子囊型表現(xiàn)為母囊子囊填充形成分隔，且T2壓脂像子囊較母囊信號高，呈多發(fā)小泡狀，增強(qiáng)掃描中心不強(qiáng)化，囊壁及分隔有時(shí)會強(qiáng)化。當(dāng)包蟲囊腫破裂或感染時(shí)，各序列信號增高，病灶邊界變不清[36]。Inayat等[37]認(rèn)為髂骨包蟲MRI表現(xiàn)為右側(cè)髂骨囊性信號，鄰近骨質(zhì)、骶髂關(guān)節(jié)及周圍肌肉受累，當(dāng)病變破潰形成瘺管時(shí)，MRI水成像可清晰顯示竇道的范圍。MRI在包蟲病獨(dú)有表現(xiàn)為囊中囊結(jié)構(gòu)，即子囊位于母囊中心或周邊，呈玫瑰花狀，當(dāng)囊泡體積小，或無多囊結(jié)構(gòu)時(shí)MRI更具有診斷意義。但同時(shí)要注意當(dāng)包蟲破裂或并感染時(shí)囊內(nèi)蛋白含量增加信號普遍增高、邊緣模糊，必須密切結(jié)合臨床及血清學(xué)檢查。當(dāng)CT、X線看不到包蟲特征性表現(xiàn)時(shí)，MRI能顯示包蟲的外囊囊壁及多房性囊性結(jié)構(gòu)，同時(shí)，MRI能更好的顯示病變范圍及鄰近組織結(jié)構(gòu)的關(guān)系。

盡管MRI部分功能成像技術(shù)已應(yīng)用于臨床[38]，但對早期及不典型包蟲病診斷，還需結(jié)合血清學(xué)及穿刺檢查，Caglar等[39]在脊柱包蟲的研究中指出，對于脊柱包蟲病的診斷，體格檢查和影像學(xué)研究，如CT和MRI掃描對術(shù)前很有幫助，而血清學(xué)酶聯(lián)免疫吸附試驗(yàn)、免疫印跡法、間接血凝集試驗(yàn)和聚合酶鏈反應(yīng)通常用于最后的確診。另外，棘球蚴經(jīng)血行累及骨質(zhì)，造成骨質(zhì)破壞等病理過程在影像學(xué)上也沒有動態(tài)顯示，MRI具有對鈣化的檢出不敏感，且價(jià)格較高、檢查時(shí)間久，對病人的配合要求高、禁忌癥較多等局限性。

2.4 其他檢查超聲檢查：超聲檢查因其成像原理及骨組織結(jié)構(gòu)的特殊性，多用于軟組織臟器，如肝臟、脾臟等，在骨包蟲病的診斷中很少應(yīng)用，在骨包蟲的應(yīng)用罕見報(bào)道。

PET雖然作為當(dāng)今影像學(xué)檢查中較為先進(jìn)的手段，可在分子影像學(xué)層面定性疾病。但是目前，PET、PET/CT、PET/MR 等應(yīng)用到診斷包蟲病診斷尚未完全開展，同時(shí)其還存在檢查費(fèi)用高昂和輻射劑量問題，因此其目前很少用于包蟲病的診斷，多是在其他檢查難以確定時(shí)才選用[40]。

3 診斷及鑒別診斷

總體來說骨包蟲病的影像學(xué)表現(xiàn)特異性不算高，當(dāng)看到多房囊性改變、雙層弓形鈣化等典型征象時(shí)，可以明確診斷，MRI可能比X線攝影和CT更有幫助[41]。骨包蟲病的影像學(xué)鑒別包括，骨轉(zhuǎn)移瘤、骨巨細(xì)胞瘤、動脈瘤性骨囊腫和慢性骨結(jié)核骨髓炎，而慢性包蟲病可模仿骨纖維結(jié)構(gòu)不良的生長方式，很大程度上取決于其發(fā)生的位置。另外，脊柱包蟲病應(yīng)與脊柱結(jié)核、椎體血管瘤及神經(jīng)源性腫瘤鑒別[42]。臨床上應(yīng)當(dāng)將影像學(xué)結(jié)果與血清學(xué)檢查相結(jié)合，以更準(zhǔn)確地評估該疾病。

4 總結(jié)與展望

由于骨包蟲病生長速度緩慢，且潛伏期長，相當(dāng)一部分病例可能數(shù)年無癥狀，這些無癥狀的病例是通過對其他并發(fā)癥狀進(jìn)行影像學(xué)篩查偶然發(fā)現(xiàn)的[43]，影像學(xué)在骨包蟲病診斷中發(fā)揮著重要作用，此外，影像學(xué)還可以用于評價(jià)治療后的效果。雖然目前擁有不同的影像學(xué)手段，但對于該病早期診斷仍存在不同程度困難，不同影像學(xué)檢查都有各自的優(yōu)點(diǎn)和弊端，選擇哪種檢查取決于病變所累及部位和范圍和該病的分期。對于具有骨包蟲病典型特征的，兩種或三種影像學(xué)檢查可以作出定性診斷，但是對缺乏特征性骨包蟲病除影像檢查外，還需聯(lián)合免疫血清學(xué)檢查才能作出定性診斷。