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臨床資料

患者，男性，60歲，反復(fù)咳嗽、咳痰、氣短多年，近年來每年4~5次發(fā)作，多次在日喀則市人民醫(yī)院呼吸科住院治療。其患有以下基礎(chǔ)疾?。郝灾夤苎?；支氣管擴(kuò)張；肺動(dòng)脈高壓；肺源性心臟??；乙型病毒性肝炎（為小三陽，即乙型肝炎病毒表面抗原、e抗體、核心抗體均陽性）；CE4型肝包蟲?。▓D1）等。

2020年12月至2021年3月間因咳黃膿痰癥狀較重而兩次住院，期間一系列CT檢查先后發(fā)現(xiàn)肝內(nèi)膽管積氣（圖2）、肝包蟲囊感染伴膿腫形成（圖3）、膿腫破潰入肺底并可能與支氣管系統(tǒng)相通（圖4），以及膿腔經(jīng)支氣管引流后明顯縮?。▓D5）。

2021年3月16日，支氣管鏡檢查見右肺下葉支氣管大量黃色膽汁樣分泌物，確診膽管支氣管瘺。患者無明顯黃疸癥狀，但總膽紅素和直接膽紅素有增高（表1），考慮膽道系統(tǒng)感染所致。2021年3月兩次痰細(xì)菌培養(yǎng)結(jié)果：大腸埃希菌。

表1 患者在病程中的膽紅素指標(biāo) 單位：μmol/L

由于存在手術(shù)禁忌證，經(jīng)抗感染、化痰、平喘等對(duì)癥治療后，患者癥狀好轉(zhuǎn)出院。

討 論

膽管支氣管瘺臨床上較少見，對(duì)其影像學(xué)描述也較少［1］。各種病因所致膽管梗阻和感染（膈下和肝膿腫）是膽管支氣管瘺基本原因，可見于肝包蟲?。ǜ文倚桶x病為主）、阿米巴肝膿腫，膽道梗阻性疾?。懝芙Y(jié)石、膽管良性或惡性狹窄）、肝臟手術(shù)、外傷、結(jié)核感染等［2］。王繼濤等［3］在2014年統(tǒng)計(jì)了國內(nèi)膽管支氣管瘺的文獻(xiàn)，肝包蟲病引起的膽管支氣管瘺占31%，為其第二原發(fā)病因（第一病因?yàn)槟懝芙Y(jié)石，占41.8%）。Liao等［4］2011年對(duì)主要英文數(shù)據(jù)庫中膽管支氣管瘺病例的分析結(jié)果表明肝包蟲病只占12%。

然而，肝包蟲病并發(fā)膽管支氣管瘺具有一定的特殊性。肝囊型包蟲病病程中可與膽管系統(tǒng)相通，形成膽瘺。膽瘺是肝囊型包蟲病最常見、最嚴(yán)重的并發(fā)癥之一，占復(fù)雜病例的60%［5］。較大膽瘺時(shí)包蟲內(nèi)容物破入膽總管，可表現(xiàn)為梗阻性黃疸、膽管炎等；而較小的膽瘺常癥狀不明顯［5］。膽瘺也是肝包蟲囊腫感染的主要原因，存在膽瘺合并感染的包蟲囊腫侵蝕、穿入肺組織，導(dǎo)致鄰近肺部炎癥和/或胸腔積液，形成肺膿腫并破潰于支氣管，形成膽管-肝包蟲囊腫/膿腫-支氣管瘺［6］。此外，膈肌隨著呼吸運(yùn)動(dòng)與肝頂部包蟲堅(jiān)硬的外壁摩擦造成壓迫及局部損傷也是誘發(fā)肝囊型包蟲病膽管支氣管瘺的重要因素之一［6］。

膽管支氣管瘺最常見的臨床表現(xiàn)為膽色素痰和刺激性咳嗽，其他癥狀有發(fā)熱、腹痛、胸悶、胸痛、梗阻性黃疸、呼吸困難等［3-4］。膽管支氣管瘺的診斷應(yīng)選擇內(nèi)鏡逆行胰膽管造影（ERCP）或經(jīng)皮肝穿刺膽道引流（PTCD），見造影劑進(jìn)入支氣管可確診，可直觀顯示瘺管的位置以及膽管下端有無梗阻，也可同時(shí)進(jìn)行膽汁引流。通過引流可以顯著減少膽汁進(jìn)入支氣管的量，從而減少或消除膽汁對(duì)肺部的刺激，有些患者可因此而治愈［7-8］。支氣管鏡檢查也可明確診斷［6］。

本例患者由于有長期咳嗽、咳痰病史，一定程度上了掩蓋了膽管支氣管瘺的癥狀。因CT提示右膈下包蟲囊腫感染累及右肺，臨床亦懷疑患者黃膿痰癥狀較重與此有關(guān)，并行支氣管鏡確診。該患者的一系列CT檢查，反映了肝囊型包蟲病并發(fā)膽管支氣管瘺的典型病程，該患者肝囊型包蟲病符合CE4型［9］，生物學(xué)無活性，但發(fā)生了膽道系統(tǒng)的感染之后，通過隱匿的膽瘺，引起位于肝右葉及膈下的包蟲囊腫感染并形成膿腫，并進(jìn)一步累及肺部，最終引起膽管-肝包蟲囊腫/膿腫-支氣管瘺，包蟲囊內(nèi)容物也經(jīng)支氣管排出。

綜上所述，右膈下區(qū)肝囊型包蟲病灶發(fā)生膽源性感染時(shí)，須警惕會(huì)造成膽管支氣管瘺，應(yīng)注意觀察其影像學(xué)的變化。