李果 黃怡 蔣銳 姚小英 杜飛舟

陰莖異常勃起（priapism，PP）指為無性刺激情況下，陰莖持續(xù)性勃起超過4 h，年發(fā)病率0.5～0.9/100 000［1］。根據(jù)病因及發(fā)病機制可分為缺血性（低流量）、動脈性（高流量）和間歇性三類［2］。高流量性陰莖異常勃起（high-flow priapism，HFP）占PP 不足5%，絕大多數(shù)為創(chuàng)傷所致［3］。創(chuàng)傷致陰莖動脈損傷出現(xiàn)“動脈-海綿體瘺”，不規(guī)則動脈血流持續(xù)性引入海綿體竇隙致陰莖持續(xù)性異常勃起，同時可繼發(fā)海綿體動脈血腫、假性動脈瘤等［4,5］。HFP 由于獨特的病理機制，一般不繼發(fā)陰莖海綿體缺血、酸中毒等危險情況，不屬于急癥［6］。目前臨床治療方法包括：保守治療（壓迫、冰敷等）、介入及外科手術等。陰部內動脈為髂內動脈末端分支，是男性外生殖器主要血供來源，陰部內動脈經坐骨大孔出骨盆，下行經骶髂韌帶的深面繞過坐骨棘進入坐骨小孔延續(xù)為陰莖背動脈主干，包括陰莖背動脈、陰莖深動脈（海綿體動脈）、尿道動脈及睪丸動脈4 個主要分支［7,8］。本文回顧我院2017年～2021 年收治7 例選擇性陰部動脈栓塞（pudendal artery embolization，PAE）治療創(chuàng)傷性HFP 患者診療過程，具體報道如下。

資料與方法

1.臨床資料

回顧我院2017 年～2021 年我院收治創(chuàng)傷致HFP 患者7 例（表1）：年齡15～32 歲［（25.0±5.3）歲］，平均于創(chuàng)傷后3～48 h［（16.2±16.1）h］出現(xiàn)異常勃起，1 例伴血尿。7 例超聲明確發(fā)現(xiàn)動脈瘺，6 例CT 增強發(fā)現(xiàn)陰莖動脈損傷伴假性動脈瘤或動脈血腫。

表1 納入患者相關資料

2.影像檢查和介入治療

多普勒超聲成像儀為Philips EPIQ 7C；常規(guī)對陰莖海綿體掃查，檢測瘺口和陰莖動脈（主要為陰莖背動脈主干）血流情況。

CT 檢查采用Canon 320 DVCT Aquilion One。檢查方法：容積掃描模式對盆腔-會陰部范圍進行自適應多期掃描（常規(guī)管電壓120 kVp，管電流80 mAs），肘中靜脈團注對比劑，根據(jù)體質指數(shù)（body mass index，BMI）選擇掃描參數(shù)及對比劑用量（總量約60～100 ml，流速約4～6 ml/s），監(jiān)測點為腹主動脈髂血管分叉處（觸發(fā)閾值100 HU）；圖像重組及后處理：原始數(shù)據(jù)導入Vitrea Core 后處理工作站，應用最大密度投影（maximum intensity projection，MIP）、曲面重組（curved-planar reconstruction，CPR）、容積再現(xiàn)（volume rendering，VR）、多平面重組（multi-planar reconstruction，MPR）等方式對陰莖動脈及動脈-海綿體瘺進行觀察、診斷。

介入采用GE 3000 數(shù)字減影血管造影機、5F各類型導管（Cobra 導管、RH導管、PIG 導管等）、2.7F 微導管、栓塞用微彈簧圈、明膠海綿顆粒。所有患者保守治療1～3 周無效后行PAE 診療。

PAE 具體過程：局麻下采用Seldinger 法行股動脈穿刺插管；對雙側髂內動脈造影，發(fā)現(xiàn)損傷動脈或動脈瘺后采用同軸導管技術將2.7F 微導管超選插入目標血管（陰部內動脈主干或損傷陰莖動脈主干）行再次造影確認：進一步觀察瘺口位置、形態(tài)等相關特點，對瘺口或者損傷動脈使用合適微彈簧圈或明膠海綿顆粒進行栓塞；再次造影確認目標動脈-海綿體瘺不再顯影后術畢，穿刺部位行加壓包扎。對于雙側動脈瘺患者先行嚴重側PAE 術后保守治療觀察效果，視后續(xù)保守治療情況決定是否再行對側栓塞。

6 例有性生活史患者進行國際勃起功能調查問卷（International Index of Erectile Function-5，IIEF-5）、勃起硬度評價（Erection Hardness Score，EHS）問卷調查（包括術前、術后6 個月、術后12個月共3 次）。IIEF-5［9］：小于7分為重度勃起功能障礙（erectile dysfunction，ED），8～11分為中度ED，12～21分為輕度ED。EHS［10］：記1～4 分，分值越高陰莖勃起硬度越高，硬度小于3 分有助于ED 診斷。所有診療方式皆通過我院醫(yī)學倫理委員會批準，患者均知情同意，簽署相關知情同意書。

3.統(tǒng)計學方法

統(tǒng)計學處理數(shù)據(jù)采用SPSS 22.0 統(tǒng)計學軟件進行處理。計量資料采用表示，相關數(shù)據(jù)行配對t 檢驗。檢驗效能α=0.05。

結果

7 例患者通過影像皆明確發(fā)現(xiàn)動脈-海綿體瘺（圖1～4），伴或不伴假性動脈瘤或動脈血腫形成（表2），影像表現(xiàn)為“動脈端片狀或暈狀對比劑外溢征象”，陰莖深動脈（海綿體動脈）為本研究中主要責任動脈（6/7）。所有患者皆栓塞成功，栓塞后目標動脈-海綿體瘺的“片狀或暈狀對比劑外溢征象”不再顯影（圖1～4）。

圖1 病例2，26 歲，會陰部創(chuàng)傷后12 h 陰莖持續(xù)異常勃起。a）CDUS：雙側海綿體動脈瘺-假性動脈瘤并瘤間瘺道形成；b）動脈血流呈“高流高阻”、“雙期雙向” 表現(xiàn)右側陰莖背動脈流速162 cm/s；c）CTA 軸位重組；d）CTA 矢狀位重組示雙側海綿體假性動脈瘤（箭），MIP圖像良好顯示骨盆、陰莖動脈血管解剖；e）DSA：雙側陰莖海綿體動脈假性動脈瘤-瘤間瘺道形成（箭）；f）右側陰莖背動脈近端用彈簧圈（1 mm）和明膠海綿顆粒（750～1200 μm）栓塞后對比劑無外漏；g）左側動脈瘺（箭）不作栓塞

表2 PAE 介入治療情況

7 例患者于術后0.5～72 h［（25.9±26.0）h］陰莖完全疲軟，皆臨床有效，術后未出現(xiàn)相關不良反應。隨訪12 個月未出現(xiàn)復發(fā)性異常勃起病例。6例有性生活史患者于術后2～3 個月嘗試恢復性生活。術前、術后6 個月及術后12 個月IIEF-5 評分分別為23.8±1.2、3.2±1.0、23.5±0.8，與術前配對t檢驗，P 值分別為0.235、0.456（P＞0.05），術前、術后6 個月及術后12 個月EHS 評分為4±0、3.8±0.4、4±0 與術前行配對t 檢驗，未見明顯統(tǒng)計學差異（P＞0.05）。病例5 自述出現(xiàn)性功能下降癥狀（術后6 個月IIEF-5 評分22，EHS 評分3），診斷為輕度勃起不良，予以心理疏導后恢復（術后12 個月IIEF-5評分24，EHS評分4）；1例無性生活史青少年患者（病例7）術后有正?！俺坎爆F(xiàn)象。

7 例患者技術成功率100%，臨床有效率100%，隨訪12 個月復發(fā)率0%，ED 發(fā)生率14.3%。

討 論

1.HFP 的發(fā)病機制及病理生理

HFP 臨床罕見，病因主要為創(chuàng)傷，只有少數(shù)非創(chuàng)傷性HFP 報道［11］。陰莖動脈損傷形成動脈-海綿體瘺，動脈血流在海綿體直接、持續(xù)、不規(guī)則流動［4］，同時陰莖內皮細胞釋放一氧化氮、前列腺素等激活鳥苷酸環(huán)化酶隨后積累環(huán)磷酸鳥苷，導致海綿體平滑肌持續(xù)、廣泛松弛，陰莖異常勃起［12］。HFP 通常在創(chuàng)傷后早期或延遲幾天出現(xiàn)，本研究中7 例患者于創(chuàng)傷后0.5～72 h 出現(xiàn)異常勃起，平均出現(xiàn)時間（16.2±16.1）h。

2.HFP 的診斷

通過病史、臨床表現(xiàn)及輔助檢查不難對HFP進行診斷。陰莖海綿體血氣分析可以有效判斷PP患者是否為動脈性（高流量）［13］，一般情況下HFP患者海綿體血氣：PO2大于90 mmHg，PCO2小于40 mmHg，pH 7.40 提示動脈性［14］。超聲可以快速、無創(chuàng)完成HFP 病變定位、類型鑒別和治療監(jiān)測，曾被認為是HFP 最高效、安全的檢查［15］。CT 增強在HFP 的相關報道較少［16］。但有研究指出增強CT和超聲在HFP 診斷和治療隨訪中具有同等價值［17］，同時CT 在骨盆損傷、盆腔血管解剖、變異等方面具有優(yōu)勢［18］。本研究中7 例患者皆有會陰部創(chuàng)傷史；超聲檢查7 例患者皆發(fā)現(xiàn)明確動脈-海綿體瘺及瘺口，部分動脈血流呈“高阻高流”、“雙期雙向”表現(xiàn)；CT 增強6 例發(fā)現(xiàn)假性動脈瘤或動脈血腫，CTA 能良好展現(xiàn)陰莖動脈解剖、變異以及骨盆結構，術前影像檢查與DSA 結果基本吻合。2 例患者（病例1和病例5）超聲報道損傷陰莖動脈分支與最終DSA 所見有部分出入，推測為相關血管解剖及變異較復雜導致誤診和漏診；病例7 術前CT 檢查為假陰性，原因可能是靜注對比劑CT 掃描陰莖深動脈壓力不夠而未出現(xiàn)明顯對比劑外滲。

3.HFP 的治療

HFP 首選保守治療，通過局部壓迫、冰敷等有效率為62%，一般無永久性勃起障礙風險；藥物及手術治療因較多不良反應和并發(fā)癥，目前已不主張直接采用［5］。PAE 于1977 年首次用于HFP 治療［19］，有較高的有效率和較低的勃起障礙發(fā)生率，是保守治療無效HFP 的首選治療方式［20］，但具體手術方式、栓塞材料及后續(xù)治療選擇上尚存在爭議。目前栓塞材料主要包括臨時性栓塞材料（自體血凝塊、明膠海綿）和永久栓塞材料［彈簧圈、氰基丙烯酸正丁酯（N-butyl cyanoacrylate，NCBA）、聚乙烯醇顆粒（polyvinyl alcohol，PVA）］兩類。在HFP治療上自體血凝塊復發(fā)率較高［21］；NCBA、PVA不良事件（感染、缺血等）報道較多［22-24］；彈簧圈和明膠海綿是目前運用最多、效果最穩(wěn)定的兩種材料，更推薦使用，理論上彈簧圈栓塞更穩(wěn)定，明膠海綿可能會降低勃起障礙發(fā)生率［25］。本研究中使用明膠海綿4 例，使用彈簧圈2 例，聯(lián)合使用明膠海綿、彈簧圈1 例，7 例皆臨床有效，平均疲軟時間（25.9±26.0）h，隨訪12 個月復發(fā)率0%、勃起障礙發(fā)生率14.3%。建議術者根據(jù)瘺管特點及患者需求來選擇栓塞材料及栓塞部位，在保證栓塞成功的前提下盡量保留正常動脈血供以降低術后勃起障礙風險。例如：病例2 術前超聲發(fā)現(xiàn)瘺管寬度約0.6 mm，DSA 明確雙側海綿體動脈（陰莖深動脈）瘺、假性動脈瘤-瘤間瘺道形成（圖1），在2.7F（約0.9 mm）微導管無法進一步超選瘺管情況下，筆者選擇用彈簧圈（1 mm）聯(lián)合明膠海綿顆粒（750～1200 μm）在右側海綿體動脈開口處的陰莖背動脈近端進行栓塞，追求穩(wěn)定栓塞效果同時盡量保留陰莖血供，也避免栓塞劑通過瘤間瘺道流入對側，降低可能因缺血導致的勃起障礙風險。病例3 術前及術中明確左側海綿體動脈瘺，瘺口血管短小、局部血腫范圍較小（圖2），加之患者對術后性功能需求強烈，權衡之后選擇用明膠海綿顆粒（550～750 μm）對瘺口進行栓塞，栓塞成功后左側陰莖背、深動脈主干顯示良好。病例5 由于同時存在陰莖背、深動脈瘺，瘺口靠近血管近端主干，且局部動脈血腫范圍較大（圖3），最后選擇用彈簧圈（2 mm）對陰莖背動脈近端進行栓塞，栓塞后瘺口及左側陰莖背動脈遠端不再顯影。病例7 由于年齡較?。?5 歲），CT 增強為假陰性，DSA 明確左側陰莖深動脈-海綿體瘺（圖4），在2.7F 微導管無法對瘺口進一步超選時，選擇用明膠海綿顆粒（560～700 μm）對左側陰莖深動脈主干進行栓塞，但由栓塞中出現(xiàn)了部分栓塞劑“反流”，雖然目標動脈-海綿體瘺不再顯影，但同時左側陰莖背動脈遠端被“反流”明膠海綿顆粒栓塞（圖4），出現(xiàn)這種情況的原因筆者推測是注入栓塞劑時未控制好注射壓力以及選擇明膠海綿顆粒大小與目標血管并不完全匹配等，該患者臨床療效良好，后續(xù)隨訪有正常晨勃現(xiàn)象，同時因為明膠海綿的可吸收特性，在后續(xù)超聲復查中發(fā)現(xiàn)誤栓動脈已再通。

圖2 病例3，23 歲，會陰部撞擊后3 h 陰莖持續(xù)異常勃起。a）超聲示左側海綿體動脈瘺；b）瘺口血流“高流高阻”表現(xiàn)；c）CTA 軸位、d）CTA 矢狀位示左側陰莖深動脈瘺并動脈血腫（箭）；e）DSA 示左側陰莖深動脈瘺并動脈血腫（箭）；f）、g）明膠海綿顆粒（560～700 μm）對瘺口進行栓塞

圖3 病例5，28 歲，會陰部騎跨傷后48 h 陰莖持續(xù)異常勃起。a）超聲示左側海綿體動脈瘺并動脈血腫形成，b）瘺口血流高速不規(guī)則，血流速度85 cm/s；c）CTA 軸位、d）CTA 矢狀位示左側陰莖背動脈瘺并動脈血腫（箭）；e）DSA 示左側陰莖背、深動脈瘺并動脈血腫（箭）；f）彈簧圈（2 mm）對陰莖背動脈近端進行栓塞

圖4 病例7，15 歲，會陰部踢踹傷后18 h 陰莖持續(xù)異常勃起。a）超聲示左側海綿體動脈瘺；b）左側陰莖背動脈血流速度78 cm/s；c）CT 增強動脈期海綿體未見明顯對比劑外滲；d）DSA 示左側陰莖深動脈瘺并動脈血腫（箭）；e）左側陰莖深動脈用明膠海綿顆粒（560～700 μm）進行栓塞后造影外瘺消失

特別一提的是對于雙側動脈瘺患者，目前缺乏單側栓塞報道，多數(shù)人主張同時雙側栓塞［26,27］，但理論上講雙側栓塞可能會增加勃起障礙風險。對于本研究中2 例雙側動脈瘺患者，選擇根據(jù)術中所見先行嚴重側PAE 后保守治療觀察效果，視情況決定是否再行對側栓塞。筆者推測單側栓塞后，陰莖整體血流速降低，加速了血小板的形成與聚集，可提高保守治療成功率。這種單側栓塞的方式雖然可能增加手術頻次，但保留了對側血供，降低了勃起障礙風險。此2 例患者分別于術后保守治療72 h、24 h 陰莖完全疲軟，隨訪12 個月未出現(xiàn)復發(fā)性勃起和勃起障礙征象。對于雙側動脈瘺患者，這種單側栓塞的治療方式在實際上操作可行，理論上可降低勃起障礙發(fā)生率，此2 例患者也取得良好的療效，當然后續(xù)需要大量的數(shù)據(jù)支持。

總之PAE 是治療HFP 的有效方式，操作得當具有較高臨床有效率，較低的復發(fā)率及勃起障礙發(fā)生率，是保守治療無效的HFP 患者的首選治療方式。本次研究中病例較少，缺乏對照，患者病情、術者操作等差異皆可能導致療效偏差，相關評價指標也受主觀影響。今后研究需擴大樣本，標準化治療模式、評價指標及設置對照組等進一步研究。