許建平，王夏珍，崔曉敬

（1.河北省人民醫(yī)院 感染性疾病科，石家莊 050055；2.長治市人民醫(yī)院 呼吸與危重癥醫(yī)學科，山西長治 046000；3.中日友好醫(yī)院 呼吸與危重癥醫(yī)學科二部，北京 100029）

患者男性，71 歲，因“間斷胸悶、氣短7月余，咳嗽、咳痰、咯血20 余天”，于2021年3月16日入中日友好醫(yī)院呼吸與危重癥醫(yī)學科二部?；颊? 個月前無明顯誘因出現(xiàn)胸悶、氣短，無發(fā)熱、胸痛、咯血，外院查胸腔彩超及胸片提示“右側(cè)大量胸腔積液”，行胸腔置管，引流出黑紅色胸水，胸水：比重：1.028，細胞總數(shù)：460306/mm3。 胸水：總蛋白定量：31.5g/L，LDH：827IU/L。 曾有短暫腹痛癥狀，血淀粉酶異常升高。 腹部MRI 示腹腔積液及胰腺頭頸部異常信號，禁食、抑酶等治療后好轉(zhuǎn)。 后氣短進行性加重，復查胸部CT 示右側(cè)胸腔積液基本消失，出現(xiàn)左側(cè)大量胸腔積液、縱隔混雜密度影，胸水呈黑紅色滲出液，乳酸脫氫酶明顯升高。引流胸水后氣短一度緩解，后氣短再次加重，并出現(xiàn)咯血。 胸部CT 示左下肺實變，部分結(jié)構(gòu)破壞，可見囊腔及液平。院外診療排除了腫瘤、結(jié)締組織相關疾病、肺栓塞等因素，嘗試各種抗生素、激素治療無效?；颊甙l(fā)病7 個月內(nèi)體重下降10kg。

既往高血壓病史，左下肢股骨頭壞死（外傷），左髂總靜脈血栓，曾行“取栓術”，于左髂總靜脈植入支架1 枚，吸煙指數(shù)800 支/年，飲白酒40 余年，250g/d，戒酒7 個月。查體：T 36.5℃，R 20 次/min，BP 126/97mmHg，SpO2（未吸氧）97%，神清，精神可，查體配合；左肺呼吸音偏低，可聞及濕羅音；右肺未聞及干濕啰音；心率96 次/min，律齊；腹軟，無壓痛、反跳痛及肌緊張；雙下肢無水腫。

入院查胰腺功能（血）：脂肪酶794 U/L，血淀粉酶425 IU/L；支氣管肺泡灌洗（bronchoalveolar lavage fluid，BALF）檢查胰酶：脂肪酶11585 U/L，淀粉酶1853IU/L；BALF 病原：涂片革蘭染色、真菌涂片、抗酸染色、弱抗酸染色、細菌及真菌培養(yǎng)、Gene-Xpert、12 項呼吸道病原體核酸檢測均為陰性。 BALF 人巨細胞病毒核酸檢測、EB 病毒核酸檢測均為陽性。 BALF-NGS：人單純皰疹病毒1 型10532reads，人皰疹病毒7 型25reads， 屎 腸球菌 11reads， 曲 霉菌4reads。 曲霉菌IgG 抗體檢測：134.16AU/ml。 2021年3月18日左側(cè)胸腔穿刺，胸水常規(guī)：外觀黑紅色（圖1，見封二）滲出液，LDH 4484IU/L。 胰功（胸水）：脂肪酶8646 U/L，淀粉酶48775 IU/L。 胸水病原學：細菌、真菌、分枝桿菌均陰性。 2021年3月23日胸腹部增強CT（圖2，見封二）：胰腺假性囊腫-縱隔-左側(cè)胸腔瘺；食管周圍明顯腫脹，左肺下葉炎癥，可能合并化學性肺損傷；左側(cè)后腹膜包裹性積液。磁共振胰膽管造影 （magnetic resonance cholangiopancreatography，MRCP）：胰體前方異常信號，胰尾周圍、脾臟周圍及左側(cè)腹膜后包裹性積液可能；左側(cè)胸腔積液；左肺異常信號（圖3，見封二）。2021年3月26 腹膜后包裹性積液穿刺引流，外觀黑色液體，胰功（腹膜后引流液）：脂肪酶316U/L，淀粉酶598 IU/L。 影像學檢查及胸水、BALF 胰酶檢查支持存在胰腺假性囊腫-縱隔-胸腔瘺、 化學性肺損傷，經(jīng)禁食、腸外營養(yǎng)、生長抑素泵入、PPI 抑酸、抗感染、積液引流等治療，復查血淀粉酶73IU/L、脂肪酶139U/L 明顯降低。 為治療胰腺假性囊腫，于2021年3月31日全身麻醉下行內(nèi)鏡逆行胰膽管造影 （endoscopic retrograde cholangiopancreatography，ERCP）+留置經(jīng)鼻空腸營養(yǎng)管（圖4，見封二）。 術后患者無發(fā)熱、腹痛、嘔血、便血等并發(fā)癥，胸腔及腹腔引流液消失，給予拔除引流管管，逐漸過度至鼻飼腸內(nèi)營養(yǎng)，監(jiān)測血淀粉酶降至正常，患者好轉(zhuǎn)出院。出院診斷：（1）慢性酒精性胰腺炎；胰腺假性囊腫-縱隔-胸腔瘺；胰源性胸腔積液；化學性肺損傷；胰源性腹腔積液。（2）高血壓2 級，高危。 （3）貧血。 （4）低蛋白血癥。 （5）反流性食管炎。 （6）慢性非萎縮性胃炎。 （7）左側(cè)股骨頭壞死。 （8）左髂總靜脈支架植入術后?；颊叱鲈汉? 個月內(nèi)未再出現(xiàn)呼吸困難、咳嗽、咳痰、咯血，體重增加5kg，復查胸部CT示左肺滲出壞死較前明顯吸收（圖5、6，見封二），于門診拔除空腸營養(yǎng)管，恢復經(jīng)口進食，計劃擇期復查ERCP。

圖1 患者黑色胸腔積液。圖2 患者腹部強化CT示胰腺假性囊腫（紅色橢圓），左側(cè)后腹膜包裹性積液（綠色橢圓）。圖3 MRCP可見胰腺胸腔瘺竇道通向胸腔（紅色箭頭）。圖4 MRCP，藍色箭頭為造影劑流至胰腺假性囊腫囊腔，紅色箭頭為造影劑流至胸腔的路徑。圖5 2021-4-6胸部CT。圖6 出院2個月后（2021-6-20）門診復查胸部CT，示左下肺化學性實變明顯吸收縮小。

討論胰腺胸膜瘺 （pancreaticopleural fistula，PPF）較少見，胰腺炎患者發(fā)生胰胸膜瘺的幾率約為0.4%～4.5%[1]。其癥狀常被誤導，通常是由于明顯的胸腔積液或壓迫腹壁結(jié)構(gòu)所致，胰腺胸膜瘺引起的胸腔積液主要特點是反復發(fā)作的大量胸腔積液，典型特征是胸腔積液中淀粉酶明顯升高，平均水平可能>10000 IU/L[1]。 PPF 是急、慢性胰腺炎的罕見并發(fā)癥，因胰管破裂而引起，胰液經(jīng)膈孔（通常是主動脈裂孔或食管裂孔）進入縱隔，它可以轉(zhuǎn)化為胸膜瘺或縱隔假性囊腫[2]。 此患者院外曾先后在右側(cè)和左側(cè)胸腔出現(xiàn)黑色胸腔積液，CT 曾發(fā)現(xiàn)縱隔混雜密度影，可能是通過這個原理轉(zhuǎn)化為胸膜瘺所致，但當時右側(cè)胸腔積液未檢測淀粉酶，故已無從考證。胰胸膜瘺合并肺損傷極為罕見，文獻檢索發(fā)現(xiàn)有慢性胰腺炎并發(fā)PPF、酶促胸腔積液、肺膿腫的個案報道[3]。 該患者既往40 余年飲酒史，但平素無典型腹痛、腹脹等胰腺病變癥狀。入院后血清淀粉酶增高，予以支氣管肺泡灌洗、胸腔穿刺，BALF、胸水淀粉酶及脂肪酶明顯升高，且病原學檢測均為陰性，支持胰源性化學性肺損傷、胰源性胸腔積液診斷?；颊咝厍环e液呈黑色，有報道稱大量的黑色胸腔積液可能是胰腺假性囊腫的罕見并發(fā)癥[4]。 故當患者存在長期飲酒，反復發(fā)作的大量胸腔積液，尤其是黑色胸腔積液， 應高度懷疑胰腺假性囊腫胸膜瘺，早期完善胸腔積液淀粉酶及脂肪酶等檢查十分必要。研究示胸腹CT 發(fā)現(xiàn)胰腺縱隔瘺的敏感性約50%，CT 和MRCP在PPF 的術前診斷中起著至關重要的作用[5]。 本例患者通過胸腹部增強CT、MRCP 進一步從解剖上明確了胰腺胸膜瘺。 因胰管支架存在堵塞或脫落風險，需盡可能延長空腸營養(yǎng)管鼻飼喂養(yǎng)時間。該病例仍需要進一步隨訪觀察長期預后。

在診治不明原因胸腔積液時，應注意查胸腔積液淀粉酶、脂肪酶，應仔細采集病史，注意有大量飲酒史及伴腹痛、腹脹等消化道癥狀，以早期診斷胰腺假性囊腫胸膜瘺。