呂朋 鄭鍇 續(xù)文棟 張鵬

支氣管源性囊腫是先天肺支氣管發(fā)育畸形所致的罕見良性疾病，縱隔和肺內是其好發(fā)部位，少數也可發(fā)生在腹膜后、椎管等特殊部位[1]。胸部微創(chuàng)技術的發(fā)展使胸腔鏡手術成為支氣管源性囊腫的首選治療方式[2]。劍突下胸腔鏡前縱隔支氣管源性囊腫+胸腺切除術后并發(fā)乳糜胸的病例國內鮮有報道，本文報道1例。

臨床資料

1. 病史及術前檢查：患者，女性，70歲，因“體檢發(fā)現(xiàn)前縱隔腫物1月余”入院?；颊邿o頭暈、頭痛，胸痛、胸悶、憋氣，無咳嗽、咳痰，無呼吸困難，無全身乏力等癥狀。入院查胸部增強CT見：前縱隔胸腺區(qū)可見2枚類圓形軟組織密度結節(jié)影，最大截面積約2.3 cm×1.9 cm和1.5 cm×1.0 cm，邊界清晰光滑，增強檢查呈未見明顯強化。提示：前縱隔胸腺區(qū)兩枚軟組織密度結節(jié)影，考慮胸腺來源良性腫瘤性病變，胸腺瘤可能性大(圖1)。

2. 手術情況：完善相關檢查，未發(fā)現(xiàn)明顯手術禁忌證，行經劍突下胸腔鏡下前縱隔腫物+胸腺切除術。術中見：前上縱隔略偏左側見約2.3 cm×2 cm×1.5 cm的囊性腫物，呈結節(jié)狀；偏右側見約1.5 cm×1.0 cm×0.5 cm的囊性腫物，呈結節(jié)狀。

3. 術后情況：術后病理示(前縱隔)支氣管源性囊腫(圖2A)。 術后前3 d引流液顏色為淡黃色，術后第3 d恢復正常飲食，第4 d胸腔引流液出現(xiàn)典型的乳白色，考慮乳糜胸。查胸腔積液示蘇丹Ⅲ染色陽性，故給予禁食水、靜脈營養(yǎng)支持、補充白蛋白、胸腔內間斷注入藥物(欖香烯注射液)治療。保守治療18 d后引流量減少；考慮患者為老年女性，帶管時間長存在胸腔感染風險，遂拔除胸腔閉式引流管，胸腔引流情況如圖2B所示。拔出引流管4 d后復查胸部超聲，提示雙側胸腔積液(右側較為明顯)；再次給予禁食水、靜脈營養(yǎng)支持、補充白蛋白，同時行超聲引導下雙側胸腔穿刺置管術，胸腔內間斷注入藥物(欖香烯注射液)治療；患者胸腔積液未見明顯減少，引流量反復(圖2C、2D)，故給予再次手術行右側胸腔鏡胸導管結扎術。術中見滲漏處不明顯，于膈上5 cm處直接雙重結扎胸導管。術后胸腔引流液情況明顯好轉，引流液無混濁，患者于術后7 d后拔出引流管；觀察5 d后復查胸部CT，雙側胸腔未見積液，患者順利出院。術后診斷：縱隔支氣管源性囊腫、乳糜胸。

討 論

支氣管源性囊腫的手術方式以囊腫切除為主，前縱隔支氣管源性囊腫因術前不能完全排除胸腺瘤等疾病，需行胸腺切除術。胸腔鏡下縱隔支氣管源囊腫+胸腺切除術后乳糜胸的發(fā)生率至今尚不清楚。王迅等[2]對北京大學人民醫(yī)院2001—2016年收治的112例縱隔支氣管源性囊腫患者的分析發(fā)現(xiàn)，胸腔鏡手術治療后并發(fā)乳糜胸患者只有2例，2例患者均為中后縱隔組，而前縱隔組未發(fā)現(xiàn)該并發(fā)癥。

圖1 術前胸部增強CT影像注：A. 腫物在胸部增強CT縱隔窗的顯影；B. 腫物在胸部增強CT肺窗的顯影

圖2 術后情況注：A.術后病理(HE染色);B.左側和右側胸腔積液；C.術后胸腔閉式引流情況(2019年10月11日至2019年11月1日)；D.乳糜胸再發(fā)，雙側胸腔引流情況(2019年11月13日至2019年11月21日)

前縱隔腫物胸部正中切口手術入路并發(fā)乳糜胸較為少見。根據現(xiàn)有文獻[3-6]報道，1994—2019年包括本例患者在內共計15例患者經胸部正中入路行胸腺切除術后并發(fā)乳糜胸。在所有病例中，乳糜胸多發(fā)生在胸骨正中切口入路，3例患者行微創(chuàng)胸腺切除術后發(fā)生乳糜胸，包括1例機器人手術和2例胸腔鏡手術。大多數患者被診斷患有乳糜胸為術后第2天或第3天，可以通過2周左右的保守治療獲得痊愈[7-9]。本例患者術后第2天出現(xiàn)混濁引流液，且引流量增多，進食高脂食物后引流液成乳白色，蘇丹Ⅲ染色陽性；采取保守治療前期也取得了不錯的療效，但在拔出胸腔引流管后患者再次出現(xiàn)乳糜胸，保守治療乳糜胸反復，效果欠佳；考慮患者年齡較大，持續(xù)胸腔引流極易引發(fā)呼吸循環(huán)功能紊亂、營養(yǎng)免疫功能障礙，故予以行右側胸腔鏡胸導管結扎術。

術后并發(fā)乳糜胸仍然是一個少見且具有挑戰(zhàn)性的臨床問題，其治療的方式也因乳糜胸的病因、病程、程度而各有不同。術后并發(fā)乳糜胸可能是在切除胸腺或者廣泛剝離胸腺周圍組織時，損傷了縱隔內的微小淋巴管及周圍側支。一般胸外科術后并發(fā)乳糜胸多出現(xiàn)在術后2～10 d，臨床對于術后乳糜胸的治療主要有保守治療和手術治療2種方式，外科手術干預治療主要是以手術結扎胸導管為主[10-11]。

通過此例患者的曲折診治過程報告，希望有助于臨床醫(yī)師在縱隔疾病和支氣管源性囊腫診斷水平的提高。對術后乳糜胸患者應該早期識別、早期診斷、早期治療，盡量減少術后乳糜胸的發(fā)生及后續(xù)損傷。