趙紅梅 湛美正 李 勇 胡 原 李曉明 陳衛(wèi)堅 歐陽紅娟劉 莉 段佳琪 羅艷紅 張文婷 徐 斌 游潔玉

消化道息肉是一種腔道內增生性疾病，由于兒童腸腔小，息肉增長速度快，容易引起腸套疊、腸梗阻等，以往常常需外科手術治療。隨著兒童消化內鏡的發(fā)展，尤其是小腸鏡的應用，幾乎解除了胃鏡及結腸鏡難以到達的盲區(qū)，內鏡下早期干預可大大降低并發(fā)癥的發(fā)生率。然而，兒童腸腔小，小腸鏡進鏡困難，成為低齡兒童行小腸鏡檢的阻礙。有學者提出氣囊輔助小腸鏡治療在成人黑斑息肉綜合征(Peutz-Jeghers syndrome，PJS)中的安全性好，臨床價值高[1]。本研究探討多學科聯(lián)合，腹腔鏡下輔助小腸鏡進鏡并行息肉切除在兒童難治性消化道息肉中的臨床價值及安全性。

材料與方法

一、一般資料

收集2008年1月1日至2018年12月30日由湖南省兒童醫(yī)院確診的21例消化道多發(fā)息肉患兒作為研究對象，其中男童14例，女童7例，平均年齡(7±2.1)歲。病因：15例(71.43%)為PJS；1例(4.76%)為家族性多發(fā)性腺瘤樣息肉；5例(23.81%)為小腸多發(fā)息肉。臨床表現(xiàn)：反復發(fā)生腸套疊16例(76.19%)；不完全性腸梗阻5例(23.81%)。所有患兒反復多次行腹部B超、CT檢查，提示消化道多發(fā)巨大息肉。術前所有患兒由家長簽署知情同意書，該研究獲得湖南省兒童醫(yī)院倫理委員會審批。

二、相關定義

1. 難治性消化道息肉臨床診斷標準[2]：息肉直徑>2 cm，病變位于十二指腸降段以下，橫結腸以上，或跨越皺襞、或扁平無蒂廣基的息肉。

2. PJS臨床診斷標準[3]： ①有2個或2個以上經(jīng)組織學證實的P-J息肉； ②任何數(shù)目的息肉合并PJS家族史； ③典型的皮膚黏膜黑斑表現(xiàn)合并PJS家族史； ④任何數(shù)目的P-J息肉合并典型的皮膚黏膜黑斑表現(xiàn)； ⑤STK11胚系突變合并任何數(shù)目的P-J息肉或典型的皮膚黏膜黑斑表現(xiàn)。符合其中任何一條均可確診。每例患兒都進行內鏡及組織病理學檢查。

3. 巨大息肉定義：直徑≥2 cm為巨大息肉[4]。

三、檢查設備及過程

小腸鏡采用OLYMPUS公司的SIF-Q260型單氣囊電子小腸鏡。腹腔鏡：STORZ-EJ-MLA26CK1；彩色超聲型號：Philip EPIC7C ； CT型號為Philips Brilliance 64排CT。B超檢查時首先按順序掃查，必要時適當加壓，以驅走腸腔內容物，使腸腔前后壁盡可能靠近，便于發(fā)現(xiàn)病變。針對病變要聚焦放大視野，重點觀察病變與周圍腸管的關系，明確病變起源，避免假陽性。對于兒童而言，小腸CT也具有一定的難度，多層螺旋CT可在最短時間內進行大范圍的薄層容積掃描，需要多種圖像后期處理技術。多平面重建能夠良好顯示向腸腔內、外生長的占位性病變結構、輪廓和腫塊內部實質密度情況、腫塊對腸壁、腸外間隙的浸潤及周圍淋巴結轉移等。

四、手術方法

影像學明確診斷后，先采用小腸鏡經(jīng)口腔/肛門到達小腸(空腸/回腸)，若操作者感到進鏡困難，無法觀察到息肉或息肉全貌，應立即吸盡腸腔內氣體。再經(jīng)腹腔鏡從網(wǎng)膜內將腸管牽拉改變方向，利于小腸鏡進一步進鏡，若能從漿膜層發(fā)現(xiàn)息肉增生改變，則可明確息肉位置，協(xié)助小腸鏡到達目的地。在息肉切除過程中，由于息肉直徑較大，無法窺見息肉全貌或蒂時，需要再次在腹腔鏡協(xié)助下改變腸管位置或方向，以利于息肉的切除，若術中出現(xiàn)穿孔，可第一時間發(fā)現(xiàn)，立即在腹腔鏡下修補或內鏡下鈦鋏鉗閉。

結 果

一、術前情況

術前腹部彩超檢查發(fā)現(xiàn)16例腸套疊表現(xiàn)為繼發(fā)性腸套疊，套疊中心可見團塊狀改變，彩色多普勒可見豐富的血流信號，息肉呈球形、橢圓形或分葉狀結節(jié)，邊界清晰，內部回聲不均勻，高低回聲相間(圖1A)。超聲檢查發(fā)現(xiàn)的96粒息肉中有58粒(60.4%)可測及確切的蒂部結構，表現(xiàn)為息肉與腸壁相連的高回聲索帶樣結構(圖1B、圖1C)，直徑0.1～0.6 cm，蒂邊緣區(qū)域見線樣低回聲，呈軌道樣。根據(jù)腸管走行初步判斷息肉的位置為：十二指腸或空腸息肉39粒，回腸或高位結腸息肉56粒。

圖1 彩色多普勒超聲所見小腸息肉

Fig.1 Small intestinal polyps on color Doppler ultrasonography

5例患兒通過小腸CT，多平面重建及仿真內鏡檢查可清晰見到十二指腸、空腸、回腸、回盲部彌漫分布大小不等類圓形軟組織密度結節(jié)影，橫斷面見多個同心圓(圖2A)，較大結節(jié)位于小腸內，4 cm×3.5 cm大小，病灶邊界清晰，密度均勻，平掃CT值約13～47 Hu(圖2B)，增強掃描動脈期CT值約75 Hu，增強掃描中度強化，局部腸管管壁增厚(圖2C、圖2D)。

二、內鏡下檢查與治療情況

21例均在全麻下行聯(lián)合治療。本組中十二指腸水平段息肉2例和高位結腸息肉3例，其余均為小腸息肉(圖3A～圖3C)。所有患兒小腸鏡檢查經(jīng)口或經(jīng)肛進鏡檢查并行息肉切除，共切除息肉143粒。其中1例患兒單次最多切除巨大息肉13粒，直徑最大為5 cm×4.5 cm，均留標本送病理檢查(圖4A～圖B)。術中1例廣基巨大息肉(5.5 cm×5 cm)無法內鏡下切除轉外科手術治療。

圖2 小腸息肉CT下表現(xiàn)圖3內鏡下息肉圖4切除的息肉圖片

Fig.2 Small intestinal polyps on CTFig.3 Polyps under endoscopeFig.4 Resected polyps

三、息肉特點

21例共切除息肉143粒，平均7粒/例，其中1例最多單次內鏡下切除息肉93粒，腹腔鏡輔助下小腸鏡下切除13粒，直徑5 cm以上的巨大息肉13粒，均留標本送病理檢查。息肉分布范圍：十二指腸水平段2粒，空腸82粒，回腸57粒，回盲部2粒。形態(tài)：長蒂息肉34粒；亞蒂56粒；廣基53粒。

四、病理檢查結果

錯構瘤 8例；幼年型息肉9例；腺瘤性息肉1例；增生性息肉3例，見圖5。

圖5 增生性息肉病理圖(HE，×100)

五、并發(fā)癥及隨訪情況

術中因巨大息肉予鈦鋏縫合3例，鈦鋏止血5例，2例術中穿孔較大轉腹腔鏡下修補術。其余病例手術順利，無并發(fā)癥發(fā)生。

21例隨訪1～10年，暫無癌變發(fā)生。隨訪1年息肉再檢出率為57.1%(12/21)，隨訪3年息肉再檢出率為81%(17/21)，隨訪5年息肉再檢出率為90.4%(19/21)，其中PJS與家族多發(fā)性腺瘤樣息肉再檢出率為94.7%(18/19)。單純的小腸息肉2例隨訪中未再發(fā)現(xiàn)息肉。

討 論

兒童消化道息肉并不少見，它主要是指黏膜隆起、局限性增生并向腔內突出而形成腫物，絕大多數(shù)為良性息肉，我國尚無確切的發(fā)病率統(tǒng)計[5]。臨床上以結腸息肉最多見，其次為胃內息肉，食管、十二指腸以及小腸息肉相對少見。大部分息肉通過胃腸鏡或小腸鏡可予以切除，但有極少數(shù)小腸深部息肉難以在內鏡下切除。兒童消化道多發(fā)息肉常見病因有PJS、家族腺瘤性息肉等，另有部分不明原因的原發(fā)性小腸息肉易導致腸梗阻或腸套疊等，極少數(shù)還存在癌變風險[6]。由于息肉的形態(tài)、大小及部位不同，腸道深部巨大息肉仍是治療的難點，且風險高。我們常把位于十二指腸降段以下、小腸以及高位結腸的巨大息肉定義為難治性息肉[7]。本組21例患兒中，息肉主要分布在十二指腸水平段以下，升結腸以上，直徑均超過2 cm。

據(jù)報道，對于難治性消化道息肉的診斷與治療，術前影像學檢查至關重要，不僅可以指導如何選擇治療方式，而且可減少漏診和誤診[8]。腹部彩色多普勒超聲常作為診斷的首選，它對小兒腸息肉繼發(fā)腸套疊的診斷準確率高達80%，能準確判斷套疊部位及血液供應情況，且無禁忌證，無創(chuàng)傷，無輻射，患兒家長易于接受。也有報道稱，經(jīng)腹部超聲檢查能夠將腸息肉的各項特征清晰呈現(xiàn)出來，可以記錄病灶的形狀、大小及回聲等情況，由專業(yè)醫(yī)師結合上述信息進行臨床診斷，能夠準確地分析患兒病情，以便盡早給予針對性治療，將不良影響降至最低[9]。另有報道表明超聲檢查在實際操作過程中，為確保檢查的準確性，可順著腸管走向展開多個切面的檢查，首先用凸陣探頭進行檢查，然后換到高頻探頭，并緩慢加壓進行檢測，可清晰地顯示出患兒腸道影像，能準確將深部息肉描述給醫(yī)生[10]。本組21例患兒中16例(76.1%)經(jīng)過腹部彩色多普勒超聲明確診斷，指導內鏡聯(lián)合治療，深部息肉清除干凈，無遠期并發(fā)癥發(fā)生。另有5例因顯示不清，選擇了CT三維重建觀察整個消化道的影像，可發(fā)現(xiàn)腸道同心圓改變，多平面重建能夠良好顯示向腸腔內、外生長的占位性病變結構、輪廓和腫塊內部實質密度、腫塊對腸壁、腸外間隙的浸潤及周圍淋巴結轉移等。該檢查可顯示小腸全段的病變滿意，且不會給患兒帶來痛苦，安全性好，是對腸道較為全面的一種診斷方法。CT檢查前對腸道準備要求極高，有一定輻射，故并不作為常規(guī)檢查項目，尤其對于兒童。有學者認為對于彩色多普勒顯像不清晰者，可選擇腹部CT來顯示腸管內情況，對于腸道改變具有一定診斷價值，尤其是對于手術方式的選擇能提供可靠的依據(jù)[11]。

兒童腸腔小，消化道巨大息肉更易導致腸套疊及腸梗阻。有報道顯示對于巨大息肉需要盡早在內鏡下切除，以減少腸套疊的風險。外科手術治療創(chuàng)傷大，切除太多腸段易引起短腸綜合征，多處切開腸管會增加術后腸粘連的風險[12]。而內鏡治療簡便，重復性好，但兒童腸腔狹窄，耐受性差，內鏡難于到達空腸、回腸更深的部位，對于深部位的巨大息肉，內鏡下難以切除，且存在出血和穿孔的風險。借助腹腔鏡轉動腸道協(xié)助進鏡，能調整腸管及息肉的方位，利于小腸鏡下息肉切除。有文獻報道腹腔鏡輔助下深部息肉切除術的成功率可達90%以上[13]。這種治療方法可以避免多次開腹，避免腸切開、切除手術。故腹腔鏡與小腸鏡的聯(lián)合治療將成為難治性消化道息肉切除的重要方式。但也有報道認為小腸鏡檢查導致腸腔高度充盈后，氣腹不能很好形成，不利于腹腔鏡操作，所以兩鏡聯(lián)合操作需要非常熟練的內鏡操作醫(yī)生與外科醫(yī)生的多次磨合。雖然本研究中聯(lián)合手術的成功率較高，但還需要更大樣本量進一步總結經(jīng)驗。

消化道多發(fā)息肉清除后易復發(fā)，甚至有癌變風險，尤其是PJS患兒癌變風險較正常人群高18倍，故術后的隨訪非常重要。有文獻指出對于PJS患兒腸道息肉的監(jiān)測，MRI和多探頭CT檢查具有重要價值，即使有息肉被漏診，其直徑大多<1 cm，通常不具有臨床意義。小腸鏡和視頻膠囊內鏡在胃腸道息肉監(jiān)測中具有重要作用，而螺旋內鏡和虛擬內鏡作為未來的監(jiān)測方法有一定的應用前景[14]。歐洲兒科胃腸病學、肝病學和營養(yǎng)協(xié)會息肉病協(xié)作組指出胃鏡檢查、結腸鏡檢查和視頻膠囊內窺鏡檢查是評估整個胃腸道的最敏感和最有效的方法，而不推薦小腸鏡作為監(jiān)測手段， 因其在技術上具有挑戰(zhàn)性。主要推薦小腸鏡作為治療手段，用于靶向息肉切除術[15]。美國學者建議4～5歲就應接受內鏡檢查[16]。我國學者建議 6歲左右開始接受內鏡檢查[17]。而本組患兒內鏡監(jiān)測頻率為2～3年/次，隨訪1～10年暫未發(fā)現(xiàn)癌變，對于低齡兒童(最小發(fā)病年齡1歲8個月)，巨大息肉(息肉最大徑約4 cm)患兒，該如何進行內鏡監(jiān)測也有待進一步探討。

綜上所述，消化道難治性息肉中以PJS最為多見，好發(fā)部位為小腸，普通胃腸鏡難以清除，在影像學的指導下，腹腔鏡輔助下小腸鏡下切除腸道深部息肉能達到較好的臨床效果，安全性高，并發(fā)癥少，有利于患兒更長時間處于無息肉狀態(tài)及消除潛在癌變風險，是值得積極推廣的聯(lián)合微創(chuàng)技術，但該技術要求熟練度較高，需要加強基礎技術的訓練及配合。