仝開(kāi)軍， 舒榮寶， 程劉兵， 尹毅， 崔方博， 童賢周

圖1 巨大Brunner錯(cuò)構(gòu)瘤患者。a) 內(nèi)鏡檢查示胃竇部半球形隆起性病灶(箭)，黏膜表面光滑，病灶巨大，不能窺其全貌； b) 平掃True-FISP序列冠狀面圖像示胃竇區(qū)囊實(shí)性病灶，可見(jiàn)高信號(hào)多房囊腔及低信號(hào)分隔，境界清晰，邊緣光整(箭)； c) 冠狀面圖像示胃竇不均勻病灶延續(xù)至十二指腸，十二指腸側(cè)病灶形態(tài)及囊變相對(duì)較小(箭)； d) 平掃T1WI橫軸面圖像示胃竇及十二指腸囊實(shí)性病灶，鄰近胃竇壁及胰頭受壓變形移位(箭)，胃竇腔狹窄； e) 增強(qiáng)掃描實(shí)質(zhì)期橫軸面圖像示病灶實(shí)性成分及分隔持續(xù)強(qiáng)化，與腸壁強(qiáng)化趨于一致(箭)； f) 鏡下示Brunner腺增生并平滑肌及纖維組織間隔 (×40，HE)。

病例資料患者，女，49歲，2個(gè)月前無(wú)明顯誘因下感覺(jué)上腹部飽脹不適，噯氣，進(jìn)食較前減少，近一周上腹部輕微疼痛不適，進(jìn)食后加重，無(wú)嘔吐、嘔血，無(wú)腹瀉、黑便，腹部無(wú)明顯壓痛及反跳痛，自述10年前胃出血病史。腫瘤標(biāo)志物正常范圍，紅細(xì)胞3.72×1012/L，血紅蛋白109 g/L。胃鏡檢查提示胃竇及十二指腸黏膜下隆起性病變，黏膜表面光滑(圖1a)。MRI平掃及增強(qiáng)檢查示胃竇至十二指腸巨大囊實(shí)性腫塊，近端較飽滿(mǎn)、膨隆且囊變區(qū)較大呈多房分隔型，而遠(yuǎn)端略狹小且囊變亦較小，境界光整，鄰近胃竇壁及胰頭受壓變形移位，胃竇腔狹窄。增強(qiáng)掃描實(shí)性成分、邊緣及分隔持續(xù)強(qiáng)化，囊變區(qū)呈低信號(hào)(圖1b～1e)。鑒于腫瘤巨大和胃腔狹窄等影像學(xué)表現(xiàn)，外科行遠(yuǎn)端胃大部切除+畢Ⅱ吻合術(shù)，術(shù)中見(jiàn)腫瘤位于胃竇部，向腔內(nèi)生長(zhǎng)，并向十二指腸球部突出，未侵犯漿膜層。病理示黏膜下巨大囊實(shí)性腫塊，大小約10.0 cm×7.0 cm×6.5 cm，其內(nèi)較大囊腔大小約6.0 cm×4.5 cm×5.0 cm，切面灰白色、質(zhì)韌；鏡檢示Brunner腺結(jié)節(jié)狀增生，被平滑肌和纖維組織分隔為小葉狀 (圖1f)；病理診斷：Brunner腺腺瘤伴壞死及囊性變。術(shù)后兩年電話(huà)隨訪(fǎng)患者恢復(fù)良好，飲食如常。

討論Brunner腺位于十二指腸黏膜下，起自幽門(mén)，主要分布在十二指腸球部，腺體大小和數(shù)量從十二指腸近端至遠(yuǎn)端逐漸減小和減少。Brunner腺分泌堿性黏液、碳酸根離子與腸抑胃素等，中和酸性食糜與抑制胃酸分泌。Brunner腺錯(cuò)構(gòu)瘤(Brunner's gland hamartoma，BGH)較罕見(jiàn)，也稱(chēng)Brunner腺腺瘤，為結(jié)節(jié)性增生或瘤樣病變，而非真正的腫瘤，發(fā)病率約0.008%，約占十二指腸腫瘤的5%，中位發(fā)病年齡約55歲，無(wú)明顯性別差異[1,2]。BGH可在十二指腸內(nèi)形成息肉樣改變或結(jié)節(jié)、腫塊，單發(fā)或多發(fā)，可有蒂，長(zhǎng)徑由數(shù)毫米至十余厘米，病理上表面被覆正常黏膜，黏膜下Brunner腺結(jié)節(jié)狀增生并被平滑肌束分隔呈小葉狀，部分腺體擴(kuò)張呈囊狀[3]。BGH最常見(jiàn)于十二指腸球部，其次為十二指腸二、三段，幽門(mén)、空腸和近端回腸少見(jiàn)[4-6]。BGH病因可能與胃酸過(guò)多、胰腺炎及幽門(mén)螺旋桿菌有關(guān)。多數(shù)患者無(wú)明顯癥狀，可有非特異性的腹痛、腹脹和惡心，需引起重視的是胃腸道出血及梗阻癥狀，其他癥狀有腸套疊、梗阻性黃疸和胰腺炎等[7,8]。本例BGH累及范圍自胃竇至十二指腸，中心位于十二指腸球部，形態(tài)巨大且于黏膜下延伸導(dǎo)致胃腔狹窄，因胃腔空間較十二指腸大，故而病灶具有近端較大而遠(yuǎn)端較小的形態(tài)特點(diǎn)，患者出現(xiàn)上腹部飽脹、疼痛不適并進(jìn)食后加重以及貧血等臨床表現(xiàn)。

BGH診斷多依靠?jī)?nèi)鏡及影像學(xué)檢查。內(nèi)鏡下病灶表現(xiàn)為黏膜下隆起，表面光滑。超聲內(nèi)鏡(Endoscopic ultrasonography，EUS)顯示病灶內(nèi)部多不均勻，可為實(shí)性、囊實(shí)性和多囊分隔型，病灶較小者常為實(shí)性[9]。上消化道鋇餐造影表現(xiàn)為十二指腸球部或降段類(lèi)圓形充盈缺損，邊緣銳利，表面光滑，可有小糜爛或潰瘍，鄰近腸壁蠕動(dòng)正常，無(wú)明顯浸潤(rùn)及僵硬[10]。MSCT平掃病灶密度均勻或稍不均勻，半數(shù)病灶內(nèi)見(jiàn)點(diǎn)片狀稍低密度，增強(qiáng)掃描表現(xiàn)如下：①光環(huán)征，病灶邊緣被覆黏膜呈環(huán)帶狀明顯強(qiáng)化；②黑星征或黑線(xiàn)征，導(dǎo)管囊性擴(kuò)張呈點(diǎn)、線(xiàn)狀低密度。隨著增強(qiáng)延遲，病灶持續(xù)強(qiáng)化并與黏膜趨于均勻一致[5]。擴(kuò)張的十二指腸及其腔內(nèi)病灶可類(lèi)似風(fēng)袋[11]，較大BGH(>4 cm)多呈不均勻囊實(shí)性腫塊，MRI檢查對(duì)顯示囊性結(jié)構(gòu)有優(yōu)勢(shì)。病灶源自十二指腸和囊變等特征有助于BGH的影像學(xué)診斷[12-17]，BGH需與胃腸道間質(zhì)瘤、平滑肌瘤、脂肪瘤、神經(jīng)源性腫瘤等疾病相鑒別[18]，治療包括內(nèi)窺鏡切除及外科手術(shù)等[19,20]。

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