高愷言,袁風(fēng)紅,胥 魏,劉 婷,鄒耀紅
(南京醫(yī)科大學(xué)附屬無錫人民醫(yī)院風(fēng)濕免疫科,江蘇無錫 214023)
論著·臨床研究
PET-CT診斷巨細(xì)胞動(dòng)脈炎4例并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)
高愷言,袁風(fēng)紅,胥 魏,劉 婷,鄒耀紅
(南京醫(yī)科大學(xué)附屬無錫人民醫(yī)院風(fēng)濕免疫科,江蘇無錫 214023)
目的探討PET-CT在診斷巨細(xì)胞動(dòng)脈炎(GCA)中的臨床意義。方法回顧性分析該院收治的4例GCA患者的臨床表現(xiàn)、實(shí)驗(yàn)室器械檢查及PET-CT結(jié)果,并予相關(guān)文獻(xiàn)進(jìn)行復(fù)習(xí)。結(jié)果該院4例及文獻(xiàn)中29例患者年齡都大于50歲;臨床上主要表現(xiàn)為發(fā)熱、體質(zhì)量下降、肌痛等非特異性癥狀;實(shí)驗(yàn)室檢查主要表現(xiàn)為ESR、CRP升高;PET-CT提示主動(dòng)脈及其一級(jí)分支管壁連續(xù)性彌漫性代謝升高;該院4例患者最大攝取標(biāo)準(zhǔn)值(SUVmax)2.5~9.6。結(jié)論P(yáng)ET-CT對診斷GCA尤其是早期或臨床表現(xiàn)不典型者有一定臨床價(jià)值,對病變范圍的確定和療效判斷有一定的意義。
PET-CT;巨細(xì)胞動(dòng)脈炎;回顧性分析;臨床價(jià)值
巨細(xì)胞動(dòng)脈炎(GCA)又稱顳動(dòng)脈炎,表現(xiàn)為主動(dòng)脈及其主要分支的肉芽腫性炎癥,主要累及起源于主動(dòng)脈弓的分支動(dòng)脈,但其他主動(dòng)脈也可受累。發(fā)病年齡多在50歲以上,典型的三聯(lián)征表現(xiàn)為顳部疼痛、間歇性下頜運(yùn)動(dòng)障礙和失明,但臨床上大部分患者早期癥狀不典型,僅表現(xiàn)為發(fā)熱、消瘦、乏力及關(guān)節(jié)和肌肉疼痛;無特異性實(shí)驗(yàn)室檢查;多數(shù)患者來院時(shí),或處于疾病早期無特征性臨床表現(xiàn)或已有血管狹窄、栓塞或動(dòng)脈瘤形成等晚期表現(xiàn),因此需要尋找一種新的檢查方法以期能快速、早期診斷GCA。近年來PET-CT逐步被用于診斷GCA,本文回顧性分析本院2014年P(guān)ET-CT診斷的4例GCA患者情況,并予相關(guān)文獻(xiàn)復(fù)習(xí)。
1.1一般資料 本院2014年P(guān)ET-CT診斷的4例GCA患者。病例1:女性,53歲,因“持續(xù)發(fā)熱1個(gè)多月”收治入院。現(xiàn)病史:患者1個(gè)月多前反復(fù)發(fā)熱,晨低幕高,體溫最高38.4 ℃,服用“布洛芬”體溫可降至正常。期間多次血培養(yǎng)(-),予抗感染治療無效。入院時(shí)陽性體征:左側(cè)橈動(dòng)脈較右側(cè)弱。檢查結(jié)果:血紅蛋白(Hb)97 g/L,紅細(xì)胞沉降率(ESR)85 mm/h,C反應(yīng)蛋白(CRP)73 mg/L;CT血管造影(CTA):兩側(cè)鎖骨下動(dòng)脈遠(yuǎn)端局部管壁毛糙,管腔中-重度狹窄,右側(cè)鎖骨下動(dòng)脈近端局部輕度狹窄,見圖1;PET-CT:雙側(cè)腋動(dòng)脈、雙側(cè)鎖骨下動(dòng)脈、主動(dòng)脈弓、胸主動(dòng)脈、腹主動(dòng)脈管壁FDG代謝異常增高,最大攝取標(biāo)準(zhǔn)值(SUVmax) 3.1、平均攝取標(biāo)準(zhǔn)值(SUVmean)1.7,見圖2。治療:甲潑尼龍每天40 mg、CTX每2周0.4 g。體溫降至正常,2周后隨訪復(fù)查Hb 94g/L,ESR 55 mm/h,CRP 5 mg/L。
病例2:女性,72歲,因“頸肩、腰背痛1年余”收治入院。現(xiàn)病史:1個(gè)年來反復(fù)感頸肩及腰背部疼痛不適,近出現(xiàn)雙上肢發(fā)麻疼痛。入院時(shí)陽性體征:雙側(cè)橈動(dòng)脈搏動(dòng)不能捫及。檢查結(jié)果:Hb 126 g/L,ESR 20 mm/h,CRP 4 mg/L;CTA:雙側(cè)鎖骨下動(dòng)脈、腋動(dòng)脈及肱動(dòng)脈顯影不佳,見圖3;血管彩超:雙上肢動(dòng)脈閉塞;PET-CT:雙側(cè)鎖骨下動(dòng)脈及腋動(dòng)脈對稱性FDG代謝升高,SUVmax 2.5、SUVmean 1.4,見圖4。治療:潑尼松每天30 mg,MTX每周10 mg。出院后失訪。
病例3:女性,75歲,因“發(fā)熱3個(gè)月”收治入院?,F(xiàn)病史:3個(gè)月前出現(xiàn)午后發(fā)熱,體溫最高38.0 ℃左右,伴有頭昏、兩側(cè)下頜痛,體質(zhì)量下降明顯,反復(fù)予抗感染治療,體溫不退。入院無明顯陽性體征。檢查結(jié)果:Hb 90 g/L,ESR 135 mm/h,CRP 104 mg/L;PET-CT:雙側(cè)頸動(dòng)脈、胸主動(dòng)脈、腹主動(dòng)脈沿血管壁環(huán)形不均勻FDG代謝升高,SUVmax 2.6、SUVmean 1.1。治療:甲潑尼龍每天40 mg,MTX每周10 mg。體溫正常,2周后隨訪復(fù)查Hb 95 g/L,ESR 95 mm/h,CRP 15 mg/L。
病例4:男性,67歲,因“反復(fù)發(fā)熱、腹痛2個(gè)月”入院。現(xiàn)病史:于2個(gè)月前發(fā)熱,不規(guī)則熱型,體溫最高39.0 ℃,伴有陣發(fā)性中上腹疼痛,一般持續(xù)2~3 h可自行緩解。病程中予抗感染治療,體溫不退,但服用退熱藥后體溫大多可降至正常。入院體檢無明顯陽性體征。檢查結(jié)果:Hb 99 g/L,ESR 148 mm/h,CRP 76 mg/L;CTA:降主動(dòng)脈下段局部稍瘤樣隆起,腹主動(dòng)脈、髂動(dòng)脈、腹腔干、腎動(dòng)脈管腔不同程度狹窄;PET-CT:胸主動(dòng)脈下段見異常FDG代謝增高,SUVmax 9.6、SUVmean 6.3。治療:潑尼松每天60 mg,MTX每周7.5 mg。體溫正常,2周后隨訪復(fù)查Hb 99 g/L,ESR 35 mm/h,CRP 11 mg/L。
1.2方法 回顧分析4例患者臨床資料,并以PET-CT、巨細(xì)胞動(dòng)脈炎為關(guān)鍵詞檢索Pubmed及維普數(shù)據(jù)庫,予以文獻(xiàn)復(fù)習(xí)。
圖1 病例1 CTA情況
圖2 病例1 PET-CT情況
文獻(xiàn)情況[1-17]:男13例,女16例;年齡52~79歲,平均65.79歲;首發(fā)癥狀:發(fā)熱21例,體質(zhì)量下降和消瘦10例,四肢軀干痛7例,頭痛5例,下頜痛2例,納差和乏力5例,腹痛2例,中樞神經(jīng)系統(tǒng)癥狀1例;ESR 40~140 mm/h;CRP 18~137.3 mg/L。PET-CT提示FDG代謝增高血管:鎖骨上動(dòng)脈1例,鎖骨下動(dòng)脈10例,腋動(dòng)脈3例,椎動(dòng)脈1例,頭臂干動(dòng)脈3例,無名動(dòng)脈1例,肱動(dòng)脈3例,頸動(dòng)脈13例,升主動(dòng)脈9例,主動(dòng)脈弓3例,降主動(dòng)脈8例,胸主動(dòng)脈16例,腹主動(dòng)脈10例,髂動(dòng)脈9例,股動(dòng)脈1例,脛腓動(dòng)脈1例。
本院4例及文獻(xiàn)中29例患者年齡均大于50歲;臨床上主要表現(xiàn)為發(fā)熱、體質(zhì)量下降、肌痛等非特異性癥狀;實(shí)驗(yàn)室檢查主要表現(xiàn)為ESR、CRP升高;PET-CT提示主動(dòng)脈及其一級(jí)分支管壁連續(xù)性彌漫性代謝升高。
圖3 病例2 CTA情況
圖4 病例2 PET-CT情況
GCA屬于大血管炎,目前臨床診斷多采用1990年美國ACR的分類標(biāo)準(zhǔn),但由于大部分患者早期缺乏特異性臨床表現(xiàn)也無顳動(dòng)脈受累,實(shí)驗(yàn)室檢查沒有特異性血清學(xué)指標(biāo),病理診斷也僅限于有顳動(dòng)脈受累者,但顳動(dòng)脈活檢陽性率低,為有創(chuàng)性檢查、患者不宜接受、可操作性差,因此對早期或臨床表現(xiàn)不典型者診斷及治療較為困難。此外,血管炎往往表現(xiàn)為活動(dòng)和慢性炎癥的交替存在,在臨床上大多只能采用ESR、CRP等炎癥指標(biāo)來評(píng)估疾病的活動(dòng)與否,但是其與疾病活動(dòng)的相關(guān)性和特異性均較差,正常水平并不能代表血管炎癥已得到控制。GCA一旦在后期出現(xiàn)血管壁纖維化、動(dòng)脈瘤形成、血管狹窄或閉塞等不可逆改變大多治療效果差,因此臨床上需要有早期準(zhǔn)確診斷和評(píng)估病情的有效方法。
以往臨床上大多采用彩色多普勒超聲、數(shù)字減影血管顯像(DSA)、CTA和磁共振血管造影(MRA)診斷大血管炎,但它們各自都有一定的局限性。大血管炎最常受累的部位是胸主動(dòng)脈、鎖骨下動(dòng)脈,但由于解剖部位的特殊,彩超往往無法探及。DSA屬于侵入性檢查,腎功能受損的患者檢查有禁忌,而且不能發(fā)現(xiàn)血管壁早期炎癥改變。CTA對發(fā)現(xiàn)血管狹窄、閉塞、側(cè)支循環(huán)及動(dòng)脈瘤的形成有意義,但此時(shí)屬炎癥晚期,已呈不可逆改變。MRA雖然能發(fā)現(xiàn)急性炎癥時(shí)的管壁水腫,但不易區(qū)別狹窄與閉塞,并且需要使用軋來增加分辨率。Meller等[18]報(bào)道PET-CT在監(jiān)測血管炎急性活動(dòng)期中要優(yōu)于MRA,其優(yōu)勢是把CT精確的解剖成像和PET的代謝顯像相結(jié)合。
本組4例患者在臨床上均無典型的三聯(lián)征,也缺乏大血管及顱內(nèi)血管受累的相關(guān)臨床癥狀,實(shí)驗(yàn)室檢查只有ESR和CRP升高,不符合診斷標(biāo)準(zhǔn),最終PET-CT發(fā)現(xiàn)主動(dòng)脈及其分支和胸腹主動(dòng)脈管壁FDG代謝升高確診為GCA。復(fù)習(xí)文獻(xiàn),發(fā)現(xiàn)29例患者有一些共同點(diǎn):發(fā)病年齡均大于50歲;早期癥狀不典型,僅2例有下頜痛;缺乏顱內(nèi)血管受累的表現(xiàn);臨床癥狀有發(fā)熱、消瘦、頭面及四肢軀干痛;ESR、CRP炎癥指標(biāo)升高;PET-CT發(fā)現(xiàn)主動(dòng)脈及其一級(jí)分支血管彌漫性糖代謝升高,最終被診斷為GCA,其中2例最后經(jīng)顳動(dòng)脈活檢證實(shí)了此診斷。
3.1PET-CT可用于GCA的早期診斷 在血管炎癥活動(dòng)期,血管壁上炎癥細(xì)胞代謝活性增加,攝取FDG,而正常血管壁則不會(huì)攝取,據(jù)此PET-CT在血管結(jié)構(gòu)發(fā)生改變之前,由于管壁的代謝異常就可以發(fā)現(xiàn)其炎癥過程。本組病例1的CTA僅表現(xiàn)為雙側(cè)鎖骨下動(dòng)脈的狹窄,后經(jīng)PET-CT發(fā)現(xiàn)雙側(cè)腋動(dòng)脈、主動(dòng)脈弓和胸腹主動(dòng)脈均有病變。病例4的CTA只提示了血管炎晚期結(jié)構(gòu)的改變,而PET-CT則提示有胸主動(dòng)脈下段的急性炎癥改變。
3.2PET-CT可以明確血管炎癥病變部位 以往組織病理學(xué)檢查被認(rèn)為是診斷GCA的金標(biāo)準(zhǔn),但它屬于有創(chuàng)檢查,患者大多不能接受。其次受到病變節(jié)段性分布、標(biāo)本取材等因素影響可造成活檢假陰性,此外有相當(dāng)一部分患者無顳動(dòng)脈累及。PET-CT可以通過發(fā)現(xiàn)代謝異常的血管壁確定病變范圍,必要時(shí)可以此為血管活檢取材提供參考。本組4例及文獻(xiàn)中的29例患者FDG代謝升高部位都集中在主動(dòng)脈及其一級(jí)分支動(dòng)脈,這些都是符合大血管炎常見的累及部位。
3.3SUVmax可用于評(píng)估血管炎癥的活動(dòng)度 目前臨床中大多采用ESR、CRP來評(píng)價(jià)血管炎活動(dòng)與否,但有研究發(fā)現(xiàn)活動(dòng)期30%的患者可表現(xiàn)為ESR正常。Henes等[19]對10例GCA患者接受激素治療后,ESR、CRP已降至正常范圍,但PET-CT仍示血管壁有FDG代謝升高。本組病例2的ESR、CRP均在正常范圍,但其PET-CT提示有雙側(cè)鎖骨下動(dòng)脈及腋動(dòng)脈FDG代謝升高,SUVmax 2.5,另外3例ESR、CRP升高的同時(shí)其SUVmax也相應(yīng)升高,因此SUVmax可以用來定量評(píng)估炎癥活動(dòng)的程度。Prieto-Gonzalez等[20]對32例經(jīng)活檢證實(shí)的GCA患者研究中發(fā)現(xiàn),累及血管的SUVmax和血管炎癥活動(dòng)明顯相關(guān),其敏感性和特異性分別為80%和79%;還有研究認(rèn)為如受累大血管SUVmax較肝臟高,診斷大血管炎的敏感性和特異性分別是89%和95%,并且可提示血管炎有活動(dòng)[21-22]。
3.4PET-CT可用于判斷治療效果 對GCA患者治療前后PET-CT檢查可以發(fā)現(xiàn),隨著患者癥狀的好轉(zhuǎn)或消失,其病變部位的FDG攝取會(huì)明顯下降,且SUVmax也可下降,由此說明PET-CT可用來監(jiān)測治療效果。本組4例患者因經(jīng)濟(jì)問題治療后均未復(fù)查。Blockmans等[23]的前瞻性研究中,對明確診斷為GCA的35例患者治療前及治療后3、6個(gè)月分別予PET-CT檢查,發(fā)現(xiàn)患者治療后3個(gè)月FDG攝取值明顯減少,由此提示PET-CT可以用來評(píng)價(jià)療效,但該研究同時(shí)也認(rèn)為PET-CT不能用于預(yù)測血管炎的復(fù)發(fā)與否。與此相反,Treglia等[24]對604例大血管炎的回顧性研究中則認(rèn)為PET-CT在評(píng)價(jià)療效中的作用不明確。
3.5PET-CT的局限性 (1)它無法評(píng)估直徑小于4~5 mm血管壁的炎癥;(2)GCA老年患者多見,他們大多伴有動(dòng)脈粥樣硬化,而粥樣斑塊也會(huì)有FDG值的升高。因此,對于血管壁FDG攝取呈斑塊狀分布,SUVlt;1.5的一般考慮動(dòng)脈粥樣硬化;對于出現(xiàn)在大血管炎好發(fā)部位的FDG線性攝取升高,SUVgt;2.5的則考慮GCA[22]。
綜上所述,由于早期癥狀不典型、缺乏特異性實(shí)驗(yàn)室檢查手段,給早期診斷GCA帶來了一定的難度。對老年患者,出現(xiàn)發(fā)熱、消瘦、頭面及四肢軀干痛時(shí)需排除GCA可能,必要時(shí)可行PET-CT檢查。因本組病例數(shù)較少,相關(guān)文獻(xiàn)也大多是個(gè)例報(bào)道,缺乏大樣本、多中心的大型臨床研究,這需要在今后的臨床工作中多注意搜集、總結(jié)相關(guān)病例,以期發(fā)現(xiàn)PET-CT在診斷GCA中更多有價(jià)值的作用。
[1]Antoch G,Freudenberg LS,Debatin JF,et al.Images in vascular medicine.Diagnosis of giant cell arteritis with PET/CT[J].Vasc Med,2003,8(4):281-282.
[2]Kwon CM,Hong YH,Chun KA,et al.A case of silent giant cell arteritis involving the entire aorta,carotid artery and brachial artery screened by integrated PET/CT[J].Clin Rheumatol,2007,26(11):1959-1962.
[3]Szmodis ML,Reba RC,Earl-Graef D.Positron emission tomography in the diagnosis and management of giant cell arteritis[J].Headache,2007,47(8):1216-1219.
[4]Dos Anjos DA,Dos Anjos RF,de Paula WD,et al.F-18 FDG PET/CT in giant cell arteritis with polymyalgia rheumatica[J].Clin Nucl Med,2008,33(6):402-404.
[5]Sch?fer VS,Warrington KJ,Williamson EE,et al.Delayed diagnosis of biopsy-negative giant cell arteritis presenting as fever of unknown origin[J].J Gen Intern Med,2009,24(4):532-536.
[6]Kok J,Lin M,Patapanian H,et al.18F-FDG PET/CT in the diagnosis of large vessel vasculitis[J].Intern Med J,2009,39(4):267-269.
[7]Heston TF,Szabo Z.Giant cell arteritis on18F-FDG PET/CT[J].Clin Physiol Funct Imaging,2009,29(5):382-384.
[8]Robertson CE,Michet CJ Jr,Hunt CH,et al.18F-FDG PET/CT may be useful when evaluating a patient for giant cell arteritis[J].Headache,2012,52(3):491-493.
[9]Chaigne B Jr,Magnant J,Favelle O,et al.18F-FDG PET/CT contribution in occult giant-cell arteritis[J].J Clin Rheumatol,2012,18(2):104-105.
[10]Bosnic D,Bare?ic M,Padjen I,et al.Fever of unknown origin:large vessel vasculitis diagnosed by PET/CT[J].Rheumatol Int,2013,33(9):2417-2421.
[11]Martínez-RodríguezI,DelCastillo-MatosR,Rubio-VassalloA,etal.Diagnosisandassessmentofthetreatmentresponseinacaseofgiantcellarteritisusing(18)F-FDGPET/CT[J].RevEspMedNuclImagenMol,2012,31(4):233-235.
[12]Krug S,Portig I,Librizzi D,et al.A 79-year-old man with B symptoms and jaw claudication[J].Internist (Berl),2013,54(2):249-253.
[13]Altini C,Niccoli Asabella A,Rubini D,et al.18F-FDG PET/CT in a patient with clinical suspicion of giant cell arteritis[J].Recenti Prog Med,2013,104(7/8):446-449.
[14]劉巖,張偉,朱朝暉,等.PET-CT對長期不明原因發(fā)熱為首發(fā)癥狀的巨細(xì)胞動(dòng)脈炎的輔助診斷價(jià)值[J].中華內(nèi)科雜志,2014,53(10):701-705.
[15]Stengl KL,Buchert R,Bauknecht H,et al.A hidden giant:Wallenberg syndrome and aortal wall thickening as an atypical presentation of a giant cell arteritis[J].BMJ Case Rep,2013,2013:bcr2012006994.
[16]Foley J,Mullan D,Mohan H,et al.Abdominal aortitis on PET CT:a case report and review of the literature[J].Int J Surg Case Rep,2015,10(2):104-106.
[17]Czihal M,Tato F,Forster S,et al.Fever of unknown origin as initial manifestation of large vessel giant cell arteritis:diagnosis by colour-coded sonography and 18-FDG-PET[J].Clin Exp Rheumatol,2010,28(6):549-552.
[18] Meller J,Grabbe E,Becker W,et al.Value of F-18FDG hybrid camera PET and MRI in early takayasu aortitis[J].Eur Radiol,2003,13(2):400-405.
[19]Henes JC,Müller M,Krieger J,et al.18F-FDG-PET/CT as a new and sensitive imaging method for the diagnosis of large vessel vasculitis[J].Clin Exp Rheumatol,2008,26(3 Suppl 49):S47-52.
[20]Prieto-González S,Depetris M,García-Martínez A,et al.Positron emission tomography assessment of large vessel inflammation in patients with newly diagnosed,biopsy-proven giant cell arteritis:a prospective,case-control study[J].Ann Rheum Dis,2014,73(7):1388-1392.
[21]Hautzel H,Sander O,Heinzel A,et al.Assessment of largevessel involvement in giant cell arteritis with18F-FDG PET:introducing an ROC-analysis-based cutoff ratio[J].J Nucl Med,2008,49(20):1107-1113.
[22]Papathanasiou ND,Du Y,Menezes LJ,et al.18F-Fludeoxyglucose PET-CT in the evaluation of large-vessel vasculitis:diagnostic performance and correlation with clinical and laboratory parameters[J].Br J Radiol,2012,85(2):e188-194.
[23]Blockmans D,de Ceuninck L,Vanderschueren S,et al.Repetitive18F-fluorodeoxyglucose positron emission tomography in giant cell arteritis:a prospective study of 35 patients[J].Arthritis Rheum,2006,55(1):131-137.
[24]Treglia G,Mattoli MV,Leccisotti L,et al.Usefulness of wholebody fluorine-18-fluorodexyglucose positron emission tomography in patients with large-vessel vasculitis:a systematic review[J].Clin Rheumatol,2011,30(15):1265-1275.
PET/CTfordiagnosing4casesofgiantcellarteritisandliteraturereview
GaoKaiyan,YuanFenghong,XuWei,LiuTing,ZouYaohong
(DepartmentofRhueumatologyandImmunology,AffiliatedWuxiPeople′sHospitalofNanjingMedicalUniversity,Wuxi,Jiangsu214023,China)
ObjectiveTo investigate the clinical significance of PET/CT in the diagnosis of giant cell arteritis.MethodsThe clinical manifestations,laboratory detection and PET/CT results in 4 patients with giant cell arteritis treated in this hospital were retrospectively analyzed.And the relevant literatures were reviewed.ResultsThe age of 4 cases in this hospital and 29 cases in literatures all were over 50 years old;clinical manifestations were mainly the non-specific symptoms such as fever,weight loss and myalgia;the laboratory detection results mainly manifested by the increase of ESR and CRP;PET-CT indicated that the continuous diffuse metabolism of the wall in aorta and its primary branching was elevated;the maximal standardized uptake value(SUVmax) of 4 cases in this hospital was 2.5-9.6.ConclusionPET/CT has a certain value for diagnosing giant cell arteritis,especially the patients with early stage or atypical clinical manifestations.PET/CT has certain significance for determining the lesion range and judging the curative effect.
PET-CT;giant cell arteritis;retrospective analysis;clinical value
高愷言(1971-),副主任醫(yī)師,本科,主要從事自身免疫性疾病、不明原因發(fā)熱的診斷和治療研究。
10.3969/j.issn.1671-8348.2017.33.023
R593.2
A
1671-8348(2017)33-4673-03
2017-05-18
2017-07-16)