郭永玉， 張力平

中國醫(yī)科大學(xué)附屬盛京醫(yī)院 口腔頜面外科，遼寧 沈陽 110004

·病例報(bào)告·

腮腺巨細(xì)胞瘤1例并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

郭永玉， 張力平

中國醫(yī)科大學(xué)附屬盛京醫(yī)院 口腔頜面外科，遼寧 沈陽 110004

腮腺區(qū)； 巨細(xì)胞瘤； 病理改變

腮腺區(qū)的巨細(xì)胞瘤(giant cell tumor，GCT)是一種罕見的病變，根據(jù)解剖位置，GCT在腮腺區(qū)可分為腮腺內(nèi)和腮腺外病變。根據(jù)起源，GCT又可以分為涎腺巨細(xì)胞瘤(giant cell tumor-salivary gland，GCT-SG)、骨巨細(xì)胞瘤(GCT-bone)和軟組織巨細(xì)胞瘤(giant cell tumor-soft tissue，GCT-ST)。GCT-SG通常被認(rèn)為是腮腺內(nèi)病變，而GCT-bone和GCT-ST被視為腮腺外病變[1-2]。在被觀察到的低惡變風(fēng)險(xiǎn)人群中，幾乎都是GCT-SG。在腮腺中發(fā)現(xiàn)這種腫瘤是非常罕見的，其鑒別診斷也是相當(dāng)具有挑戰(zhàn)性的，尤其是當(dāng)相鄰關(guān)節(jié)受累不明顯。雖然這個(gè)實(shí)體的組織學(xué)特征在既往的文獻(xiàn)中已有充分的報(bào)道，但只有少數(shù)報(bào)道描述累及腮腺的細(xì)胞學(xué)檢查。文獻(xiàn)報(bào)道僅18例[3-4]，且主要以骨巨細(xì)胞瘤為主。本文對(duì)中國醫(yī)科大學(xué)附屬盛京醫(yī)院2016年收治的1例腮腺區(qū)巨細(xì)胞瘤患者的診療、預(yù)后情況等進(jìn)行報(bào)告，并結(jié)合文獻(xiàn)復(fù)習(xí)，以加深對(duì)該病的認(rèn)識(shí)。

1 臨床資料

患者男性，48歲，因“右耳前包塊1年余”入院；患者1年前偶然發(fā)現(xiàn)右側(cè)耳前有一處約鵪鶉蛋大小腫物，進(jìn)食時(shí)無脹痛感，不伴觸痛，期間未經(jīng)任何治療，1年來患者自覺包塊無明顯變化。因恐影響自身生活，于2016年4月8日在外院就診，上下頜骨CT檢查提示：上下頜骨未見確切異常，右側(cè)下頜骨旁軟組織密度影，并建議患者來我院做進(jìn)一步治療。2016年4月14日，患者來我院門診就診，腮腺區(qū)MRI提示：右腮腺上方(下頜頭旁)占位，性質(zhì)待定(圖1)；即以“右腮腺腫物”為診斷收入院。發(fā)病以來患者精神、睡眠及飲食可，無體質(zhì)量下降，大小便無異常，既往無特殊病史。體格檢查：生命體征平穩(wěn)，心肺腹檢查(-)，肝脾肋下未觸及。?？魄闆r：面部不對(duì)稱，右側(cè)耳前可見一處約4.0 cm×4.0 cm大小腫物，牙痛(-)，質(zhì)地堅(jiān)韌，活動(dòng)度不佳，界限不清，周圍皮膚隆起皮溫及顏色無異常，開口度及開口型未見異常。雙側(cè)頜下、頰下、耳前、耳后、頸前及頸后等未觸及腫大淋巴結(jié)。入院檢查：血常規(guī)、大小便常規(guī)、肝腎功能、凝血功能、艾滋梅毒檢測(cè)、胸片，心電圖等均無明顯異常；雙側(cè)腮腺部彩超示右側(cè)耳前方腮腺上緣腫物(圖2)；下頜骨CT平掃示右側(cè)腮腺區(qū)結(jié)節(jié)，性質(zhì)待定；左側(cè)下頜骨體部致密骨島可能大(圖3)。經(jīng)科室會(huì)診討論及患者簽署知情同意書后，于2016年4月21日在靜吸復(fù)合麻醉下行手術(shù)切除，術(shù)中快速送冰凍病理切片。病理確診為右腮腺巨細(xì)胞瘤(圖4)。隨訪至今，無面癱，未見復(fù)發(fā)、惡化跡象。

圖1 MRI成像[右腮腺上方(下頜頭旁)腫物，邊界清楚，約22 mm×16 mm×19 mm，中心呈長T1、T2信號(hào)，邊緣環(huán)繞低信號(hào)環(huán)，抑制序列中心高信號(hào)、邊緣仍呈低信號(hào)，周圍軟組織無腫脹，未見確切腫大淋巴結(jié)，左側(cè)腮腺形態(tài)及信號(hào)未見異常]

圖2 雙側(cè)腮腺彩超影像(a.右側(cè)腮腺大小約6.2 cm×2.7 cm，回聲較均勻。右側(cè)耳前方腮腺上緣可見2.2 cm×1.8 cm腫物，邊界較清晰，內(nèi)呈低回聲伴少許強(qiáng)回聲點(diǎn)，CDPI可檢出較豐富血流信號(hào)，腫物距皮約0.3 cm；b.左側(cè)腮腺大小約6.5 cm×2.3 cm，回聲均勻，未見明顯占位性病變，血流顯示未見明顯異常；c.雙側(cè)頸部可見數(shù)個(gè)淋巴結(jié)，左側(cè)較大者約2.0 cm×0.7 cm，右側(cè)較大者約3.2 cm×0.8 cm，頸部正中可見0.9 cm×0.4 cm，邊界清，內(nèi)呈低回聲)

圖3 多層螺旋CT掃描影像(左側(cè)下頜骨體部見0.5cm致密結(jié)節(jié)影，余部下頜骨形態(tài)及密度正常，未見確切骨折及骨破壞改變，關(guān)節(jié)間隙正常；右側(cè)腮腺區(qū)見2.2 cm×1.3 cm環(huán)形結(jié)節(jié)影，CT值約為76 HU，雙側(cè)頸部見散在小淋巴結(jié)) 圖4 病理學(xué)結(jié)果(a.肉眼檢查表明腮腺腫物組織2.0 cm×1.5 cm×1.5 cm，切面部分黃白質(zhì)量略脆，部分暗紅；b.鏡下顯示腮腺組織中見瘤組織，由呈片狀排列的圓形，橢圓形瘤細(xì)胞、多核巨細(xì)胞構(gòu)成，見軟骨樣成分，局灶見含鐵血黃素沉積)

2 討論

腮腺區(qū)最常見的良性腫瘤是多形性腺瘤，約占腮腺腺瘤總數(shù)的53.3%，只有14.6%的腮腺腫瘤是惡性的[5]。一些罕見的腮腺外病變，多起源于腮腺周圍組織。而位于頭部和頸部區(qū)域的巨細(xì)胞瘤則是十分罕見的[6]。巨細(xì)胞的特點(diǎn)是含豐富的酸性磷酸酶、β-葡萄糖醛酸酶，琥珀酸脫氫酶；當(dāng)堿性磷酸酶缺乏，其細(xì)胞質(zhì)呈現(xiàn)非糖原的碳水化合物的存在，主要是酸性粘多糖和復(fù)合脂[7]。巨細(xì)胞瘤是獨(dú)特的腫瘤，以大量多核巨細(xì)胞間質(zhì)散在單個(gè)核細(xì)胞為病理特征，腫瘤細(xì)胞是間質(zhì)細(xì)胞而不是巨細(xì)胞。GCT通常被認(rèn)為是起源于骨髓未分化間充質(zhì)細(xì)胞的良性腫瘤，常見于四肢[8]。

通過對(duì)文獻(xiàn)報(bào)道的19例患者臨床資料的回顧，發(fā)現(xiàn)大多數(shù)患者為男性，年齡30～92歲；其中，10例發(fā)生惡變，6例為涎腺導(dǎo)管癌。本文中患者在腮腺部的腫瘤生長緩慢超過1年，CT、MRI均提示良性非浸潤性瘤信號(hào)。而最終診斷則是通過手術(shù)切除和隨后的病理組織學(xué)檢查。

臨床上，該病需與下列疾病鑒別診斷：(1)Castleman氏病(又巨大淋巴結(jié)增生，血管濾泡性增生，淋巴錯(cuò)構(gòu)瘤，良性巨大淋巴瘤)，是一種相當(dāng)罕見和復(fù)雜淋巴組織疾病，可引起進(jìn)行性淋巴結(jié)腫大，典型表現(xiàn)為孤立性縱隔腫塊。1956年，由Castleman等首次描述。頭部和頸部區(qū)域是這種病變第二少見的部位。目前，該病病因及發(fā)病機(jī)制尚不清楚，術(shù)前診斷往往是非常困難的，常規(guī)研究多不能確定[9]。(2)腮腺混合瘤，多見于中年人，雖為良性，但有惡變可能，一般無明顯的自覺癥狀(無疼痛及瘙癢)，生長緩慢，病程可達(dá)數(shù)年甚至數(shù)十年，患者多不能引起重視。一些罕見的腮腺外病變，由顳下頜關(guān)節(jié)或下頜骨產(chǎn)生，也可能呈現(xiàn)為腮腺腫塊，應(yīng)在鑒別診斷中考慮。針對(duì)下頜骨關(guān)節(jié)的臨床探查及影像學(xué)檢查，對(duì)腮腺區(qū)病變的診斷具有重要意義[10]。

因?yàn)榫藜?xì)胞腫瘤對(duì)放射治療的敏感性較高，所以，臨床多給予輔助放療。而經(jīng)文獻(xiàn)回顧，認(rèn)為該腫瘤的復(fù)發(fā)性、轉(zhuǎn)移性均較低[1,4,11]；所以，對(duì)于此例患者，我們針對(duì)其腫瘤的臨床、病理和分子特征，決定給予完全切除，而未輔助放療或化療。隨訪1年，未見轉(zhuǎn)移、復(fù)發(fā)。

總之，腮腺巨細(xì)胞瘤是一種少見的良性腫瘤。臨床或影像學(xué)診斷是非常困難的，因?yàn)槟[瘤的臨床特征和影像學(xué)特征類似于許多其他良性軟組織腫瘤。因此，我們報(bào)道了此例患者的診治經(jīng)驗(yàn)，以避免不必要的延誤和治療。

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2095-5561(2017)03-0186-03 DOI∶10.16048/j.issn.2095-5561.2017.03.17

2016-07-28