梅宇 王健全 徐雁 鞠曉東

北京大學(xué)第三醫(yī)院運(yùn)動(dòng)醫(yī)學(xué)研究所（北京 100191）

骨樣骨瘤是一種良性骨腫瘤，好發(fā)于10～30歲青壯年，男性與女性發(fā)病比例為2∶1至3∶1[1]，國外統(tǒng)計(jì)約占全部良性骨腫瘤的11.23%，文獻(xiàn)報(bào)道國人發(fā)病率略低于國外[2-4]。骨樣骨瘤常好發(fā)于管狀長骨的骨干部及干骺端，以股骨、脛骨多見，但也生長于任意骨結(jié)構(gòu)中，包括關(guān)節(jié)部位[5]。典型的骨樣骨瘤診斷并不困難，但發(fā)生在關(guān)節(jié)內(nèi)，特別是髖關(guān)節(jié)的骨樣骨瘤，由于病例罕見，醫(yī)生認(rèn)識存在不足，容易造成誤診漏診。本文主要討論髖關(guān)節(jié)骨樣骨瘤的診斷及其關(guān)節(jié)鏡手術(shù)治療的療效。

1 資料與方法

1.1 一般資料

2010年4至2013年4月間，我院共收治髖關(guān)節(jié)骨樣骨瘤病例8例。其中男性6例、女性2例；累及左髖4例、右髖4例。本組病例發(fā)病年齡在7～53歲，平均（26.5±15.7）歲，發(fā)病到接受手術(shù)治療的時(shí)間間隔為2個(gè)月至3年，平均（17.8±12.3）個(gè)月。

本組患者具體情況見表1，就診時(shí)均訴有髖關(guān)節(jié)疼痛，多為持續(xù)性痛，夜間加重，其中6例伴有顯著的髖關(guān)節(jié)活動(dòng)受限，表現(xiàn)為跛行，不能完成上樓、上車等屈髖動(dòng)作；另2例髖活動(dòng)度受限較輕，表現(xiàn)為上樓時(shí)疼痛，需手扶欄桿。6例患者曾多次服用非甾體類抗炎藥（NSAIDs），其中5例服藥后疼痛明顯緩解，1例效果不明顯。8例患者在來我院就診前均有誤診經(jīng)歷，被診斷為髖關(guān)節(jié)滑膜炎、類風(fēng)濕性關(guān)節(jié)炎、腰椎間盤突出癥、髖部肌肉扭傷、髖臼唇損傷、結(jié)核等，并且接受藥物、理療等，癥狀無改善。

表1 髖關(guān)節(jié)骨樣骨瘤病例的臨床表現(xiàn)

1.2 臨床和影像學(xué)評價(jià)

在術(shù)前、術(shù)后24小時(shí)、最終隨訪時(shí)進(jìn)行臨床評估。術(shù)前臨床評估包括疼痛發(fā)作特點(diǎn)、程度（VAS疼痛評分）及服用NSAIDs藥物后效果，改良髖關(guān)節(jié)Harris評分。術(shù)后評估包括：術(shù)后24小時(shí)夜間痛的變化情況及VAS疼痛評分、術(shù)后主觀滿意度及髖關(guān)節(jié)活動(dòng)能力恢復(fù)的情況、改良髖關(guān)節(jié)Harris評分。

影像學(xué)評價(jià)包括術(shù)前、術(shù)后髖關(guān)節(jié)正位、Dunn位X線片以及薄層CT掃描+三維重建。骨樣骨瘤在X線上的典型表現(xiàn)為圓形或卵圓形的透亮區(qū)，瘤巢中心出現(xiàn)高密度鈣化影，周圍可見不同程度的骨質(zhì)硬化，形成“牛眼征”。薄層CT掃描不僅可以發(fā)現(xiàn)特征性的“牛眼征”，同時(shí)結(jié)合三維成像，可以幫助醫(yī)生明確腫瘤病灶的解剖位置和范圍，為評估手術(shù)介入的方式提供依據(jù)。本組中有5例患者術(shù)前進(jìn)行了髖關(guān)節(jié)MRI檢查，作為CT影像補(bǔ)充及為鑒別其他髖部疾病提供影像學(xué)依據(jù)。

1.3 手術(shù)方法

本組8例病例全部采用全身麻醉。其中1例7歲患者術(shù)前判斷瘤巢位于股骨頸基底部的后側(cè)，考慮髖關(guān)節(jié)鏡操作受限，直接采用大轉(zhuǎn)子后方入路切開，完整切除瘤巢及周圍硬化骨；其余7例患者，5例位于頭頸交界的內(nèi)側(cè)或前方，1例位于股骨頸基底內(nèi)側(cè)，1例位于髖臼前壁，均在關(guān)節(jié)鏡下完成病灶切除術(shù)。初期有1例，在初次關(guān)節(jié)鏡手術(shù)后復(fù)查CT時(shí)發(fā)現(xiàn)瘤巢未被切除，于2周后二次手術(shù)，并在術(shù)中C臂機(jī)確認(rèn)下完整切除病灶。此后手術(shù)中均使用C型臂透視協(xié)助定位。

采用關(guān)節(jié)鏡下切除髖關(guān)節(jié)骨樣骨瘤時(shí)，患者采取仰臥位，利用髖關(guān)節(jié)鏡專用牽引床將患肢固定在髖前屈15°、外展20°、輕度內(nèi)旋位，踝關(guān)節(jié)牢固固定并施加牽引力，建立髖關(guān)節(jié)操作間隙。前外入路的建立需要在C型臂透視下進(jìn)行，先找到股骨大轉(zhuǎn)子的體表標(biāo)志，在其前緣近端1 cm處水平穿刺進(jìn)針，穿刺方向以緊貼股骨頭上緣為宜，如果偏向關(guān)節(jié)間隙中心或髖臼一側(cè)，可能導(dǎo)致穿刺針從髖臼唇內(nèi)刺入，損傷髖臼唇，同時(shí)也會影響器械進(jìn)出入路的通暢。順利進(jìn)入髖關(guān)節(jié)腔內(nèi)以后，沿導(dǎo)針置入鈍性套管，接關(guān)節(jié)鏡，便可以在12點(diǎn)位觀察髖關(guān)節(jié)窩內(nèi)的情況。完成鏡下病灶的切除，還需要開前外側(cè)附加入路，關(guān)節(jié)鏡在前外側(cè)入路監(jiān)視下，定位于腹股溝韌帶中點(diǎn)向內(nèi)向下各1 cm，針尖向遠(yuǎn)端傾斜45°方向進(jìn)入髖關(guān)節(jié)窩，利用這兩個(gè)入路對可疑區(qū)域進(jìn)行探查。發(fā)現(xiàn)瘤巢后，將細(xì)導(dǎo)絲的尖端置入并貼在病灶表面，此時(shí)通過C型臂再次定位，并與CT影像上位置對比，確認(rèn)無誤后利用窄骨刀和磨鉆切除腫瘤及周邊硬化骨組織，直到創(chuàng)面完全顯現(xiàn)正常松質(zhì)骨。

本組8例患者，全部伴有不同程度的滑膜增生，其中2例關(guān)節(jié)囊與頭頸部有明顯粘連，3例合并股骨頭頸部Cam型撞擊表現(xiàn)，8例均未發(fā)現(xiàn)有明顯的關(guān)節(jié)軟骨損傷、髖臼唇撕裂和游離體。對于滑膜增生和關(guān)節(jié)囊粘連，通過刨刀、射頻等加以清理，對于頭頸部Cam型撞擊表現(xiàn)，以射頻汽化和磨鉆加以成形。

1.4 術(shù)后康復(fù)

術(shù)中及術(shù)后無需預(yù)防使用抗生素，對未行股骨頭頸部成形的患者，術(shù)后第2天可以持雙拐床旁活動(dòng)，2周后完全負(fù)重活動(dòng)，對成形股骨頭頸部的患者，不限制髖關(guān)節(jié)活動(dòng)度，負(fù)重時(shí)間后延2周。

1.5 統(tǒng)計(jì)學(xué)分析

采用SPSS13.0軟件進(jìn)行數(shù)據(jù)分析。服從正態(tài)分布的定量資料用平均值±標(biāo)準(zhǔn)差（）表示。對該組病例術(shù)前及術(shù)后VAS疼痛評分及髖關(guān)節(jié)Harris評分采用配對樣本t檢驗(yàn)進(jìn)行分析。P<0.01表示具有顯著性差異。

2 結(jié)果

本組8例病例，手術(shù)前均通過CT發(fā)現(xiàn)的“牛眼征”表現(xiàn)確診為骨樣骨瘤，7例采用關(guān)節(jié)鏡下切除手術(shù)，1例采用切開手術(shù)，術(shù)后經(jīng)X線及CT復(fù)查，病灶均得到完整切除，病理標(biāo)本診斷均符合骨樣骨瘤。見圖1。

圖1 髖關(guān)節(jié)骨樣骨瘤的影像學(xué)表現(xiàn)

8例病例的瘤巢均為單發(fā)，其中7例（87.5%）發(fā)生在股骨側(cè)，僅有1例（12.5%）位于髖臼側(cè)，圖2顯示位于股骨側(cè)及髖臼側(cè)的瘤巢在切除前和切除后的關(guān)節(jié)鏡下表現(xiàn)。

圖2 髖關(guān)節(jié)骨樣骨瘤的鏡下表現(xiàn)

瘤巢的直徑在5～13 mm，平均（8.6±2.5）mm，所有患者均獲隨訪，隨訪時(shí)間為術(shù)后2個(gè)月至3年2個(gè)月，平均 （18.6±16.0）個(gè)月，患者滿意度均為優(yōu)（100%）。 見表2。

表2 髖關(guān)節(jié)骨樣骨瘤病例的手術(shù)方式及術(shù)后情況

本組病例中，手術(shù)后24小時(shí)觀察，8例患者夜間痛加劇的現(xiàn)象都消失，VAS疼痛評分由術(shù)前的7.3±1.4分降到術(shù)后24小時(shí)的1.1±0.8分。最終隨訪觀察，患者髖關(guān)節(jié)功能活動(dòng)在術(shù)后（4.1±2.0）周恢復(fù)到正常水平，表現(xiàn)為跛行消失，爬樓、上下車無疼痛、無受限。術(shù)后改良髖關(guān)節(jié)Harris評分 （92.3±4.3）分，較術(shù)前（52.1±6.3）分顯著提高（P<0.01），見表3。

表3 術(shù)前及術(shù)后疼痛VAS評分及改良髖關(guān)節(jié)Harris評分比較

3 討論

3.1 髖關(guān)節(jié)骨樣骨瘤的診斷要點(diǎn)

一般情況下，發(fā)生于長骨骨干的骨樣骨瘤具有典型的臨床表現(xiàn)，包括病灶部位持續(xù)疼痛伴夜間加重，口服NSAIDs類藥物可控制疼痛，X線或CT上可見特征性的“牛眼征”，根據(jù)這些特點(diǎn)，診斷并不困難[1，6]。 而據(jù)文獻(xiàn)報(bào)道，骨樣骨瘤中尚有10%～13%[7]發(fā)生在關(guān)節(jié)部位，這類骨樣骨瘤容易漏診或誤診[8，9]，其原因主要有：①病例罕見，醫(yī)生對于此病的認(rèn)識不足；②關(guān)節(jié)結(jié)構(gòu)復(fù)雜，特別是髖關(guān)節(jié)疾病鑒別難度大，骨樣骨瘤患者常因不特異的髖部疼痛、活動(dòng)受限就診，易被診斷為骨關(guān)節(jié)病、滑膜炎等；③影像學(xué)上的“牛眼征”在關(guān)節(jié)部位不易被發(fā)現(xiàn)，由于髖部骨性結(jié)構(gòu)形態(tài)不規(guī)則，瘤巢極易與正常結(jié)構(gòu)影像相互重疊、遮擋。所以，髖關(guān)節(jié)骨樣骨瘤在初診時(shí)常被漏診，或被診斷為其他疾病，甚至經(jīng)受不必要的治療，對關(guān)節(jié)造成不可逆的損害。本組8例患者均有被誤診的經(jīng)歷，其中1例被誤診為髖關(guān)節(jié)結(jié)核或類風(fēng)濕性關(guān)節(jié)炎，6例診為慢性滑膜炎，3例診為髖臼唇及肌肉損傷，1例診為腰椎間盤突出癥。

雖然引起髖關(guān)節(jié)疼痛的原因很多，但骨樣骨瘤引發(fā)的疼痛仍然具有疼痛在夜間明顯加重、服用NSAIDs類藥物止痛效果好的特點(diǎn)。此外，髖關(guān)節(jié)活動(dòng)特別是屈髖時(shí)疼痛加重，范圍明顯受限，而在X線上卻看不到顯著的關(guān)節(jié)退行性改變。多數(shù)學(xué)者認(rèn)為，骨樣骨瘤引起疼痛的原因是瘤巢中分泌的前列腺素E2引起瘤灶內(nèi)血管壓力改變，刺激局部神經(jīng)末梢產(chǎn)生疼痛[6，10，11]。 而NSAIDs藥物抑制了前列腺素E2合成，因而可以控制瘤巢分泌引起的疼痛。骨樣骨瘤好發(fā)于少年或青壯年，男性多于女性。本組病例中，患者平均年齡26.5歲，最小7歲，男性是女性的3倍。所以，當(dāng)青壯年患者出現(xiàn)不明誘因有髖部疼痛，特別是夜間加重、伴有顯著的髖關(guān)節(jié)受限時(shí)，應(yīng)考慮患此病的可能，可先給予NSAIDs藥物進(jìn)行診斷性治療，同時(shí)完善影像學(xué)檢查。

不同的影像學(xué)檢查對于骨樣骨瘤的敏感性不同。文獻(xiàn)報(bào)道[12]，發(fā)生在長骨骨干處的骨樣骨瘤，77.3%～81.3%可以在X線上發(fā)現(xiàn)圓形或類圓形透亮的瘤巢，僅有約50%～63.6%病例可在瘤巢中心發(fā)現(xiàn)鈣化影，即“牛眼征”，但對于關(guān)節(jié)部位的骨樣骨瘤，X線的漏診率較高。本研究的8例患者，只有3例在X線上看到類似骨樣骨瘤表現(xiàn)，診斷率較低，這與瘤巢在關(guān)節(jié)各部分的重疊影像中被遮擋有關(guān)。MRI有助于確診，但大面積的骨水腫及彌漫性滑膜炎表現(xiàn)，經(jīng)常掩蓋瘤巢病灶[5，7]。 本研究中，共有5例患者在術(shù)前進(jìn)行了MRI檢查，具備邊緣硬化及中心呈“牛眼征”的病灶僅有3例，準(zhǔn)確率為60%。比較而言，CT是診斷骨樣骨瘤瘤巢最有價(jià)值的檢查，特別是薄層掃描，可以發(fā)現(xiàn)直徑在4 mm左右的病灶。骨樣骨瘤的典型CT表現(xiàn)包括[13]：①瘤巢：為腫瘤的主體，多位于病灶的中心，呈圓形或卵圓形，直徑4～15 mm，內(nèi)有或無鈣化影，若有鈣化則呈 “靶心征”、“牛眼征”，CT值200～300 Hu。②瘤巢周圍顯著增生硬化的反應(yīng)骨：表現(xiàn)為密度較高、均勻、似象牙樣，髓腔變窄。③周圍軟組織無腫脹，層次清晰。本研究的8例患者，其瘤巢在CT影像上均能顯示比較典型的“牛眼征”，邊緣伴有清晰的骨質(zhì)硬化，瘤體直徑平均8.6 mm，最小病灶僅5 mm。CT優(yōu)勢除了發(fā)現(xiàn)符合骨樣骨瘤特征的病灶外，還有利于確定瘤體的位置，特別是位于骨皮質(zhì)邊緣較淺表的瘤體，可以直觀地在CT三維重建的影像上確定其位置。此外，也有文獻(xiàn)報(bào)道，骨掃描對骨樣骨瘤的敏感度較高。但通常說，陽性信號特異性較低，因?yàn)楣钦酆凸悄[瘤病變都可能出現(xiàn)陽性信號。本研究未對病例進(jìn)行骨掃描檢查，主要考慮到同位素骨掃描的副作用，且并無文獻(xiàn)表明其在骨樣骨瘤診斷方面有特別優(yōu)勢。

3.2 髖關(guān)節(jié)鏡治療骨樣骨瘤的方法

髖關(guān)節(jié)骨樣骨瘤除了引起難以消除的疼痛，還嚴(yán)重影響髖關(guān)節(jié)功能活動(dòng)，應(yīng)積極手術(shù)治療，手術(shù)的關(guān)鍵是徹底切除病灶[6，14]。 自1935年Jaffe發(fā)現(xiàn)本病以來，手術(shù)包括傳統(tǒng)切開方式去除連同周圍正常骨組織在內(nèi)的病灶區(qū)，CT引導(dǎo)下無水乙醇注射、激光熱凝、射頻消融[6，15]，CT引導(dǎo)下刮除[16，17]及關(guān)節(jié)鏡下病灶切除[18，19]。

由于髖關(guān)節(jié)解剖位置深在，傳統(tǒng)切開手術(shù)需要較大切口才能顯露病灶，對周圍肌肉、關(guān)節(jié)囊損傷較大，容易并發(fā)關(guān)節(jié)感染、僵硬或加速退行性改變。此外，直視下觀察，切除骨量不易控制，可能導(dǎo)致腫瘤切除不徹底，或去除骨量過多，增加復(fù)發(fā)或骨折的風(fēng)險(xiǎn)。CT下刮除或射頻消融創(chuàng)傷小，效果較好，但CT方法需要影像科醫(yī)生配合，在CT室或有CT設(shè)備的手術(shù)室進(jìn)行，并且同樣存在切除不徹底的可能，射頻和激光熱凝還會加劇關(guān)節(jié)軟骨的退行性改變。

隨著髖關(guān)節(jié)鏡技術(shù)的日趨成熟，以微小創(chuàng)傷到達(dá)髖關(guān)節(jié)內(nèi)，從而精確切除病灶已經(jīng)可以實(shí)現(xiàn)。本組病例主要采用關(guān)節(jié)鏡切除，臨床效果較好。7例關(guān)節(jié)鏡下切除的患者，腫瘤切除術(shù)后當(dāng)晚夜間痛均未再發(fā)作，24小時(shí)VAS疼痛評分顯著降低，術(shù)后最終隨訪時(shí)髖關(guān)節(jié)Harris評分顯著升高。1例患者由于腫瘤未被切除，術(shù)后夜間痛并未緩解，2周后二次手術(shù)切除腫瘤后，當(dāng)晚疼痛即消失，可見觀察夜間疼痛是否消失，也能反映腫瘤切除是否徹底。同時(shí)，關(guān)節(jié)鏡手術(shù)患者恢復(fù)快，術(shù)后4周已經(jīng)恢復(fù)髖關(guān)節(jié)正常功能活動(dòng)。但髖關(guān)節(jié)鏡技術(shù)受限于股骨髖臼間隙，對于一些病例特別是瘤巢分布在股骨頸基底部后方的病例，可能存在鏡下操作盲區(qū)，需要術(shù)前仔細(xì)評估瘤巢位置。有文獻(xiàn)報(bào)道，當(dāng)切除的骨組織較大時(shí)，有發(fā)生病理性骨折的風(fēng)險(xiǎn)，需要充分植骨，必要時(shí)還需要固定[13]，本研究中8例患者瘤巢最大13 mm，均未植骨，1例切開患者適當(dāng)推遲負(fù)重時(shí)間2周，無病理性骨折發(fā)生。

3.3 手術(shù)治療的關(guān)鍵及失誤原因分析

髖關(guān)節(jié)鏡下切除骨樣骨瘤的關(guān)鍵是準(zhǔn)確定位瘤巢并徹底切除，這需要術(shù)前借助CT影像評估瘤巢位置，同時(shí)術(shù)中借助C型臂再次協(xié)助定位。本研究中，87.5%患者病灶發(fā)生在股骨側(cè)，僅1例位于髖臼側(cè)。文獻(xiàn)報(bào)道的髖部骨樣骨瘤也多發(fā)生在股骨端，發(fā)生在髖臼端的罕有報(bào)道[20]。術(shù)前CT評估的意義在于：①對于髖臼內(nèi)和大部分股骨端的骨樣骨瘤，可以在鏡下完成切除，對于股骨頸基底部后方的骨樣骨瘤，鏡下操作存在盲區(qū)，需切開手術(shù)。②股骨頸基底部的瘤巢，由于并不暴露在關(guān)節(jié)腔內(nèi)，切除時(shí)需要切開前外側(cè)關(guān)節(jié)囊，并放松牽引，使髖關(guān)節(jié)屈曲，才能顯露瘤巢位置。③多數(shù)瘤巢在骨皮質(zhì)表面開口很小，關(guān)節(jié)鏡下觀察時(shí)，與股骨頸表面正常存在的“小凹”很相似，容易混淆。本研究中1例二次手術(shù)的患者，是因?yàn)樾g(shù)中把病灶旁的一個(gè)小凹誤以為瘤巢開口，術(shù)后復(fù)查CT發(fā)現(xiàn)瘤巢并不在此處，二次手術(shù)在C型臂下反復(fù)定位，發(fā)現(xiàn)瘤巢位于初次手術(shù)部位偏外側(cè)1 cm處，表面并無特殊，鏡下仔細(xì)探查才發(fā)現(xiàn)其深方的囊變區(qū)。在回顧該病例初次手術(shù)視頻時(shí)發(fā)現(xiàn)，被忽略的瘤巢表面附著少量類結(jié)晶樣物質(zhì)，使其表面較周圍正常骨面發(fā)亮、更有光澤，在此之后的病例，同樣發(fā)現(xiàn)類似發(fā)亮的瘤巢表面，以此可作為參照。事實(shí)上單純關(guān)節(jié)鏡下確定瘤巢位置是很困難的。對于術(shù)中無法確認(rèn)的病灶，我們將細(xì)導(dǎo)針針尖貼在可疑的瘤巢表面，再利用C型臂透視并與術(shù)前CT影像進(jìn)行比對，確認(rèn)無誤后再行切除。

瘤巢徹底切除后，患者疼痛可以在術(shù)后24小時(shí)內(nèi)徹底消除。如有腫瘤組織殘留，術(shù)后癥狀常得不到緩解。文獻(xiàn)報(bào)道，過去腫瘤切除一直是整塊切除，包括瘤巢及周圍的反應(yīng)骨，但Campanacii等[11]報(bào)告，認(rèn)為無切除周圍硬化反應(yīng)骨的必要。我們認(rèn)為，硬化反應(yīng)骨致密而蒼白，與外圍正常松質(zhì)骨的鏡下表現(xiàn)明顯不同，二者之間的界限清晰，關(guān)節(jié)鏡下容易判斷，可以先通過骨刀切除瘤巢及大部分硬化骨，再利用磨鉆打磨掉剩余硬化骨組織，直到界限消失出現(xiàn)正常松質(zhì)骨，這種方式使切除范圍更精準(zhǔn)。準(zhǔn)確切除硬化反應(yīng)骨組織并不會帶來過量骨缺損。這也是鏡下切除對比切開手術(shù)的優(yōu)勢。從本研究鏡下切除病例的隨訪結(jié)果看，未見繼發(fā)骨折或腫瘤復(fù)發(fā)。文獻(xiàn)報(bào)道CT引導(dǎo)下切除的復(fù)發(fā)率較高，為5%～24%，雖然關(guān)節(jié)鏡切除的報(bào)道很少[5]，但尚未發(fā)現(xiàn)關(guān)節(jié)鏡下切除后再復(fù)發(fā)的報(bào)道。

髖關(guān)節(jié)骨樣骨瘤在臨床上容易誤診，除了典型的疼痛和關(guān)節(jié)活動(dòng)受限的臨床表現(xiàn)，確診有賴于CT檢查。關(guān)節(jié)鏡下完整切除瘤巢，創(chuàng)傷小，效果滿意，是治療髖關(guān)節(jié)骨樣骨瘤的有效方法。

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