黎金羽 吳曉航 梁詳翰 李飛龍 柴生颋

痛風是因尿酸代謝失衡導致形成尿酸單鈉晶體的疾病，通常表現(xiàn)為急性劇烈疼痛和炎癥性關(guān)節(jié)炎，發(fā)作多在7～10天內(nèi)自行消退，并在無癥狀的“臨界期”之間反復［1］。據(jù)報道，痛風大多發(fā)生在第一跖趾關(guān)節(jié)、肘部及膝關(guān)節(jié)，很少發(fā)生在肩袖［2］。肩袖痛風通常無典型痛風發(fā)作表現(xiàn)，多為肩關(guān)節(jié)周圍疼痛及活動受限，即使行肩關(guān)節(jié)X 線檢查及MRI 檢查，影像診斷提供的診斷意見幾乎不考慮由痛風所引起的肩關(guān)節(jié)周圍軟組織病變，且關(guān)節(jié)液生化檢驗并非常規(guī)檢查，因此其發(fā)現(xiàn)多為偶然性。盡管其發(fā)生率低，但嚴重影響病人生活質(zhì)量［3］，這促使我們盡可能結(jié)合各種資料，作出快速準確的診斷，制定后續(xù)治療方案。在此，我們報告一例經(jīng)肩關(guān)節(jié)鏡下肩袖損傷探查修復術(shù)診斷治療的肩袖痛風男性病例，為該疾病的診斷治療提供參考。

臨 床 資 料

一、病史

病人，男，38歲，因“左肩反復疼痛伴活動受限1月余”于2022 年12 月27 日在廣州中醫(yī)藥大學第三附屬醫(yī)院住院治療。病人訴1 個月前因抬舉重物時用力不當突感左肩部疼痛、活動受限，曾多次在外院行保守治療（口服非甾體類抗炎藥、關(guān)節(jié)腔藥物注射、針灸、物理治療等），治療后癥狀未見明顯緩解且局部疼痛較前加重，多表現(xiàn)在前側(cè)及外側(cè)，活動后加重，休息稍緩解，左肩關(guān)節(jié)主動活動能力較差，無上肢麻木或放射痛等其他伴發(fā)癥狀，遂來我院門診就診，門診醫(yī)生結(jié)合癥狀體征予行MRI 檢查，結(jié)果顯示肩袖損傷，建議行手術(shù)治療。既往病史：3年痛風病史，未規(guī)范治療。

二、?？茩z查

左肩稍腫脹，局部壓痛，以外側(cè)及前側(cè)為主，外展上舉受限，三角肌無萎縮；左肩前屈上舉80°，外旋30°，內(nèi)旋35°，外展90°，內(nèi)收10°；Neer撞擊試驗（+），Job試驗（+），Hawkins試驗（+），Speed試驗（+），Bear-hug試驗（+），疼痛弧試驗（+）。

三、輔助檢查

術(shù)前X線報告未見異常病變（圖1 a）。CT示左肱骨大小結(jié)節(jié)前方軟組織內(nèi)稍高密度影，考慮鈣化性肌腱炎可能（圖1 b）。MRI顯示：①左肱骨頭前緣及后上緣骨髓水腫；②左岡上肌腱全層撕裂，肩胛下肌腱撕裂；③左肩關(guān)節(jié)積液（圖1 c～e）。

尿酸：538.0 μmol/L，C 反應蛋白：36.1 mg/dL，紅細胞沉降率：80 mm/h，白細胞：7.82×109/L，中性細胞比率：65%，抗鏈球菌溶血素“O”：15 IU/mL，類風濕因子：1.3 IU/mL，抗環(huán)瓜氨酸肽抗體：0.8 U/mL（ELISA法）。

四、診斷

①肩袖損傷；②鈣化性肌腱炎？；③高尿酸血癥。

五、治療

完善相關(guān)檢查，排除手術(shù)禁忌證后，病人于2022年12月28日采用后、前上、前下、外側(cè)入路進行關(guān)節(jié)鏡肩袖損傷探查修復術(shù)（圖1 f、g）。全身麻醉下，病人取側(cè)臥位，患肩在上體位，常規(guī)碘伏消毒鋪巾，選用肩峰、喙突及肩鎖關(guān)節(jié)作為入路參考標志。先用尖刀片切開后入路皮膚，鈍頭棒帶套管穿刺入盂肱關(guān)節(jié)，探查見關(guān)節(jié)內(nèi)滑膜炎性增生，二頭肌腱長頭腱表面少許磨損，長頭腱及盂唇復合體撕裂，修整后用1 枚直徑3.00 mm錨釘修復。肩胛盂軟骨完整，前關(guān)節(jié)囊及盂肱中韌帶和肩胛下肌腱粘連，肩胛下肌表面、肩袖間隙、后關(guān)節(jié)囊及盂肱下韌帶可見痛風石結(jié)晶沉積，予以清理。岡上肌腱下表面完整，肱骨頭軟骨光滑，關(guān)節(jié)內(nèi)無軟骨碎片。前外側(cè)入鏡，進入肩峰下間隙，見肩峰下滑囊增生充血，肩峰Ⅱ型，刨刀清理滑囊，肩峰前外側(cè)下表面可見撞擊痕跡，刨刀及射頻清理肩峰前外下表面磨損組織，用磨鉆修整成Ⅰ型肩峰。清理干凈后沖洗并縫合傷口，外展固定。手術(shù)持續(xù)了100 分鐘，出血量約為20 mL。

六、結(jié)果

術(shù)中切除少量滑膜組織，福爾馬林固定標本送病理室檢驗，病理結(jié)果：滑膜組織內(nèi)見散在分布的類上皮細胞肉芽腫伴灶性淋巴細胞浸潤，形態(tài)學可符合痛風性關(guān)節(jié)炎（圖1 h）。術(shù)后明確診斷為肩袖痛風，予規(guī)范降尿酸、消炎止痛、物理康復等治療，復查血尿酸水平423.0 μmol/L，術(shù)后康復順利，肩部疼痛及活動受限癥狀明顯好轉(zhuǎn)。病人及家屬對結(jié)果感到滿意，術(shù)后第五天出院回家，并接受后續(xù)門診的治療建議。

討 論

持續(xù)升高的血清尿酸水平是發(fā)展痛風的主要危險因素［4］，誘發(fā)高尿酸血癥的因素有酒精攝入、肥胖、不良生活方式（過量攝入高嘌呤食物）和藥物等［5-6］，此外，痛風發(fā)作也可能由急性意外損傷、關(guān)節(jié)創(chuàng)傷或外科疾病等外在因素誘發(fā)［7］。痛風石是痛風特有的病變，最常見于關(guān)節(jié)囊、肌腱及肢端皮下組織內(nèi)，本質(zhì)上是大小不同的異物肉芽腫，含有尿酸鹽結(jié)晶、中性粒細胞、異物巨細胞、小圓細胞、類上皮細胞及纖維組織，痛風石的存在可造成關(guān)節(jié)周圍軟組織的損傷，進而引起關(guān)節(jié)疼痛［8］。

肩袖痛風不像其他部位痛風一樣具有典型的臨床表現(xiàn)（如關(guān)節(jié)紅、腫、熱、痛、活動受限等），盡管國內(nèi)曾有報道類似病案，但多為肩關(guān)節(jié)周圍局部疼痛伴活動受限的表現(xiàn)，這與外傷肩袖肌腱病、鈣化性肩袖肌腱炎、肩峰下撞擊綜合征等疾病表現(xiàn)較為相似，第一時間診斷為肩袖痛風是十分困難的。因此，肩袖痛風的準確診斷需要認識到痛風的典型和非典型表現(xiàn)［1］?；陲@微鏡的診斷（在滑液樣本或從痛風石吸入的物質(zhì)中確認尿酸鈉晶體的存在）仍被認為是金標準［9］。尿酸鈉晶體也可以通過超聲檢查和雙能計算機斷層掃描（Dual-energy CT，DECT）檢測，這兩者都可用于診斷并評估痛風病人的癥狀，以及其他關(guān)節(jié)的不適或非典型臨床表現(xiàn)［10-11］，由于病人拒絕，該病例未進行超聲檢查或DECT檢測。高尿酸血癥是痛風的實驗室特征，但不能診斷，存在誘導誤診的可能性。如王鋼等［12］認為血尿酸水平在正常時也存在發(fā)生痛風石的可能性。

在影像學上，肩袖痛風早期的X 線表現(xiàn)無特別明顯改變，如果明確存在痛風石時則表現(xiàn)為高密度影，但多數(shù)時候都是待到病程晚期依靠其顯示的糜爛或其他骨骼、關(guān)節(jié)改變才得以確診［2］。本例不僅痛風病史較短且本次發(fā)病時間短，痛風石沉積并非十分明顯，因此X 線檢查未報告任何異常。相較于X線檢查，CT能對各結(jié)構(gòu)進行詳細的檢查，提供更精確的圖片信息。本例CT顯示左肱骨大小結(jié)節(jié)前方軟組織內(nèi)稍高密度影，報告考慮“鈣化性肌腱炎”可能。這可能是由于在距岡上肌腱止點1 cm處有一個潛在的低灌注區(qū)，也稱為臨界區(qū)［13］，鈣代謝異常或肌腱退化會使該區(qū)域出現(xiàn)羥基磷灰石晶體的異常沉積，它沉積于肌腱中會表現(xiàn)出稍高密度影，而CT 對肌腱內(nèi)鈣化的高密度影存在很高的敏感性，通常鈣化的彗星尾或火焰外觀被描述為鈣化性肌腱炎的特征性表現(xiàn)［14］，這在本例中亦可見。此外，痛風石多見于關(guān)節(jié)周圍、肌腱和軟組織中，其密度為160～170 HU，高于相鄰軟組織［15］，過往確診的痛風病人CT檢查也表現(xiàn)為大小形態(tài)不同的稍高密度條狀或結(jié)節(jié)狀，多數(shù)相鄰關(guān)節(jié)間隙中晚期伴有不同程度變窄或關(guān)節(jié)面下輕度骨侵蝕［16］，可見痛風與鈣化性肌腱炎有可能表現(xiàn)出相似的影像學征象。由于本案例病程短，并未出現(xiàn)關(guān)節(jié)間隙變化或骨形態(tài)改變，因此報告考慮“鈣化性肌腱炎”的診斷在合理的誤診范疇中。雖然MRI在識別軟組織或骨骼異常方面具有較高的敏感性，但其可能對診斷沒有很高的特異性［17］。通常創(chuàng)傷性肩袖損傷的MRI 表現(xiàn)為袖套肌腱內(nèi)延伸到肩峰下滑囊或袖套關(guān)節(jié)面有高信號，或T2 加權(quán)像上的液體信號強度增高，或伴有骨髓水腫［18］。由于痛風石成分具有異質(zhì)性，尿酸鈉晶體不能被特異性識別，且痛風石的結(jié)構(gòu)也被證明是可變的，從離散結(jié)節(jié)到可延伸至組織平面并涉及肌腱的無定形腫塊，這就使得MRI能表現(xiàn)出不同的成像外觀［19］。既往報道的病例中MRI顯示痛風石在T1加權(quán)像上有中至低信號強度，而在T2加權(quán)序列上表現(xiàn)為高度可變，從高信號到異質(zhì)性低信號不等，其毗鄰痛風石的骨侵蝕或可引起皮質(zhì)破壞和骨髓水腫［20］，進一步分析表明T2 加權(quán)像上的高信號強度可能是由于非晶態(tài)中心的高蛋白質(zhì)含量，水含量的增加，或表殼內(nèi)局部磁場的相對均勻性；T2加權(quán)像上的低信號強度可能與鈣化區(qū)、成熟纖維組織和尿酸鹽晶體、固定質(zhì)子或含鐵血黃素沉積有關(guān)［21］。而本病例MRI 報告左肱骨頭前緣及后上緣骨質(zhì)內(nèi)存在片狀T1W1低、T2抑脂序列高信號影，岡上肌、肩胛下肌腱信號明顯增高，肩峰下滑囊內(nèi)積液，與肩袖部分損傷的影像學表現(xiàn)十分相似。但有學者認為如果肩袖撕裂較淺，可能很難準確區(qū)分異常信號與肌腱內(nèi)病變［22］。因此，術(shù)前通過影像學檢查結(jié)果診斷肩袖痛風是極具挑戰(zhàn)的。

既往研究認為痛風性關(guān)節(jié)炎鏡下表現(xiàn)典型，關(guān)節(jié)鏡在痛風性關(guān)節(jié)炎的診斷和治療方面均具有很高的應用價值［23］，故而對于診斷不十分明確的肩關(guān)節(jié)病變，也建議行肩關(guān)節(jié)鏡探查術(shù)，因為肩關(guān)節(jié)鏡同時具有診斷和微創(chuàng)治療的功能，相比切開治療，對肩關(guān)節(jié)正常組織的干擾及破壞減少，利于功能康復［24］。本例經(jīng)過科室內(nèi)討論，為明確診斷和緩解癥狀，采用關(guān)節(jié)鏡手術(shù)治療。關(guān)節(jié)鏡下見肩胛下肌、盂肱關(guān)節(jié)、肩袖間隙和肩峰下肩袖廣泛覆蓋與痛風石一致的白色顆粒狀沉積物，隨后的病理組織結(jié)果顯示符合痛風性關(guān)節(jié)炎。由于病情罕見，術(shù)前診斷肩袖痛風是困難的，特別是在沒有痛風發(fā)作典型臨床表現(xiàn)的情況下。因此，在臨床癥狀體征、實驗室檢查結(jié)果和影像學特征等信息輔助下仍不能明確病因和診斷的時候，經(jīng)皮穿刺關(guān)節(jié)液生化檢查、組織活檢或關(guān)節(jié)鏡探查手術(shù)是診斷和處理一些肩部癥狀不明的病例所必需的。

綜上所述，我們報告了一例罕見的發(fā)生于肩袖的痛風病例并成功實行了關(guān)節(jié)鏡手術(shù)，術(shù)后表現(xiàn)良好且無并發(fā)癥，這表明關(guān)節(jié)鏡下探查清理修復術(shù)可能是目前診斷治療肩袖痛風的最佳選擇。同時也提醒骨科和放射科醫(yī)生在診斷肩部軟組織疾病時仍需考慮痛風的可能。