邢棟，秦玉姣

吉林大學(xué)第一醫(yī)院二部1泌尿外科，2呼吸內(nèi)科，長(zhǎng)春 130000

絨毛狀腺瘤是胃腸道常見(jiàn)的良性腫瘤，最常見(jiàn)于結(jié)腸和直腸，其次是胃、小腸、Vater壺腹、膽囊、闌尾等，其在泌尿系統(tǒng)發(fā)病極少見(jiàn)，但具有一定的惡變傾向[1-2]。膀胱絨毛狀腺瘤最早報(bào)道于1926年，多為個(gè)案報(bào)道或病例分析，病例數(shù)較少，但也曾有學(xué)者報(bào)道過(guò)大樣本量的原發(fā)性膀胱絨毛狀腺瘤[3-4]，泌尿系統(tǒng)發(fā)病的報(bào)道多見(jiàn)于尿道及膀胱，尤其是膀胱三角區(qū)[5-6]，發(fā)生于前列腺、膀胱與輸尿管連接處的情況較少[7-8]，膀胱原發(fā)性絨毛狀腺瘤同時(shí)合并癌變的報(bào)道更少[9]。本文報(bào)道1例膀胱絨毛狀腺瘤伴癌變患者并復(fù)習(xí)相關(guān)文獻(xiàn)。

1 病歷資料

男，54歲，因出現(xiàn)間斷無(wú)痛肉眼血尿伴黏液狀尿2年，2019年6月17日就診于吉林大學(xué)第一醫(yī)院二部，尿常規(guī)：潛血3+，紅細(xì)胞130.43/μl；泌尿系彩超見(jiàn)膀胱右前壁一個(gè)凸向腔內(nèi)實(shí)質(zhì)性低回聲腫物，大小40 mm×29 mm，形態(tài)欠規(guī)整，內(nèi)部回聲不均勻，似可見(jiàn)鈣化樣強(qiáng)回聲，彩色多普勒血流成像（color Doppler flow imaging，CDFI）可見(jiàn)點(diǎn)條狀動(dòng)脈血流信號(hào)。增強(qiáng)CT：膀胱充盈欠佳，兩側(cè)壁及膀胱三角區(qū)壁厚，欠規(guī)則，增強(qiáng)掃描未見(jiàn)明顯異常強(qiáng)化。膀胱鏡檢查：頂壁偏右側(cè)見(jiàn)絮狀物，大小約3 cm×2 cm。全身麻醉下行膀胱腫物電切術(shù)，術(shù)后病理：符合絨毛狀腺瘤，局部腺上皮符合中-重度異型增生，局灶區(qū)考慮癌變，未見(jiàn)確切浸潤(rùn)（圖1A）。免疫組化：細(xì)胞角蛋白（cytokeratin，CK）20（+），CK7（-），GATA 結(jié)合蛋白 3（GATA binding protein 3，GATA3）（-），p63（-）。規(guī)律應(yīng)用吉西他濱行膀胱灌注治療。隨訪1年，于2020年7月26日復(fù)查膀胱鏡，提示頂壁腫物，直徑約7 mm，有蒂。完善術(shù)前準(zhǔn)備，再次行經(jīng)尿道膀胱腫瘤電切術(shù)，術(shù)后病理為絨毛狀-管狀腺瘤（圖1B）。免疫組化：CK20（+），CK7（-），GATA3（-），p63（-）。隨訪至今，病情穩(wěn)定，未見(jiàn)復(fù)發(fā)。

圖1 膀胱絨毛狀腺瘤伴癌變患者的術(shù)后病理結(jié)果

2 討論

臨床上膀胱絨毛狀腺瘤多見(jiàn)于老年患者，據(jù)報(bào)道，其發(fā)病無(wú)性別差異，臨床癥狀多表現(xiàn)為血尿、特異性黏液尿、尿路感染及腰部脹痛感[1]。其中，特異性黏液尿僅在20%的患者中出現(xiàn)，極少的患者因腫瘤位置出現(xiàn)排尿障礙[10]；在泌尿系彩超和CT上可見(jiàn)到腫瘤征象時(shí)，進(jìn)行膀胱鏡檢查十分必要，可以觀察膀胱內(nèi)腫瘤形態(tài)、位置、大小、數(shù)量等，膀胱鏡顯示的腫瘤特點(diǎn)與腸道的絨毛狀腺瘤相似，多為單發(fā)、體積較小、表面絨毛狀凸起且表面伴有黏液等[11]。膀胱絨毛狀腺瘤的發(fā)病機(jī)制尚不明確，主要有兩種觀點(diǎn)，一種觀點(diǎn)認(rèn)為在胚胎發(fā)育過(guò)程中，膀胱和部分結(jié)直腸由泄殖腔分化而來(lái)，膀胱或尿道有泄殖腔殘余存在，會(huì)轉(zhuǎn)化發(fā)展為腺樣上皮腫瘤[10]；另一種觀點(diǎn)認(rèn)為泌尿系統(tǒng)的腺樣腫瘤導(dǎo)致尿路上皮細(xì)胞化生性分化為腺樣上皮腫瘤[12-13]。影像學(xué)上可表現(xiàn)為膀胱腔內(nèi)不規(guī)則腫塊或凸起，CT增強(qiáng)掃描強(qiáng)化明顯[1]。在診斷上，主要依賴于膀胱鏡檢查和病理檢查，尤其是病理檢查可以很明確地鑒別絨毛狀腺瘤及尿路上皮腫瘤[10]。病理切片中，良性腺瘤組織學(xué)上多表現(xiàn)為絨毛狀結(jié)構(gòu)和假?gòu)?fù)層柱狀上皮，核濃染、堆積，可伴有輕-中度異型性；而伴有腺癌者，絨毛粗細(xì)不等，異型性明顯，病理性核分裂增多[6,9,14-15]。幾乎所有絨毛狀腺瘤CK20呈陽(yáng)性，大約56%的患者CK7呈陽(yáng)性，而GATA3及p63表達(dá)缺失[2,10]。在治療上多采取經(jīng)尿道膀胱腫瘤切除術(shù)，術(shù)后嚴(yán)格隨訪[13]。

本例患者為無(wú)痛性血尿伴黏液尿入院，癥狀典型，行經(jīng)尿道膀胱腫瘤電切術(shù)，術(shù)后病理符合絨毛狀腺瘤，且伴有局灶區(qū)的癌變，屬于極少見(jiàn)的病例，因合并局灶區(qū)的癌變，應(yīng)用吉西他濱進(jìn)行規(guī)律灌注，并進(jìn)行了嚴(yán)格的術(shù)后隨訪，術(shù)后1年余，患者出現(xiàn)絨毛狀腺瘤復(fù)發(fā)，但未并發(fā)癌變，再次給予經(jīng)尿道膀胱腫瘤電切術(shù)，術(shù)后恢復(fù)良好，隨訪至今，未見(jiàn)復(fù)發(fā)。

原發(fā)性膀胱絨毛狀腺瘤在臨床上少見(jiàn)，可能伴有局部癌變，臨床癥狀不典型，難以及時(shí)發(fā)現(xiàn)，出現(xiàn)黏液尿或黏液分泌物時(shí)應(yīng)該考慮到此病，及時(shí)進(jìn)行膀胱鏡檢查及病理檢查，及時(shí)進(jìn)行經(jīng)尿道膀胱腫瘤切除術(shù)，預(yù)后一般良好，但術(shù)后需要嚴(yán)格地隨訪，尤其是伴有局部癌變的患者。膀胱絨毛狀腺瘤需要與膀胱絨毛狀腺癌及膀胱尿路上皮癌進(jìn)行鑒別，膀胱尿路上皮癌可通過(guò)臨床癥狀、膀胱鏡檢查以及病理結(jié)果進(jìn)行鑒別；而膀胱絨毛狀腺瘤和膀胱絨毛狀腺癌的臨床癥狀相似，影像學(xué)和膀胱鏡檢查難以鑒別，主要依靠完整切除后的病理檢查，在治療方案上，多采用經(jīng)尿道膀胱腫瘤切除術(shù)，但部分學(xué)者推薦膀胱絨毛狀腺癌應(yīng)行根治性膀胱切除術(shù)，但即使采用膀胱根治術(shù)，仍有遠(yuǎn)處復(fù)發(fā)轉(zhuǎn)移的風(fēng)險(xiǎn)，以肺轉(zhuǎn)移多見(jiàn)，術(shù)后是否行膀胱灌注化療及灌注方案的選擇仍需要進(jìn)一步研究[16]。

綜上所述，臨床中膀胱絨毛狀腺瘤少見(jiàn)，臨床癥狀不典型，可通過(guò)膀胱鏡及病理檢查進(jìn)行診斷，手術(shù)多推薦經(jīng)尿道膀胱腫瘤電切術(shù)，由于此病常伴有局部癌變，建議術(shù)后密切隨訪。