余霞，王海燕，陳劍威，姚賢兒，胡妙君，鮑莉芳

隨著圍生醫(yī)學技術(shù)的不斷發(fā)展，高危兒的救治手段不斷提升，其存活率顯著升高，因此臨床對患兒后續(xù)的神經(jīng)運動發(fā)育也越來越關(guān)注[1]。高危兒發(fā)生運動、認知功能障礙或者發(fā)育落后的風險較正常兒較高，嚴重影響患兒生活質(zhì)量。全身運動質(zhì)量評估（GMs）可對腦癱等神經(jīng)學發(fā)育障礙可做出可靠的早期預(yù)測[2]?；诖?，本文針對高危兒，行GMs并結(jié)合Peabody運動發(fā)育量表（PDMS-2）、Gesell發(fā)育量表觀察其運動神經(jīng)發(fā)育結(jié)局，探討GMs在高危兒神經(jīng)運動發(fā)育中的評估效果，現(xiàn)報道如下。

1 資料與方法

1.1 一般資料 選擇2019年4月至2020年10月于浙江省舟山市婦女兒童醫(yī)院兒?？聘呶簩？企w檢的高危兒147例。其中男85例，女62例；早產(chǎn)兒130例，足月兒17例；胎齡28～40周，平均（34±2.45）周；出生體質(zhì)量1 000～3 520 g，平均（2 235±36.20）g。其他一般資料見表1。納入標準：（1）符合高危因素的高危兒；（2）臨床病歷資料完整；（3）扭動階段或不安階段至少接受1次GMs質(zhì)量評估；（4）有明確的6、12月齡的Peabody、Gesell發(fā)育評估隨訪結(jié)局。排除標準：（1）存在明確的先天性遺傳代謝性疾病；（2）存在明確視覺障礙的患兒；（3）孕母末次月經(jīng)日期不明確者；（4）臨床資料不全者。本文符合《世界醫(yī)學協(xié)會赫爾辛基宣言》相關(guān)要求，家長均知情同意。

表1 一般資料

1.2 方法

1.2.1 GMs選擇專門的GMs拍攝評估室，分內(nèi)外兩個獨立空間，拍攝室光線柔和、不刺眼，基本維持室溫在25℃，將高清攝像機固定在定位床中間靠墻位置，攝像機放置高度距離地面1.5 m，距離墻體約20 cm，傾斜45°。

嬰兒穿標準拍攝服，暴露四肢關(guān)節(jié)仰臥于拍攝床中，在清醒安靜狀態(tài)下拍攝記錄嬰兒整個身體軀干及四肢的運動及其頭面部表情變化，嬰兒情緒要好，盡量避免打嗝、哭鬧、吐奶、驚嚇、外在環(huán)境刺激及家人引逗等情況。拍攝時間5～10 min。拍攝結(jié)束后做好相關(guān)體格檢查：測量頭圍及四肢肌張力情況并記錄。

評估人員均需獲得歐洲GM Trust培訓課程合格證書，進行評估時先關(guān)閉聽覺信號后播放GMs評估錄像，采用視覺Gestalt知覺評估。扭動階段評判標準：正常扭動運動即為N，可疑為PR（單調(diào)性全身運動），異常為CS（痙攣-同步性）、Ch（混亂性全身運動）。不安運動階段評判標準：正常即為NF（正常不安運動），可疑即為F+－（偶發(fā)性不安運動），異常即為F－（不安運動缺乏）。結(jié)果評定納入原則：有多次GMs記錄時以48周后最后一次評估結(jié)果為基準，僅一次GMs評估時則直接以此為基準[3]。

1.2.2 神經(jīng)發(fā)育結(jié)果判定 使用PDMS-2[4]、Gesell發(fā)育量表[5]作為高危兒的神經(jīng)發(fā)育結(jié)果評估的金標準。

PDMS-2主要包括粗大運動和精細運動，通過把不同分測試的標準分相加在進行轉(zhuǎn)換分別得出粗大發(fā)育商（GMQ）、精細運動商（FMQ）及總體運動發(fā)育商（TMQ）。評價標準：總發(fā)育商的均值是100，標準差是15，結(jié)果分為正常（≥86分）、邊緣（86～70分）、發(fā)育落后（＜70分）。Gesell發(fā)育量表將小兒在適應(yīng)性、粗大運動、精細運動、言語和個人社交的表現(xiàn)評分與正常兒童的發(fā)展順序?qū)φ?，可分別得到每一領(lǐng)域的發(fā)育年齡（DA），并可進一步得到每一領(lǐng)域的發(fā)育商數(shù)（DQ）：DQ=DA/CA×100，正常＞85，邊緣狀態(tài)76≤DQ≤85，發(fā)育落后DQ≤75。

1.3 統(tǒng)計方法 采用SPSS 23.0進行相關(guān)統(tǒng)計學分析。計量資料以均值±標準差表示，采用t檢驗；計數(shù)資料采用2檢驗；計算GMS量表對所有高危兒神經(jīng)運動發(fā)育預(yù)測結(jié)局的敏感性、特異度、陽性預(yù)測值和陰性預(yù)測值，對高危兒GMs評估結(jié)果和神經(jīng)發(fā)育情況行Kappa檢驗。Kappa值的判斷標準為：Kappa＜0.40說明一致性較差；Kappa為0.40～0.75說明一致性一般，Kappa≥0.75說明一致性較好。P＜0.05為差異有統(tǒng)計學意義。

2 結(jié)果

2.1 GMs結(jié)果 63例隨訪到6月齡，PDMS-2檢測發(fā)現(xiàn)運動發(fā)育遲緩1例（1.58%），運動發(fā)育邊緣狀態(tài)13例（20.54%），運動發(fā)育正常49例（77.42%）。GMs質(zhì)量評估結(jié)果與PDMS-2一致性分析Kappa值為0.768，見表2。

表2 GMs與PDMS-2運動神經(jīng)發(fā)育情況比較 例

另84例隨訪到12月齡，Gesell評定檢測運動發(fā)育遲緩2例（2.38%），運動發(fā)育邊緣18例（21.42%），運動發(fā)育正常64例（76.19%）。GMs與Gesell運動神經(jīng)發(fā)育一致性分析Kappa值為0.789。PDMS-2檢測中的1例運動發(fā)育遲緩和Gesell檢測中運動發(fā)育遲緩的2例正是GMs不安運動階段結(jié)果中的不安運動缺乏3例。見表3。

表3 GMs與Gesell運動神經(jīng)發(fā)育情況 例

2.2 GMS扭動運動階段異常的預(yù)測效度 109例行扭動運動階段觀察，37例評估為PR，最終運動神經(jīng)發(fā)育結(jié)局顯示1例運動發(fā)育嚴重落后，12例臨界邊緣狀態(tài)，24例最終神經(jīng)學發(fā)育正常。GMS扭動運動階段評估對神經(jīng)發(fā)育異常的預(yù)測效度為：敏感性為68.42%（13/19），特異性為73.33%（66/90），陽性預(yù)測值為35.14%（13/37），陰性預(yù)測值為91.67%（66/72），見表4。

表4 扭動運動階段GMs量表與神經(jīng)生物學結(jié)局的評估結(jié)果 例

2.3 GMS不安運動階段異常的預(yù)測效度 74例行不安運動階段觀察，其中3例F－，其中1例由扭動運動中的PR轉(zhuǎn)歸為F－，3例最終運動神經(jīng)學發(fā)育結(jié)局顯示運動發(fā)育嚴重落后，22例評估偶發(fā)性不安運動（F+－）。最終運動神經(jīng)學發(fā)育結(jié)局23例為臨界邊緣狀態(tài)，51例為正常運動神經(jīng)學發(fā)育結(jié)局。GMS不安運動階段評估對神經(jīng)發(fā)育異常的預(yù)測效度為：敏感性為65.22%（15/23），特異性為80.39%（41/51），陽性預(yù)測值為60.00%（15/25），陰性預(yù)測值為83.67%（41/49），見表5。GMs量表扭動運動階段評估特異性和陽性預(yù)測值均低于不安運動階段評估預(yù)測值（2=6.753、9.261，均P＜0.05）。

表5 不安運動階段GMs量表與神經(jīng)生物學結(jié)局的評估結(jié)果例

3 討論

3.1 高危兒神經(jīng)運動發(fā)育隨訪意義高危兒神經(jīng)運動發(fā)育隨訪主要依賴于評估工具，以評估工具結(jié)果為基礎(chǔ)有針對、有計劃地進行隨訪跟蹤和干預(yù)是高危兒早期康復(fù)干預(yù)的重點，以便于最大程度減少高危兒傷殘和死亡。目前國內(nèi)主要采用以下幾種評估方法進行高危兒腦損傷的評估：神經(jīng)生理學評估（腦電圖等）、輔助技術(shù)性評估（頭顱B超、CT、MRI等腦影像學檢查）、神經(jīng)行為學評估、新生兒20項行為神經(jīng)檢查、0～1歲52項神經(jīng)行為檢查及GMs評估等。傳統(tǒng)的神經(jīng)學檢查方法操作復(fù)雜，嬰兒的配合程度差，檢查結(jié)果不準確或不能測出，往往只能對急性期狀態(tài)進行評估；新生兒20項行為神經(jīng)檢查主要應(yīng)用于新生兒期的檢測，較少用于嬰兒神經(jīng)發(fā)育的評判及預(yù)測腦癱（CP）結(jié)局[6]；0～1歲52項神經(jīng)運動檢查主要用于檢查肌張力和嬰幼兒大運動，全面的評估大腦的功能和發(fā)育狀況預(yù)測性不足[7]。GMs質(zhì)量評估方法主要用于兒童神經(jīng)系統(tǒng)發(fā)育障礙性疾病的早期診斷，不僅簡單有效且準確度高[8]。

3.2 GMs與神經(jīng)運動發(fā)育結(jié)局預(yù)測價值的一致性 本研究發(fā)現(xiàn)，GMs質(zhì)量評估結(jié)果與PDMS-2運動神經(jīng)發(fā)育一致性分析Kappa值為0.768，與Gesell運動神經(jīng)發(fā)育一致性分析Kappa值為0.789。究其原因，GMs質(zhì)量評估技術(shù)操作簡單且無創(chuàng)，能夠同時對神經(jīng)系統(tǒng)發(fā)育和損傷情況進行早期預(yù)測，已被證實可在高危兒神經(jīng)運動發(fā)育中取得較好的預(yù)測功能[9-11]。羅翠儀等[12]對103例早產(chǎn)腦損傷高危兒研究發(fā)現(xiàn)，在糾正胎齡1月時給予GMs質(zhì)量評估后69例評估異常，而其中42例發(fā)育結(jié)局為發(fā)育正常，25例運動發(fā)育遲緩，2例腦癱，且具有較高的預(yù)測特異性。而魏文新等[13]研究發(fā)現(xiàn)，196例高危兒中GMs扭動階段整體42例評估正常，154例評估異常。而評估異常的154例高危兒中，運動發(fā)育遲緩17例，腦癱4例，說明其具有較高的特異度、敏感度和陰性預(yù)測值。上述結(jié)果表明，扭動階段和不安階段的GMs質(zhì)量評估結(jié)果與PDMS-2、Gesell發(fā)育量表均具有較高的一致性，對于高危兒的神經(jīng)發(fā)育具有潛在預(yù)測價值，與本文結(jié)果相符。

本研究還發(fā)現(xiàn)，GMS量表扭動運動階段評估特異性和陽性預(yù)測值均顯著低于不安運動階段評估。張靜等[14]研究顯示，GMs評估對神經(jīng)發(fā)育異常的預(yù)測效度為：扭動階段敏感性73.27%，特異性55.93%，陽性預(yù)測值74.00%，陰性預(yù)測值55.00%；不安階段敏感性16.83%，特異性100.00%，陽性預(yù)測值100.00%，陰性預(yù)測值41.26%。與本研究結(jié)論相符。

3.3 舟山地區(qū)高危兒神經(jīng)運動發(fā)育隨訪現(xiàn)狀與挑戰(zhàn) 浙江省舟山市是海島城市，有兩區(qū)兩縣，每年約有7000名新生兒出生，近400例為早產(chǎn)兒（5%～6%），加上其他各種新生兒期高危因素，每年新增高危兒800多例。因為缺乏超早期評估技術(shù)，不能早期準確發(fā)現(xiàn)神經(jīng)發(fā)育異?；蛴行ьA(yù)測高危兒的神經(jīng)發(fā)育結(jié)局，導(dǎo)致部分高危兒過度診斷、過度干預(yù)、增加家庭的焦慮和緊張；另一方面，因為不能早期明確異常，部分家長就不夠重視、依從性差、未能實施早期干預(yù)；且由于特殊的海島性質(zhì)，交通不便等限制，高危兒發(fā)育障礙性疾病的早期診斷和干預(yù)康復(fù)更是困難。尋求適合舟山地區(qū)開展的高危兒隨訪管理模式一直是我們探索的方向。