王 映， 王浩然， 陳 彬， 李志萍,， 孟 箭,

（1.蚌埠醫(yī)學(xué)院口腔醫(yī)學(xué)院，安徽 蚌埠 233000；2.徐州市中心醫(yī)院口腔科，江蘇 徐州 221000）

唇腭裂是口腔最常見(jiàn)的先天性畸形，通常需要綜合序列治療來(lái)達(dá)到改善外形、咬合及咀嚼功能等目的[1]。但患者經(jīng)歷多次手術(shù)后的創(chuàng)傷及瘢痕攣縮導(dǎo)致的嚴(yán)重錯(cuò)牙合畸形尚無(wú)有效的預(yù)防方法，如上頜骨發(fā)育嚴(yán)重不足、下頜骨真性或假性前突；如牙槽突裂未接受植骨或植骨后吸收嚴(yán)重，則會(huì)出現(xiàn)牙列不齊、咬合極度紊亂等；往往需要接受發(fā)育穩(wěn)定后的正畸正頜聯(lián)合治療[2]。本院收治1例完全性唇腭裂患者，歷經(jīng)多次唇腭裂修復(fù)術(shù)及牙槽突裂植骨術(shù)，就診時(shí)表現(xiàn)為嚴(yán)重的牙牙合面畸形，經(jīng)正頜正畸聯(lián)合門診會(huì)診后制訂了個(gè)性化的植骨-正畸-正頜-正畸序列聯(lián)合治療方案，獲得了良好的短期效果和患者滿意度，隨訪未見(jiàn)畸形復(fù)發(fā)，現(xiàn)報(bào)道如下。

1 臨床資料

1.1 一般資料

患者男性，19歲，自出生時(shí)即被發(fā)現(xiàn)右側(cè)上唇部、腭部及右上牙齦完全裂開(kāi)，分別于6個(gè)月、2歲時(shí)接受唇裂、腭裂修補(bǔ)術(shù)，7歲行牙槽嵴裂植骨術(shù)及腭瘺修補(bǔ)術(shù)，并修整了唇部瘢痕。術(shù)后創(chuàng)口愈合良好，語(yǔ)言功能尚可，未見(jiàn)明顯腭裂語(yǔ)音。青少年期后患者發(fā)現(xiàn)下頜逐漸前突，呈漸進(jìn)加重的“地包天”外貌，遂至我院正頜正畸聯(lián)合門診求治。

獲取患者面型外觀、頭顱正側(cè)位片、顳下頜關(guān)節(jié)MRI、牙牙合石膏模型及頭影測(cè)量結(jié)果；分析患者存在上頜骨三維方向嚴(yán)重發(fā)育不足、下頜骨發(fā)育略過(guò)度、牙槽突植骨吸收、頜骨不連續(xù)等頜骨異常；口內(nèi)仍存在直徑約2 mm的腭瘺口，牙列紊亂，咬合欠佳，多數(shù)牙呈唇、舌向傾的異常代償排列；12過(guò)小牙、65滯留、28、38、48存在；測(cè)量結(jié)果見(jiàn)表1。診斷為：安氏Ⅲ類、毛氏Ⅱ1+Ⅳ1+Ⅲ2+Ⅰ1、骨性Ⅲ類錯(cuò)牙合畸形，均角型（偏低）。制訂以下個(gè)性化治療計(jì)劃。①再次完成牙槽突裂植骨（正頜手術(shù)前正畸前3個(gè)月進(jìn)行）：恢復(fù)上頜骨的連續(xù)性，以便后期正頜手術(shù)實(shí)現(xiàn)上頜骨整體移動(dòng)，同期拔除14、25、65；②術(shù)前正畸：完成上頜骨擴(kuò)弓、匹配上下頜牙弓、去除牙列異常代償；③正頜手術(shù)：計(jì)算機(jī)輔助設(shè)計(jì)模擬手術(shù)截骨范圍、3D樹(shù)脂打印中間牙合板及終末牙合板、擬行上頜骨Lefort-I型截骨+雙側(cè)下頜升支矢狀劈開(kāi)術(shù)及頦成型術(shù)；④術(shù)后正畸：精細(xì)調(diào)整牙列，獲得完善和穩(wěn)定的咬合關(guān)系。

按治療計(jì)劃先行牙槽突裂自體髂骨混合人工骨粉植骨術(shù)；術(shù)后3個(gè)月開(kāi)始術(shù)前正畸：完成上頜擴(kuò)弓、排齊牙列。正頜手術(shù)前將患者頜骨三維CT的DICOM數(shù)據(jù)導(dǎo)入Minics軟件中，重建患者畸形狀態(tài)的頜骨位置、模擬截骨部位及頜骨移動(dòng)范圍、3D打印中間和終末導(dǎo)板；術(shù)中應(yīng)用導(dǎo)板、采取雙頜手術(shù)、鈦板堅(jiān)固內(nèi)固定；術(shù)后需行4周的頜間彈性牽引、術(shù)后常規(guī)行正畸固定矯治器治療、鞏固正頜手術(shù)療效及精細(xì)調(diào)整牙牙合關(guān)系；術(shù)前和術(shù)后1個(gè)月、6個(gè)月及1年常規(guī)拍攝頭顱側(cè)位定位片，隨訪觀察面型及咬合關(guān)系改建情況、顳下頜關(guān)節(jié)有無(wú)異常、是否有腭裂語(yǔ)音等。

1.2 結(jié)果

患者牙槽突裂植骨術(shù)后，頜骨連續(xù)性改善良好，口內(nèi)腭瘺得以封閉，正頜術(shù)后口內(nèi)傷口一期愈合。經(jīng)術(shù)后6～20個(gè)月的隨訪，患者面型得到較大程度的改善，經(jīng)過(guò)術(shù)后正畸治療，咬合關(guān)系恢復(fù)可（圖1～4）。 X線頭顱正、側(cè)位定位片顯示上頜骨前移及下頜后退均達(dá)到預(yù)期目標(biāo)，術(shù)前、術(shù)后X線片頭影測(cè)量對(duì)比結(jié)果理想（表1），患者無(wú)發(fā)音改變，無(wú)腭裂語(yǔ)音。

圖1 患者初診時(shí)圖像Figure 1 Photographs and radiographs of first visit

表1 各治療階段頭影測(cè)量結(jié)果比較Table 1 Comparison of cephalometric results under different stages of treatment

2 討論

唇腭裂是口腔頜面部最常見(jiàn)的先天性畸形，一般在患者嬰幼兒時(shí)期即要開(kāi)始進(jìn)行綜合序列治療，早期手術(shù)可實(shí)現(xiàn)唇部正常解剖結(jié)構(gòu)和外形的恢復(fù)、關(guān)閉腭裂間隙、促進(jìn)患兒的吞咽、呼吸及發(fā)音功能恢復(fù)正常。但多次的修復(fù)手術(shù)可能會(huì)影響頜面部發(fā)育，造成上頜骨發(fā)育嚴(yán)重不足、下頜真性或假性前突、面中部凹陷、牙弓狹窄、牙列擁擠、咬合關(guān)系紊亂等一系列錯(cuò)牙合畸形并發(fā)癥[3]。錯(cuò)牙合畸形形成因素眾多，如唇腭裂修復(fù)手術(shù)導(dǎo)致肌肉、皮膚再生受損、纖維化和瘢痕組織形成，而對(duì)于完全性唇腭裂患者，有學(xué)者研究表明其側(cè)切牙發(fā)育不全也是上頜骨生長(zhǎng)障礙的一個(gè)重要指標(biāo)[4]。這類患者與其他發(fā)育性牙牙合面畸形相比較，具有治療難度高、術(shù)后復(fù)發(fā)率高等特點(diǎn)，單純正畸治療或正頜手術(shù)治療難以有效改善面部外形及牙牙合功能[5]。正頜正畸聯(lián)合治療唇腭裂繼發(fā)頜骨畸形已是目前臨床上公認(rèn)的有效手段，如上頜骨LefortⅠ型截骨、各型上下頜骨的根尖下截骨等。但此類患者往往伴有軟硬組織重度缺損、頜骨不連續(xù)、牙列缺失等多種復(fù)雜的畸形，難以有統(tǒng)一的診療計(jì)劃，需制訂個(gè)體化、功能化的干預(yù)治療方案。本例患者先后多次接受唇裂修復(fù)術(shù)、腭裂修復(fù)術(shù)、牙槽嵴裂植骨術(shù)、腭瘺修補(bǔ)術(shù)等，遺留頜骨嚴(yán)重畸形、軟組織重度缺損、牙列極度錯(cuò)亂等棘手問(wèn)題，如首次牙槽突植骨失敗，上頜骨連續(xù)性未得到恢復(fù)；多次修復(fù)手術(shù)形成十分嚴(yán)重的瘢痕組織，使得軟組織移動(dòng)困難且瘢痕牽拉作用嚴(yán)重影響頜骨移動(dòng)；腭部瘺口存在影響手術(shù)效果；上頜骨嚴(yán)重發(fā)育不足，上下頜牙列錯(cuò)亂、唇舌傾，覆合覆蓋關(guān)系失代償明顯等。故理想化的、傳統(tǒng)的正頜手術(shù)難以有效實(shí)施，需綜合考慮畸形的整體情況，制訂個(gè)體化的序列治療方案。

圖2 患者牙槽突裂植骨后，正畸后正頜外科手術(shù)前圖像Figure 2 Images of the patient after alveolar cleft bone grafting and before orthodontic and maxillary surgery

牙槽突裂植骨多在9～12歲（替牙期）完成，如若植骨量不充分或無(wú)菌操作不完善、植骨床條件不佳和手術(shù)醫(yī)生操作的經(jīng)驗(yàn)不足等，往往導(dǎo)致移植髂骨嚴(yán)重吸收，以至植骨失敗，上頜骨連續(xù)性得不到有效的恢復(fù)，側(cè)切牙、尖牙等則不能在其合適的位置萌出，加重了患者牙列不齊、咬合紊亂等問(wèn)題，故術(shù)前牙槽突裂植骨的必要性顯而易見(jiàn)[6]。本例患者早期植骨失敗，形成腭瘺，如在本次正頜手術(shù)同期植骨，既有手術(shù)操作復(fù)雜、受區(qū)創(chuàng)口關(guān)閉困難等難點(diǎn)；又存在植骨量減少、過(guò)多的骨膜剝離會(huì)造成骨塊的血供不良等風(fēng)險(xiǎn)。所以我們給予了正頜手術(shù)前正畸治療前3月的先行植骨，同期關(guān)閉腭瘺，使裂隙兩側(cè)移位牙能夠在術(shù)前、正畸治療前后排齊入牙列，降低了正畸治療過(guò)程中牙齒松動(dòng)脫落的風(fēng)險(xiǎn)，減少手術(shù)中的異常咬合干擾，上頜骨連續(xù)性的恢復(fù)可使正頜手術(shù)整體前移上頜骨，簡(jiǎn)化了術(shù)式[7]，同時(shí)降低骨壞死的風(fēng)險(xiǎn)。

圖3 患者正頜手術(shù)后圖像Figure 3 Images of the patient after orthognathic surgery

圖4 患者術(shù)后1年正畸治療結(jié)束后圖像Figure 4 Images of the patient 1 year of orthodontic treatment

唇腭裂患者上頜骨發(fā)育不全，通常需要更大的上頜骨移動(dòng)，3～5 mm是關(guān)鍵距離，過(guò)度前移上頜骨會(huì)造成骨壞死，影響患者腭咽閉合功能，上頜骨前移量過(guò)少又無(wú)法達(dá)到改善上頜后縮手術(shù)預(yù)期的效果[8]。唇腭裂術(shù)后的瘢痕牽拉會(huì)增加上頜骨術(shù)中前移難度，往往達(dá)不到術(shù)前設(shè)計(jì)的位置，故術(shù)中需徹底切斷患側(cè)鼻腔底部的粘連[9]；術(shù)中離斷翼上頜連接時(shí)，應(yīng)緊貼雙側(cè)上頜第二磨牙遠(yuǎn)中，垂直于頜平面截骨，將腭骨水平板留于原位[10]，在上頜骨前移時(shí)使軟腭肌肉在硬腭后緣的附著點(diǎn)不發(fā)生改變，保證了上頜骨在相對(duì)無(wú)牽拉狀態(tài)下充分前移，又保全了患者的腭咽閉合功能，將對(duì)語(yǔ)音功能的影響降到了最低。

正頜外科手術(shù)中，定位牙合板在實(shí)現(xiàn)三維空間移動(dòng)牙骨段的位置及固定保持牙合關(guān)系等方面起著決定性的作用[11-12]，傳統(tǒng)模型外科受石膏蠟型脫水、面弓轉(zhuǎn)移誤差等多種主觀因素影響，且傳統(tǒng)牙合板手工制作過(guò)程復(fù)雜、繁瑣、精度較差、耗時(shí)長(zhǎng)、成品誤差較大；數(shù)字化牙合導(dǎo)板制作技術(shù)可以大大縮短導(dǎo)板制作時(shí)間及減少醫(yī)務(wù)人員的精力消耗，并極大地降低誤差率，提供更加精確的成品。此類患者行頜骨手術(shù)時(shí)采用計(jì)算機(jī)輔助設(shè)計(jì)，可有效提高移動(dòng)量的精準(zhǔn)度、精確截骨范圍，實(shí)現(xiàn)患者個(gè)性化手術(shù)設(shè)計(jì)、模擬手術(shù)過(guò)程及預(yù)估手術(shù)效果。

完全性唇腭裂繼發(fā)頜骨嚴(yán)重畸形治療較棘手，需兼顧軟硬組織缺損、腭咽閉合的功能等特點(diǎn)，充分考慮手術(shù)難點(diǎn)所在，設(shè)計(jì)個(gè)性化的治療方案，計(jì)算機(jī)輔助外科及3D打印技術(shù)使手術(shù)操作可模擬、結(jié)果可預(yù)測(cè)，兼具精準(zhǔn)度高和成本小、節(jié)約醫(yī)療資源等特點(diǎn)，是一種較理想的唇腭裂正畸正頜手術(shù)聯(lián)合治療的輔助方法。

本例患者采用此種個(gè)性化正畸正頜外科聯(lián)合治療的方法取得較好的治療效果，患者及其家屬對(duì)于咀嚼功能及面型恢復(fù)等均較滿意，美中不足的是病例較少，后期我們將擴(kuò)大病例數(shù)進(jìn)行進(jìn)一步研究。