閆冬梅,施慶喜,仝嬌,馬珊,趙星星,車世紅
揚(yáng)州大學(xué)附屬連云港市婦幼保健院兒童保健科,江蘇連云港市 222000
高危兒是指在胎兒期、分娩時(shí)、新生兒期受高危因素的損傷(尤其是中樞神經(jīng)系統(tǒng)),已發(fā)生或可能發(fā)生功能損害的早期嬰兒[1‐2]。根據(jù)發(fā)生腦損傷后遺癥的風(fēng)險(xiǎn)高低,高危兒被分為A類(低)和B類(高)。以高危兒常見的腦損傷后遺癥腦癱為例,高危兒患病風(fēng)險(xiǎn)是正常新生兒的30 倍[3]。高危兒管理是針對(duì)具有高危因素的嬰幼兒,對(duì)其生長發(fā)育,尤其是神經(jīng)心理發(fā)育,進(jìn)行有目的的科學(xué)評(píng)估和管理,及時(shí)發(fā)現(xiàn)發(fā)育偏離/異常的高危兒,并予以早期規(guī)范化干預(yù)與治療,從而預(yù)防殘疾發(fā)生的一系列管理措施[4‐5]。區(qū)域群體高危兒規(guī)范化管理是提高當(dāng)?shù)厝丝谒刭|(zhì)至關(guān)重要的方法[6‐8]。我國因部門協(xié)作等諸多問題,高危兒網(wǎng)絡(luò)監(jiān)測體系只能囿于一院、一部門,難以在區(qū)域范圍內(nèi)充分整合地方資源,調(diào)動(dòng)管理資金開展區(qū)域性高危兒管理,致使部分高危兒疏于管理。
近年來,連云港市婦幼保健院逐步整合并利用婦幼保健管理網(wǎng)絡(luò)和殘聯(lián)殘障兒童康復(fù)網(wǎng)絡(luò),構(gòu)建高危兒網(wǎng)絡(luò)化管理體系,嘗試在部門間(主要是殘聯(lián)和婦幼保健院)共享患兒部分信息,架構(gòu)高危兒客觀登記與早期干預(yù)信息間的橋梁。為探討該管理體系在兒童殘疾預(yù)防方面的可能作用,本研究組在該體系框架下對(duì)連云港地區(qū)活產(chǎn)B 類高危兒進(jìn)行規(guī)范管理并追蹤其預(yù)后。
收集2015 年7 月1 日至2016 年6 月30 日出生、居住于連云港市區(qū)和灌云縣、在連云港市婦幼保健綜合管理平臺(tái)登記的B類存活高危兒1252例。
納入標(biāo)準(zhǔn):①家長愿意配合追蹤隨訪;②能夠配合進(jìn)行高危兒養(yǎng)育及早期干預(yù)指導(dǎo),并能夠進(jìn)行追蹤隨訪。
排除標(biāo)準(zhǔn):①存在先天性缺陷(如先天性心臟病、先天性發(fā)育畸形等);②診斷為遺傳性疾??;③在研究期間因各種原因死亡。
脫落標(biāo)準(zhǔn):不能按時(shí)連續(xù)隨診超過3次。
根據(jù)是否接受網(wǎng)絡(luò)化管理分為對(duì)照組(n=594)和試驗(yàn)組(n=658)。
本研究經(jīng)過連云港市婦幼保健院倫理委員會(huì)審查通過(LYG‐ME2019007)。
1.2.1 標(biāo)記高危兒
連云港市區(qū)和灌云縣各級(jí)醫(yī)療保健機(jī)構(gòu)對(duì)本單位發(fā)現(xiàn)的高危兒在連云港市婦幼保健綜合管理平臺(tái)上進(jìn)行標(biāo)記。
1.2.2 建立高危兒管理檔案及隨訪登記表
研究人員從連云港婦幼保健綜合管理平臺(tái)系統(tǒng)/兒童管理/高危兒(北京龍騰信揚(yáng)信息技術(shù)有限公司)每周下載1 次新出生高危兒名單,為符合納入條件的高危兒建立管理檔案和隨訪登記表。管理檔案內(nèi)容包括患兒及家庭基本信息,每次門診隨診的問診、檢查記錄和處理信息;隨訪登記表內(nèi)容包括隨訪日期、大運(yùn)動(dòng)、精細(xì)運(yùn)動(dòng)、語言、適應(yīng)能力和社會(huì)行為的發(fā)育情況。
1.2.3 高危兒管理工作
1.2.3.1 對(duì)照組
研究人員僅在建檔時(shí),以電話形式或者當(dāng)面告知家長按期帶領(lǐng)高危兒到當(dāng)?shù)貎罕iT診進(jìn)行體檢、神經(jīng)心理測評(píng)和早期干預(yù)指導(dǎo)。
門診隨診頻率:6 月齡內(nèi)每月1 次,6~12 月齡每兩個(gè)月1次,1~2歲每3個(gè)月1次??傆?jì)13次。
不能按時(shí)隨診時(shí),研究人員不進(jìn)行督導(dǎo)和隨訪。
1.2.3.2 試驗(yàn)組
研究人員按時(shí)、主動(dòng)電話督促家長按期帶領(lǐng)高危兒到當(dāng)?shù)貎罕iT診進(jìn)行體檢、神經(jīng)心理測評(píng)和早期干預(yù)指導(dǎo)。門診隨診頻率同對(duì)照組。
不能按時(shí)隨診時(shí),研究人員通過高危兒管理網(wǎng)絡(luò)系統(tǒng)記錄的聯(lián)系方式進(jìn)行電話隨訪和督導(dǎo)。
對(duì)于失訪兒童也要通過當(dāng)?shù)厣鐓^(qū)盡量通知到戶。
1.2.3.3 發(fā)育異常/偏離
無論對(duì)照組還是試驗(yàn)組高危兒,一旦發(fā)現(xiàn)該患兒存在發(fā)育異常/偏離現(xiàn)象,立即轉(zhuǎn)介市級(jí)婦幼保健院高危兒管理科重點(diǎn)隨訪,不服從轉(zhuǎn)介者,上報(bào)市級(jí)婦幼保健院,由其委派高危兒管理科人員主動(dòng)隨訪,并建立高危兒家長群,定時(shí)答疑。研究小組對(duì)該患兒進(jìn)行追蹤隨訪,記錄發(fā)育關(guān)鍵期的功能狀況評(píng)估數(shù)據(jù)。
1.2.4 功能評(píng)價(jià)方法及數(shù)據(jù)采集
觀察時(shí)間2 年。在高危兒滿兩歲前的各個(gè)關(guān)鍵期(第1、3、6、8、12、15、18、24 月齡)對(duì)兒童功能狀況進(jìn)行評(píng)估。研究人員收集試驗(yàn)前后測評(píng)相關(guān)數(shù)據(jù)。
1.2.4.1 家長依從性評(píng)價(jià)
通過2 歲之內(nèi)參與隨訪(門診隨訪或電話隨訪)次數(shù)進(jìn)行家長依從性評(píng)價(jià)。隨訪次數(shù)≥10 次者為依從性好,隨訪次數(shù)≤6 次為依從性差,7~9 次為依從性一般[4,9‐10]。
1.2.4.2 發(fā)育情況評(píng)價(jià)
運(yùn)用0~6 歲兒童神經(jīng)心理發(fā)育診斷量表(兒心量表)[10‐12]和體格檢查進(jìn)行高危兒發(fā)育情況評(píng)價(jià)。有明確的神經(jīng)、心理發(fā)育異常者或者兒心量表測試結(jié)果中一個(gè)功能區(qū)或者多個(gè)功能區(qū)測試分值≤75 分為發(fā)育異常;兒心量表測試結(jié)果中一個(gè)功能區(qū)或者多個(gè)功能區(qū)測試分值76~89 分為發(fā)育偏離;兒心量表測試結(jié)果中所有功能區(qū)測試分值≥90分為發(fā)育正常。
1.2.4.3 發(fā)育異常程度評(píng)價(jià)
選取兒童殘疾評(píng)定量表(Pediatric Evaluation of Disability Inventory,PEDI)[13‐14]中一般2歲兒童能夠完成的55項(xiàng)內(nèi)容評(píng)價(jià)發(fā)育異常兒童的病情嚴(yán)重程度。能夠完成≥41 個(gè)項(xiàng)目為輕度,能夠完成≤14 個(gè)項(xiàng)目為重度,能夠完成15~40個(gè)項(xiàng)目為中度。
1.2.4.4 發(fā)育異常兒童功能狀況評(píng)價(jià)
選用《國際功能、殘疾和健康分類(兒童與青少年版)》(International Classification of Functioning,Dis‐ability and Health‐Children and Youth version,ICF‐CY)腦性癱瘓核心分類組合[15‐18]進(jìn)行發(fā)育異常兒童的功能測評(píng)。包括ICF 中的精神功能(b1 項(xiàng):含b110、b114、b117、b122、b126、b130、b134、b140、b144、b164和b172)、發(fā)聲和言語功能(b3項(xiàng))、神經(jīng)肌肉骨骼和運(yùn)動(dòng)相關(guān)功能(b7 項(xiàng):含b710、b715、b720、b729、b730、b735、b740、b750、b760、b765、b770 和b780)、身體結(jié)構(gòu)(s 項(xiàng):含s1、s2、s7)、學(xué)習(xí)和應(yīng)用知 識(shí)(d1 項(xiàng):含d110、d115、d130、d131、d160 和d161)、一般任務(wù)和要求(d2 項(xiàng):含d210、d220、d240、d250)、交流(d3)、活動(dòng)(d4)、自理(d5)、人際交往和人際關(guān)系(d7)以及環(huán)境因素(e310、e355 和e115)等項(xiàng)目進(jìn)行評(píng)分。
采用SPSS 19.0 進(jìn)行統(tǒng)計(jì)學(xué)分析。運(yùn)用χ2檢驗(yàn)分析高危兒家庭基本狀況及試驗(yàn)前后高危兒家長依從性、高危兒轉(zhuǎn)歸、發(fā)育異常高危兒病情嚴(yán)重程度和高危兒發(fā)育偏離能區(qū)分布情況;運(yùn)用t檢驗(yàn)分析高危兒父母基本情況和發(fā)育異常兒童的基本功能狀況。顯著性水平α=0.05。
對(duì)照組入組594 例,失訪204 例,最終納入390例;試驗(yàn)組入組658 例,失訪108 例,最終納入550例。
兩組性別、父親就業(yè)情況、家庭月收入、家庭形態(tài)無顯著性差異(P>0.05),父母親年齡、父母親文化程度、母親就業(yè)情況、子女?dāng)?shù)和父母對(duì)疾病的認(rèn)知有顯著性差異(P<0.05)。見表1。
試驗(yàn)組高危兒管理依從性顯著優(yōu)于對(duì)照組(P<0.001)。見表2。
試驗(yàn)組2 歲時(shí)高危兒發(fā)育轉(zhuǎn)歸情況顯著優(yōu)于對(duì)照組(P<0.001)。初始發(fā)現(xiàn)異常時(shí)間在0~6 月齡,兩組預(yù)后存在非常高度顯著性差異(P<0.001);初始發(fā)現(xiàn)異常時(shí)間在7~12 月齡,預(yù)后差異不顯著(P>0.05)。見表3。
試驗(yàn)組發(fā)育異常高危兒2 歲時(shí)病情嚴(yán)重程度顯著低于對(duì)照組(P<0.001)。初始發(fā)現(xiàn)偏離/異常時(shí)間在0~6 月齡,兩組病情輕重程度存在非常顯著性差異(P<0.01);初始發(fā)現(xiàn)偏離/異常時(shí)間在7~12 月齡的差異不顯著(P>0.05)。見表4。
表1 兩組一般情況比較
表2 兩組高危兒管理依從性情況比較(n)
試驗(yàn)組高危兒2 歲時(shí)各能區(qū)的發(fā)育偏離/異常情況均明顯低于對(duì)照組(P<0.01)。見表5。
兩組發(fā)育異常兒童身體結(jié)構(gòu)(s 項(xiàng))、d3、d4、d5和e115 的功能狀況得分無顯著性差異(P>0.05),b1、b3、b7、d1、d2、d7和e310、e355的功能狀況得分有顯著性差異(P<0.05)。見表6。
表3 兩組2歲時(shí)高危兒發(fā)育轉(zhuǎn)歸情況比較(n)
表4 兩組發(fā)育異常高危兒2歲時(shí)病情嚴(yán)重程度比較(n)
表5 對(duì)照組和試驗(yàn)組高危兒2歲時(shí)發(fā)育偏離/異常能區(qū)覆蓋情況比較(n)
表6 發(fā)育異常高危兒初確診時(shí)功能狀況評(píng)分比較
根據(jù)連云港市殘疾人聯(lián)合會(huì)數(shù)據(jù)統(tǒng)計(jì),2015年之前連云港市每年大約新增高危兒2.4萬人次,B類高危兒約1 萬人次,其中200~300 人發(fā)生腦癱,此外還有相當(dāng)一部分高危兒發(fā)生精神發(fā)育遲滯、孤獨(dú)癥譜系障礙等疾病。每年江蘇省財(cái)政為這些殘疾兒童支出約1000 萬元的康復(fù)費(fèi)用,給家庭和社會(huì)帶來了巨大壓力。
預(yù)防兒童殘疾發(fā)生的關(guān)鍵不僅是減少高危兒發(fā)生,更要阻斷高危兒的不良轉(zhuǎn)歸[19‐20]。早期干預(yù)的高危兒,其運(yùn)動(dòng)、語言、適應(yīng)性等能達(dá)到正常同齡兒童水平的可能性高達(dá)90%以上??祻?fù)醫(yī)學(xué)強(qiáng)調(diào)高危兒的診治原則就是早發(fā)現(xiàn)、早干預(yù)[21‐22]。
高危兒腦損傷嚴(yán)重時(shí)可發(fā)展成腦癱[23‐25]。為了早期干預(yù),國際上開展了各種研究,如國際腦癱組織、歐洲腦癱監(jiān)測組織、澳大利亞腦癱登記數(shù)據(jù)庫、澳大利亞腦癱與發(fā)展醫(yī)學(xué)研究院、丹麥腦癱登記機(jī)構(gòu)等的目標(biāo)對(duì)象是腦損傷后遺癥階段的腦癱兒童,但對(duì)兒童腦損傷高危人群的有效管理不足。根據(jù)《世衛(wèi)組織2014~2021 年全球殘疾行動(dòng)計(jì)劃:增進(jìn)所有殘疾人的健康》[26‐27],各國應(yīng)加強(qiáng)和推廣康復(fù)服務(wù),完善康復(fù)體系建設(shè),支持關(guān)于殘疾相關(guān)服務(wù)研究,促進(jìn)利益攸關(guān)方采取協(xié)調(diào)一致的全球行動(dòng),提升全生命周期的康復(fù)服務(wù)能力。針對(duì)高危兒童殘疾預(yù)防等方面尚無有效措施。
近年來,國家及地方政府針對(duì)高危兒管理出臺(tái)多個(gè)政策文件。高危兒系統(tǒng)管理需要多部門協(xié)作,并不斷完善體制建設(shè)和信息保障[28‐29]。自2015 年以來,連云港市各級(jí)殘疾人聯(lián)合會(huì)及婦幼保健單位以高危兒早期篩查與干預(yù)為核心開展網(wǎng)絡(luò)管理,輔以電話追蹤、門診個(gè)性化指導(dǎo),提高家長對(duì)疾病的認(rèn)知,家長參與高危兒隨診及干預(yù)的依從性逐年遞增,越來越多的高危兒接受早期干預(yù),高危兒不良轉(zhuǎn)歸發(fā)生率逐漸減少,即使發(fā)生發(fā)育偏離/異常,盡早獲得早期干預(yù)的高危兒病情嚴(yán)重程度仍明顯輕于未能及時(shí)獲得早期干預(yù)的兒童。連云港市殘疾人聯(lián)合會(huì)調(diào)查顯示,年新增腦癱兒童數(shù)量由237 人次(2015 年年初統(tǒng)計(jì))降至78 人次(2018 年年初統(tǒng)計(jì)),年新增重癥腦癱兒童由62 人次(2015 年年初統(tǒng)計(jì))降至24 人次(2018 年年初統(tǒng)計(jì))。本研究結(jié)果表明,腦損傷高危兒經(jīng)過積極干預(yù),即使殘留腦損傷癥狀,病情程度也明顯減輕。因此可以推斷,針對(duì)高危兒進(jìn)行多部門合作、系統(tǒng)管理能夠有效預(yù)防殘疾發(fā)生。
本研究中,雖然兩組發(fā)生發(fā)育偏離兒童的數(shù)量具有顯著差異,但試驗(yàn)組發(fā)育偏離兒童的適應(yīng)性行為和語言發(fā)育能區(qū)的發(fā)育偏離率明顯高于其他能區(qū),這種情況在對(duì)照組則不明顯。研究者與家長一致認(rèn)為可能是早期干預(yù)中偏重進(jìn)行大運(yùn)動(dòng)、精細(xì)運(yùn)動(dòng)(這兩個(gè)能區(qū)的發(fā)育偏離較易被發(fā)現(xiàn))干預(yù)訓(xùn)練的結(jié)果,而對(duì)日常生活、玩耍能力和溝通交流能力訓(xùn)練的忽視導(dǎo)致適應(yīng)性行為和語言能區(qū)得分偏低。但是,如果兒童的適應(yīng)能力、社交行為和語言能區(qū)都明顯偏離,則應(yīng)采用嬰幼兒孤獨(dú)癥篩查量表(Checklist for Autism in Tod‐dlers,CHAT)篩查,以防止共患行為問題。
另外,本研究按照ICF對(duì)診斷為發(fā)育異常(尚未開始規(guī)范性康復(fù)治療)的兒童進(jìn)行功能測評(píng),發(fā)現(xiàn)對(duì)照組發(fā)育異常的兒童基本功能得分普遍低于試驗(yàn)組。說明在高危兒系統(tǒng)管理過程中,早期干預(yù)技術(shù)的盡早介入能夠有效提高后遺癥期兒童的功能水平[30‐31]。同時(shí)也發(fā)現(xiàn)以下幾點(diǎn)。首先,兩組兒童s 項(xiàng)(身體結(jié)構(gòu))并無顯著性差異,這是因?yàn)樵缙诟深A(yù)并不能改變兒童的身體結(jié)構(gòu)。其次,兩組兒童年齡均較小,使用語言、信號(hào)和符號(hào)進(jìn)行交流、變換身體姿勢或位置轉(zhuǎn)移能力以及照顧自己的日常生活自理能力多掩蓋在家長的大量幫助之下,至少在當(dāng)前并不需要個(gè)人日常生活用產(chǎn)品的技術(shù)支持(e115),他們在d3(交流)、d4(活動(dòng))和d5(自理)功能方面暫時(shí)也未看到明顯的差距。最后,隨著兩組兒童在b 項(xiàng)(身體功能)差距逐漸增大,其主動(dòng)參與日?;顒?dòng)的能力和欲望加強(qiáng),故而表現(xiàn)出試驗(yàn)組在d1(學(xué)習(xí)和應(yīng)用知識(shí))、d2(一般任務(wù)和要求)、d7(人際交往)能力方面明顯優(yōu)于對(duì)照組。試驗(yàn)組兒童病情的快速好轉(zhuǎn)鼓勵(lì)了提供熱情幫助的周圍人。因此,試驗(yàn)組兒童所獲得的環(huán)境支持(直系親屬如母親為孩子提供物質(zhì)和情感支持,以及衛(wèi)生專業(yè)人員提供康復(fù)服務(wù)的支持)也好于對(duì)照組。
發(fā)現(xiàn)高危兒發(fā)育偏離/異常以后,通過積極有效的干預(yù),能夠有效改善高危兒最終發(fā)育轉(zhuǎn)歸情況。其中,0~6 月齡獲得診治的高危兒預(yù)后明顯好于高年齡段,這符合既往研究認(rèn)為的高危兒“早診斷、早干預(yù)”原則。另外,預(yù)后不良高危兒的致病因素、病理特點(diǎn)甚至解剖結(jié)構(gòu)是患兒發(fā)生難以逆轉(zhuǎn)功能障礙的根本原因,即便早期干預(yù)改善部分功能狀況,仍難以完全擺脫疾病困擾。因此,除了繼續(xù)開展高危兒診治的醫(yī)學(xué)研究之外,也應(yīng)深入思考高危因素新生兒,尤其是預(yù)后判斷極度不良腦損傷高危兒救治的社會(huì)學(xué)和倫理學(xué)意義。
在本研究中,各部門工作目標(biāo)一致,給予研究者莫大鼓勵(lì),但其工作方式、管理方式以及運(yùn)行模式的不同確實(shí)給研究者帶來巨大的挑戰(zhàn),因此本監(jiān)測網(wǎng)絡(luò)也存在一定局限性。未來,進(jìn)行多學(xué)科合作、多部門參與的高危兒管理體系建設(shè)研究將會(huì)是高危兒管理研究的發(fā)展方向。