董 婧 張婧秋 張 良 陳柳青

武漢市第一醫(yī)院皮膚科，武漢，430022

甲下外生性骨疣(subungual exostosis)是一種發(fā)生于末節(jié)指(趾)骨甲下或甲旁的單發(fā)良性骨腫瘤。臨床表現(xiàn)為指(趾)甲下或甲遠(yuǎn)端緩慢增長(zhǎng)的外生性結(jié)節(jié)腫塊。常伴有疼痛、指(趾)甲畸形，甲周感染等。X線可顯示末節(jié)指(趾)骨背側(cè)特征性骨性突起。由于對(duì)疾病的認(rèn)識(shí)不足，臨床常與其他甲病相混淆，易誤診為甲癬、化膿性肉芽腫、病毒疣、甲周纖維瘤、甲溝炎、嵌甲等。手術(shù)治療方式選擇不當(dāng)、切除不徹底是導(dǎo)致疾病的復(fù)發(fā)率高的主要原因[1]。現(xiàn)將我科皮外病區(qū)2014-2019年收治的12例甲下外生性骨疣患者的臨床特征，組織病理學(xué)特點(diǎn)及手術(shù)治療方式回顧分析如下。

1 對(duì)象與方法

1.1 對(duì)象 12例病例均來(lái)源于2014-2019年我科皮外病區(qū)收治的患者。所有患者均留存臨床照片，病歷資料完善，并均行X線及組織病理確診為甲下外生性骨疣。對(duì)所有患者的臨床資料進(jìn)行回顧性分析。

1.2 方法 回顧性分析患者的發(fā)病年齡、病程、誘發(fā)因素、皮損特征、病理表現(xiàn)和手術(shù)治療方式及復(fù)發(fā)情況。

2 結(jié)果

2.1 一般情況 12例患者中男5例，女7例，男女比例為1∶1.4。發(fā)病年齡5～69歲，平均28.83歲。其中18歲及以下患者6例，男5例，女1例，男女比例為5∶1；18歲以上6例，均為女性。病程1～48個(gè)月，平均11.92個(gè)月。發(fā)病部位為足趾者9例，其中拇趾4例，第2趾2例，第4趾2例，第3趾1例。發(fā)病于手指者3例，食指、中指和無(wú)名指各1例。所有患者均無(wú)家族史。

2.2 誘發(fā)因素及既往診療經(jīng)過(guò) 4例外傷后誘發(fā)，1例感染后誘發(fā)，1例有長(zhǎng)期穿高跟鞋的習(xí)慣。其余6例均為自發(fā)出現(xiàn)皮損，無(wú)明顯誘因。12例患者中1例為初診患者，其余11例曾有就診經(jīng)歷，均被誤診為其他疾病。其中6例誤診為病毒疣，3例誤診為甲癬，2例誤診為化膿性肉芽腫。

2.3 臨床表現(xiàn) 表現(xiàn)均為指(趾)甲下內(nèi)外側(cè)緣或甲遠(yuǎn)端，單個(gè)孤立的外生性腫塊，質(zhì)硬(圖1a，2a)。1例患者骨疣未伸出甲床，其余11例骨疣均伸出甲床。因腫塊大小不同，12例均伴有不同程度的甲畸形。所有病例均無(wú)潰瘍表現(xiàn)，僅有1例合并感染。伴隨癥狀：6例患者有自發(fā)疼痛，2例患者行走時(shí)疼痛，其余4例無(wú)任何自覺(jué)癥狀。

2.4 影像學(xué)特征 X線提示：病變?cè)缙跒橹钢汗悄┕?jié)骨旁或末端軟組織致密陰影，并不附著于骨。隨著病變進(jìn)展骨疣內(nèi)鈣化和樑狀骨形成，呈現(xiàn)骨性的增生物，無(wú)骨膜反應(yīng)，也無(wú)附著部骨皮質(zhì)缺損(圖1b，1c)。

2.5 組織病理學(xué)特征 組織學(xué)上，典型的甲下外生性骨疣鏡下可見分層結(jié)構(gòu)：最表面是纖維層(相當(dāng)于骨膜)，往下是增生活躍的纖維母細(xì)胞層，再下層是纖維軟骨層，最下層是骨組織(圖1d，1e)。

2.6 手術(shù)治療 本組研究中11例患者骨疣均伸出甲床，1例未伸出甲床，但甲板出現(xiàn)缺損。所有患者均采用手術(shù)治療方案，均行指(趾)根部神經(jīng)阻滯麻醉，在指(趾)根部止血帶控制下鈍性小心剝離。采用鈍性分離甲板與甲床，必要時(shí)去除部分甲板至充分暴露皮損。自皮損中央橢圓形切口切開皮膚至可深及深層增生骨組織，使用組織剪沿表面剝離腫瘤纖維軟骨帽，使用咬骨鉗切除趾骨表面骨性增生物，并進(jìn)一步修剪其基底部至露出骨組織。于正常骨組織表面刮除腫瘤組織至露出指(趾)骨正常松質(zhì)。在不影響暴露皮損的前提下，術(shù)中盡可能保留健康甲板，同時(shí)避免甲溝組織損傷。最后均以5-0無(wú)創(chuàng)傷縫合線修復(fù)甲床，行甲床重建(圖2a～2c)。

2.7 術(shù)后隨訪結(jié)果 12例患者中11例術(shù)后得到隨訪，時(shí)間3～18個(gè)月，平均11.9個(gè)月。隨訪患者中均無(wú)復(fù)發(fā)。

3 討論

甲下外生性骨疣是一種少見的發(fā)生于手指、足趾，末節(jié)的單發(fā)良性骨軟骨增生性疾病， 由Dupuytren于1847年首次報(bào)道[2]。好發(fā)于青少年，最近文獻(xiàn)報(bào)道小于18歲的患者占55%，男女發(fā)病率約為1∶1[3]。本組研究男女發(fā)病率約為1∶1.2，與報(bào)道大致相同，但值得注意的是小于18歲患者中男性占80%以上，而大于18歲患者均為女性，因此推測(cè)發(fā)病率男女性別比與年齡分布有關(guān)，目前尚無(wú)相關(guān)報(bào)道。該病可累及手指和足趾各指(趾)，但足拇趾發(fā)病率最高[4]，且發(fā)病部位多位于指(趾)背內(nèi)側(cè)[5]。病因及確切的發(fā)病機(jī)制尚不清楚，可能與外傷、感染、遺傳基因異常、軟骨囊腫的激活等有關(guān)[6]，也有許多學(xué)者認(rèn)為該病多由外傷刺激引起[7]。本組患者中4例有明確的外傷史，1例有長(zhǎng)期穿高跟鞋的習(xí)慣，均說(shuō)明該病的發(fā)生與局部損傷及機(jī)械刺激有關(guān)。甲下外生性骨疣臨床表現(xiàn)為指(趾)遠(yuǎn)端甲下或甲旁的堅(jiān)實(shí)、疼痛性甲下結(jié)節(jié)，常使甲板上抬，可伴有指(趾)畸形、缺損或潰瘍形成。部分患者初期無(wú)自覺(jué)癥狀，隨著病情進(jìn)展，瘤體的增大，慢性損傷，機(jī)械刺激或繼發(fā)感染后，局部可出現(xiàn)疼痛。本病臨床上易與甲下疣、化膿性肉芽腫、甲下血管球瘤、黏液纖維瘤、甲下黑素瘤、內(nèi)生軟骨瘤、甲癬、嵌甲、甲溝炎等混淆，造成漏診誤診。影像學(xué)檢查有助于臨床診斷。X線通常表現(xiàn)為末節(jié)指(趾)骨尖端遠(yuǎn)離其近端骨骺有骨性腫物突出于背側(cè)骨皮質(zhì)，密度與正常指(趾)骨相同，基底與指(趾)骨相連，且垂直指(趾)骨遠(yuǎn)端生長(zhǎng)，無(wú)骨膜反應(yīng)及溶骨性破壞[8]。典型的甲下外生性骨疣組織病理表現(xiàn)可見分層結(jié)構(gòu)：最表面是纖維層(相當(dāng)于骨膜)，往下是增生活躍的纖維母細(xì)胞層，再下層是纖維軟骨層，最下層是軟骨化骨形成的骨小梁[9]。

甲下外生性骨疣首選手術(shù)治療。迄今有文獻(xiàn)報(bào)道的手術(shù)方式有多種[10,11]，多不再主張拔甲，目前公認(rèn)常用的手術(shù)方式多取決于外生性骨疣是否從甲床部位伸出。如腫瘤較小，未伸出甲床，多采用魚嘴式切口從指(趾)末端最小范圍直接楔形切除骨疣，盡量不損傷甲床；如從甲床伸出，或者腫瘤較大，則需切除部分甲板，背側(cè)切開完全切除，再行甲床重建[3,12,13]。本組研究患者11例外生骨疣均伸出甲床，其中1例雖未伸出甲床，但腫瘤較大，且甲板已經(jīng)出現(xiàn)遠(yuǎn)端缺損，故全部采用了切除甲板后背側(cè)切除的手術(shù)方式。部分患者由于人為因素引起的甲板缺損，可改變腫瘤的生長(zhǎng)方向，從而出現(xiàn)盡管骨疣疣體比較大，卻仍然不會(huì)伸出甲床的現(xiàn)象。因此，手術(shù)路徑及術(shù)式的選擇應(yīng)以完全徹底切除骨疣為原則，不能僅以是否伸出甲床為唯一判斷標(biāo)準(zhǔn)。甲下外生性骨疣手術(shù)切除仍有復(fù)發(fā)的可能，骨疣越大，復(fù)發(fā)的幾率越大，但主要原因與第一次手術(shù)未完全切除病損有關(guān)[3]。有學(xué)者認(rèn)為術(shù)中僅僅使用咬骨鑷，而沒(méi)有使用刮匙可導(dǎo)致疾病復(fù)發(fā)[14]。國(guó)內(nèi)劉紅霞等[15]認(rèn)為組織層次上錯(cuò)將軟骨帽認(rèn)為是甲床，手術(shù)時(shí)將其保留，是術(shù)后復(fù)發(fā)的主要原因。另外，骨疣較大時(shí)，將骨疣基底部姑息切除而未達(dá)正常骨組織，是造成術(shù)后復(fù)發(fā)率高的另一原因。手術(shù)完全切除甲下外生性骨疣雖然可以達(dá)到治療的目的，但術(shù)后也可出現(xiàn)甲畸形，影響美觀，或繼發(fā)嵌甲。因此術(shù)中在保證骨疣完整切除的前提下，盡量保留指(趾)甲板及正常的甲床和甲溝組織，分離骨疣時(shí)盡量貼近甲板端，減少對(duì)甲床的損傷，可兼顧術(shù)后美容效果。本研究病例組隨訪中雖未出現(xiàn)復(fù)發(fā)情況，可能與病例數(shù)有限及隨訪時(shí)間有關(guān)，國(guó)內(nèi)尚無(wú)大樣本的數(shù)據(jù)，有待更進(jìn)一步的研究。

甲下外生性骨疣患者大部分初診并不會(huì)選擇皮膚科。有Meta分析發(fā)現(xiàn)，在167篇有關(guān)甲下外生性骨疣的文獻(xiàn)中僅有21.7%發(fā)表于皮膚科雜志[13]。并且該疾病較易誤診，約有10%的患者因誤診導(dǎo)致治療延誤[3]。本研究中11例患者均被誤診為其他疾病。因此，皮膚科醫(yī)生對(duì)該疾病的認(rèn)識(shí)仍然存在很大不足。本研究系統(tǒng)歸納了我院12例甲下外生性骨疣患者的臨床特點(diǎn)、影像學(xué)表現(xiàn)、病理特征及手術(shù)方法，并分析了其復(fù)發(fā)的原因。旨在讓皮膚科醫(yī)生提高對(duì)該疾病的認(rèn)識(shí)，早期發(fā)現(xiàn)，正確診斷，并選擇適當(dāng)?shù)氖中g(shù)方式，在降低其誤診漏診率、復(fù)發(fā)率的同時(shí)兼顧美容效果。