周鵬 邵宏斌 楊勤旭 陳鋒鋒 姚彥斌 李慎松

作者單位：730050 甘肅，解放軍蘭州總醫(yī)院骨科中心運動醫(yī)學科

彌漫性巨細胞腫瘤是一類少見的增生性疾病，其在關(guān)節(jié)腔內(nèi)也分為局限型及彌漫型，后期易侵襲性關(guān)節(jié)并破壞周圍組織，其臨床表現(xiàn)復雜不一，部分患者可表現(xiàn)為侵襲性生長和術(shù)后易復發(fā)。本病最多見于膝關(guān)節(jié)，其次是髖、踝關(guān)節(jié)，肩、肘關(guān)節(jié)。目前尚無研究表明彌漫性巨細胞瘤多由創(chuàng)傷所致。2017 年 12 月，我院收治 1 例肩關(guān)節(jié)復發(fā)性脫位致肩關(guān)節(jié) Bankart 損傷合并彌漫性巨細胞腫瘤病例，現(xiàn)報告如下。

臨床資料

患者，男，22 歲，因“外傷致右肩關(guān)節(jié)疼痛不穩(wěn)2 年，加重 1 月余”入院。患者緣于 2 年前在格斗擒拿中右肩過度后伸時突然出現(xiàn)右肩部疼痛、活動受限，自覺肩關(guān)節(jié)被鎖住，右肩部因疼痛活動明顯受限，隊醫(yī)手法復位后緩解，下午繼續(xù)訓練，后期每參加劇烈活動時肩關(guān)節(jié)偶有脫位，2 年內(nèi)共脫位 7～8 次。多于活動時右上肢后伸易發(fā)生，起初可自行緩解，后期需手法復位。因反復發(fā)作的肩關(guān)節(jié)脫位，來我院就診，患者病程中無頭暈乏力，無盜汗，無胸悶氣短心慌，無惡心嘔吐，飲食、睡眠、精神好，大小便未見異常。?？撇轶w：右肩關(guān)節(jié)未見畸形，右側(cè)喙肩弓壓痛。右肩關(guān)節(jié)痛弧征陰性，Neer 癥陰性。肩關(guān)節(jié)恐懼征陽性，抽屜試驗陽性，肩關(guān)節(jié)撞擊試驗陰性，主被動活動無明顯受限，右側(cè)三角肌無明顯萎縮，余查體未見明顯異常。輔助檢查：我院 MRI 提示：右側(cè)肩關(guān)節(jié)盂下方、關(guān)節(jié)腔內(nèi)異常結(jié)節(jié)，考慮滑膜病變，滑膜囊腫或其它。我院 CT 提示：右肩胛盂下唇局部骨皮質(zhì)不完整并軟組織結(jié)節(jié)影，結(jié)合 MRI，考慮滑膜病變。

治療方法

在完善相關(guān)臨床檢查后，排除術(shù)前禁忌證，遂行手術(shù)治療。常規(guī)全麻+臂叢麻醉，右側(cè)臥位，右臂外展牽引架牽引，常規(guī)消毒鋪單。關(guān)節(jié)腔穿刺注射 50 ml 生理鹽水+0.5 mg 腎上腺素后取右肩關(guān)節(jié)鏡后方入路、前方入路、前外側(cè)入路，置入關(guān)節(jié)鏡，探查盂肱關(guān)節(jié)腔，鏡下見肱二肌長頭腱走形及張力正常，盂唇關(guān)節(jié)囊復合體于 9:00～12:00 位置間與關(guān)節(jié)盂唇形成分離，盂唇磨損斷裂，回縮粘連于肩胛頸，肩袖完整，前下盂唇處可見約 2×1 cm 紅色囊壁樣組織，取出送病理檢查 ( 圖 1 )。經(jīng)肩關(guān)節(jié)鏡前外側(cè)入路觀察、經(jīng)肩關(guān)節(jié)前方入路使用骨剝將回縮粘連于肩胛頸之盂唇關(guān)節(jié)囊復合體松解，見盂唇關(guān)節(jié)囊復合體可輕松復位，使用磨鉆將肩胛盂緣骨面新鮮化，于關(guān)節(jié)盂2 點、3 點、4 點、5 點半部位使用導向器定位于肩胛盂緣，與肩關(guān)節(jié)面呈 45° 角鉆孔，置入 4 枚 2.8 mm 帶線錨釘 ( 由美國施樂輝公司提供 )，使用抓線器依次將錨釘所帶縫線自后方入路套管抓出，于前方入路使用 Penetrator逆向過線器將盂唇關(guān)節(jié)囊復合體經(jīng)盂唇下方錨釘位置穿出，將錨釘靠外側(cè)縫線經(jīng)過線器縫合于盂唇關(guān)節(jié)囊復合體，使用抓線器將錨釘縫線自前方入路拉出，使用推結(jié)器打結(jié)固定，見固定穩(wěn)定，清點敷料器械，全層縫合關(guān)節(jié)鏡切口，關(guān)節(jié)腔穿刺后注射玻璃酸鈉 20 mg，無菌敷料局部加壓包扎，術(shù)畢。右肩關(guān)節(jié)外展抱枕固定，術(shù)后患者麻醉未清醒，送至恢復室。術(shù)后病理回報：病檢組織由纖維組織、滑膜組織及組織細胞構(gòu)成，見大量多核細胞浸潤，免疫組化結(jié)果：CD163 ( + )，CD68 ( + )，Ki67 ( index 10% )，LCA ( - )，CKp ( - )，考慮：右肩關(guān)節(jié)彌漫性巨細胞腫瘤，瘤細胞生長十分活躍，建議密切隨訪觀察。

患者術(shù)后行右肩關(guān)節(jié)抱枕支具外固定，囑患者出院后右肩關(guān)節(jié)繼續(xù)外展 30 度懸吊固定 3 個月，固定期間可在他人和自己健肢輔助牽引下行被動肩關(guān)節(jié)外展前屈活動，術(shù)后 8 周進行肩關(guān)節(jié)主動外展、前屈功能鍛煉，術(shù)后 3 個月去支具進行肩關(guān)節(jié)環(huán)轉(zhuǎn)活動，并行放射治療。術(shù)后 1 年內(nèi)避免投擲動作。

圖1 a～b：箭頭處為肩關(guān)節(jié)前下方盂唇處可見一滑膜結(jié)節(jié)影，性質(zhì)不明；c：為肩關(guān)節(jié)前下盂唇處可見損傷；d：可見肩關(guān)節(jié)前下盂唇骨皮質(zhì)缺失；e～f：關(guān)節(jié)鏡下可見盂唇關(guān)節(jié)囊復合體與關(guān)節(jié)盂唇形成分離，并見病變組織漂浮于關(guān)節(jié)腔內(nèi)；g～h：在肩胛盂緣處植入帶線鉚釘并縫合盂唇關(guān)節(jié)囊；i～j：術(shù)后病理報告彌漫性巨細胞腫瘤 ( HE × 100 )Fig.1 a - b: The arrow showed synovial nodules of unknown nature below the anterior shoulder labrum; c:Anterior inferior glenohumeral labrum injury; d: Cortical bone loss below the anterior shoulder labrum; e - f:Capsular complex and labrum separation, floating in the joint cavity; g - h: Suturing of the labrum joint capsule;i - j: Postoperative pathological images revealed diffuse giant cell tumor ( HE × 100 )

討 論

一、肩關(guān)節(jié) Bankart 損傷

肩關(guān)節(jié)是人體活動范圍最大的關(guān)節(jié)，也是脫位概率最高的關(guān)節(jié)，在普通人活動中的發(fā)生率約 3%，多集中在突然過頭的動作下，在競技運動項目中發(fā)生率約 9%，多集中在籃球、柔道及游泳等，軍事訓練中此類損傷也較為常見，多見于障礙跑，格斗擒拿等項目中。解剖類型中可根據(jù)肱骨頭脫離盂唇的方向分為前脫位及后脫位，其中前脫位約占 91%。主要是因外傷致前下盂唇關(guān)節(jié)囊復合體和關(guān)節(jié)盂分離，導致肩關(guān)節(jié)前方關(guān)節(jié)囊不穩(wěn)的表現(xiàn)，稱之為肩關(guān)節(jié)前下盂唇損傷，也叫肩關(guān)節(jié) Bankart 損傷[1]。在外展外旋位時肩關(guān)節(jié) Bankart 損傷盂肱關(guān)節(jié)失去了原有的穩(wěn)定性，從而引起肩關(guān)節(jié)周圍不穩(wěn)。青年患者發(fā)生肩關(guān)節(jié)脫位時主要為暴力型損傷，在 Bankart 損傷的同時可能伴有肩關(guān)節(jié)后上盂唇損傷 ( 肩關(guān)節(jié) SLAP 損傷 ) 以及肱骨大結(jié)節(jié)的骨質(zhì)缺損 ( Hill-sachs 損傷 )；而老年患者發(fā)生肩關(guān)節(jié)脫位時，往往是肩關(guān)節(jié) Bankart 損傷合并肩袖的撕裂傷[2]。Hovelius 等[3]的長期隨訪研究結(jié)果顯示，在肩關(guān)節(jié)脫位的保守治療患者中，在隨訪 5 年時發(fā)生復發(fā)性脫位的概率為78%，故不建議行保守治療。目前，關(guān)節(jié)鏡下修復 Bankart損傷已完全取代過去的切開方式，其療效也被廣泛認可。

二、彌漫性巨細胞腫瘤

彌漫型巨細胞腫瘤 ( diffuse-type giant cell tumour，DTGVT ) 好發(fā)生于關(guān)節(jié)、滑囊及腱鞘組織的滑膜腫瘤性病變[4]。Jaffe 根據(jù)腫瘤發(fā)病部位分為：局限型腱鞘巨細胞瘤( LGCTOTS )、彌漫型腱鞘巨細胞瘤 ( DGCTOTS ) 和色素性絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎 ( PVNS ) 三種類型[5]。DTGVT 在臨床上好發(fā)于中青年人，可發(fā)生于全身各關(guān)節(jié)，大多數(shù)病例受累單側(cè)關(guān)節(jié)，有相關(guān)統(tǒng)計資料顯示膝關(guān)節(jié)發(fā)生率為 80%，其次為髖關(guān)節(jié)，踝和肩關(guān)節(jié)相對罕見[6]。DTGVT 病因及發(fā)病機制至今仍不清楚，有爭議的病因主要包括創(chuàng)傷及出血、脂質(zhì)代謝紊亂、慢性炎癥反應、腫瘤等，DTGVT 常合并相關(guān)骨端軟組織及關(guān)節(jié)損傷，如膝關(guān)節(jié)處的髕下脂肪墊及關(guān)節(jié)內(nèi)的前后十字韌帶的退變。該類患者病程長。易出現(xiàn)骨質(zhì)破壞，且復發(fā)率高[7]。筆者搜索相關(guān)文獻，尚未有肩關(guān)節(jié) Bankart 損傷合并 DTGVT 損傷的病例報道，故本個案為罕見病例。由于 DTGVT 是由纖維及滑膜組織構(gòu)成的生物學特征，故該病例在行肩關(guān)節(jié)正側(cè)位 X 線片未見明顯異常表現(xiàn)。提示 X 線檢查對該類型腫瘤的診斷十分困難。但在 CT 肩關(guān)節(jié)平掃時可見肩胛盂前下盂唇局部骨皮質(zhì)不完整，并可見滑膜結(jié)節(jié)，這說明 CT 對于骨質(zhì)的缺失具有明確診斷，但不能明確病變組織的性質(zhì)，MRI 檢查時 DTGVT 病灶在 T1、T2顯像均為密度不均勻的低信號滑膜結(jié)節(jié)的表現(xiàn)，在 T2彌散成像時回聲序列尤其突出，范圍更廣[8-9]。故 MRI 檢查比 X 線片及 CT 檢查更有診斷價值。且 MRI 也能診斷肩關(guān)節(jié) Bankart 損傷，而 CT 則能明確有無骨性 Bankart 損傷。而診斷 DTGVT 的金標準則是關(guān)節(jié)鏡下取病變組織行病理檢查。有相關(guān)文獻報道 DTGVT術(shù)前誤診率超過 80%[10]，這可能與 DTGVT 癥狀不典型，病程時間長，且多次復發(fā)有關(guān)，如不治療則在后期造成關(guān)節(jié)軟骨的破壞。DTGVT 組織學表現(xiàn)為單核滑膜細胞增生，但該病例伴多核破骨細胞樣細胞及纖維細胞構(gòu)成，PVNS 可見組織細胞反應和含鐵血黃素沉積。也可以表現(xiàn)為滑膜細胞核大甚至有巨核細胞形成的可能，免疫組化結(jié)果常提示：CD68 ( + )[11]。周雋等[12]觀察到該類腫瘤細胞核分裂現(xiàn)象，認為可能與腫瘤的生物學行為有關(guān)。本病的治療方案首選關(guān)節(jié)鏡下完整切除病變滑膜，但有報道稱DTGVT 具有侵襲性生長和術(shù)后易復發(fā)甚至多次復發(fā)的特征，復發(fā)率高達 18%～46%[13]，故多行外科手術(shù)+局部放射治療聯(lián)合的模式。有學者報道，小劑量與中劑量放療療效相當。Mollon 等[14]報道，對 166 例 PVNS 患者術(shù)后進行輔助放療，復發(fā)率明顯降低。因此，放療是治療 DTGVT安全、有效的輔助治療方法。

DTGVT 發(fā)生病因尚不明確。肩關(guān)節(jié) Bankart 損傷合并彌漫性巨細胞腫瘤的文獻報道甚少，且需要說明的是，本例就診的主因右肩關(guān)節(jié)習慣性脫位，磁共振檢查時偶然間發(fā)現(xiàn)該腫瘤的存在，這種情況極為罕見，目前外傷與該病的發(fā)生是否相關(guān)，肩關(guān)節(jié)前下盂唇的骨皮質(zhì)損傷是Bankart 損傷導致骨性結(jié)構(gòu)的損傷還是彌漫性巨細胞腫瘤所致，尚需更多資料積累研究證實。