方 灑，陸曉娟，張志強(qiáng)，李恕軍

1.陸軍總醫(yī)院消化內(nèi)科，北京100700；2.山西醫(yī)科大學(xué)研究生院

以便血為首發(fā)癥狀的原發(fā)性腹主動(dòng)脈消化道瘺1例報(bào)道

方 灑1，2，陸曉娟1，張志強(qiáng)1，李恕軍1

1.陸軍總醫(yī)院消化內(nèi)科，北京100700；2.山西醫(yī)科大學(xué)研究生院

1例52歲男性患者以間斷便血為首發(fā)癥狀就診于陸軍總醫(yī)院消化內(nèi)科，通過(guò)詳細(xì)的病史采集、實(shí)驗(yàn)室檢查、腹部CT、內(nèi)鏡檢查、選擇性血管造影術(shù)（digital selective angiography，DSA），最終確診為原發(fā)性腹主動(dòng)脈消化道瘺（primary aortoenteric fistula，AEF）。

消化道出血；原發(fā)性腹主動(dòng)脈消化道瘺

病例 患者，男，52歲。主因間斷黑便26 d收住我院消化內(nèi)科。患者入院26 d前無(wú)明顯誘因排褐色糊狀便，2～3次／d，量約300 ml／d，伴上腹痛。于當(dāng)?shù)蒯t(yī)院行胃鏡檢查示十二指腸球炎，結(jié)腸鏡檢查示進(jìn)鏡40 cm見(jiàn)腸壁較多褐色血跡，無(wú)法繼續(xù)進(jìn)鏡，未明確病因。給予止血及對(duì)癥治療后黑便稍緩解，進(jìn)食后再次出現(xiàn)黑便，6 h前出現(xiàn)暈厥，遂轉(zhuǎn)入我院，血常規(guī)提示白細(xì)胞3.4×109／L，紅細(xì)胞2.8×1012／L，血紅蛋白84 g／L，血小板247×109／L，急診以“消化道出血”收入院。既往高血壓病史多年，未服用降壓藥物，血壓未監(jiān)測(cè)。血脂偏高，未系統(tǒng)治療。否認(rèn)消化性潰瘍病史。吸煙30年，20支／d，飲酒30年，150 ml／d。查體：血壓120／80 mmHg，貧血貌，瞼結(jié)膜蒼白，腹平軟，無(wú)壓痛及反跳痛，未觸及搏動(dòng)性包塊，肝脾肋下未見(jiàn)，腸鳴音活躍，余無(wú)明顯陽(yáng)性體征。入院初步診斷：（1）消化道出血，1.1缺血性腸??？1.2小腸憩室？1.3血管畸形？（2）高脂血癥。予以禁食、抑酸、止血、備血、對(duì)癥支持治療。行胃鏡達(dá)十二指腸球部，未見(jiàn)明顯出血部位或可疑病變。結(jié)腸鏡檢查達(dá)回腸末端，未見(jiàn)明顯異常。腹部CT示腹主動(dòng)脈下段可見(jiàn)局部向腔外隆起，周圍不光滑（見(jiàn)圖1）。入院第3天再次出現(xiàn)腹痛，排暗紅色血便300 ml，給予輸血、止血、補(bǔ)液支持治療，生命體征平穩(wěn)。行膠囊內(nèi)鏡檢查見(jiàn)胃內(nèi)大量暗紅色黏液及黃綠色液體，未發(fā)現(xiàn)可疑的出血病灶。小腸鏡檢查經(jīng)口側(cè)進(jìn)鏡達(dá)到回盲部，未見(jiàn)明顯占位及出血病變。期間未再有活動(dòng)性出血。入院第11天，患者突發(fā)排大量暗紅色血便，總量約5 000 ml，血壓最低40／20 mmHg，給予輸血、止血、擴(kuò)容、補(bǔ)液等治療，并急查腸鏡示腸道內(nèi)充滿新鮮血液，降結(jié)腸可見(jiàn)新鮮血凝塊，周圍可見(jiàn)新鮮血液流出（見(jiàn)圖2）。遂急診行選擇性血管造影術(shù)（digital selective angiography，DSA），術(shù)中見(jiàn)腹主動(dòng)脈下段（3～4腰椎間隙水平）右側(cè)壁有一約1.5 cm大小袋狀動(dòng)脈瘤（見(jiàn)圖3）；導(dǎo)管選擇性插管至瘤體造影見(jiàn)造影劑自瘤端破口呈噴射狀進(jìn)入腸腔。結(jié)合原有增強(qiáng)CT觀察，考慮為腹主動(dòng)脈瘤十二指腸瘺。在腹主動(dòng)脈破口處使用18 mm×40 mm球囊充盈后臨時(shí)阻斷出血，經(jīng)球囊導(dǎo)管中心腔持續(xù)注入紅細(xì)胞懸液、血漿及膠體共800 ml，最后使用18 mm×40 mm錐形覆膜支架（長(zhǎng)度80 mm）置于病變段腹主動(dòng)脈。支架植入后造影示腹主動(dòng)脈瘤覆蓋完全，動(dòng)脈形態(tài)良好，無(wú)造影劑溢出。術(shù)后出血停止，血紅蛋白上升至86 g／L，血壓110／70 mmHg。但出現(xiàn)高熱、少尿，生化提示肝腎功能受損傷，給予抗感染、利尿、護(hù)肝、擴(kuò)容、補(bǔ)液等治療，效果不佳。患者家屬要求回當(dāng)?shù)蒯t(yī)院。出院診斷：（1）消化道出血（腹主動(dòng)脈瘤十二指腸瘺）；（2）出血性休克；（3）敗血癥；（4）肝功能不全；（5）急性腎損傷；（6）高脂血癥。隨訪，患者出院后1個(gè)月因腎功能衰竭去世。

圖1 腹部CT；圖2 結(jié)腸鏡；圖3 選擇性血管造影術(shù)Fig 1 Abdominal CT；Fig 2 Colonoscopy；Fig 3 DSA

討論 腹主動(dòng)脈消化道瘺（aortoenteric fistula，AEF）是消化道出血的少見(jiàn)病因，但死亡率高。臨床上將AEF分為原發(fā)性和繼發(fā)性，原發(fā)性AEF是既往沒(méi)有主動(dòng)脈手術(shù)史，由主動(dòng)脈本身病變致動(dòng)脈壁侵蝕直接穿破至鄰近腸腔。自1822年Cooper首次描述此?。?］，至今國(guó)內(nèi)外文獻(xiàn)報(bào)道病例不超過(guò)330例［2］，排除重復(fù)報(bào)道病例，目前國(guó)內(nèi)報(bào)道僅見(jiàn)18例［3?5］，我院本病僅1例報(bào)道。

原發(fā)性AEF病死率為80%～100%［6］。主要病因?yàn)橹鲃?dòng)脈瘤，原發(fā)性AEF是其非常罕見(jiàn)的并發(fā)癥之一，發(fā)生率約占0.04%～0.07%［7］。此外還有感染、盆腹腔腫瘤、放療及異物等因素。原發(fā)性AEF最常發(fā)生于十二指腸，特別是第3、4段，其次是空腸、回腸、結(jié)腸和胃。原發(fā)性AEF的可能形成機(jī)制為腹主動(dòng)脈壁慢性潰瘍穿透后周圍先形成假性動(dòng)脈瘤，而后通過(guò)動(dòng)脈搏動(dòng)產(chǎn)生的機(jī)械性或炎性機(jī)制侵腸壁，最終發(fā)生致命的消化道大出血。

原發(fā)性AEF典型表現(xiàn)為腹痛、腹部搏動(dòng)性腫塊和消化道出血三聯(lián)癥，但三者同時(shí)出現(xiàn)較少見(jiàn)［8］，此患者僅表現(xiàn)為腹痛、消化道出血。原發(fā)性AEF早期常表現(xiàn)為少量間歇性嘔血或黑便，這種早期出血稱為信號(hào)性出血或前哨性出血，是AEF特征性表現(xiàn)。因首次出血可被瘺管內(nèi)的機(jī)化血栓堵塞而獲得暫時(shí)性止血，隨后血栓移動(dòng)或被消化液溶解或脫落及主動(dòng)脈內(nèi)壓力增高時(shí)，會(huì)發(fā)生再次出血，隨著瘺口越來(lái)越大，最終會(huì)發(fā)生難以救治的大出血?；颊邚那吧谛猿鲅街滤佬猿鲅臅r(shí)間窗為幾小時(shí)至幾周，如果能在此時(shí)間窗內(nèi)做出正確診斷對(duì)于及時(shí)治療及挽救患者有很重要的作用。

目前國(guó)內(nèi)報(bào)道AEF病例中術(shù)前確診率僅6.7%［9］，B超、血管造影、CT及放射性核素掃描、消化內(nèi)鏡等對(duì)診斷有一定意義，但均缺少特異性?？赡苡捎谏鲜鰴z查可以不同程度提示腹主動(dòng)脈瘤的存在，但當(dāng)瘺口被血栓堵住時(shí)，將不能發(fā)現(xiàn)瘺口。但通過(guò)B超、CT及放射性核素掃描、消化內(nèi)鏡等可與胃腸間質(zhì)瘤、血管畸形、小腸憩室等引起消化道出血的疾病相鑒別。該患者腹部CT提示腹主動(dòng)脈下段可見(jiàn)局部向腔外隆起，周圍不光滑，但未見(jiàn)明確十二指腸瘺口。血管造影檢查陽(yáng)性率低，檢查陽(yáng)性要求活動(dòng)性出血速度大于0.5 ml／min。胃鏡檢查通常只能到達(dá)十二指腸第2段，十二指腸第3、4段作為易發(fā)部位易漏診；消化道出血時(shí)，胃腸道內(nèi)可有大量陳舊性及新鮮積血，導(dǎo)致內(nèi)鏡檢查視野不清，影響觀察。手術(shù)探查是診斷的金標(biāo)準(zhǔn)［10］。有文獻(xiàn)報(bào)道AEF非手術(shù)治療的病死率為100%［11］，而臨床懷疑是診斷的基石［12］，對(duì)于疑診或證實(shí)原發(fā)性主動(dòng)脈瘤消化道瘺患者，應(yīng)迅速做好術(shù)前準(zhǔn)備，積極手術(shù)治療。目前治療包括開腹手術(shù)重建修復(fù)和腔內(nèi)隔絕術(shù)：（1）手術(shù)重建：包括原位重建和異位重建，原位重建是治療原發(fā)性主動(dòng)脈瘤消化道瘺的標(biāo)準(zhǔn)術(shù)式；（2）腔內(nèi)隔絕術(shù)是通過(guò)介入的方法應(yīng)用血管內(nèi)移植物（覆膜支架）封堵瘺口控制急性出血，適用于全身情況差、難以耐受大手術(shù)的高?；颊?。Kakkos等［13］對(duì)上述2種術(shù)式的預(yù)后情況進(jìn)行對(duì)比觀察，結(jié)果發(fā)現(xiàn)從短期效果來(lái)看腔內(nèi)隔絕術(shù)要優(yōu)于開腹手術(shù)修復(fù)。而腔內(nèi)隔絕術(shù)近期主要并發(fā)癥為持續(xù)膿毒血癥，再感染問(wèn)題是遠(yuǎn)期效果不佳的主要原因。但由于缺乏大量及長(zhǎng)期的臨床研究，手術(shù)方式的選擇仍未達(dá)成共識(shí)［12］。

本例患者反復(fù)黑便，行胃鏡、結(jié)腸鏡、小腸鏡及膠囊內(nèi)鏡等檢查均未明確出血原因，最終因排大量血便急診行DSA術(shù)發(fā)現(xiàn)腹主動(dòng)脈接近髂總動(dòng)脈分叉處動(dòng)脈瘤破裂入腸腔，給予主動(dòng)脈覆膜支架植入治療。術(shù)后患者便血停止，但出現(xiàn)敗血癥、肝腎功能損害，最終死亡。對(duì)于不明原因的消化道出血患者，詢問(wèn)病史時(shí)應(yīng)關(guān)注有無(wú)高血壓、高脂血癥、長(zhǎng)期吸煙史等腹主動(dòng)脈瘤高危因素，及時(shí)完善腹部增強(qiáng)CT檢查，臨床懷疑是早期診斷AEF的關(guān)鍵，也是挽救生命的關(guān)鍵。

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（責(zé)任編輯：王豪勛）

Primary aortoenteric fistula with the initial symptom of hematochezia：one case report

FANG Sa1，2，LU Xiaojuan1，ZHANG Zhiqiang1，LI Shujun1
1.Department of Gastroenterology，the Army General Hospital of Beijing，Beijing 100700；2.Graduate School of Shanxi Medical University，China

A 52?years?old male patient with the initial symptom of hematochezia visited the Army General Hospital.After a series of detailed history taking，laboratory examination，abdomen CT，endoscopy and digital selective angiogra?phy（DSA），the patient was eventually diagnosed as primary aortoenteric fistula（AEF）.

Gastrointestinal hemorrhage；Primary aortoenteric fistula

R57

B

1006－5709（2016）12－1347－03

2016?05?11

10.3969／j.issn.1006?5709.2016.12.006