王菡

（南京師范大學(xué)文學(xué)院，江蘇南京210097）

脆性X染色體綜合征兒童的持續(xù)言語(yǔ)研究綜述

王菡

（南京師范大學(xué)文學(xué)院，江蘇南京210097）

持續(xù)言語(yǔ)是脆性X染色體綜合征兒童特異性的語(yǔ)言表現(xiàn)。本文對(duì)國(guó)外相關(guān)研究進(jìn)行了綜述，發(fā)現(xiàn)前人的研究中對(duì)持續(xù)言語(yǔ)未給出一致的可操作性定義，語(yǔ)料編碼分析主觀性強(qiáng)、被試個(gè)體差異性較大，且無(wú)法驗(yàn)證現(xiàn)有理論假設(shè)。旨在為國(guó)內(nèi)語(yǔ)言學(xué)界對(duì)該人群語(yǔ)言障礙的研究提供借鑒。

脆性X染色體綜合征持續(xù)言語(yǔ)綜述

脆性X染色體綜合征是目前已知最常見的，導(dǎo)致智力損傷的遺傳性基因疾病（Crawford et al.2001）。這一疾病由位于X染色體長(zhǎng)臂2區(qū)7帶（Xq27.3）的三核苷酸（CGG）串聯(lián)重復(fù)序列的過(guò)度重復(fù)導(dǎo)致（Brown 2003）。FXS發(fā)病率較高，基于精確的DNA診斷測(cè)試顯示男性發(fā)病率為1/4000，女性則為1/ 8000（Sherman 2002）。通常女性受脆性X染色體綜合征影響較小，癥狀較輕。患有脆性X染色體綜合征的兒童在認(rèn)知、心理、語(yǔ)言發(fā)展等多方面都存在障礙。

國(guó)內(nèi)缺乏對(duì)FXS個(gè)體語(yǔ)言障礙的相關(guān)研究，而國(guó)外對(duì)該人群語(yǔ)言發(fā)展?fàn)顩r的研究已有超過(guò)30多年的歷史。研究者對(duì)FXS個(gè)體從語(yǔ)音、詞匯-語(yǔ)義、形態(tài)句法以及語(yǔ)用等各方面進(jìn)行了考察，發(fā)現(xiàn)FXS個(gè)體的語(yǔ)言障礙主要包括言語(yǔ)可理解性低，語(yǔ)義關(guān)系理解缺陷，表達(dá)性形態(tài)句法損傷，持續(xù)言語(yǔ)，話題保持困難，較弱的推理能力等。其中，大量文獻(xiàn)顯示FXS個(gè)體語(yǔ)言發(fā)展的核心損傷在語(yǔ)用方面，尤其是男性FXS兒童在語(yǔ)用技能上表現(xiàn)出明顯的滯后與損傷。其中，持續(xù)言語(yǔ)是FXS個(gè)體最為顯著的行為特點(diǎn)，也是脆性X染色體綜合征區(qū)別其他智力損傷疾病決定性的語(yǔ)言特點(diǎn)。

FXS個(gè)體頻繁的持續(xù)言語(yǔ)嚴(yán)重影響了其會(huì)話能力，成為他們社會(huì)交往的主要障礙。此外，持續(xù)言語(yǔ)還影響了FXS被試在實(shí)驗(yàn)中的任務(wù)表現(xiàn)，因此在一些研究中的測(cè)試結(jié)果不能反映他們潛在的能力水平。國(guó)外對(duì)FXS兒童這一特異性語(yǔ)言表現(xiàn)的研究較為豐富。本文通過(guò)文獻(xiàn)搜索對(duì)FXS兒童持續(xù)言語(yǔ)現(xiàn)象的研究歷史進(jìn)行梳理，總結(jié)國(guó)外相關(guān)研究的優(yōu)勢(shì)與不足之處，旨在為國(guó)內(nèi)對(duì)FXS兒童的語(yǔ)言障礙研究提供基礎(chǔ)和借鑒。

一、持續(xù)言語(yǔ)的定義、分類與理論解釋

持續(xù)言語(yǔ)作為FXS兒童顯著的語(yǔ)言特點(diǎn)和行為表現(xiàn)，研究者大多采用觀察和語(yǔ)料收集的方式進(jìn)行分析研究。因而，首先面臨的問(wèn)題就是如何對(duì)持續(xù)言語(yǔ)進(jìn)行定義與分類。不同的研究者采用了不同的定義和分類方法，從而對(duì)語(yǔ)料中持續(xù)言語(yǔ)的選取和編碼也不同。一般來(lái)說(shuō)，持續(xù)言語(yǔ)（perseveration）指對(duì)單詞、短語(yǔ)、句子或話題的過(guò)度自我重復(fù)現(xiàn)象。持續(xù)言語(yǔ)不同于自閉癥個(gè)體通常表現(xiàn)的回聲式語(yǔ)言，回聲式語(yǔ)言多是對(duì)他人言語(yǔ)的重復(fù)，而持續(xù)言語(yǔ)以自我重復(fù)為標(biāo)志。

Sudhalter等人（1990）最早提出了對(duì)持續(xù)言語(yǔ)的分類，區(qū)分為三種類型：（1）短語(yǔ)的。即對(duì)一個(gè)短語(yǔ)的連續(xù)性重復(fù)，重復(fù)的短語(yǔ)和原短語(yǔ)完全或基本一樣；（2）句子的。對(duì)一個(gè)句子的連續(xù)性重復(fù)。重復(fù)的句子和原句子完全一樣或基本一樣；（3）話題的。針對(duì)一個(gè)話題持續(xù)不斷的重復(fù)介紹。Martin（2008）主要將持續(xù)言語(yǔ)分為話語(yǔ)層面的重復(fù)、概念層面的重復(fù)和會(huì)話策略重復(fù)。其中話語(yǔ)層面的持續(xù)言語(yǔ)包括單詞、短語(yǔ)和句子的重復(fù)，而概念層面的持續(xù)言語(yǔ)包括話題和主題的重復(fù)。會(huì)話策略重復(fù)是對(duì)一些在對(duì)話中無(wú)實(shí)際意義的固定短語(yǔ)的重復(fù)，通常是FXS兒童為維持話輪而采取的策略。

對(duì)于FXS個(gè)體的持續(xù)言語(yǔ)現(xiàn)象，研究者提出了很多理論解釋，但這些理論都試圖采用一種機(jī)制來(lái)解釋所有類型的持續(xù)言語(yǔ)。下面主要介紹四種理論假說(shuō)：（1）詞匯提取困難。Sudhalter等人（1990）認(rèn)為FXS個(gè)體在對(duì)話交談中，檢索表達(dá)意圖的含義的目標(biāo)詞匯時(shí)存在困難，因而產(chǎn)出持續(xù)言語(yǔ)。（2）表達(dá)性句法能力缺陷。Sudhalter等人（1991）認(rèn)為持續(xù)言語(yǔ)是FXS個(gè)體在無(wú)法正確使用形態(tài)句法表達(dá)意義時(shí)，參與對(duì)話的一種策略。還有沒有證據(jù)支持該理論。（3）過(guò)度喚醒理論。這一理論被很多研究者用來(lái)解釋FXS個(gè)體的持續(xù)言語(yǔ)現(xiàn)象（Sudhalter et al.，1990；Belser&Sudhalter，1995；Cornish et al.，2004）。過(guò)度喚醒是對(duì)一些聲音、光線、觸摸以及慣例的高度敏感。該理論認(rèn)為FXS個(gè)體在社會(huì)互動(dòng)中會(huì)表現(xiàn)出過(guò)度喚醒和社會(huì)焦慮，尤其是來(lái)自交際伙伴的社會(huì)性目光凝視讓他們感到不適和緊張，因而產(chǎn)生言語(yǔ)上的持續(xù)不斷的重復(fù)反應(yīng)。Belser和Sudhalter（1995）研究發(fā)現(xiàn)2個(gè)男性FXS個(gè)體的皮膚導(dǎo)電水平（這是一種衡量自動(dòng)覺醒的方式）在和實(shí)驗(yàn)者面對(duì)面產(chǎn)生目光接觸的情形高于實(shí)驗(yàn)者將目光移開的情形。這種目光凝視對(duì)實(shí)驗(yàn)中的唐氏綜合征個(gè)體以及多動(dòng)癥個(gè)體沒有影響。同時(shí)，F(xiàn)XS男性在目光接觸的情境中比沒有目光接觸的情境中產(chǎn)出更多的異常言語(yǔ)（持續(xù)言語(yǔ)和離題的言語(yǔ)）。（4）執(zhí)行功能缺陷與前額葉功能障礙。這一假說(shuō)由Mazzocco等人（1993）提出，并得到來(lái)自神經(jīng)成像研究的數(shù)據(jù)支持。大腦前額葉的異常導(dǎo)致FXS個(gè)體在抑制高強(qiáng)度、顯性以及之前激活的反應(yīng)上存在缺陷。他們?cè)谠掝}的討論上表現(xiàn)出隨意的無(wú)控制傾向，常常持續(xù)地討論喜愛的話題，這類話題可能是他們演練的非常充分的，因而相比較陌生的話題可以減輕他們?cè)趯?duì)話中的焦慮。此外，很多文獻(xiàn)記錄了FXS兒童的注意力缺陷，尤其是在引導(dǎo)注意力的轉(zhuǎn)移上存在障礙。近年來(lái)的研究發(fā)現(xiàn)，不同類型的持續(xù)言語(yǔ)可能由不同的潛在原因?qū)е?。Murphy和Abbeduto（2007）指出話語(yǔ)層面的重復(fù)可能反映了詞匯提取的困難，而話題的重復(fù)則可能與過(guò)度喚醒以及執(zhí)行功能的障礙有關(guān)。對(duì)話策略的重復(fù)可能表現(xiàn)了FXS個(gè)體在面對(duì)工作記憶損傷的情況下參與保持對(duì)話的一種方式。

二、研究歷史

早期的一些研究指出男性FXS個(gè)體常常出現(xiàn)持續(xù)言語(yǔ)現(xiàn)象，但是沒有設(shè)置典型發(fā)展個(gè)體或者是其他智力損傷個(gè)體的比較組。Fryns等人（1984）對(duì)21個(gè)FXS男性個(gè)體的語(yǔ)料進(jìn)行分析，發(fā)現(xiàn)其中有10個(gè)被試表現(xiàn)出持續(xù)言語(yǔ)。Madison等人（1986）觀察了4個(gè)成年男性FXS個(gè)體和1個(gè)FXS男童在對(duì)話中表現(xiàn)出來(lái)的持續(xù)言語(yǔ)現(xiàn)象。Hanson等人（1986）報(bào)告了10個(gè)FXS男童在同實(shí)驗(yàn)者交流時(shí)表現(xiàn)出持續(xù)言語(yǔ)。Prouty等人（1988）在研究的15名年輕的男性FXS個(gè)體中僅發(fā)現(xiàn)了3名被試產(chǎn)出了重復(fù)性話語(yǔ)。Prouty等人對(duì)持續(xù)言語(yǔ)的定義是“穿插了其他短語(yǔ)的重復(fù)性短語(yǔ)”，還有2名被試表現(xiàn)出對(duì)單詞的重復(fù)。而Fryns等人（1984）和Hanson等人（1986）都沒有對(duì)持續(xù)言語(yǔ)給出可操作性的定義，因此無(wú)法得知在他們兩個(gè)研究中，何種具體行為能夠被衡量為持續(xù)言語(yǔ)。

一些對(duì)FXS個(gè)體持續(xù)言語(yǔ)的研究增加了典型發(fā)展兒童比較組。如Levy等人（2006）發(fā)現(xiàn)在同實(shí)驗(yàn)者的交談中，F(xiàn)XS男童比平均話語(yǔ)長(zhǎng)度匹配的典型發(fā)展兒童產(chǎn)出更多的持續(xù)言語(yǔ)，Levy等人將持續(xù)言語(yǔ)定義為“同一個(gè)話語(yǔ)連續(xù)產(chǎn)出三次或三次以上”。Roberts，Martin等人（2007）也發(fā)現(xiàn)了在實(shí)驗(yàn)者和被試兒童的對(duì)話交談中，F(xiàn)XS男童與非言語(yǔ)心理年齡匹配的典型發(fā)展兒童相比產(chǎn)出更多的持續(xù)言語(yǔ)。Roberts和Martin等人將持續(xù)言語(yǔ)定義為“當(dāng)兒童在一個(gè)話輪內(nèi)或幾個(gè)話輪間重復(fù)特定的詞語(yǔ)、短語(yǔ)或句子（或者是相似的短語(yǔ)或句子）或者是當(dāng)兒童重復(fù)提及一個(gè)話題或幾個(gè)話題的主題”。這一定義和Levy等人（2006）的標(biāo)準(zhǔn)相似，都要求兒童的行為重復(fù)至少達(dá)到兩次以上才能視為持續(xù)言語(yǔ)。

還有一些研究發(fā)現(xiàn)FXS男性比唐氏綜合征的男性個(gè)體（Wolf-Schein et al.，1987；Roberts，Martin et al.，2007）和自閉癥男性個(gè)體（Sudhalter et al.，1990）產(chǎn)出更多的持續(xù)言語(yǔ)。如Wolf-Schein等人（1987）發(fā)現(xiàn)在對(duì)話中FXS男童和唐氏綜合征男童相比較，產(chǎn)出更多的持續(xù)言語(yǔ)。Sudhalter等人（1990）研究了FXS、唐氏綜合癥和自閉癥男性成人和兒童的“異常重復(fù)語(yǔ)言”，包括持續(xù)言語(yǔ)、回聲式語(yǔ)言、行話和重復(fù)性確認(rèn)幾類。該研究發(fā)現(xiàn)男性的FXS個(gè)體和唐氏綜合征個(gè)體相比，在同實(shí)驗(yàn)者的對(duì)話中產(chǎn)出更多的異常重復(fù)語(yǔ)言。但該研究沒有具體對(duì)兩組的持續(xù)言語(yǔ)進(jìn)行比較。而數(shù)據(jù)分析表明FXS個(gè)體比自閉癥個(gè)體產(chǎn)出更多的持續(xù)言語(yǔ)。Roberts，Martin等人（2007）以年齡更小的FXS和唐氏綜合征兒童為樣本的研究得出了類似的結(jié)論。Martin（2008）的博士論文對(duì)FXS兒童的持續(xù)言語(yǔ)現(xiàn)象進(jìn)行了較為全面的研究，比較了FXS男童（分為患有自閉癥與未患有自閉癥兩組）及唐氏綜合征男童和典型發(fā)展兒童在基于游戲的互動(dòng)、圖片支持的故事講述任務(wù)及口頭詞語(yǔ)流暢性檢驗(yàn)任務(wù)中的持續(xù)言語(yǔ)現(xiàn)象。結(jié)果表明FXS男童表現(xiàn)出其非言語(yǔ)心理年齡和智力預(yù)期以外更多的持續(xù)言語(yǔ)。自閉癥狀況、取樣語(yǔ)境對(duì)FXS男童持續(xù)言語(yǔ)的表現(xiàn)都存在影響。Martin等人（2012）的研究再次驗(yàn)證了這一結(jié)論。

大多數(shù)對(duì)FXS兒童持續(xù)言語(yǔ)的研究都基于對(duì)敘述語(yǔ)境下的話語(yǔ)樣本分析。Murphy和Abbeduto（2007）以FXS的青少年為被試，首次采用了控制話題的對(duì)話交談和無(wú)字圖畫書的故事講述兩種任務(wù)，結(jié)果發(fā)現(xiàn)FXS兒童在對(duì)話中比在敘述中更多地產(chǎn)出話題層面的自我重復(fù)。Martin（2008，2012）也采用了多種取樣語(yǔ)境，同樣發(fā)現(xiàn)FXS個(gè)體在對(duì)話中傾向于產(chǎn)出更多的概念性持續(xù)言語(yǔ)。Abbeduto等人對(duì)此提出了幾種解釋。一方面對(duì)話比故事講述需要更多的人際互動(dòng)，尤其是交談時(shí)的目光接觸會(huì)刺激FXS個(gè)體產(chǎn)生過(guò)度喚醒，從而產(chǎn)生大量無(wú)意義的話語(yǔ)重復(fù)。另外，圖片支持的結(jié)構(gòu)性故事講述任務(wù)減輕了他們執(zhí)行功能缺陷的影響，提高被試的表現(xiàn)水平。

FXS不同性別的個(gè)體在持續(xù)言語(yǔ)的表現(xiàn)上也存在差異。相比較男性FXS個(gè)體持續(xù)言語(yǔ)的研究，關(guān)于女性FXS個(gè)體持續(xù)言語(yǔ)現(xiàn)象的文獻(xiàn)十分缺乏（Dykens et al.1994；Hagerman 1996；Abbeduto&Hagerman 1997）。Madison等人（1986）研究了一個(gè)家庭中FXS個(gè)體的交際技能，觀察到這個(gè)家庭中女性FXS成員的在對(duì)話中的言語(yǔ)存在“過(guò)分細(xì)節(jié)化和離題的風(fēng)格”，并且對(duì)反復(fù)重復(fù)一些短語(yǔ)如“course”、“well”、“special”等。盡管他的觀察提供了對(duì)女性FXS個(gè)體重復(fù)性語(yǔ)言的描述，但由于實(shí)驗(yàn)對(duì)象都來(lái)自同一個(gè)家族，不具備概括性。Murphy和Abbeduto（2007）較全面地考察了性別因素對(duì)FXS個(gè)體持續(xù)言語(yǔ)的影響，發(fā)現(xiàn)無(wú)論是在對(duì)話或者是敘述中，男性FXS個(gè)體比女性FXS個(gè)體更依賴于對(duì)短語(yǔ)和表達(dá)的死記硬背，他們?cè)趯?duì)話策略的重復(fù)上顯著多于女性FXS個(gè)體。這可能與女性FXS個(gè)體在執(zhí)行功能與工作記憶上的損傷較輕有關(guān)，這使得她們較少地依賴記憶無(wú)意義的對(duì)話策略來(lái)促進(jìn)交談。其次，文獻(xiàn)中指出男性FXS個(gè)體更容易受到過(guò)度喚醒的影響，而過(guò)度喚醒是造成持續(xù)言語(yǔ)重要的潛在機(jī)制。

前人研究同樣報(bào)告了自閉癥（沒有診斷出FXS）兒童的重復(fù)性話語(yǔ)現(xiàn)象，主要表現(xiàn)為回聲式言語(yǔ)。因此，兼患有FXS與自閉癥的兒童可能在持續(xù)言語(yǔ)上表現(xiàn)得更為嚴(yán)重。這一猜測(cè)還未得到充分驗(yàn)證。早期的研究沒有明確指出FXS被試的自閉癥狀況或是通過(guò)不同的檢測(cè)標(biāo)準(zhǔn)將患有自閉癥的FXS被試排除在外。近來(lái)一些研究如Roberts等人（2007）首次在對(duì)FXS兒童持續(xù)言語(yǔ)的研究中區(qū)分了FXS與自閉癥的并發(fā)組，由于被試數(shù)量較少，兩個(gè)FXS組之間沒有顯著差異性。Martin（2008）和Martin，Roberts等人（2012）研究中增加了樣本容量，結(jié)果均表明兼患有FXS與自閉癥的兒童在對(duì)話中比控制組產(chǎn)出更多的話題上的重復(fù)。由于自閉癥采用的是行為標(biāo)準(zhǔn)的診斷方式，不同的研究者采用的篩查手段不一，這也影響了研究的結(jié)果。

三、前人研究不足及今后研究方向

國(guó)外研究者主要是采用跟蹤調(diào)查以及設(shè)置情境收集語(yǔ)料的方法考察FXS兒童的持續(xù)言語(yǔ)。研究?jī)?nèi)容涉及FXS兒童與典型發(fā)展兒童、其他障礙兒童（如唐氏綜合癥兒童、自閉癥兒童、特異性語(yǔ)言障礙兒童）在重復(fù)性語(yǔ)言類型上的比較，還探索了性別、語(yǔ)料取樣環(huán)境、自閉癥狀況、基因突變狀況等因素對(duì)FXS兒童持續(xù)言語(yǔ)表現(xiàn)的影響，得出了較為一致的結(jié)論，并且提出了多種理論來(lái)解釋FXS兒童持續(xù)言語(yǔ)這一特異性的語(yǔ)言表現(xiàn)。國(guó)外對(duì)FXS兒童持續(xù)言語(yǔ)現(xiàn)象研究成果豐富，但仍存在以下不足之處：

首先，一些研究者沒有對(duì)持續(xù)言語(yǔ)給出可操作性的定義，從而無(wú)法確定其研究中具有何種表現(xiàn)的話語(yǔ)可判定為持續(xù)言語(yǔ)。不同的研究者在對(duì)FXS個(gè)體語(yǔ)料中持續(xù)言語(yǔ)編碼時(shí)采用的標(biāo)準(zhǔn)各有不同，這就使得他們的討論存在一定的主觀性。由于對(duì)持續(xù)言語(yǔ)的研究基本局限于語(yǔ)料收集的方式，因此語(yǔ)料收集的情境、對(duì)持續(xù)言語(yǔ)的定義和分類都直接影響到最后的結(jié)論，因此應(yīng)當(dāng)提高此類研究的客觀性和標(biāo)準(zhǔn)化水平。

其次，研究者對(duì)綜合征內(nèi)部的個(gè)體差異性考慮不足。FXS兒童在智力受損程度上從輕微到嚴(yán)重差別性很大，且性別和自閉癥狀況對(duì)其認(rèn)知、心理以及語(yǔ)言狀況都有明顯的影響。大多數(shù)研究者在被試中排除了女性FXS個(gè)體與患有自閉癥的個(gè)體，對(duì)于這兩個(gè)人群研究較為缺乏。少數(shù)以女性FXS個(gè)體持續(xù)言語(yǔ)行為為研究對(duì)象的研究中得出一些有啟發(fā)性的結(jié)論，女性FXS個(gè)體認(rèn)知能力和心理發(fā)展相對(duì)完好，可以探討FXS女性個(gè)體在持續(xù)言語(yǔ)上與男性差異的特殊性。考慮到FXS個(gè)體中兼患自閉癥的高比例以及自閉癥個(gè)體本身的重復(fù)性言語(yǔ)表現(xiàn)，在研究中設(shè)置患有自閉癥的FXS被試組十分必要。

最后，持續(xù)言語(yǔ)作為FXS個(gè)體最為顯著和區(qū)分性的特點(diǎn)，對(duì)其研究卻缺乏針對(duì)性。大多數(shù)研究都停留在對(duì)行為本身的描述以及探求影響行為表現(xiàn)的因素，對(duì)各種理論假說(shuō)驗(yàn)證不足。尤其是表達(dá)性句法缺陷和詞匯提取假說(shuō)基本沒有得到驗(yàn)證，研究者往往采取了非語(yǔ)言學(xué)解釋的角度，如過(guò)度喚醒、執(zhí)行功能障礙、注意力缺陷等。這使得對(duì)于FXS個(gè)體持續(xù)言語(yǔ)行為的研究的理論意義不足。國(guó)內(nèi)語(yǔ)言學(xué)界可在此綜述基礎(chǔ)上，以漢語(yǔ)FXS兒童語(yǔ)言發(fā)展?fàn)顩r研究建立或驗(yàn)證前人成果與理論，完善不足之處。

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