屈文靜　尹寧北

隱性腭裂又稱粘膜下腭裂（submucous cleft palate，SMCP），中國也有學(xué)者稱其為腭隱裂。Calnan[1]在1954年提出隱性腭裂三聯(lián)征：①硬腭中線切跡；②軟腭肌肉中線不連續(xù)呈透亮影；③ 兩歧懸雍垂。據(jù)Velasco[2]報(bào)道，隱性腭裂典型三聯(lián)征出現(xiàn)率為74%，懸雍垂裂出現(xiàn)率為65%，而硬腭切跡出現(xiàn)率為100%。Kaplan[4] 在1975年提出“隱性粘膜下腭裂”（occult submucous cleft palate，OSMCP），指出臨床檢查無上述顯著特征，只能通過特殊檢查或手術(shù)證實(shí)而確診者。隱性腭裂除了典型的三聯(lián)征診斷特征之外，最主要的表現(xiàn)為語音障礙，但據(jù)國外文獻(xiàn)[3]報(bào)道，僅1/9存在腭咽閉合功能不全及語音障礙。臨床上除了部分腭部表現(xiàn)典型的低齡患者外，大部分患者直到出現(xiàn)語音問題才前來就治，導(dǎo)致對(duì)該疾病的誤診和漏診。關(guān)于隱性腭裂的發(fā)病率，Weatherley-White等[7]在1972年普查了10836名兒童，查出隱性腭裂和腭裂均為9例，其發(fā)病率為l：1 200。國外有文獻(xiàn)報(bào)道隱性腭裂占腭裂的3.6%～5.8%[5] ；也有文獻(xiàn)報(bào)道隱性腭裂約占腭裂的2.9%～l0%[6]。

隱性腭裂患者最主要的特征是兩側(cè)的腭帆提肌并未向中線交叉融合，而是附著在硬腭后緣。20世紀(jì)70年代Weatherley-White等[7]通過對(duì)患者的頭顱側(cè)位X線影像研究認(rèn)為，軟腭長(zhǎng)度應(yīng)為咽腔深度的1.5倍，他只做了軟腭長(zhǎng)度的相關(guān)研究，但未對(duì)腭咽部肌肉進(jìn)行深入研究。同時(shí)期，Hoopes等[8]通過頭顱側(cè)位X線片的觀察發(fā)現(xiàn)，腭帆提肌附著位置越靠前，腭咽閉合不全發(fā)生的機(jī)會(huì)越多，但存在一定的局限性，即研究病例樣本量較少和影像觀察的間接性誤差。程寧新等[9]進(jìn)行了頭頸部標(biāo)本組織學(xué)切片觀察，證實(shí)腭帆提肌位于軟腭長(zhǎng)度的40%～70%，腭帆提肌附著位置前移是造成腭咽閉合不全的重要原因。2003年，朱彤、馬蓮等[10]報(bào)道的對(duì)50例隱性腭裂患者的頭顱側(cè)位X線片測(cè)量分析，認(rèn)為隱性腭裂患者的軟腭相對(duì)長(zhǎng)度較正常對(duì)照組短，腭帆提肌附著點(diǎn)位置比正常對(duì)照組靠前，發(fā)音時(shí)軟腭抬高角度較小，其中腭帆提肌附著位置前移被認(rèn)為是隱性腭裂的重要特征之一。

由此可見，隱性腭裂手術(shù)的治療原則通過手術(shù)增加軟腭的解剖學(xué)長(zhǎng)度和生理性動(dòng)度以達(dá)到完善的腭咽閉合，治療的關(guān)鍵是腭帆提肌吊帶重建，治療年齡是決定治療效果和選擇手術(shù)方式的重要因素。國外文獻(xiàn)報(bào)道治療隱性腭裂的手術(shù)方法有：切開拉攏縫合、蘭氏法、咽瓣轉(zhuǎn)移術(shù)、括約肌咽成形術(shù)，腭后退術(shù)、軟腭成形術(shù)（腭帆提肌吊帶重建）、反向雙Z瓣術(shù)，以及結(jié)合上述兩種或兩種以上治療方法的術(shù)式。

2手術(shù)治療進(jìn)展

2.1切開拉攏縫合法：Crikelair和同事[11]報(bào)道了切開直接關(guān)閉裂隙作為隱性腭裂患者的首次手術(shù)。2006年，高嵩等[12]對(duì)9例患兒采用了此術(shù)式，術(shù)后發(fā)音改善。此術(shù)式操作簡(jiǎn)便，損傷小，適用于幼兒或隱裂窄小的患者。但近幾年國外報(bào)道應(yīng)用較少，主要原因是此方法對(duì)于腭帆提肌的異位附著無改變。2008年，吳憶來等[13]認(rèn)為單純切開隱裂區(qū)、對(duì)位縫合以及蘭氏手術(shù)雖然能修復(fù)腭垂形態(tài)和斷裂的肌層，但并未改變其異位的肌走向，且無延長(zhǎng)軟腭的作用，其手術(shù)效果顯然要差于兩瓣及單瓣后退術(shù)及反向雙Z瓣手術(shù)。

2.2蘭氏法：Frank Mcdowell等[14]在采用蘭氏法修復(fù)腭裂患兒的治療中，發(fā)現(xiàn)2/3的腭裂患兒術(shù)后不需要語音治療，即能自然恢復(fù)正常的語言功能。雖有文獻(xiàn)[15]報(bào)道蘭氏法未能延長(zhǎng)軟腭，肌肉也未正常細(xì)致復(fù)位，常不能獲得滿意的語音效果。但眾多學(xué)者仍然認(rèn)為腭咽閉合的實(shí)現(xiàn)主要應(yīng)恢復(fù)腭帆提肌的功能，大部分患者無需后退和延長(zhǎng)軟腭。也有學(xué)者認(rèn)為，軟腭/咽腔較小，即軟腭相對(duì)較短而咽腔相對(duì)較大，也是造成VPI的原因，蘭氏法腭裂修復(fù)可以恢復(fù)腭帆提肌的功能位，達(dá)到腭咽閉合，如術(shù)后確有軟腭過短并腭咽閉合不全者，待年齡稍大后，行后退術(shù)或咽瓣術(shù)治療腭咽閉合不全。近年，國內(nèi)程寧新等[16]及閏冰冰等[17]均有應(yīng)用改良蘭氏法修復(fù)腭裂，認(rèn)為手術(shù)能有效改善腭咽閉合不全，但均未就改良蘭氏法修復(fù)隱裂腭裂做特殊說明。改良蘭氏法仍然是修復(fù)低年齡隱性腭裂患兒值得嘗試的方法。

2.3咽瓣手術(shù)：Crikelair 等[11]的研究中有9位隱性腭裂患者采用了咽瓣手術(shù)，但其研究的入選標(biāo)準(zhǔn)與排除標(biāo)準(zhǔn)不明確，且沒有術(shù)后語音的評(píng)估大綱。Brondsted和他的同事[18]對(duì)104名隱性腭裂患者進(jìn)行了首次咽瓣手術(shù)，并且5年隨訪語音正常率達(dá)到81%，但他認(rèn)為年齡對(duì)于術(shù)后語音效果是次要的因素。相反，Abyholm[19]以年齡7歲為分界，他認(rèn)為7歲以前手術(shù)，術(shù)后語音改善顯著。但是，咽瓣手術(shù)的術(shù)后并發(fā)癥也越來越多，尤其是睡眠呼吸暫停和氣道問題。近年，Mosaad等[20]則主張用咽后壁組織瓣轉(zhuǎn)移術(shù)作為治療隱性腭裂的首選方法，其報(bào)道的術(shù)后成功率可達(dá)89%。目前的趨勢(shì)是咽瓣手術(shù)多與其他手術(shù)聯(lián)合作為治療隱性腭裂的流行手術(shù)。2008年，吳憶來[13]、王國民等[21]報(bào)道應(yīng)用改良咽后壁組織瓣轉(zhuǎn)移術(shù)（與傳統(tǒng)咽后壁瓣轉(zhuǎn)移術(shù)區(qū)別是軟腭的切口為橫行）治療隱性腭裂46例，對(duì)于4歲以上患者應(yīng)用最多，比例近70%。改良咽后壁組織瓣轉(zhuǎn)移術(shù)可以最大限度利用瓣的寬度，故一般認(rèn)為其改善腭咽閉合的效果優(yōu)于將咽后壁組織瓣縫合在縱行剖開的軟腭兩側(cè)。同時(shí)其認(rèn)為改良咽后壁組織瓣轉(zhuǎn)移術(shù)的適應(yīng)證為OSMCP患者，而非典型的隱性腭裂三聯(lián)征患者。

2.4腭后退術(shù)：Mosaad等[20]認(rèn)為腭后退術(shù)后VPI比率高，因此他不主張應(yīng)用腭后退術(shù)修復(fù)隱性腭裂。Calnan[1]在其1954年的經(jīng)典文章中提倡VY腭后退術(shù)，常要和海恩斯咽成形術(shù)聯(lián)合，他報(bào)道正常語音率達(dá)80%。但是大部分患者都是術(shù)后又接受了額外的語音治療后才達(dá)到的正常發(fā)音。Porterfield和Trabue[22]首次應(yīng)用腭后退術(shù)治療了13例隱性腭裂患者，并得出鼻音在本質(zhì)上被消除的結(jié)論。但當(dāng)時(shí)其推薦手術(shù)年齡為16～18個(gè)月的隱性腭裂患兒，這一觀點(diǎn)遭到了批判，因?yàn)榇四挲g的患兒大部分發(fā)展不為VPI，那么手術(shù)對(duì)于這部分患兒就是不必要的[7]。不過，Porterfield和同事[23]在10余年后的一篇文獻(xiàn)中對(duì)于之前的推薦在較小年齡手術(shù)進(jìn)行了懺悔。Gylling和Soivio[24]也十分提倡后退手術(shù)，并且報(bào)道了術(shù)后54%正常發(fā)音，34%滿意發(fā)音。Pensler和Bauer[25]報(bào)道應(yīng)用后退術(shù)對(duì)于小于2歲的患兒術(shù)后語音改善很好。近年，吳憶來[13]、王國民等[21]的文獻(xiàn)中小年齡組（<4周歲）的隱性腭裂修復(fù)術(shù)后語音效果較好，且多采用腭成形術(shù)，主要是兩瓣法、單瓣后退術(shù)或反向雙Z瓣等有延長(zhǎng)軟腭作用的術(shù)式。單瓣后退法和兩瓣法能在一定層度上恢復(fù)軟腭肌肉的功能，達(dá)到良好的腭咽閉合，但是術(shù)后硬腭前份遺留較大范圍的裸露骨面且創(chuàng)傷大。

2.5軟腭成形術(shù)（腭帆提肌重建術(shù)）：有國內(nèi)外文獻(xiàn)[26]報(bào)道，語音清晰度提肌重建術(shù)能達(dá)到89%。Sommerlad[27]腭帆提肌術(shù)腭咽閉合完全的能達(dá)到76%。Abyholm等[19]認(rèn)為，腭帆提肌重建結(jié)合蒂在上的咽后壁組織瓣轉(zhuǎn)移術(shù)適用于所有合并VPI的腭隱裂患者。Pensler和Bauer[25]采用軟腭成形術(shù)（腭帆提肌重建）加腭延長(zhǎng)術(shù)作為首次手術(shù)來修復(fù)15例隱性腭裂和中度腭咽閉合不全患者，根據(jù)作者的研究結(jié)果小于2歲的患兒術(shù)后有效率達(dá)75%，故推薦小于2歲的隱性腭裂患兒首次修復(fù)采用腭帆提肌重建術(shù)加腭延長(zhǎng)術(shù)，而把咽瓣手術(shù)作為治療失敗的補(bǔ)救手術(shù)。但又未對(duì)腭延長(zhǎng)術(shù)做具體描述，故限制了此手術(shù)在其他中心的推廣，在文章中作者認(rèn)為大于2歲的患兒可以首次適用咽瓣手術(shù)。上世紀(jì)末，由于咽瓣手術(shù)的并發(fā)癥問題越來越多的人開始把功能性腭帆提肌重建術(shù)加腭延長(zhǎng)術(shù)作為隱性腭裂的首次治療。近些年，國內(nèi)也報(bào)道了很多有關(guān)腭帆提肌吊帶重建術(shù)的文章，上海、北京等各治療中心[10，13，28-29]在隱性腭裂修復(fù)中均強(qiáng)調(diào)腭帆提肌吊帶的重建，術(shù)中一定要暴露清楚，充分內(nèi)旋后推。2011年，Haase[30]回顧性研究了20多年期間應(yīng)用一種不同的軟腭成形術(shù)（butterfly suture technique developed by Haase）修復(fù)439例典型的隱性腭裂患者，這種由Haase發(fā)展的蝶式縫合技術(shù)有諸多優(yōu)點(diǎn)，包括手術(shù)時(shí)間短，僅需10min。不需要鼻胃管，實(shí)施手術(shù)可以應(yīng)用移動(dòng)設(shè)備進(jìn)行，更方便，術(shù)后語音正常的比例（91%）與其他手術(shù)方式相當(dāng)甚至更高，而且無氣道的并發(fā)癥。但是對(duì)一些嚴(yán)重的病例而言，額外的語音治療和腭咽成形術(shù)還是必要的[31]。作者Haase推薦此術(shù)式作為一個(gè)安全的治療方法來修復(fù)隱性腭裂患者的腭咽閉合不全問題。

2.6反向雙Z瓣術(shù)（Furlow腭成形術(shù)）：根據(jù)國內(nèi)外文獻(xiàn)報(bào)道，反向雙Z成形法語音清晰能達(dá)到90%。也有報(bào)道反向雙Z瓣術(shù)后成功率達(dá)83%。Abyholm等[19]認(rèn)為，反向雙Z瓣術(shù)則適用于環(huán)狀或矢狀閉合、閉合口小于5mm的患者。Furlow手術(shù)技術(shù)被提倡[31-34]，Garcia-Velasco和同事[35]回顧性研究了57名伴有VPI的隱裂患者，發(fā)現(xiàn)早期他們應(yīng)用的是腭后退術(shù)，之后應(yīng)用咽瓣加腭帆提肌重建術(shù)，并且發(fā)現(xiàn)這兩種術(shù)式的術(shù)后語音改善不佳，于是現(xiàn)在其推薦應(yīng)用Furlow腭成形術(shù)修復(fù)伴有VPI的腭隱裂患者，但未報(bào)道術(shù)后語音結(jié)果。陳國鼎等[31]詳細(xì)記錄了1988～1993年間隱性腭裂伴腭咽閉合不全患者35例，其中30例接受了Furlow腭成形術(shù)，術(shù)后29例患者（96.7%）獲得腭咽閉合。此術(shù)式優(yōu)點(diǎn)是延長(zhǎng)軟腭，重建提肌吊帶。由于肌肉并未暴露于口腔或鼻腔側(cè)，因此可以保護(hù)肌肉的血液供應(yīng)。此外，這個(gè)手術(shù)還可用于首次手術(shù)肌肉位置重置不當(dāng)和裂隙較窄的繼發(fā)腭咽閉合不全的治療，缺點(diǎn)是犧牲了兩側(cè)的張力來延長(zhǎng)了軟腭長(zhǎng)度。盡管有些醫(yī)生認(rèn)為這個(gè)手術(shù)修復(fù)較寬的裂隙是不充分的，賓夕法尼亞兒童醫(yī)院的醫(yī)生手術(shù)時(shí)結(jié)合兩側(cè)的松弛切口，從而擴(kuò)大此手術(shù)的應(yīng)用范圍至全部裂隙?，F(xiàn)在反向雙Z成形術(shù)在很多唇腭裂中心應(yīng)用比較廣泛，但也有學(xué)者[36]認(rèn)為反向雙Z成形術(shù)在軟腭中線對(duì)腭帆提肌和腭咽肌的重疊縫合，改變了軟腭肌群的正常解剖結(jié)構(gòu)，形成了不對(duì)稱的腭咽閉合。但關(guān)于此不對(duì)稱的腭咽閉合對(duì)語音的影響尚無相關(guān)研究。目前來看，F(xiàn)urlow腭成形術(shù)對(duì)于某些隱性腭裂亞群是一個(gè)可以取代咽瓣手術(shù)的很有前景的技術(shù)[37]。

2.7結(jié)合兩種或兩種以上術(shù)式的方法：Abyholm[19]、Porterfield[22]、Fara和Weatherley-White均采用過咽瓣加腭后退術(shù)，咽瓣加蘭氏術(shù)等。柳江太[38]于20世紀(jì)90年代左右收治的30例患者，采用腭后退術(shù)加咽后瓣封閉鼻腔創(chuàng)面l2例，腭部島狀瓣修復(fù)鼻腔創(chuàng)面4例，軟腭部Z成形術(shù)加咽后瓣14例，手術(shù)效果均滿意，但并未給出具體評(píng)價(jià)方法及評(píng)價(jià)標(biāo)準(zhǔn)。高嵩等[12]于2004～2006年共收治隱性腭裂患者15例，其中6例（6歲以上）采取了單瓣后推腭粘骨膜瓣，腭帆提肌吊帶重建，軟腭鼻腔側(cè)粘膜Z成形，同步延長(zhǎng)軟腭，封閉裂隙，結(jié)果隱裂均得以修復(fù)，發(fā)音改善。他認(rèn)為此方法恢復(fù)了軟腭的正常解剖及生理結(jié)構(gòu)，明顯改善腭咽閉合功能。李強(qiáng)等[26]共治療12例隱性腭裂患者（6～16歲），給予腭粘膜瓣后推，鼻腔側(cè)軟腭粘膜Z成形，腭帆提肌吊帶重建，頰肌粘膜瓣移轉(zhuǎn)。優(yōu)點(diǎn)是后推效果明確，硬腭粘膜瓣比硬腭粘骨膜瓣更易于充分自由地內(nèi)移后推，軟腭縫合后既無創(chuàng)面暴露又無直線瘢痕形成，這樣，整個(gè)軟腭的三層組織可后推約l.5cm。后推效果可靠，帶蒂的頰肌粘膜瓣不僅避免了瘢痕攣縮引起的軟腭繼發(fā)性攣縮，軟腭的后推延長(zhǎng)有了可靠的保證，遠(yuǎn)期效果恒定持久。吳憶來等[13]行腭隱裂修復(fù)的患者72例，認(rèn)為小年齡組（<4周歲）的腭隱裂修復(fù)術(shù)后語音效果較好，且多采用腭成形術(shù)，主要是兩瓣法、單瓣后退或反向雙Z瓣等有延長(zhǎng)軟腭作用的術(shù)式。大年齡組（≥8周歲）的腭隱裂修復(fù)可首選咽成形術(shù)或腭咽成形術(shù)，術(shù)后輔以語音訓(xùn)練。大于14周歲或小于8周歲的患者修復(fù)方式的選擇更為靈活，可根據(jù)具況選用。Antonio等[39]對(duì)比了隱性腭裂修復(fù)的兩個(gè)術(shù)式：小切口腭咽成形術(shù)和小切口腭咽成形術(shù)加個(gè)性化咽瓣咽成形術(shù)或者括約肌咽成形術(shù)，結(jié)果發(fā)現(xiàn)，前者更為安全可靠，后者也并不能降低VPI的發(fā)生頻率。目前為止復(fù)合術(shù)式多種多樣，但應(yīng)用最多的還是咽瓣手術(shù)，尤其是腭帆提肌吊帶重建結(jié)合蒂在上的咽后壁瓣轉(zhuǎn)移術(shù)。

3 小結(jié)

隱性腭裂手術(shù)治療方法很多，對(duì)于那些尚無法進(jìn)行感知語音評(píng)估的隱性腭裂患者而言，已有的文獻(xiàn)不支持進(jìn)行預(yù)防性手術(shù)治療。因?yàn)槠渲薪^大部分患者并不會(huì)發(fā)展為腭咽閉合不全。有關(guān)手術(shù)年齡，醫(yī)學(xué)界尚無統(tǒng)一觀點(diǎn)。但因手術(shù)年齡與手術(shù)方式選擇關(guān)系密切，因此尚需統(tǒng)一評(píng)價(jià)指標(biāo)的大樣本研究以及解剖、生理、病理、語音、口腔、整形等各相關(guān)方面的專家共同努力。到目前為止，由于缺乏不同手術(shù)技術(shù)方面術(shù)后效果評(píng)價(jià)的客觀數(shù)據(jù)，所以很難確定對(duì)于改善隱性腭裂腭咽閉合不全究竟哪一種方法是最有效的。不過，從最近幾年國內(nèi)外各治療中心所采用的手術(shù)技術(shù)來看，應(yīng)用比較多的是反向雙Z瓣術(shù)和咽瓣手術(shù)（其中最常見的為腭帆提肌重建結(jié)合蒂在上的咽后壁組織瓣轉(zhuǎn)移術(shù)），這兩種手術(shù)方式對(duì)于良好的側(cè)咽壁運(yùn)動(dòng)是最有效的。

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[收稿日期]2012-06-01[修回日期]2012-07-23

編輯/李陽利