歐陽烽,吳欽,袁小入,余念祖,金鵬卓,陳曄,尹明雪,曾獻軍

脊髓硬脊膜動靜脈瘺(spinal dural arteriovenous fistulae,SDAVF)是脊髓血管畸形中最常見的類型,約占脊髓血管畸形的70%,病因不明確,好發(fā)于中老年男性,常見于下胸段及腰段[1]。其主要形成機制是供應硬脊膜或神經根的動脈在穿越椎間孔的硬脊膜時與脊髓的引流靜脈直接溝通,可繼發(fā)慢性髓靜脈高壓及脊髓缺血壞死,未能及時識別和治療SDAVF將導致不可逆的神經功能障礙[2],患者逐漸出現下肢無力、膀胱和性功能障礙,甚至截癱[3]。由于SDAVF的臨床表現不具有特異性,常易被誤診為脊髓炎、髓內腫瘤、前列腺增生及椎管狹窄等疾病[4]。DSA檢查是目前診斷脊髓血管畸形的金標準,然而其屬于有創(chuàng)性檢查方法,而且存在一定的操作難度和潛在風險[5]。為此,我們對更為安全和易操作的MRI技術——可變翻轉角三維T2加權快速自旋回波序列(3D-T2-weighted-turbo spin echo,3D-T2-TSE)和對比增強磁共振血管成像(contrast-enhanced MR angiography,CE-MRA)在診斷SDAVF中的臨床應用價值進行了探討,旨在加深對兩種檢查技術的認識,從而提升今后對SDAVF的定位診斷水平。

材料與方法

1.一般臨床資料

本回顧性研究獲得了本院倫理委員會的批準(倫理編號:NO.3-008,2022),所有患者自愿簽署了掃描知情同意書。

搜集2018年5月-2022年10月在本院經DSA和/或手術診斷的18例SDAVF患者的臨床及影像資料。18例中,男14例,女4例;發(fā)病年齡44～68歲,平均(58.8±7.0)歲;病程2天～19年。主要臨床癥狀有下肢乏力、麻木,2例伴大小便功能障礙,癥狀緩慢進展或急性加重。

納入標準:①同時完成了3D-T2-TSE和CE-MRA檢查;②在MRI檢查后2周內行DSA和/或外科手術而明確診斷,當DSA結果與手術結果不符時以手術結果為準;③圖像質量符合診斷要求。排除標準:①臨床資料不完整;②同時合并其它脊髓病變,如脊髓炎等。

2.MR圖像采集

使用Siemens Magnetom skyra 3.0T磁共振成像系統和32通道后路標準相控陣線圈,患者取仰臥位,掃描野中心位置的選取是根據既往的臨床和/或放射學檢查提示的瘺管位置,掃描方案在整個研究期間保持一致。

3D-T2-TSE序列冠狀面掃描參數:TR 1510 ms,TE 135 ms,視野280 mm×311 mm,矩陣640×640,層厚0.4 mm,重建體素大小0.4 mm×0.4 mm×0.4 mm,并行采集加速因子2。

CE-MRA掃描參數:TR 3.1 ms,TE 1.1 ms;翻轉角25°,視野280 mm×311 mm,矩陣448×364,層厚1 mm,并行采集加速因子3;重建體素大小為1.0 mm×1.0 mm×1.0 mm。先采集一組平掃圖像,以用于后期進行減影;隨后經肘前靜脈放置的22號靜脈導管注射對比劑,使用高壓注射器注射15 mL釓特酸葡胺(佳迪顯),注射流率4.5 mL/s。然后監(jiān)測動脈內釓對比劑(頸段掃描監(jiān)測主動脈弓、胸腰段掃描監(jiān)測Th10水平腹主動脈),當對比劑到達目標血管使其管腔內信號明顯增高后啟動增強掃描,掃描序列為擾相梯度回波序列,掃描后同時獲得原始圖像和減影圖像。

3.DSA檢查

由神經介入科醫(yī)師使用Philips UNIQ FD20/15平板血管造影系統進行DSA檢查,采用股動脈入路,將3～5 mL非離子型碘對比劑(300 mg I/mL)注射到預期動脈,以3幀/秒的速度連續(xù)采集圖像,圖像矩陣2048×2048,視野420 mm×420 mm。參考CE-MRA和3D-T2-TSE檢查結果,如果2種檢查明確提示了瘺管位置,則進行選擇性動脈造影;如果未確定瘺管部位,則從最可能的范圍內多次進行選擇性動脈造影,以明確瘺口的準確位置。

4.圖像分析

對3D-T2-TSE和CE-MRA圖像分別使用最小密度投影和最大密度投影并分別結合多平面重組方法進行圖像后處理,每組圖像分別由兩位影像科醫(yī)師獨立觀察和評估所有圖像。所有評估者對患者的臨床資料及其它檢查結果不知情。每位觀察者記錄觀察到的征象,包括畸形血管的范圍、供血動脈、瘺口水平、脊髓水腫和馬尾區(qū)結構改變等征象。瘺口的定義為溝通脊髓引流靜脈與硬脊膜/脊神經根供血動脈的局限性膨大,在3D-T2-TSE和CE-MRA圖像上對瘺口的定位方法可參考相關文獻報道[6-7],對瘺口定位準確則視為診斷正確(圖1)。DSA圖像的評估由神經介入科醫(yī)師在介入手術中完成。

圖1 患者,女,64歲,因雙下肢疼痛、乏力3月余入院。a)CE-MRA MIP圖像,顯示瘺口位于左側L1-2水平(長箭),Th8-L1椎體范圍髓周可見迂曲擴張的血管(短箭);b)矢狀面TSE圖像,示脊髓周圍有大量增粗迂曲的低信號血管影(箭);c)CE-MRA原始橫軸面圖像,示膨大的瘺口(短箭);d)TSE橫軸面圖像,顯示硬脊膜區(qū)瘺口(箭)。 圖2 患者,男,58歲,因雙下肢麻木2月余入院。a)TSE軸面圖像,顯示硬脊膜區(qū)稍膨大的瘺口(箭);b)原始CE-MRA橫軸面圖像,顯示膨大的瘺口位于右側Th6椎體水平(箭);c)CE-MRA MIP圖像,顯示供血動脈(星)、瘺口位置(長箭)及髓周擴張迂曲的血管(短箭);d)冠狀面TSE圖像,顯示瘺口的位置(長箭)及Th3-Th6椎體范圍髓周畸形血管(短箭);e)DSA圖像,顯示供血動脈為右側第6肋間動脈(白箭)及髓周畸形的血管團(黑箭)。

5.統計分析

使用SPSS 26.0統計分析軟件進行數據分析。計量資料的描述采用均數±標準差的形式。觀察者之間及不同檢查技術之間對瘺口位置評估的一致性分析使用非加權Kappa檢驗(Kappa<0.40為一致性較差;Kappa=0.41～0.60為一致性中等;Kappa=0.61～0.80為一致性較好;Kappa>0.80為一致性很好)。以手術結果作為確診金標準,采用Fisher精確概率法比較各種檢查序列/方法對SDAVF的瘺口位置的定位診斷符合率。以P<0.05為差異具有統計學意義。

結 果

如表1所示,將18例SDAVF患者納入分析,基于3D-T2-TSE圖像,兩位評估者對瘺口位置的評估結果的一致性較好(kappa=0.76,95%CI:0.57～0.96);基于CE-MRA圖像,兩位評估者對瘺口位置的定位結果的一致性為很好(kappa=0.82,95%CI:0.64～1.00)。此外,在18例患者中,12例患者3D-T2-TSE序列瘺口定位結果與DSA一致,2種檢查間的一致性較好(kappa=0.65,95%CI:0.43～0.87)。CE-MRA與DSA檢查對13例患者的瘺口定位相吻合,兩者間的一致性較好(kappa=0.71,95%CI:0.50～0.92)。

表1 觀察者之間及不同檢查技術之間對瘺口定位的一致性分析

不同檢查技術對SDAVF征象的檢出情況見表2。18例SDAVF患者均進行了DSA檢查,共檢出瘺口位置15例(83.3%)。16例患者進行了外科手術,包括13例DSA檢出和3例DSA未檢出患者。根據評估者間協商一致的結果,CE-MRA正確檢出瘺口位置15例(83.3%),另外2例定位不準確,1例患者未顯示病灶;T2-TSE序列正確檢出瘺口位置14例(77.8%),其中1例因第一骶椎移行椎變異而導致兩位評估者對椎體定位時出現偏差。此外,3D-T2-TSE序列顯示17例(94.4%)伴有脊髓水腫,表現為脊髓內節(jié)段性高信號影;15例(83.3%)可見馬尾區(qū)結構紊亂和/或馬尾神經束增粗、在T2WI上信號增高。。

表2 三種檢查技術對SDAVF征象的顯示情況 /例

在外科手術確診的16例SDAVF患者中,女3例,男13例;8例發(fā)生于胸段,8例發(fā)生于腰段;瘺口位于左側9例,右側6例,雙側瘺口1例。對瘺口位置的定位診斷,3D-T2-TSE序列的符合率為75%(12/16),CE-MRA為81.3%(13/16),上述兩種技術聯合時為87.5%(14/16),DSA檢查為81.3%(13/16)。4種方法對瘺口的定位診斷符合率的差異無統計學意義(χ2=0.94,P=0.97)。

討 論

SDAVF是一種罕見疾病,一經發(fā)現即建議盡快進行手術治療,早期及時干預方有可能逆轉神經功能障礙的結局[8-9]。以往研究發(fā)現,若常規(guī)MRI同時存在脊髓水腫及髓周流空血管征,診斷SDAVF的敏感度為100%;如果2個征象均無,則基本可排除SDAVF的診斷[10]。這與本研究的觀察結果一致。雖然髓周畸形血管征對于脊髓血管畸形的篩查特異度很高,但是有部分的病例常規(guī)MRI無法檢出病變[1,11];而脊髓水腫尚未被證明是ADAVF的特異性篩查指標。本研究中3D-T2-TSE序列對髓周畸形血管征的檢出率高達100%,與既往研究結果一致。3D-T2-TSE序列是一種高分辨成像技術,無需使用對比劑,通過使用不同的翻轉角度進行空間優(yōu)化,提供了脊髓與腦脊液之間的良好對比,并減輕了腦脊液搏動偽影,與常規(guī)T1WI、T2WI序列相比其掃描層厚更薄,對于細節(jié)的顯示更佳,更有助于對髓周畸形流空血管的檢出,不僅可以用于SDAVF的篩查,并可進行初步診斷及定位[12]。

既往Kannath等[6]對16例SDAVF患者的回顧性研究發(fā)現,基于3D-T2-TSE序列,觀察者對SDAVF的診斷和瘺口定位符合率均>80%。本研究中共納入了18例SDAVF患者,兩位評估者對瘺口的定位診斷符合率分別為77.8%和83.3%,評估者間的一致性較好。但是此序列上SDAVF瘺口及供血血管與椎管外骨骼、軟組織信號的對比較差,給瘺口及供血動脈的評估帶來了挑戰(zhàn),這可能是此序列最大的缺陷所在。筆者認為,在3D-T2-TSE圖像上提示為SDAVF的征象主要有以下幾點:①髓周可見蛇形、蚯蚓狀低信號流空血管影;②硬脊膜區(qū)局限性稍膨大的低信號,常見于神經根袖套附近;③脊髓水腫呈高信號;④胸腰段SDAVF?？梢婑R尾神經紊亂和腫脹等。通過對髓周畸形引流靜脈進行追蹤,可以對瘺口位置進行較好定位,瘺口通常位于硬脊膜區(qū)髓周畸形引流靜脈截斷處。

與3D-T2-TSE序列不同,CE-MRA技術應用對比劑,使得病變血管與周圍組織之間形成了更好的對比,基于剪影技術使得畸形血管能夠清楚顯示,可以直觀觀察瘺口、引流靜脈和供血動脈[7]。SDAVF于CE-MRA序列的典型表現:①髓周有匍匐、蚓狀的畸形靜脈;②椎管硬膜區(qū)局限性稍膨大的瘺口;③椎管外可見增粗迂曲的供血動脈(多為肋間動脈或腰動脈的脊膜支),與瘺口和畸形靜脈相延續(xù)。既往研究結果顯示,CE-MRA對SDAVF患者瘺口的定位符合率可達81%[7,12],與我們的研究結果類似。本研究中有3例患者顯影差,原因可能與動脈粥樣硬化、血管痙攣及血栓引起的管腔狹窄致對比劑無法通過或與掃描時相不準確有關,預掃描對后者或許會有所幫助。

3D-T2-TSE與CE-MRA兩種檢查各具優(yōu)勢[13]。對于髓周畸形血管征,3D-T2-TSE序列的敏感度高,且觀察到的髓周畸形血管的范圍要較CE-MRA的范圍更大,而CE-MRA能較好地顯示畸形引流血管密集段,對于遠端的顯影欠佳,原因可能與病變靜脈內高壓影響了對比劑充盈有關。而對供血動脈的顯示,對比劑為CE-MRA帶來了良好的組織對比,使得瘺口、供血動脈及引流靜脈顯示更清晰[14]。此外,3D-T2-TSE序列能夠顯示更多的伴隨征象,如脊髓水腫以及馬尾區(qū)結構紊亂征、神經源性膀胱引起的雙腎積水等。在3D-T2-TSE圖像上,我們觀察到大部分胸、腰段SDAVF患者的馬尾神經出現腫脹、紊亂的表現,這些患者均無明顯椎管狹窄,推測馬尾區(qū)的變化可能與SDAVF繼發(fā)的馬尾神經缺血、缺氧、水腫和畸形引流血管干擾正常馬尾神經纖維的走行有關。

值得一提的是,本研究結果顯示3D-T2-TSE聯合CE-MRA檢查對SDAVF的瘺口的定診斷符合率高于DSA。DSA一直以來被視為診斷脊髓血管畸形的金標準[15],在本研究中有3例DSA檢查陰性者,最終由外科手術確診,其中2例患者的病變可被3D-T2-TSE和CE-MRA所檢出。我們通過查閱相關文獻[15,16],推測DSA假陰性出現的可能原因有:①SDAVF血管內血栓形成或動脈粥樣硬化以及侵入性檢查誘發(fā)供血血管痙攣,導致管腔狹窄或閉塞,對比劑無法通過而未能顯影;②造影檢查中責任血管被忽略或跳過。事實上,DSA檢查陰性往往意味著更長耗時、對比劑用量更多,長時間的手術會增加患者的不適甚至加重病情。相比而言,3D-T2-TSE序列和CE-MRA檢查無輻射,檢查費用更低,而且后者的對比劑用量較小,相對更為安全,而診斷效能卻不遜色于DSA檢查。將3D-T2-TSE與CE-MRA兩種檢查手段相結合,以3D-T2-TSE序列對髓周流空血管征的高檢出率和對馬尾區(qū)結構紊亂征、脊髓水腫的較好顯示能力,以及CE-MRA對瘺口、供血動脈和髓周畸形引流靜脈的直觀顯示,可以做到優(yōu)勢互補,而且2個序列的掃描可無縫銜接,總掃描時間不到20min,且操作簡便。

本研究存在一定的局限性:首先就是樣本數量較少;其次,回顧性研究以及人工評估的主觀性可能帶來一定的偏倚;再者,在掃描視野的確定上,少部分圖像的掃描視野不夠,影響了對馬尾區(qū)結構紊亂這一征象的全面觀察。我們總結認為,3D-T2-TSE序列掃描視野的放置范圍至少應該包括Th4～L3區(qū)域,才能保證對胸腰段SDAVF病變特征的較好顯示;同時,不宜使用腹部線圈,因為這樣會帶來更大的腦脊液搏動偽影。

綜上所述,3D-T2-TSE和CE-MRA檢查在SDAVF的定位診斷中均具有較好的表現,雖然準確性均未超過DSA,但是兩者聯合的診斷效能更優(yōu),且更安全便捷。尤其是在DSA檢查存在一定的失敗率的情況下,3D-T2-TSE和CE-MRA檢查對SDAVF的良好診斷效能可以增加我們打破現有金標準的信心,并可能因此避免不必要的漏診和延誤診治。