柴麗萍，瓊達(dá)，張書芬*

包蟲囊腫又稱棘球蚴病，是棘球蚴感染所引起的囊腫性病變，是一種人畜共患的流行性地方性慢性寄生蟲病，多見(jiàn)于牧區(qū)，患者任何年齡段可發(fā)。包蟲囊腫好發(fā)于肝臟和肺臟，生長(zhǎng)在盆腔的包蟲囊腫并不多見(jiàn)[1]，妊娠合并盆腔包蟲囊腫在臨床更為罕見(jiàn)。本文就1例足月妊娠合并盆腔包蟲囊腫報(bào)道如下。

1 臨床資料

患者，女，21歲，初產(chǎn)婦，因“足月妊娠，腹部陣痛32 h 未分娩”于2020年3月5日8時(shí)由外院轉(zhuǎn)入我院。既往體健，月經(jīng)規(guī)律，末次月經(jīng)時(shí)間為2019年5月20日，2019年7月當(dāng)?shù)剜l(xiāng)衛(wèi)生院尿妊娠試驗(yàn)陽(yáng)性提示妊娠，孕期在當(dāng)?shù)匦l(wèi)生院產(chǎn)檢3次，末次產(chǎn)檢時(shí)間為孕30周，超聲檢查未見(jiàn)明顯異常。2020年3月4日0時(shí)出現(xiàn)腹部陣痛，5時(shí)胎膜自破，陰道大量流水，7時(shí)就診于當(dāng)?shù)乜h醫(yī)院，12時(shí)因產(chǎn)程進(jìn)展緩慢行縮宮素催引產(chǎn)，催引產(chǎn)4 h未分娩，停止催引產(chǎn)，轉(zhuǎn)至日喀則市婦幼保健院，路程近14 h，入院時(shí)腹痛減輕，胎動(dòng)微弱。

查體：神清，急性面容，精神緊張，全身皮膚及粘膜無(wú)黃染，體溫：37℃，心率:100次/min，呼吸:26次/min，血壓:118/76 mmHg，心肺檢查未見(jiàn)明顯異常，肝脾肋下未觸及，雙腎區(qū)無(wú)叩痛，生理反射存在，病理反射未引出。腹部膨隆如足月妊娠大小，下腹部臍恥間可見(jiàn)子宮縮復(fù)環(huán)，局部壓痛明顯，宮高30 cm，腹圍87 cm，胎心140次/min，先露頭，位置-3，胎膜已破，未見(jiàn)羊水流出，宮口開(kāi)大3 cm，宮縮規(guī)律30～40 s/2～3 min。陰道右后穹隆處觸及一囊性腫物，向盆腔延伸，張力大，不活動(dòng)，胎頭位于其上。輔助檢查：產(chǎn)科超聲:妊娠子宮內(nèi)見(jiàn)一胎兒圖像，頭位，雙頂徑8.73 cm，股骨長(zhǎng)7.01 cm，頭圍31.53 cm，胎心規(guī)律，胎盤前壁，成熟度2級(jí)，羊水指數(shù)2.37 cm，子宮后方見(jiàn)約9.2 cm×6.3 cm的無(wú)回聲包塊，邊界清，提示附件囊腫可能。血常規(guī):WBC 17.8×109/L,NE 80.9%，RBC 4.71×1012/L，HB 160 g/L，PLT 258×109/L；CRP 103.2 mg/L(正常<10 mg/L)；凝血功能：FIB 4.08 g/L，DD 4.45 ug/mL，余項(xiàng)正常范圍；尿常規(guī)：URO+2,BLD+，KET+，PRO+-，余項(xiàng)正常范圍；肝腎功能正常范圍。心電圖：心率91次/min，部分(V1 V2導(dǎo)聯(lián))T波倒置。胎心監(jiān)護(hù)：基線140 bpm，幾乎呈直線，無(wú)變異，20 min無(wú)胎動(dòng)。否認(rèn)既往重大疾病、外傷、手術(shù)及藥物過(guò)敏史，自幼有牛羊密切接觸史及生食牛羊肉習(xí)俗，家族中無(wú)遺傳病及寄生蟲病史。

入院診斷：足月妊娠臨產(chǎn)，滯產(chǎn)，單胎頭位，妊娠合并附件囊腫。入院后在腰硬聯(lián)合麻醉下行子宮下段剖宮產(chǎn)術(shù)及腹腔探查術(shù)。術(shù)中見(jiàn)腹腔淡黃色腹水約50 mL，抽吸20 mL送病理。子宮下段拉長(zhǎng)約7 cm，菲薄，胎頭高浮，羊水量極少，為黏稠胎便，新生兒出生重度窒息，經(jīng)搶救后一般情況好。術(shù)中探查囊腫來(lái)源于右側(cè)闊韌帶，直徑約10 cm，始于右側(cè)闊韌帶向下延伸至盆腔深部骶骨前，頭窄底寬，深深固定于盆腔，不活動(dòng)，張力大，表面附著毛細(xì)血管叢，大網(wǎng)膜疏松粘在其上。排墊腸管，分離粘連、止血，游離囊腫上緣時(shí)囊腫破裂，破口大小約2 cm×2 cm，見(jiàn)清亮液體流出，吸引器吸引囊液約250 mL，囊腫內(nèi)為白色的面片狀及囊球肉狀物，質(zhì)地軟，約50 g(彩插1)。請(qǐng)普外科會(huì)診，行內(nèi)囊完整切除+外囊游離部分囊壁切除，切除組織送病理。術(shù)后腹水病理診斷：(腹水)見(jiàn)大量紅細(xì)胞，少許間皮細(xì)胞，未查見(jiàn)腫瘤細(xì)胞；囊腫病理診斷：(盆腔)包囊蟲病(彩插1,病理號(hào)C27520)。術(shù)后腹部超聲檢查：肝臟未見(jiàn)明顯異常，胸部X線檢查未見(jiàn)明顯異常。腹部切口部分脂肪液化裂開(kāi)，經(jīng)過(guò)多次換藥，愈合出院。

2 討論

包蟲病是棘球絳蟲的幼蟲寄生在人體所致的一種人畜共患的寄生蟲病，主要來(lái)源于動(dòng)物的排泄物，人或家畜食入被污染的食物即可被感染，該病多見(jiàn)于西北農(nóng)牧區(qū)，是西北邊疆地區(qū)常見(jiàn)的寄生蟲病之一。人體感染后，蟲卵隨血流經(jīng)門靜脈到達(dá)肝臟，大部分被阻于肝臟，少部分可通過(guò)肝經(jīng)右心到達(dá)肺臟，極少數(shù)可通過(guò)肺循環(huán)而到達(dá)全身其他臟器發(fā)展為包蟲囊[2]。女性盆腔包蟲病多是這極少數(shù)逸出蟲卵發(fā)育而成，盆腔包蟲囊腫增長(zhǎng)較快，蚴在體內(nèi)3周便可發(fā)育為包蟲囊腫[3]。本例患者系仲巴縣人，仲巴縣是西藏為數(shù)不多的畜牧區(qū)，屬高原亞寒帶半干旱氣候，患者自幼生活在畜牧區(qū)，當(dāng)?shù)赜猩撑Ｑ蛉饬?xí)俗，衛(wèi)生條件差，且患者在孕期(孕14～20周)曾經(jīng)游牧4～5次，有密切的犬、羊接觸史，且有席地而坐、生食羊牛肉等習(xí)慣，包蟲感染時(shí)間不確定，不排除孕期感染的可能。有普查統(tǒng)計(jì)發(fā)現(xiàn)[4]：51.39%的盆腔包蟲病是在包蟲病普查時(shí)被發(fā)現(xiàn)，22.22%是在就診其他疾病時(shí)被發(fā)現(xiàn)，而婦科?？茩z查發(fā)現(xiàn)盆腔包蟲病不足20%,且多是在分娩過(guò)程中或手術(shù)時(shí)被發(fā)現(xiàn)。該普查統(tǒng)計(jì)還顯示，妊娠合并包蟲病在女性包蟲病中并不少見(jiàn)(17例 23.61%),其中有11例(64.71%)合并肝包蟲病,2例合并肺包蟲 (11.76%),2例合并陰道包蟲感染，但盆腔包蟲病較為少見(jiàn)。妊娠合并盆腔包蟲囊腫多屬于個(gè)案報(bào)道，相關(guān)報(bào)道較少。本例患者孕期產(chǎn)檢不規(guī)律，僅有的3次產(chǎn)前檢查均未發(fā)現(xiàn)盆腔囊腫，在孕30周行超聲檢查時(shí)，增大的子宮充滿盆腔，子宮外的異常情況不易被發(fā)現(xiàn)而漏診。

盆腔包蟲囊腫由于感染途徑不同可分為原發(fā)性和繼發(fā)性。大部分盆腔包蟲囊腫被認(rèn)為是繼發(fā)于其他器官的囊性包蟲病，多有肝包蟲或腹腔包蟲手術(shù)史，可能與術(shù)中包蟲囊液外漏造成子囊和頭節(jié)種植有關(guān)。而原發(fā)的孤立盆腔包蟲囊腫非常罕見(jiàn)，多是由細(xì)粒棘球絳蟲由門靜脈血流經(jīng)肝、肺，從左心擴(kuò)散到生殖器形成囊腫[5]。曾有學(xué)者報(bào)道，盆腔包蟲侵蝕子宮形成薄弱區(qū)，分娩時(shí)胎兒肢體由此薄弱區(qū)穿出，從而發(fā)生子宮破裂[6]。國(guó)外也有學(xué)者認(rèn)為原發(fā)性盆腔包蟲病很難診斷和治療[7]。本例患者術(shù)后肝臟、肺臟等器官均未發(fā)現(xiàn)包蟲病征象，隨訪1年，未見(jiàn)腹腔包蟲囊腫證據(jù)，不排除本例患者原發(fā)盆腔包蟲囊腫的可能。

多數(shù)盆腔包蟲病為多發(fā)子囊型囊腫[8]，本例為單發(fā)子囊型，較為少見(jiàn)。盆腔包蟲囊腫，極易誤診為婦科腫瘤，在盆腔囊腫切除過(guò)程中，如果術(shù)前對(duì)于囊腫性質(zhì)未充分評(píng)估，有發(fā)生囊液內(nèi)活性物質(zhì)漏出導(dǎo)致過(guò)敏或播散可能。根治該病的方法是手術(shù)病灶切除聯(lián)合阿苯達(dá)唑治療，術(shù)后進(jìn)行藥物治療可降低包蟲病復(fù)發(fā)風(fēng)險(xiǎn)。本例患者孕期未規(guī)律產(chǎn)檢，當(dāng)?shù)蒯t(yī)療條件有限，地廣人稀，交通極為不便，產(chǎn)前檢查及臨產(chǎn)后均未發(fā)現(xiàn)囊腫的存在，在催引產(chǎn)失敗胎頭下降受阻于盆腔無(wú)法陰道分娩時(shí)，輾轉(zhuǎn)十幾個(gè)小時(shí)轉(zhuǎn)院，最終行剖宮產(chǎn)術(shù)避免了子宮破裂、大出血休克和胎死宮內(nèi)等嚴(yán)重并發(fā)癥。若在孕期產(chǎn)檢或臨產(chǎn)后及早發(fā)現(xiàn)盆腔囊腫，可根據(jù)囊腫的情況及產(chǎn)科情況綜合評(píng)估而選擇合適的分娩方式，從而避免試產(chǎn)失敗、先兆子宮破裂、新生兒窒息等情況。由于分娩時(shí)囊腫梗阻胎頭對(duì)囊腫的擠壓容易導(dǎo)致囊腫破裂，囊液外溢有發(fā)生過(guò)敏及播散可能，剖宮產(chǎn)術(shù)同時(shí)切除病灶，避免發(fā)生嚴(yán)重并發(fā)癥。本例患者在緊急剖宮產(chǎn)的同時(shí)進(jìn)行了針對(duì)包蟲病的手術(shù)處理，但患者術(shù)后拒絕服用阿苯達(dá)唑進(jìn)行藥物治療，隨訪1年未查見(jiàn)包蟲復(fù)發(fā)證據(jù)，有待進(jìn)一步長(zhǎng)時(shí)間隨訪。

妊娠合并盆腔包蟲囊腫雖罕見(jiàn)，但在西藏等地的農(nóng)牧區(qū)時(shí)有女性發(fā)生盆腔包蟲病。在包蟲病高發(fā)地區(qū)應(yīng)加強(qiáng)農(nóng)牧民的預(yù)防意識(shí)，改變育齡期婦女的生活習(xí)慣，同時(shí)提高婦產(chǎn)科醫(yī)師對(duì)該病的認(rèn)識(shí)，進(jìn)一步規(guī)范和加強(qiáng)產(chǎn)前檢查及盆腔檢查。對(duì)于來(lái)自農(nóng)牧區(qū)有包蟲病高危因素的人群，在早孕及孕中期常規(guī)進(jìn)行肝臟、盆腹腔B超檢查，以早期發(fā)現(xiàn)包蟲病，對(duì)于合并包蟲病的孕婦臨產(chǎn)后選擇合適的分娩方式、避免盲目試產(chǎn)、避免囊腫破裂或梗阻性難產(chǎn)引起嚴(yán)重并發(fā)癥有積極意義，從而減少母嬰不良結(jié)局。