王健合，王宏

(大連市中心醫(yī)院脊柱外科，遼寧 大連 116000)

強(qiáng)直性脊柱炎(ankylosing spondylitis，AS)是一種主要侵犯脊柱并累及骶髂關(guān)節(jié)和周圍關(guān)節(jié)的慢性進(jìn)行性炎癥性疾病。AS在病變中晚期可并發(fā)Andersson損害(Andersson lesion，AL)，是一種破壞性的脊椎或椎間盤病變，多發(fā)生于脊柱T11～L1胸腰段，有文獻(xiàn)報道AS合并AL的發(fā)病率為1.5%～28%[1-4]。1937年由Andersson首次提出該病[4]，但由于缺乏發(fā)病機(jī)制、診斷標(biāo)準(zhǔn)等方面的共識，AL在其他文獻(xiàn)中還可稱為假關(guān)節(jié)病、應(yīng)力性骨折、破壞性椎體損害、椎間盤炎、無菌性椎間盤炎等[5-7]。大連市中心醫(yī)院脊柱外科王宏教授曾收治2例AS合并AL患者，現(xiàn)報道如下。

1 臨床資料

1.1 病例一 44歲男性患者，于2020年4月24日主因“腰背部疼痛10余年，伴雙下肢無力2個月余”入院?；颊哂?0年前無明顯誘因出現(xiàn)腰背部疼痛，活動后好轉(zhuǎn)，休息后加重，且夜間會有疼醒，起床活動后好轉(zhuǎn)，近期癥狀逐漸加重。1年前既往患有肺結(jié)核，經(jīng)系統(tǒng)治療后好轉(zhuǎn)。患者2個月前自覺雙下肢麻木、無力，為求進(jìn)一步治療收住我院。

入院查體：胸腰段椎體棘突間壓痛、叩擊痛明顯，腰椎各向活動度受限；雙下肢肌力減弱，左側(cè)股四頭肌肌力Ⅲ級，右側(cè)股四頭肌肌力Ⅳ級，雙下肢L1神經(jīng)支配區(qū)以下感覺明顯減退，枕臂試驗陽性，Schober試驗移動距離3 cm，Patrick試驗弱陽性。實(shí)驗室檢查結(jié)核桿菌感染T細(xì)胞斑點(diǎn)試驗(TB-spot)陰性，人類白細(xì)胞抗原B27(HLA-B27)陽性。影像學(xué)正側(cè)位X線檢查：胸椎側(cè)彎，下位胸椎見致密影，間隙增加，胸椎間隙略狹窄，椎體附件密度增高(見圖1)。CT檢查：胸腰段改變符合強(qiáng)直性脊柱炎改變；T9～L1椎體骨質(zhì)、椎間隙及周圍軟組織改變，結(jié)合臨床排除結(jié)核可能(見圖2)。MRI平掃和增強(qiáng)：T10～L1椎體局部骨質(zhì)破壞，增強(qiáng)后T10～L1椎體骨質(zhì)異常信號并周圍軟組織不均勻強(qiáng)化，考慮結(jié)核改變(見圖3)。擬診斷為“強(qiáng)直性脊柱炎，胸椎結(jié)核？”。

圖1 術(shù)前X線片示胸椎側(cè)彎，下位胸椎間隙增加，胸椎間隙略狹窄 圖2 術(shù)前CT示胸腰段改變符合強(qiáng)直性脊柱炎改變 圖3 術(shù)前MRI示T10～L1局部骨質(zhì)破壞，周圍軟組織腫脹

入院后給予止疼、營養(yǎng)神經(jīng)等藥物對癥治療。治療期間持續(xù)監(jiān)測患者血常規(guī)、血生化，發(fā)現(xiàn)其中性粒細(xì)胞和白細(xì)胞數(shù)逐漸升高，白蛋白和總蛋白含量下降，紅細(xì)胞、血紅蛋白減少。考慮到患者胸腰椎強(qiáng)直性脊柱炎病變，有結(jié)核病史，且患者癥狀加重，雙下肢無力，保守治療無效，遂于2020年5月7日全麻下行后入路椎弓根螺釘內(nèi)固定+側(cè)前方入路胸椎病灶清除術(shù)+取髂植骨融合術(shù)。術(shù)中見瘢痕組織，未見膿腫形成、明顯死骨和炎性肉芽組織。病理結(jié)果：見壞死組織、死骨、軟骨及骨組織，軟骨大部分退變并梗死，周圍見肉芽組織，少許淋巴細(xì)胞浸潤。結(jié)合臨床表現(xiàn)及病理結(jié)果確診為“強(qiáng)直性脊柱炎合并Andersson損害”(見圖4)。術(shù)后患者腰背部疼痛緩解明顯，雙下肢麻木均逐漸緩解。術(shù)后復(fù)查CT及X線片示內(nèi)固定位置良好，固定牢靠(見圖5)。術(shù)后4周復(fù)查，癥狀好轉(zhuǎn)，各項感染指標(biāo)均正常。出院后隨訪至今，疼痛明顯緩解，治療效果顯著，生活質(zhì)量明顯提高。

圖4 病理結(jié)果為AS合并AL 圖5 術(shù)后第2天CT及X線片示胸腰椎改變，內(nèi)固定位置良好，固定牢靠

1.2 病例二 67歲女性患者，于2020年7月23日因“背部疼痛1個月加重10 d”入院?；颊?0年前無明顯誘因下出現(xiàn)腰背部間斷性疼痛，疼痛較隱匿，活動后緩解，休息時加重。1個月前于家中不慎扭傷出現(xiàn)腰背部疼痛，尤以變換體位時加重，于外院就診，診斷為“胸椎骨折”，行封閉治療后癥狀緩解。入院前10 d癥狀復(fù)發(fā)。既往左側(cè)乳腺癌病史15年，右肺轉(zhuǎn)移癌10年，行姑息性化療，癥狀穩(wěn)定?；颊咭騎11、T12、L1椎體壓縮性骨折行椎體經(jīng)皮后凸成形術(shù)2年，癥狀穩(wěn)定。

入院查體：脊柱生理曲度變直，腰背部壓痛叩擊痛，胸腰段椎體棘突間壓痛、叩擊痛明顯，腰椎各向活動度受限；雙下肢肌力減弱，左右兩側(cè)股四頭肌肌力Ⅳ級，雙下肢感覺正常，枕臂試驗陽性，Schober試驗移動距離3.5 cm，Patrick試驗陽性。實(shí)驗室檢查HLA-B27陽性，腫瘤標(biāo)記物等無明顯異常。影像學(xué)正側(cè)位X線檢查：腰椎生理曲度變直，椎列連續(xù)，骨小梁稀疏，各椎椎體緣見不同程度唇、刺狀骨質(zhì)增生影，T10、T11、T12椎體內(nèi)見高密度填充物影，關(guān)節(jié)間隙變窄，前縱韌帶見斑片狀，短小密度增高鈣化影，腰椎各椎間孔未見異常，腰旁軟組織未見異常(見圖6)。MRI平掃：胸椎退行性病變(見圖7)。CT平掃：胸腰段改變符合強(qiáng)直性脊柱炎改變，T10椎體輕度變扁，周圍軟組織腫脹；T10～11椎間盤膨出(見圖8)。擬診斷為“強(qiáng)制性脊柱炎，胸椎骨折，腫瘤骨轉(zhuǎn)移？左乳腺癌術(shù)后，PKP術(shù)后”。

圖6 術(shù)前X線片示腰椎生理曲度變直，椎列連續(xù)，骨小梁稀疏，椎體緣不同程度骨質(zhì)增生，軟組織未見異常 圖7 術(shù)前MRI示胸曲度存在，椎體邊緣變尖，胸椎退行性病變

圖8 術(shù)前CT及三維重建示胸腰段改變符合強(qiáng)直性脊柱炎改變，T10椎體輕度變扁，周圍軟組織腫脹；T10～11椎間盤膨出

入院后予以止疼、營養(yǎng)神經(jīng)等對癥治療。待完善術(shù)前相關(guān)檢查后，在全麻下行后入路T10～11椎間盤切除減壓植骨融合內(nèi)固定術(shù)，術(shù)中可見病變處大量的瘢痕組織及軟骨樣增生。術(shù)后病理結(jié)果：大片壞死組織及破碎骨、軟骨及周圍纖維組織，內(nèi)見淋巴細(xì)胞、漿細(xì)胞及中性粒細(xì)胞浸潤。術(shù)中表現(xiàn)及病理結(jié)果排除骨腫瘤轉(zhuǎn)移，結(jié)合臨床表現(xiàn)及相關(guān)影像學(xué)表現(xiàn)確診為“強(qiáng)直性脊柱炎合并Andersson損害，乳腺癌術(shù)后，骨質(zhì)疏松”。患者術(shù)后恢復(fù)良好，疼痛緩解明顯，下地活動無不適，復(fù)查X線片示內(nèi)固定位置滿意(見圖9)。術(shù)后4周復(fù)查，癥狀好轉(zhuǎn)，各項感染指標(biāo)均正常。出院后隨訪至今，疼痛明顯緩解，治療效果顯著，生活質(zhì)量明顯提高。

圖10 術(shù)后第2天X線片示胸腰椎改變，內(nèi)固定位置良好，固定牢靠

2 討 論

2.1 發(fā)病機(jī)制及病因病理 目前，AS并發(fā)AL的具體發(fā)病機(jī)制尚不明確，可能與感染、炎性病變、創(chuàng)傷和機(jī)械應(yīng)力有關(guān)。因患者影像學(xué)表現(xiàn)與脊柱感染性病變相似，并且其病變多累及椎間盤，與脊柱炎性病變常侵蝕椎體及椎間盤的特殊病理改變相似。結(jié)合本研究2例患者的疾病特點(diǎn)，作者推斷AL發(fā)病機(jī)制如下：當(dāng)患者AS進(jìn)展至晚期時，脊柱整體融合較徹底，并發(fā)骨質(zhì)疏松，導(dǎo)致患者骨質(zhì)脆性增加；同時，已徹底融合強(qiáng)直的頸胸椎段和下腰椎段以胸腰段為應(yīng)力集中點(diǎn)，形成上下兩個長力臂，導(dǎo)致應(yīng)力集中點(diǎn)所承受的剪切力增強(qiáng)，即使患者輕微的體位改變亦會在此應(yīng)力集中點(diǎn)處產(chǎn)生較大剪切力，所以觀察到包括本研究2例患者在內(nèi)的多個病例在應(yīng)力集中部位出現(xiàn)類似Chance骨折樣的橫越椎骨的屈曲牽張性骨折[8]。骨折后損傷處成為整個脊柱的活動度集中點(diǎn)，持續(xù)的異常活動進(jìn)一步阻礙了骨組織的融合。同時長期的機(jī)械應(yīng)力刺激也導(dǎo)致?lián)p傷處椎間盤組織發(fā)生退行性改變，形成慢性無菌性炎癥，致使損傷處穩(wěn)定性進(jìn)一步降低，進(jìn)而逐漸在骨不連斷端形成骨性肥大的假關(guān)節(jié)，即AL病灶形成[9-11]。Kabasakal等[12]認(rèn)為椎間盤炎為AL的始動病因，但很少有研究支持該觀點(diǎn)[13]。Bron等[14]認(rèn)為椎間盤炎常累及多個椎體節(jié)段，而AL多侵襲單一節(jié)段，故應(yīng)考慮機(jī)械應(yīng)力為AL的始動病因，大多數(shù)學(xué)者也認(rèn)為AL是AS在長期炎癥基礎(chǔ)上由于創(chuàng)傷或應(yīng)力性骨折所致[3，7，9]。AL的病理進(jìn)程尚存在爭議，Cawley等[15]通過病理切片發(fā)現(xiàn)病損處多以淋巴細(xì)胞或漿細(xì)胞等炎癥細(xì)胞浸潤，偶見水腫的成骨或軟骨細(xì)胞，并且隨著病程的發(fā)展，損傷處會導(dǎo)致椎體邊緣塌陷，并被血管及纖維組織替代，最終骨化形成假關(guān)節(jié)。但這些病理特征也可以是由于長期骨折不愈合而形成，所以因炎癥致病的組織學(xué)證據(jù)值得懷疑，但這些病理特征便于AL與結(jié)核和腫瘤進(jìn)行鑒別診斷。

2.2 分類分型 AL常根據(jù)病損范圍及病因分為不同分型。Cawley等[15]于1972年提出根據(jù)損傷范圍將AL分為3類5型：Ⅰ類為病損僅累及椎間盤-椎體的周圍，沒有覆蓋到軟骨終板；Ⅱ類病損為中央部分損害，同時被軟骨終板所覆蓋，與Schmorl結(jié)節(jié)類似的表現(xiàn)，即終板中部有局限性的損傷同時椎間盤組織可以通過終板的破口突入椎體松質(zhì)骨中；Ⅲ類病損指椎體周圍及中央廣泛受到損傷。其中I類與Ⅱ類并發(fā)于AS早期，屬于局灶性損傷；Ⅲ類常見于AS晚期，屬于廣泛性損傷。2009年Bron等[14]根據(jù)病因及受累范圍把AL分為局灶型、廣泛型、伴后柱骨折的廣泛型3類，他們認(rèn)為局灶型病損由炎癥引起，而廣泛型病損常由炎癥和機(jī)械應(yīng)力共同作用導(dǎo)致，這兩種分型在預(yù)后及處置方面均有所不同，但最終都將形成典型的假關(guān)節(jié)。2011年P(guān)ark等[16]根據(jù)病因?qū)L分為炎癥性病損和創(chuàng)傷性病損，認(rèn)為炎癥性病損為AS進(jìn)展過程中自然形成的多發(fā)性病變，創(chuàng)傷性病損為AS晚期由于外傷形成的單發(fā)病變，容易形成局部假關(guān)節(jié)。2016年Kim等[17]根據(jù)損傷受累位置將Andersson損傷分為5型，分別為累及椎間盤相鄰區(qū)域中1/3的中央型，累及椎間盤相鄰區(qū)域前1/3前外周型，累及椎間盤相鄰區(qū)域后1/3后外周型，累及整個椎間盤相鄰區(qū)域、無假關(guān)節(jié)椎間盤彌散型，和骨折導(dǎo)致累及椎體及后柱椎體彌漫型。

2.3 診斷 AS合并AL病灶的癥狀不典型，常以遲發(fā)的機(jī)械性疼痛作為AL的首要表現(xiàn)，伴隨棘突壓痛及叩擊痛[14]。Dhakad等[18]認(rèn)為由于AL為AS晚期并發(fā)癥，臨床上較少見，故容易誤診和漏診。本研究中病例二的病情復(fù)雜，疼痛癥狀不典型，長時間不能明確診斷治療，給患者造成身體和心理上較大創(chuàng)傷，所以盡早明確診斷十分重要。Dave等[1]報道14例AL患者全部因癥狀不典型而延誤治療。所以當(dāng)AS患者新發(fā)機(jī)械性疼痛，尤其是合并棘突壓痛和叩擊痛時，應(yīng)立即通過CT或MRI上等特征性影像學(xué)表現(xiàn)明確診斷[19]。CT上主要影像表現(xiàn)為前縱韌帶骨化連續(xù)性中斷，不規(guī)則的椎體或椎間盤骨質(zhì)破壞合并周圍反應(yīng)性骨硬化繼發(fā)后方的椎管或椎間孔狹窄[19]。在早期急性炎癥階段MRI顯示T1低信號、T2高信號，病灶邊緣區(qū)域因非炎性改變T1、T2顯示低信號，病變晚期MRI顯示T1、T2低信號。骨折線附近骨和軟組織創(chuàng)傷后水腫及病灶中心炎性變可在T2像上顯示高信號[20]。同時要注意與結(jié)核和腫瘤相鑒別，以免病情進(jìn)展造成神經(jīng)損傷等不良后果。

2.3.1 與結(jié)核鑒別診斷 由于成人脊柱結(jié)核的好發(fā)部位和AL病變部位相同，均可累及椎間盤，導(dǎo)致椎間隙狹窄和骨質(zhì)破壞，尤其當(dāng)AL合并普通細(xì)菌感染時，影像學(xué)表現(xiàn)與脊柱結(jié)核十分相似，需注意鑒別診斷[21]。本研究病例一于外院就診時，因其影像學(xué)表現(xiàn)類似脊柱結(jié)核而被誤診，抗結(jié)核治療后癥狀未緩解，入院后根據(jù)患者臨床表現(xiàn)及實(shí)驗室檢查后排除脊柱結(jié)核可能，診斷為AS合并AL，行手術(shù)治療時術(shù)中見病變處有大量的瘢痕組織及軟骨樣增生，未見明確的干酪樣壞死組織或化膿性表現(xiàn)，標(biāo)本送檢提示結(jié)核桿菌陰性，從而再次明確診斷為AL。Dave等[1，21-22]報道多例AL誤診為脊柱結(jié)核病例，故應(yīng)時刻警惕脊柱結(jié)核與AL的鑒別診斷。多數(shù)脊柱結(jié)核患者有低熱、盜汗、消瘦、乏力、貧血等全身結(jié)核中毒表現(xiàn)，患者腰背部疼痛較輕，一般行走翻身等正?；顒硬灰鹛弁?，同時實(shí)驗室檢查如局部組織涂片或結(jié)核桿菌培養(yǎng)、TB-DNA PCR等檢查均可輔助診斷。脊柱結(jié)核患者影像學(xué)表現(xiàn)具有特異性，其中MRI的敏感性最高，表現(xiàn)為嚴(yán)重的椎體前柱損害，一般不累及后柱，常伴發(fā)胸腰椎后凸畸形、椎旁或腰大肌膿腫，部分患者會出現(xiàn)椎旁冷膿腫，結(jié)合相關(guān)病史可明確診斷[23-24]。

2.3.2 與腫瘤鑒別診斷 由于AL可表現(xiàn)為椎體廣泛性溶解伴組織腫脹、骨痂包被，與脊柱腫瘤性破壞類似，其好發(fā)部位與脊椎轉(zhuǎn)移癌好累及部位存在重合[14]，所以需注意AL與脊柱腫瘤病變相鑒別。尤其是腫瘤患者并發(fā)AL，極容易誤診為脊柱轉(zhuǎn)移癌。轉(zhuǎn)移癌患者一般為老年人，有腫瘤相關(guān)病史及癥狀，可存在頑固持續(xù)的后背劇烈疼痛，血清堿性磷酸酶可升高，骨掃描可提示受累椎體代謝活躍，且一般椎體腫瘤椎間隙不受累。AL卻常累及椎間盤和終板，并且AL可形成累及脊柱后柱的典型假關(guān)節(jié)，可見骨不連征象，結(jié)合相關(guān)病史可明確診斷[22]。本研究病例二既往有乳腺癌病史，2年前因反復(fù)胸腰痛考慮為脊柱轉(zhuǎn)移癌致胸椎病理性骨折，行手術(shù)治療后疼痛稍緩解，但近期腰痛復(fù)發(fā)并加劇，影像學(xué)檢查發(fā)現(xiàn)骨折仍不愈合，骨不連斷端有明顯骨性肥大的假關(guān)節(jié)形成，故診斷為AS合并AL，行手術(shù)治療后癥狀明顯緩解，進(jìn)一步驗證AL診斷。

2.4 預(yù)防與治療 AL病變?nèi)菀自斐杉怪撐欢鴮?dǎo)致神經(jīng)損傷等嚴(yán)重并發(fā)癥，因此AL需要早期預(yù)防和積極治療。當(dāng)患者處于AS早期時，應(yīng)積極抗骨質(zhì)疏松治療，降低脊柱應(yīng)力性骨折的發(fā)病率，從而避免發(fā)生AL。由發(fā)病機(jī)制可以推斷，應(yīng)力集中部位骨折是發(fā)生AL的重要始動因素，故當(dāng)患者AS晚期脊柱融合部位到達(dá)胸腰段以上時，為預(yù)防AL的發(fā)生，可以通過嚴(yán)格制動減少脊柱的異?；顒?，或佩戴腰部固定支具分散單一脊柱節(jié)段的機(jī)械應(yīng)力，同時也促使脊柱融合時處于良好的功能位，從而降低應(yīng)力集中部位發(fā)生骨折的概率，進(jìn)而預(yù)防AL病灶的發(fā)病。

當(dāng)AS合并AL形成且病損局限時，可以行臥床休息和佩戴支具等保守治療，使損害處形成牢固的椎間骨融合而治愈。當(dāng)保守治療無效或癥狀加重，出現(xiàn)神經(jīng)壓迫癥狀時可行手術(shù)治療。當(dāng)AL出現(xiàn)不穩(wěn)定骨折，以及發(fā)生在應(yīng)力集中部位骨折，需積極手術(shù)治療，手術(shù)干預(yù)的目的在于減壓椎管、保持脊柱的穩(wěn)定性，同時加速病損愈合[25]。本研究2例患者均采用后入路胸椎間盤切除減壓植骨融合內(nèi)固定術(shù)，術(shù)后癥狀明顯緩解，功能恢復(fù)良好。特別注意的是，有別于一般AS患者強(qiáng)調(diào)康復(fù)訓(xùn)練，對于并發(fā)AL的AS患者則應(yīng)嚴(yán)格制動，保持局部穩(wěn)定，避免誘發(fā)或加重骨折，否則可能導(dǎo)致神經(jīng)損害等嚴(yán)重后果[26]。

綜上所述，AL是一種因炎癥、機(jī)械外力聯(lián)合作用在AS中的并發(fā)癥。需根據(jù)CT、MRI等影像學(xué)表現(xiàn)及時診斷，并注意與結(jié)核和腫瘤等相鑒別。病情進(jìn)展初期可以保守治療，保守治療無效后及時行手術(shù)治療，避免造成更嚴(yán)重的后果。