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自閉癥譜系障礙兒童運(yùn)動(dòng)功能評(píng)估與干預(yù)研究進(jìn)展

2022-07-01 03:49陳為瑋朱小烽張虹雷
中國(guó)體育科技 2022年6期
關(guān)鍵詞:步態(tài)自閉癥動(dòng)作

陳為瑋,朱小烽,張虹雷

2014年,美國(guó)疾病與預(yù)防控制中心數(shù)據(jù)顯示,美國(guó)每68名兒童有1名自閉癥譜系障礙(autism spectrum disorders,ASD)患者。2015年,《中國(guó)自閉癥教育康復(fù)行業(yè)發(fā)展?fàn)顩r報(bào)告》首次發(fā)布,我國(guó)約有200萬(wàn)ASD兒童,且每年以近20萬(wàn)人速度增加。ASD屬于廣泛性發(fā)育障礙類別。廣泛性意味著障礙將影響個(gè)體發(fā)展的各個(gè)方面,其特征是在各種發(fā)育領(lǐng)域的技能獲得方面出現(xiàn)延遲或障礙。此外,廣泛性發(fā)育障礙還包括阿斯伯格綜合征、雷特綜合征、童年瓦解性障礙以及待分類的廣泛性發(fā)育障礙。神經(jīng)發(fā)育障礙(neurodevelopmental disabilitie,NDD)是一組異質(zhì)性疾病,其特征是發(fā)育延遲或異常,包括社會(huì)認(rèn)知、語(yǔ)言功能和運(yùn)動(dòng)技能的延遲。在NDD中,ASD是基于社交溝通技巧的核心障礙來診斷,除了典型特征外,兒童還表現(xiàn)出不同程度的運(yùn)動(dòng)技能缺陷。

研究表明,ASD兒童伴有基本運(yùn)動(dòng)技能遲緩,且隨著年齡的增長(zhǎng),延遲可能更明顯(Lloyd et al.,2013;Macdonald et al.,2013a)。隨機(jī)對(duì)照試驗(yàn)表明,運(yùn)動(dòng)技能領(lǐng)域早期干預(yù)可以顯著改善社交溝通以及ASD其他癥狀。研究發(fā)現(xiàn),運(yùn)動(dòng)障礙通常是異常發(fā)育的第一個(gè)跡象(Bishop et al.,2017;Distefano et al.,2016)。然而,通過基因檢測(cè)鑒定早期運(yùn)動(dòng)遲緩可能表明個(gè)體的遺傳性疾病風(fēng)險(xiǎn)較高,但無(wú)法評(píng)估運(yùn)動(dòng)能力或運(yùn)動(dòng)損傷。當(dāng)今,在臨床實(shí)踐中,ASD動(dòng)作技能的量化主要借助其標(biāo)準(zhǔn)化動(dòng)作技能評(píng)估工具。然而,標(biāo)準(zhǔn)化評(píng)估主要依賴于個(gè)體理解復(fù)雜任務(wù)的能力,無(wú)法充分捕捉兒童運(yùn)動(dòng)能力或損傷的結(jié)果(Allen et al.,2017)。

研究表明,運(yùn)動(dòng)干預(yù)對(duì)提高ASD認(rèn)知能力、改善社會(huì)交往、促進(jìn)動(dòng)作發(fā)展等都能起到較好的效果(Anderson-Hanley et al.,2011;Hilton et al.,2014)。實(shí)施運(yùn)動(dòng)干預(yù)成為改善ASD個(gè)體功能障礙的一種手段。本文通過梳理ASD不同方式的運(yùn)動(dòng)功能定量測(cè)量方法和運(yùn)動(dòng)干預(yù)手段,便于更好地識(shí)別ASD中的運(yùn)動(dòng)損傷,以助于ASD運(yùn)動(dòng)障礙的早期診斷和制訂個(gè)體化干預(yù)措施。

1 ASD運(yùn)動(dòng)功能障礙及其表現(xiàn)特征

在個(gè)體發(fā)展的早期,動(dòng)作發(fā)展是判斷個(gè)體腦部發(fā)育是否正常的重要指標(biāo)。運(yùn)動(dòng)功能的發(fā)展與兒童的語(yǔ)言、認(rèn)知和社會(huì)發(fā)展能力有關(guān),可以作為新生兒發(fā)育精神病理學(xué)的指標(biāo)(Karasik et al.,2011)。ASD嬰兒明顯的社交障礙得到診斷之前就已經(jīng)出現(xiàn)運(yùn)動(dòng)障礙,運(yùn)動(dòng)障礙的早期出現(xiàn)會(huì)對(duì)社會(huì)認(rèn)知和交流發(fā)展產(chǎn)生消極影響(Kasari et al.,2005)。ASD幼兒的運(yùn)動(dòng)功能不足、粗大和精細(xì)動(dòng)作缺陷普遍存在,包括基本運(yùn)動(dòng)控制障礙、熟練運(yùn)動(dòng)姿勢(shì)執(zhí)行困難、動(dòng)作學(xué)習(xí)異常模式和抓握困難等。Liu等(2013)采用MABC-2量表對(duì)30名3~16歲ASD兒童和30名正常同齡兒童的運(yùn)動(dòng)技能進(jìn)行測(cè)評(píng),發(fā)現(xiàn)ASD兒童運(yùn)動(dòng)技能得分明顯低于正常同齡兒童,77%的ASD兒童得分低于5個(gè)百分位數(shù),且伴有明顯的運(yùn)動(dòng)遲緩。

積極參與游戲是幼兒身體活動(dòng)的主要形式,ASD兒童運(yùn)動(dòng)技能熟練程度低,可能會(huì)極大地抑制他們積極參與游戲的能力。證據(jù)表明,運(yùn)動(dòng)功能障礙可能阻礙ASD兒童社交溝通能力的提高(Ajzenman et al.,2013;Mac-Donald et al.,2013b)。MacDonald等(2013a)對(duì)患有ASD的學(xué)齡兒童進(jìn)行隨機(jī)對(duì)照實(shí)驗(yàn),發(fā)現(xiàn)精細(xì)和粗大運(yùn)動(dòng)技能更熟練的ASD兒童表現(xiàn)出更少的社會(huì)交際缺陷,精細(xì)動(dòng)作與適應(yīng)性社交溝通技能之間存在直接關(guān)系。

ASD動(dòng)作發(fā)展是研究者和患者父母關(guān)注幼兒發(fā)展的焦點(diǎn)。Teitelbaum(1998)對(duì)后期被診斷為ASD嬰兒(6~12個(gè)月)的回顧性視頻進(jìn)行研究發(fā)現(xiàn),動(dòng)作不對(duì)稱性在早期動(dòng)作技能行為中表現(xiàn)明顯,包括躺姿勢(shì)和爬行模式。Vernazza-Martin等(2005)在步態(tài)和姿勢(shì)控制研究中發(fā)現(xiàn),4~6歲ASD兒童運(yùn)動(dòng)過程中表現(xiàn)出步幅長(zhǎng)和不規(guī)則的身體振動(dòng),步態(tài)呈現(xiàn)不穩(wěn)定和姿勢(shì)多變。Chawarska等(2007)提出,ASD幼兒在早期就出現(xiàn)運(yùn)動(dòng)技能缺陷,并在14~24個(gè)月時(shí)變得尤為明顯。Lloyd等(2013)證實(shí)了該研究,通過對(duì)ASD幼兒(n=172,年齡14~36個(gè)月)橫斷面研究發(fā)現(xiàn),其精細(xì)和粗大運(yùn)動(dòng)技能缺陷逐漸嚴(yán)重。Flanagan等(2012)對(duì)6~36個(gè)月自閉癥高危嬰兒進(jìn)行前瞻性研究發(fā)現(xiàn),兒童坐立動(dòng)作時(shí)頭部遲滯與自閉癥顯著相關(guān)。Landa等(2006)對(duì)87名6、14和24個(gè)月的嬰兒進(jìn)行發(fā)育檢查,發(fā)現(xiàn)24個(gè)月時(shí)ASD組在所有領(lǐng)域的表現(xiàn)都明顯低于對(duì)照組,在粗大運(yùn)動(dòng)、精細(xì)運(yùn)動(dòng)和接受性語(yǔ)言方面也低于語(yǔ)言延遲組。早期運(yùn)動(dòng)障礙是ASD兒童與其他發(fā)育遲緩(語(yǔ)言延遲)兒童的潛在診斷區(qū)別。ASD兒童的運(yùn)動(dòng)功能障礙可能從幼年開始,一直持續(xù)到青春期。

研究發(fā)現(xiàn),ASD兒童中存在運(yùn)動(dòng)技能缺陷,且早于核心癥狀之前,暗示將早期運(yùn)動(dòng)技能缺陷作為ASD初步診斷的重要標(biāo)志(Flanagan et al.,2012;Karasik et al.,2011)。然而,人們對(duì)于ASD運(yùn)動(dòng)障礙的研究主要停留在個(gè)體發(fā)展的具體表現(xiàn)特征上,缺乏對(duì)運(yùn)動(dòng)障礙與其核心癥狀之間功能關(guān)系等問題的深入認(rèn)識(shí)。當(dāng)前,借助運(yùn)動(dòng)學(xué)、心理學(xué)、生物力學(xué)、腦科學(xué)等學(xué)科多角度深入探索ASD運(yùn)動(dòng)障礙發(fā)展機(jī)制是重要前沿課題。

2 ASD兒童運(yùn)動(dòng)功能評(píng)估方法

ASD運(yùn)動(dòng)功能測(cè)量主要依據(jù)標(biāo)準(zhǔn)化測(cè)評(píng)量表和實(shí)驗(yàn)室儀器,通過量化結(jié)果,評(píng)估其發(fā)展水平。

2.1 ASD兒童運(yùn)動(dòng)功能測(cè)評(píng)量表

自20世紀(jì)60年代至今,涌現(xiàn)出一批具有特定內(nèi)容的動(dòng)作技能評(píng)估工具,標(biāo)準(zhǔn)化運(yùn)動(dòng)發(fā)育測(cè)量表在最初探索ASD幼兒運(yùn)動(dòng)技能實(shí)施、早期干預(yù)以及康復(fù)領(lǐng)域中起到重要作用(表1)。MacDonald等(2013b)采用MSEL(the mullen scales of early learning)量表測(cè)試了159名年齡在12~33個(gè)月的ASD(n=110)、正常兒童(n=26)和非ASD幼兒(發(fā)育遲緩,n=23)總運(yùn)動(dòng)能力和精細(xì)運(yùn)動(dòng)能力,揭示精細(xì)和粗大的運(yùn)動(dòng)技能與自閉癥癥狀顯著相關(guān)。Holloway等(2019)對(duì)21例ASD兒童粗大運(yùn)動(dòng)技能和社會(huì)功能的關(guān)系進(jìn)行探究,采用PDMS-2(peabody developmental motor scales-second edition)量表評(píng)估粗大運(yùn)動(dòng)技能,發(fā)現(xiàn)總體運(yùn)動(dòng)能力與社會(huì)功能呈中到高度相關(guān)。Whyatt等(2011)采用 MABC-2(movement assessment battery for children-second edition)量表對(duì)7~10歲自閉癥兒童運(yùn)動(dòng)技能進(jìn)行評(píng)估,發(fā)現(xiàn)與自閉癥有關(guān)的基本運(yùn)動(dòng)技能缺陷不是普遍存在的,但在需要復(fù)雜的攔截動(dòng)作或核心平衡能力的活動(dòng)中運(yùn)動(dòng)技能缺陷則更明顯。

表1 國(guó)外ASD兒童運(yùn)動(dòng)功能評(píng)估量表Table 1 Motor Function Assessment of Children with ASD Abroad

2.2 ASD運(yùn)動(dòng)功能障礙生物力學(xué)測(cè)量評(píng)價(jià)研究

精細(xì)動(dòng)作障礙在ASD中很普遍,包括基本動(dòng)作控制障礙、執(zhí)行熟練動(dòng)作手勢(shì)困難、動(dòng)作學(xué)習(xí)異常等(Jansiewicz et al.,2006)。Trevarthen等(2013)提出,運(yùn)動(dòng)控制是社會(huì)參與、情感表達(dá)和認(rèn)知發(fā)展的基礎(chǔ),ASD兒童從出生開始就表現(xiàn)出明顯的運(yùn)動(dòng)缺陷,包括步態(tài)笨拙、肌張力異常和身體平衡感差。另有研究提出,對(duì)運(yùn)動(dòng)時(shí)機(jī)和整合的破壞可能是ASD兒童動(dòng)作障礙的原因(Wilson et al.,2018)。

隨著ASD病理學(xué)機(jī)制的深入研究,標(biāo)準(zhǔn)化運(yùn)動(dòng)發(fā)育測(cè)評(píng)量表缺乏運(yùn)動(dòng)特征的精確量化,無(wú)法滿足臨床評(píng)估和實(shí)踐研究需求,從生物力學(xué)視角捕捉分析ASD兒童運(yùn)動(dòng)功能的特定變量引起研究者的廣泛興趣。借助生物力學(xué)工具,使用更精確的運(yùn)動(dòng)性能計(jì)算方法能夠辨析不同程度的運(yùn)動(dòng)障礙,并將ASD患者與其他人群區(qū)分開來。

ASD患者的運(yùn)動(dòng)障礙通常出現(xiàn)在兒童早期,可以影響粗大和精細(xì)運(yùn)動(dòng)領(lǐng)域,如平衡和手的靈活性(Forti et al.,2011)。Grace等(2017)采用定量數(shù)字化平板電腦來探討學(xué)齡前ASD患兒書寫(彎曲度、速度、大小)與注意力、ASD核心癥狀的關(guān)系,確定了書寫能力、注意力、ASD癥狀和運(yùn)動(dòng)能力之間存在中到大的關(guān)聯(lián)性。與對(duì)照組相比,ASD組明顯表現(xiàn)出更少的平滑運(yùn)動(dòng)、更大的尺寸變異性和峰值速度。

另一研究(Anzulewicz et al.,2016)采用帶觸摸屏和嵌入式慣性運(yùn)動(dòng)傳感器(三軸陀螺儀和三軸加速度計(jì))的平板電腦記錄分析了37名3~6歲ASD兒童和45名正常兒童游戲時(shí)手勢(shì)進(jìn)入設(shè)備的接觸力和運(yùn)動(dòng)模式。實(shí)驗(yàn)揭示,ASD兒童手勢(shì)操作表現(xiàn)出更大的幅度和更遠(yuǎn)的位置,所占的平均面積大于對(duì)照組。與健康同齡人相比,ASD兒童在精細(xì)動(dòng)作上表現(xiàn)出更大的接觸力和不同的動(dòng)作力量模式,手勢(shì)的模式紊亂似乎是自閉癥兒童動(dòng)作特征的重要組成部分。值得注意的是,采用平板電腦上的接觸力區(qū)分ASD兒童和典型發(fā)育兒童的準(zhǔn)確率高達(dá)93%(Grace et al.,2017)。通過平板電腦或者可穿戴設(shè)備(如智能手表和腕帶)對(duì)游戲和書寫時(shí)觸摸、輕擊、滑動(dòng)或移動(dòng)手指的動(dòng)作信號(hào)進(jìn)行運(yùn)動(dòng)功能分析發(fā)現(xiàn),這種新型測(cè)量模式似乎克服了實(shí)驗(yàn)性運(yùn)動(dòng)跟蹤模式的局限性。在自然和最少指令條件下,通過機(jī)器準(zhǔn)確測(cè)量、識(shí)別兒童在游戲中自發(fā)運(yùn)動(dòng)的模式可能是早期發(fā)現(xiàn)ASD運(yùn)動(dòng)障礙的一種新方法,但仍需用更大、更廣泛的人群來證實(shí)。

研究表明,缺乏姿勢(shì)控制、穩(wěn)定性和平衡能力以及協(xié)調(diào)障礙,導(dǎo)致自閉癥的各種運(yùn)動(dòng)技能和步態(tài)問題(Calhoun et al.,2011)。步態(tài)對(duì)稱通常被用作神經(jīng)功能的評(píng)價(jià)指標(biāo),健康步態(tài)通常表現(xiàn)出極小的不對(duì)稱性,病理學(xué)步態(tài)則表現(xiàn)出夸張的不對(duì)稱性。運(yùn)動(dòng)軌跡恰好能夠揭示有關(guān)步態(tài)畸變的信息,對(duì)于理解ASD疾病的病因和開發(fā)新的治療方法至關(guān)重要(Pauk et al.,2016)。利用步態(tài)分析的研究發(fā)現(xiàn),ASD患兒與正常發(fā)育兒童在行走、速度和步幅長(zhǎng)度方面存在差異(Pauk et al.,2016;Titianova et al.,2004)。

Calhoun等(2011)采用攝像頭運(yùn)動(dòng)捕獲系統(tǒng)和測(cè)力板對(duì)自閉癥兒童和對(duì)照組兒童步行過程中的關(guān)節(jié)角度進(jìn)行關(guān)節(jié)動(dòng)力學(xué)分析,結(jié)果表明,ASD兒童表現(xiàn)出足底屈肌力矩減少、足背屈角度增加以及髖部伸肌力矩降低。Pauk等(2016)對(duì)18例典型高功能自閉癥(high function autism,HFA)患兒、10例低功能自閉癥(low function autism,LFA)患兒和30例年齡相仿的對(duì)照組采用攝像機(jī)運(yùn)動(dòng)捕捉系統(tǒng)和傳感器測(cè)力板平臺(tái)測(cè)量慣常速度步行50 m過程中的步態(tài)、髖關(guān)節(jié)彎曲角度和足底壓力分布。步行中的數(shù)據(jù)取自帶有電容傳感器鞋墊(每個(gè)鞋墊最多240個(gè)SSR傳感器,取決于尺寸和形狀)的計(jì)步器。結(jié)果顯示,HFA和LFA患兒足底壓力分布、速度、節(jié)奏、幅度與對(duì)照組均存在顯著性差異,HFA和LFA兒童走路時(shí)的最大髖關(guān)節(jié)屈曲度和髖關(guān)節(jié)矢狀面運(yùn)動(dòng)幅度更大,而屈膝矢狀面運(yùn)動(dòng)范圍減少;ASD兒童在腳趾、腳跖骨頭、外側(cè)弓、內(nèi)側(cè)弓和足跟部位下的壓力均降低。Titianova等(2004)發(fā)現(xiàn),自閉癥兒童步態(tài)與老年人相似,其步幅更寬,循環(huán)時(shí)間、雙支撐時(shí)間、站立時(shí)間更長(zhǎng)。Lim等(2016)也證實(shí)了這一觀點(diǎn),其采用GAITRite便攜式步態(tài)分析系統(tǒng)研究自閉癥兒童的步態(tài)模式,結(jié)果顯示,ASD組的周期時(shí)間、雙腿支撐時(shí)間和站立時(shí)間明顯更長(zhǎng);ASD組的節(jié)奏明顯低于對(duì)照組,步態(tài)速度和步幅頻率也明顯慢于對(duì)照組,且步幅增加。Eggleston等(2017)采用Vicon三維運(yùn)動(dòng)捕捉系統(tǒng),對(duì)5~12歲ASD患兒的運(yùn)動(dòng)步態(tài)數(shù)據(jù)進(jìn)行分析,結(jié)果表明,ASD兒童在整個(gè)步態(tài)周期中均表現(xiàn)出明顯的下肢關(guān)節(jié)位置和地面反作用力不對(duì)稱性。

綜上所述,借助平板電腦、運(yùn)動(dòng)捕捉系統(tǒng)、步態(tài)分析系統(tǒng)、臨床步幅分析儀等對(duì)ASD兒童粗大動(dòng)作進(jìn)行測(cè)量評(píng)價(jià),實(shí)驗(yàn)方式和測(cè)評(píng)環(huán)境自然輕松,ASD兒童易接受。步態(tài)分析系統(tǒng)還能提供足跡分析,有助于揭示潛在的足部和步態(tài)問題。未來,臨床醫(yī)生和研究者可以根據(jù)步態(tài)分析,借助肌電圖測(cè)量個(gè)體肌肉活動(dòng)了解步態(tài)偏差的機(jī)制,開發(fā)提高ASD兒童運(yùn)動(dòng)技能治療方法。

2.3 ASD運(yùn)動(dòng)功能障礙神經(jīng)生物學(xué)測(cè)評(píng)研究

神經(jīng)學(xué)機(jī)制研究與標(biāo)準(zhǔn)化定量運(yùn)動(dòng)功能測(cè)量工具相結(jié)合,對(duì)于分析ASD兒童的異質(zhì)性、確定運(yùn)動(dòng)障礙行為和藥物干預(yù)至關(guān)重要。目前,對(duì)于ASD病因并無(wú)確切答案,但有證據(jù)表明其與個(gè)體X脆性染色體異?;蛘吣X神經(jīng)遞質(zhì)異常有關(guān)(APA,2013)。

神經(jīng)發(fā)育障礙中,尋找生物標(biāo)記物的重點(diǎn)是大腦結(jié)構(gòu)和功能的測(cè)量,更具體地說是那些捕捉大腦皮層連接的測(cè)量。大腦連接性測(cè)量是一種前瞻性ASD生物標(biāo)記物,通過它可以推斷大腦區(qū)域在生理或功能上的相互連接情況,從而形成大腦網(wǎng)絡(luò),完成認(rèn)知、行為任務(wù)(Mohammad-Rezazadeh et al.,2016)。大腦連接方法分為結(jié)構(gòu)性和功能性兩種,核磁共振影像(magnetic resonance imaging,MRI)和彌散張量成像(diffusion tensor imaging,DTI)是用于繪制表征大腦網(wǎng)絡(luò)內(nèi)解剖纖維特征的結(jié)構(gòu)性方法(Hui et al.,2010)。功能性腦部網(wǎng)絡(luò)的描述可以利用功能磁共振成像(functional magnetic resonance imaging,fMRI)技術(shù)或腦電圖(electroencephalography,EEG)和腦磁圖(magnetoencephalogram,MEG)等其他大腦活動(dòng)度量獲得功能網(wǎng)絡(luò)。EEG和MEG作為ASD兒童動(dòng)作發(fā)展診斷、預(yù)測(cè)發(fā)育結(jié)局和監(jiān)測(cè)治療反應(yīng)的生物標(biāo)記物,具有實(shí)用和理論上的雙重優(yōu)勢(shì),但也存在空間分辨率低的缺陷(Ewen et al.,2016;Mohammad-Rezazadeh et al.,2016)。

過去10年,fMRI檢查ASD神經(jīng)網(wǎng)絡(luò)的研究數(shù)量呈指數(shù)增長(zhǎng)。儼然,MRI已成為研究者的首選工具,靜息態(tài)fMRI更是得到研究者的一致推崇。Martino等(2009)對(duì)539名ASD患者和537名正常人靜息態(tài)fMRI數(shù)據(jù)分析發(fā)現(xiàn),大腦皮層各區(qū)欠連接,而過度連接主要影響與皮質(zhì)下結(jié)構(gòu)的連接,特別是丘腦、蒼白球與初級(jí)頂葉感覺運(yùn)動(dòng)區(qū)的連接。Mohammad-Rezazadeh等(2016)提出,盡管眾多研究使用fMRI研究任務(wù)相關(guān)和靜息狀態(tài)下的功能連接性,但腦電/腦磁圖由于豐富的時(shí)間動(dòng)力學(xué)特性,更適合描述功能性和連接性。Giulia等(2014)利用EEG對(duì)6個(gè)月和12個(gè)月嬰兒進(jìn)行神經(jīng)功能連接性指標(biāo)測(cè)量以測(cè)試幼兒患病風(fēng)險(xiǎn),發(fā)現(xiàn)到12個(gè)月大時(shí),與低風(fēng)險(xiǎn)嬰兒相比,患有自閉癥風(fēng)險(xiǎn)嬰兒的功能連接性降低。最近,EEG被用來評(píng)估8~13歲ASD兒童在實(shí)踐運(yùn)動(dòng)中控制任務(wù)時(shí)的腦電波振蕩變化(Ewen et al.,2016)。ASD兒童在執(zhí)行實(shí)踐任務(wù)時(shí)表現(xiàn)出與任務(wù)相關(guān)的腦電波功率調(diào)制降低,表明其運(yùn)動(dòng)障礙可能與額頂葉實(shí)踐網(wǎng)絡(luò)的活動(dòng)減少有關(guān)。ASD中的運(yùn)動(dòng)損傷與異常的神經(jīng)生理機(jī)制相關(guān),因此可以通過引入干預(yù)措施測(cè)量其損傷程度,同時(shí)提供了一個(gè)潛在的基于大腦的標(biāo)記物。

ASD運(yùn)動(dòng)異常特征明顯,但其臨床表現(xiàn)的復(fù)雜性與潛在的神經(jīng)生物學(xué)機(jī)制仍有待深入研究。越來越多的研究集中于挖掘ASD的神經(jīng)生物學(xué)機(jī)制,隨著影像學(xué)技術(shù)的發(fā)展,ASD運(yùn)動(dòng)障礙神經(jīng)機(jī)制研究取得了一些階段性成果(表2)。

表2 ASD運(yùn)動(dòng)功能障礙神經(jīng)影像學(xué)診斷措施Table 2 Neuroimaging Diagnosis ofASD Motor Impairments

一項(xiàng)關(guān)于ASD兒童運(yùn)動(dòng)障礙的病理生理機(jī)制研究揭示,前庭系統(tǒng)與小腦和腦干的中樞連接功能障礙可能是ASD兒童出現(xiàn)奇怪運(yùn)動(dòng)行為的原因(Ornitz,1974)。借用神經(jīng)影像學(xué)研究發(fā)現(xiàn),ASD運(yùn)動(dòng)功能障礙兒童存在大腦結(jié)構(gòu)異?,F(xiàn)象,研究者對(duì)ASD大腦功能連接異常這一認(rèn)識(shí)基本達(dá)成共識(shí)。Nebel等(2014)采用靜息態(tài)fMRI對(duì)ASD兒童研究表明,ASD運(yùn)動(dòng)障礙程度與大腦中央前回各區(qū)域間的連接強(qiáng)度有關(guān),背內(nèi)側(cè)-后外側(cè)連接性下降導(dǎo)致機(jī)體協(xié)調(diào)性降低,不同功能分區(qū)的連接強(qiáng)度與ASD表現(xiàn)特征的嚴(yán)重程度有關(guān)。Marrus等(2018)對(duì)187名12個(gè)月和24個(gè)月的ASD嬰幼兒通過MSEL量表與腦部MRI進(jìn)行了粗大動(dòng)作評(píng)估,根據(jù)自然睡眠中獲得的fMRI分析步行和粗大動(dòng)作技能評(píng)分與腦部網(wǎng)絡(luò)功能連接的關(guān)系。研究表明,嬰幼兒腦部網(wǎng)絡(luò)功能與行走和運(yùn)動(dòng)功能有較強(qiáng)的關(guān)聯(lián),該年齡段嬰幼兒腦部網(wǎng)絡(luò)水平連接的增加和減少可能是行走和運(yùn)動(dòng)功能發(fā)展的基礎(chǔ)。

近期研究發(fā)現(xiàn),皮質(zhì)下功能回路異常(如皮質(zhì)-紋狀體-丘腦-皮質(zhì))可能是ASD感覺運(yùn)動(dòng)臨床障礙的基本機(jī)制。Qiu等(2010)研究提出,ASD兒童運(yùn)動(dòng)障礙與右基底神經(jīng)節(jié)形狀的變形有關(guān);多個(gè)對(duì)比分析顯示,ASD男孩右后殼核的表面向內(nèi)變形預(yù)示著較差的運(yùn)動(dòng)技能,雙側(cè)前、后殼核的內(nèi)向變形預(yù)示預(yù)后較差。

綜觀運(yùn)動(dòng)障礙測(cè)評(píng)工作發(fā)展歷程,標(biāo)準(zhǔn)化運(yùn)動(dòng)發(fā)育測(cè)量表只對(duì)動(dòng)作技能進(jìn)行量化評(píng)估,無(wú)法做到精確化。隨著生物技術(shù)發(fā)展,研究人員將生物力學(xué)和神經(jīng)生物學(xué)引入動(dòng)作發(fā)展評(píng)估領(lǐng)域,使得ASD運(yùn)動(dòng)障礙研究更加全面,從內(nèi)在發(fā)病機(jī)制到外在運(yùn)動(dòng)技能水平測(cè)評(píng)進(jìn)入具體化。臨床實(shí)踐主要借助先進(jìn)實(shí)驗(yàn)設(shè)備,挖掘ASD兒童運(yùn)動(dòng)功能障礙的神經(jīng)生理學(xué)機(jī)制,這有助于體現(xiàn)神經(jīng)系統(tǒng)對(duì)典型和非典型運(yùn)動(dòng)結(jié)果的貢獻(xiàn)。遺憾的是,目前仍缺少大樣本ASD兒童運(yùn)動(dòng)功能障礙的長(zhǎng)期追蹤性研究。

3 ASD兒童運(yùn)動(dòng)功能障礙干預(yù)研究進(jìn)展

長(zhǎng)期以來,研究者致力于體育運(yùn)動(dòng)對(duì)ASD三大核心癥狀的康復(fù)治療研究,針對(duì)運(yùn)動(dòng)功能障礙的干預(yù)研究近年逐漸興起,主要集中在個(gè)案干預(yù)研究,少見大范圍橫截面和追蹤性研究。Karen等(2018)對(duì)6~17歲ASD兒童和典型發(fā)育兒童在身體、娛樂、社交、技能、工作以及家務(wù)勞動(dòng)方面之間的異同進(jìn)行研究顯示,在11~17歲之間,ASD兒童的參與水平比正常兒童要低得多,并且隨著年齡增長(zhǎng),其在許多類型的休閑活動(dòng)中參與差距越來越大,最終導(dǎo)致成年后參與活動(dòng)的有限性。幼兒時(shí)期進(jìn)行干預(yù)以增加活動(dòng)參與,有助于促進(jìn)成年后的技能發(fā)展。

基本運(yùn)動(dòng)技能干預(yù)課程(fundamental motor-skill,F(xiàn)MS)一度受到研究者的推崇,它是一項(xiàng)基礎(chǔ)性干預(yù)方式,包括姿勢(shì)、移動(dòng)、實(shí)物操作、抓握等一般動(dòng)作發(fā)展。該干預(yù)課程由專業(yè)教師和研究人員共同指導(dǎo),根據(jù)受試對(duì)象設(shè)置單元教學(xué)計(jì)劃及技能目標(biāo),有助于ASD兒童建立更熟練的FMS模式,進(jìn)而從事更高水平的體育活動(dòng)。Bremer等(2016)采用12周運(yùn)動(dòng)技能干預(yù)課程對(duì)5名3~7歲ASD兒童進(jìn)行運(yùn)動(dòng)干預(yù),包括跑步、跳躍、跳躍投擲、接球、踢腿,發(fā)現(xiàn)FMS干預(yù)可以有效提高運(yùn)動(dòng)技能,并可能改善個(gè)體行為。該結(jié)果得到另一探索性研究的支持。Ketcheson等(2016)對(duì)11名4~6歲ASD兒童進(jìn)行運(yùn)動(dòng)技能干預(yù)課程對(duì)照實(shí)驗(yàn),實(shí)驗(yàn)組參加為期8周的干預(yù),包括4 h/天、5天/周的運(yùn)動(dòng)技能干預(yù)練習(xí)。研究發(fā)現(xiàn),與基線相比,實(shí)驗(yàn)組兒童的粗大動(dòng)作與精細(xì)動(dòng)作都有了不同程度的提高,粗大動(dòng)作和精細(xì)動(dòng)作分別在干預(yù)4周、6周開始出現(xiàn)顯著性差異。目標(biāo)控制結(jié)果方面,在第4周和第8周之間技能有顯著提高。不過很難知道,實(shí)現(xiàn)動(dòng)作技能顯著改進(jìn)的時(shí)間長(zhǎng)短差異是否可歸因于運(yùn)動(dòng)技能復(fù)雜性或?qū)ο罂刂萍寄艿囊蟆D壳?,需要更多關(guān)于運(yùn)動(dòng)技能干預(yù)課程運(yùn)動(dòng)強(qiáng)度及運(yùn)動(dòng)量的量化研究,未來研究應(yīng)考慮對(duì)控制組和實(shí)驗(yàn)組的技能進(jìn)行測(cè)量,以確定運(yùn)動(dòng)技能改變是否是運(yùn)動(dòng)干預(yù)的直接結(jié)果。

近年來,水療干預(yù)進(jìn)入研究者的視野,并且越來越受關(guān)注。水療是基于流體力學(xué)的原理,一方面,可以通過水溫、體質(zhì)量減輕和前庭輸入提供多種感官刺激;另一方面,水的特性有助于積極運(yùn)動(dòng),提供姿勢(shì)上的支持,并促進(jìn)痙攣肌肉的放松,改善循環(huán)系統(tǒng),使各種基本運(yùn)動(dòng)技能得以發(fā)展。研究表明,相比普通兒童,ASD更喜愛水中運(yùn)動(dòng)項(xiàng)目(Eversole et al.,2016)。水療干預(yù)可以改善ASD兒童動(dòng)作的笨拙、緩慢,提高動(dòng)作的平衡性、靈敏性、協(xié)調(diào)性以及促進(jìn)心肺功能發(fā)展。臨床實(shí)踐中,Halliwick方法通常是ASD兒童進(jìn)行水療課程結(jié)構(gòu)設(shè)計(jì)的基礎(chǔ)(Fragala-Pinkham et al.,2008)。20世紀(jì) 40年代,James McMillan提出Halliwick方法,隨后將其引入殘疾人運(yùn)動(dòng)康復(fù)領(lǐng)域。關(guān)于ASD的水療研究多采用Halliwick方法中60~90 min/次、2~3次/周,持續(xù)10~16周的推薦量。一項(xiàng)為期14周的水療運(yùn)動(dòng)干預(yù)研究顯示,包括ASD在內(nèi)的殘疾兒童心肺耐力和健康水平有明顯提升(Fragala-Pinkham et al.,2008)。經(jīng)過為期14周的水療干預(yù),Pan等(2011)發(fā)現(xiàn),ASD兒童的肌肉力量和耐力得到改善。Yanardag等(2013)研究也支持了以上結(jié)果,經(jīng)過12周的水療計(jì)劃,ASD兒童的運(yùn)動(dòng)能力提高。

Halliwick方法同時(shí)倡導(dǎo)不借助任何教學(xué)輔助器材,在“一對(duì)一”教學(xué)模式中進(jìn)行干預(yù)。它對(duì)ASD兒童運(yùn)動(dòng)技能提高效果顯著。然而,在當(dāng)今融合教育理念背景下,如何將融合教育理念與Halliwick干預(yù)方法更好地結(jié)合以促進(jìn)ASD兒童發(fā)展是值得研究的課題。此外,水療研究受樣本量小、缺少參照物、抽樣方法粗糙和缺乏標(biāo)準(zhǔn)化結(jié)果測(cè)量的限制,仍需深入探索。

形式多樣化的水中游戲、水中運(yùn)動(dòng)項(xiàng)目不失為一種較好的選擇,水中行走、仰漂、踩水、潛水、漂浮打腿等方式對(duì)提高ASD兒童社會(huì)交往、減少刻板行為、增加身體活動(dòng)、改善身體動(dòng)作等方面具有良好效果。雖然越來越多的證據(jù)表明對(duì)自閉癥兒童進(jìn)行水療可產(chǎn)生良好效果,但除了以上方式外,選取ASD兒童感興趣的運(yùn)動(dòng)技能項(xiàng)目如騎自行車、乒乓球、籃球等進(jìn)行干預(yù)也能取得較好的效果。Macdonald等(2012)使用一輛改裝自行車和個(gè)性化指導(dǎo),指導(dǎo)71名ASD青少年兒童騎兩輪自行車,5天干預(yù)結(jié)束后,85.4%的ASD兒童成功掌握騎自行車技能。一項(xiàng)系統(tǒng)綜述強(qiáng)調(diào)了各種體育活動(dòng)干預(yù)對(duì)16歲以下ASD兒童的益處。研究發(fā)現(xiàn),慢跑、騎馬、武術(shù)、游泳和瑜伽/舞蹈可以改善刻板行為、運(yùn)動(dòng)功能、社會(huì)認(rèn)知和注意力(Bremer et al.,2016)。這些積極的研究突出了為ASD患者研發(fā)運(yùn)動(dòng)障礙干預(yù)措施的迫切需要。

4 結(jié)論

動(dòng)作障礙或缺陷已成為ASD兒童重要表現(xiàn)特征之一,了解ASD兒童的真實(shí)運(yùn)動(dòng)水平顯得極其重要。目前,國(guó)內(nèi)有關(guān)ASD運(yùn)動(dòng)功能領(lǐng)域的研究尚在起步階段,并無(wú)專門適合ASD嬰幼兒和兒童動(dòng)作功能測(cè)評(píng)的統(tǒng)一標(biāo)準(zhǔn)工具,主要還是依托其他類型特殊兒童的動(dòng)作評(píng)估量表,但已有評(píng)估工具缺乏對(duì)特殊兒童測(cè)評(píng)時(shí)的詳細(xì)指導(dǎo)。結(jié)合ASD的典型癥狀,進(jìn)行多學(xué)科交叉研究,制訂科學(xué)專業(yè)ASD運(yùn)動(dòng)功能障礙定量評(píng)估標(biāo)準(zhǔn)迫在眉睫。此外,當(dāng)前研究多局限于使用評(píng)估量表對(duì)運(yùn)動(dòng)功能進(jìn)行評(píng)測(cè),缺乏縱向追蹤性研究。今后,應(yīng)深入探討ASD運(yùn)動(dòng)障礙表現(xiàn)特征和神經(jīng)學(xué)病理機(jī)制,進(jìn)一步挖掘運(yùn)動(dòng)障礙與核心癥狀的相互關(guān)系。在此基礎(chǔ)上,發(fā)現(xiàn)確定動(dòng)作障礙時(shí)間,制訂及時(shí)、專業(yè)、個(gè)性化、科學(xué)的干預(yù)措施,是提高ASD兒童動(dòng)作技能發(fā)展亟須解決的重要內(nèi)容。

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