黃申鋒， 林家軍， 譚 陽， 蔡治方

1 遵義醫(yī)科大學附屬醫(yī)院 肝膽胰外科， 貴州 遵義 563003；2 遵義醫(yī)科大學第二附屬醫(yī)院 肝膽胰外科， 貴州 遵義 563000

1 病例資料

患者男性，59歲，因“檢查發(fā)現左肝占位5 d”于2020年12月21日收入遵義醫(yī)科大學第二附屬醫(yī)院肝膽外科。5 d前患者因持續(xù)發(fā)熱于外院就診，自訴偶感上腹脹痛不適，無惡心、嘔吐，無胸悶、氣促及呼吸困難，無腹脹及腹瀉。胸部CT示：右肺中葉纖維化灶，左肺上葉節(jié)段性不張，肝臟占位。遂進一步行上腹部CT平掃+增強示：(1)考慮肝左葉原發(fā)性肝癌并肝內轉移可能性大；(2)膽囊結石；(3)雙側胸腔少量積液。后轉入本科，患者精神、飲食、睡眠可，二便如常，體質量無明顯增減。查體：腹部平坦，全身皮膚及鞏膜無黃染，未見腸形、蠕動波及疝。腹平軟，上腹壓痛陽性，無反跳痛及肌緊張，墨菲征陰性，肝脾肋緣下未觸及，移動性濁音陰性，肝區(qū)及腎區(qū)扣擊痛陰性，腸鳴音5次/min。血常規(guī)：WBC 10.47×109/L，嗜酸性粒細胞百分比 17%，嗜酸性粒細胞絕對值 0.65×109/L，RBC 3.46×109/L；乙型肝炎五項：HBsAg 153.33 IU/mL ，抗-HBe 0.01 COI，抗-HBc 11.62 COI，HBV DNA 3.95×105IU/mL；肝功能：ALT 85 U/L，AST 127 U/L，GGT 145 U/L，ChE 3.54 kU/L；AFP 56 ng/mL；大便常規(guī)未見異常，無蟲卵；腎功能未見異常。上腹部CT平掃+增強(圖1)示：肝左葉占位，考慮原發(fā)性肝癌可能性大；肝臟多發(fā)低密度影，考慮囊腫或轉移瘤；肝硬化；膽囊結石；腹膜后多發(fā)淋巴結。術前診斷：懷疑原發(fā)性肝癌，膿腫；膽囊結石；乙型肝炎后肝硬化；HBV感染。完善相關輔助檢查及術前準備后，于2020年12月28日全麻下行腹腔鏡下左肝外葉切除+膽囊切除術，術中見肝臟萎縮，肝臟表面凹凸不平、質硬，呈肝硬化改變，肝左葉見一大小約9.0 cm×6.8 cm腫物，突出于肝臟表面，包膜完整、質軟，腫物周圍見多發(fā)結節(jié)。術后剖開標本組織見：大量膿液；部分肝臟壞死組織；多發(fā)結節(jié)，結節(jié)質地硬，剖開結節(jié)切面呈魚肉樣，中央液化壞死(圖2)。術后標本送病理檢查提示：肝組織見竇道及嗜酸性膿腫形成，竇道內見較多Charcot-Leyden結晶，竇道壁上皮樣細胞增生，大量漿細胞、淋巴細胞、泡沫細胞及大量嗜酸性粒細胞浸潤，可見多核巨細胞，提示并殖吸蟲感染。肝細胞水腫，碎片狀壞死及橋接樣壞死，呈肝硬化改變(圖3)。術后診斷：肝型衛(wèi)氏并殖吸蟲病并膿腫形成；膽囊結石；乙型肝炎后肝硬化；HBV感染。術后予以抗感染、保肝、維持水電解質平衡治療。術后第2天復查血常規(guī)：WBC 12.83×109/L，中性粒細胞百分比 85%，單核粒細胞絕對值 0.64×109/L，RBC 3.53×109/L；肝功能：ALT 84 U/L，AST 97 U/L，GGT 100 U/L，ChE 3.54 kU/L，TBil 34.9 μmol/L，DBil 11.6 μmol/L。術后7 d治愈后出院，囑患者出院繼續(xù)口服吡喹酮抗并殖吸蟲治療，出院后分別于第1、6個月于本院門診復查，均未見病灶復發(fā)。

注：a，平掃期可見左肝外葉低密度病灶(箭頭)；b，增強期可見左肝外葉病灶邊緣強化(箭頭)。

2 討論

并殖吸蟲病又稱肺吸蟲病，是一種人獸共患的慢性寄生蟲病，常因生食或半生食含并殖吸蟲活囊蚴的溪蟹、蜊蛄或飲用疫區(qū)生水而感染，我國并殖吸蟲主要分布于東北、浙江、四川、重慶、云南、貴州等地[1-2]。肺部是并殖吸蟲病最常感染的部位，同時還可異位寄生于腦、脊髓、肌肉、皮下、肝等1處或者多處部位，引起相應病變及功能障礙[3-4]。 肝型并殖吸蟲病較為少見，其臨床表現無特異性，部分患者可出現慢性右上腹疼痛或背部疼痛[5]，而部分患者可能始終無明顯癥狀，直至相關檢查偶然發(fā)現[6]。由于肝型并殖吸蟲在痰液或糞便中的低檢出率，術前明確診斷困難，多為穿刺活檢或術后病理確診。

注：a，大體標本表面呈多發(fā)結節(jié)樣外觀；b，術后剖開標本組織后見魚肉樣壞死組織。

注：a，×20；b，×100，箭頭所示為Charcot-Leyden晶體。

本例患者無生食或半生食溪蟹、蜊蛄、小龍蝦等習慣，便常規(guī)未檢出成蟲或蟲卵，但術后追問個人史得知患者長期居住在銅仁市邊遠山區(qū)，且長期飲用生水，故存在流行病史。入院時，患者嗜酸性粒細胞計數升高，但未予重視，且無特異性消化道癥狀，影像學表現與原發(fā)性肝癌相似，術前腹部CT可見團塊樣低密度影，增強期強化，符合原發(fā)性肝癌的CT影像學表現，然而忽視了該患者的流行病史及外周血嗜酸性粒細胞在鑒別診斷肝型并殖吸蟲中的重要意義[7]。本例患者合并HBV感染且AFP水平升高，遵循長期慢性肝炎-肝硬化-肝癌的考量[8-10]，被誤診為原發(fā)性肝癌。目前，肝型并殖吸蟲的臨床診斷可結合外周血中性粒細胞及嗜酸性粒細胞，免疫學試驗(免疫吸附驗、金標免疫滲濾試驗)及病原學檢查等[11-12]。肝型并殖吸蟲病的影像學表現為肝包膜下實質內多個囊實性病灶融合成的管道狀、分頁狀低密度灶、串珠樣低密度影，形成囊狀、管狀，典型者呈“隧道”征樣改變，可有助于肝癌與肝型并殖吸蟲病的鑒別[13]。然而，本例患者影像學表現與既往報道不同，并無隧道樣增強區(qū)特點，體現出并殖吸蟲在肝臟不同時期影像學的多樣性。本例患者從CT影像學檢查對肝型并殖吸蟲病的鑒別診斷存在困難，最終診斷的金標準仍為病理學檢查。Ye等[14]報道認為，只要在病理活檢組織中發(fā)現并殖吸蟲體或蟲卵，即可確診；如未見蟲體或蟲卵，只要具備下列病理特點也可以診斷肝型并殖吸蟲：(1)組織細胞壞死伴嗜酸性粒細胞浸潤；(2)在壞死物中發(fā)現大量夏科-萊登結晶；(3)凝固性壞死的腔穴形成。本例患者由于腫塊較大，懷疑為惡性腫瘤，采用手術治療，術后病理提示肝型并殖吸蟲，術后接受吡喹酮口服抗寄生蟲治療。雖然肝型并殖吸蟲病并不常見，但在肝惡性腫瘤的鑒別診斷中應予以考慮。

回顧本例誤診原因，主要包括：(1)患者慢性乙型肝炎病史，CT檢查提示肝葉占位、肝硬化。診斷思維局限，造成誤診；(2)臨床上肝型并殖吸蟲病少見，對肝型并殖吸蟲認識不足，容易忽視；(3)影像科醫(yī)師缺乏患者病史資料，未考慮并殖吸蟲?。?4)忽略詢問流行病史，未予重視；(5)忽略患者外周血WBC、嗜酸性粒細胞水平均明顯升高在診斷寄生蟲病中的意義；(6)影像學表現無特異性；(7)患者以發(fā)熱為主訴就診，而無其他特異性臨床癥狀。肝型并殖吸蟲病臨床表現復雜多變，臨床上應提高對該病的認識，當肝占位患者出現嗜酸性粒細胞水平升高時，應詳細采集患者的流行病學資料，考慮肝型并殖吸蟲病的可能，必要時應與影像科醫(yī)師會診開展鑒別診斷，從而減少誤診，及時診斷治療。

倫理學聲明：本例報告已獲得患者知情同意。

利益沖突聲明：所有作者均聲明不存在利益沖突。

作者貢獻聲明：黃申鋒負責課題設計，資料分析，撰寫論文；林家軍、譚陽參與收集數據，修改論文；蔡治方負責擬定寫作思路，指導撰寫文章并最后定稿。