祝寶蓮，尹德佩，樊明月，朱慧娥，竇訓(xùn)武，趙青

(蘇州大學(xué)附屬兒童醫(yī)院 耳鼻咽喉科，江蘇 蘇州 215003)

先天性會(huì)厭囊腫是一種較少見(jiàn)的先天性喉部疾病，嬰幼兒發(fā)病率較低，起源于胚胎期內(nèi)胚層和中胚層細(xì)胞，多因黏液腺管阻塞，黏液潴留積聚所致[1]。會(huì)厭舌面為其好發(fā)部位，其主要表現(xiàn)為喉鳴、呼吸道梗阻，呼吸道梗阻的時(shí)間、嚴(yán)重程度與囊腫大小壓迫氣道致狹窄程度密切相關(guān)。其臨床癥狀極易與喉軟骨發(fā)育不良相混淆，喉鏡、CT等檢查可鑒別。如不及時(shí)診治，嚴(yán)重者可引起患兒窒息。傳統(tǒng)治療方式為支撐喉鏡下行會(huì)厭囊腫切除術(shù)，本研究通過(guò)結(jié)合可視麻醉喉鏡和低溫等離子消融技術(shù)的特點(diǎn)，探討該技術(shù)在臨床應(yīng)用中的療效。

1 資料與方法

1.1 臨床資料

選取我院2017年2月—2020年1月確診為先天性會(huì)厭囊腫并接受低溫等離子消融術(shù)的嬰幼兒15例作為研究對(duì)象，其中男7例，女8例；年齡1～90d，平均年齡(23.57±5.78)d，臨床表現(xiàn)主要為氣促、喉喘鳴(15例)，部分患兒伴有發(fā)紺(2例)，吃奶嗆咳或納奶少、嘔吐(9例)。所有患兒均有不同程度的肺部感染，3例患兒有先天性喉軟骨發(fā)育不良。

所有患兒均常規(guī)行電子喉鏡檢查(型號(hào)：SN2Y196G106，F(xiàn)UJIFILM Corporation日本制)，必要時(shí)行喉頸部CT/MRI檢查，并了解患兒是否合并有先天性喉軟骨發(fā)育不良。15例患兒先天性會(huì)厭囊腫根部均位于會(huì)厭舌面，腫物表面光滑，呈白色或粉白色半球形隆起，大小約1～3 cm。

1.2 手術(shù)方法

手術(shù)患兒均行全身麻醉，氣管插管，插管時(shí)需盡量避免刺破囊腫，防止囊液誤吸，如囊腫過(guò)大，影響插管，可先行囊腫穿刺抽液，麻醉成功后，頭后仰位。

采用可視麻醉喉鏡挑起舌根，充分暴露會(huì)厭、會(huì)厭谷、囊腫，調(diào)整喉鏡角度及深度，通過(guò)可視屏幕觀察，由助手持可視麻醉喉鏡，術(shù)者持手術(shù)鉗鉗夾囊壁向外牽拉，交替使用低溫等離子消融刀頭的“切”、“凝”功能沿囊腫邊緣消融切除囊腫，并對(duì)出血部位用等離子止血，吸除囊液，檢查無(wú)出血，結(jié)束手術(shù)，對(duì)于較大的囊腫，影響視野，可先穿刺抽出囊腫，再行低溫等離子消融術(shù)，切下的囊腫送病理科化驗(yàn)。見(jiàn)圖1、2。

圖1 術(shù)中可視麻醉喉鏡下見(jiàn)囊腫位于會(huì)厭舌面右側(cè)，囊腫將會(huì)厭擠壓至左側(cè) 圖2 消融術(shù)后，等離子切除囊腫，暴露會(huì)厭 圖3 術(shù)后3個(gè)月，電子喉鏡下見(jiàn)創(chuàng)面光滑，未見(jiàn)復(fù)發(fā)

術(shù)后密切關(guān)注患兒呼吸情況，予消腫支持治療，并予抗生素及甲潑尼龍靜脈滴注并霧化吸入治療。術(shù)后根據(jù)患兒會(huì)厭腫脹情況以及患兒身體狀況決定是否留置胃管。

1.3 統(tǒng)計(jì)方法及觀察指標(biāo)

手術(shù)時(shí)間以麻醉成功后為手術(shù)開(kāi)始時(shí)間，以安全取下可視麻醉喉鏡為手術(shù)結(jié)束時(shí)間。

術(shù)中出血量以收集到的創(chuàng)面液體總量減去術(shù)中使用的生理鹽水量為術(shù)中出血量。

術(shù)后會(huì)厭水腫程度判斷標(biāo)準(zhǔn)：由經(jīng)驗(yàn)豐富的兩位副主任醫(yī)師對(duì)患兒創(chuàng)面水腫程度進(jìn)行綜合評(píng)估，將會(huì)厭水腫程度分為4個(gè)等級(jí)，無(wú)水腫：會(huì)厭形態(tài)正常，無(wú)明顯充血水腫；輕度水腫：會(huì)厭形態(tài)基本正常，稍充血，稍厚；中度水腫：會(huì)厭明顯增厚水腫；重度水腫：會(huì)厭腫脹呈球形，遮擋聲門。

2 結(jié)果

2.1 患兒手術(shù)時(shí)間、術(shù)中出血量情況

接受手術(shù)的15例患兒手術(shù)均獲得成功。手術(shù)時(shí)間最短15 min，最長(zhǎng)30 min，平均手術(shù)時(shí)間(22.67±7.99)min，術(shù)中出血量最少為肉眼可見(jiàn)的無(wú)出血，最多5 mL，平均出血量(3.47±1.60)mL。

2.2 患兒術(shù)后水腫、術(shù)后并發(fā)癥及術(shù)后復(fù)發(fā)情況

10例患兒術(shù)后會(huì)厭及會(huì)厭創(chuàng)面未見(jiàn)明顯水腫，3例輕度水腫，2例中度水腫，所有患兒2 d后拔除氣管插管，喉鳴及氣促均較前明顯改善，奶量增加，嗆咳減輕，15例患兒均未出現(xiàn)明顯并發(fā)癥，肺部炎癥術(shù)后明顯改善，術(shù)后隨訪3個(gè)月至半年以上，無(wú)1例復(fù)發(fā)，見(jiàn)圖3。

3 討論

嬰幼兒先天性會(huì)厭囊腫屬于胚胎性疾病，多因黏液腺管阻塞、黏液潴留所致。舌根部、會(huì)厭、喉室為常見(jiàn)部位，1881 年 Abercrombic首先命名本病，但直到 1978 Helinger 等[2]才詳盡的描述本病的病理、病因及治療。其主要表現(xiàn)為上呼吸道梗阻及喉喘鳴[3]，表現(xiàn)為出生后不久即出現(xiàn)呼吸困難、喉喘鳴、哭聲含糊、吸氣性三凹征、吃奶費(fèi)力或嗆咳，嚴(yán)重者可出現(xiàn)發(fā)紺、呼吸暫?；蛑舷ⅲ踔廖＜吧?。出現(xiàn)上氣道梗阻的時(shí)間與囊腫大小、氣道受壓狹窄程度密切相關(guān)。

檢查方法主要有電子纖維喉鏡、直達(dá)喉鏡、頸部CT、MRI、頸部B超等[4]。頸部CT、MRI、頸部B超并非必須檢查項(xiàng)目，CT或MRI需要使用鎮(zhèn)靜劑，檢查時(shí)間相對(duì)較長(zhǎng)，有加重上氣道梗阻的風(fēng)險(xiǎn)，并且CT具有一定輻射，而MRI在患兒呼吸困難時(shí)，患兒常伴有點(diǎn)頭呼吸，會(huì)造成偽影，有時(shí)不能取得滿意效果[5]。最直接且安全有效的檢查是行喉鏡檢查[6-8]，包括直達(dá)喉鏡、麻醉喉鏡或纖維電子喉鏡，條件允許的情況下，最好行纖維電子喉鏡檢查，可錄視頻動(dòng)態(tài)觀察囊腫位置、大小以及上呼吸道情況，但由于喉囊腫囊壁很薄，檢查時(shí)易破裂，導(dǎo)致囊液溢出，誤吸引起窒息，因此檢查時(shí)準(zhǔn)備好吸引器，動(dòng)作要輕柔。一經(jīng)確診，應(yīng)盡早手術(shù)。本病的鑒別診斷主要有:①先天性喉軟化癥：喉鏡檢查可見(jiàn)會(huì)厭呈溝形，隨呼吸而卷曲折疊入喉或者杓狀軟骨向氣道塌陷，后聲門區(qū)水腫，隨著患兒發(fā)育，該病多在24個(gè)月左右自愈，重度喉軟化患兒需要手術(shù)治療[9-10]；②甲狀舌管囊腫：X片檢查可明確瘺道的走行，CT、MRI檢查能提示腫物大小及與周圍的關(guān)系，對(duì)于會(huì)厭部的囊腫術(shù)后迅速?gòu)?fù)發(fā)者，需考慮此??；③先天性喉蹼:患兒出現(xiàn)聲音嘶啞，甚至失聲，喉鏡檢查可見(jiàn)水平面膜狀物連接于喉腔兩側(cè)使聲門狹窄[11]。

手術(shù)切除囊腫是該疾病的主要治療方式，其手術(shù)方法有很多，常規(guī)方法有穿刺抽液術(shù)、部分囊壁切除術(shù)、根治性囊腫剝離術(shù)、圈套術(shù)、電凝術(shù)、CO2激光術(shù)、等離子消融術(shù)等，其輔助方法有支撐喉鏡、直達(dá)喉鏡、鼻內(nèi)鏡等一種或兩種聯(lián)合使用。

由于咽喉腔較狹小隱蔽，嬰幼兒更甚，術(shù)中操作極其不便，由于嬰幼兒年齡較小，結(jié)締組織疏松，反復(fù)刺激極易水腫，血供豐富、空間狹小及出血易造成術(shù)野模糊，影響操作。

通過(guò)本研究我們發(fā)現(xiàn)，可視麻醉喉鏡下低溫等離子消融術(shù)治療嬰幼兒先天性會(huì)厭囊腫，手術(shù)時(shí)間短，平均手術(shù)時(shí)間(22.67±7.99)min?？梢暵樽砗礴R集麻醉喉鏡與顯示屏于一體，助手手持可視麻醉喉鏡，術(shù)者通過(guò)顯示屏，雙手進(jìn)行手術(shù)操作，麻醉喉鏡可根據(jù)需要適時(shí)進(jìn)行靈活的調(diào)整位置?？梢暵樽砗礴R可根據(jù)患兒大小選擇合適的型號(hào)，角度合理，手柄把持性好，可視麻醉喉鏡有如下優(yōu)點(diǎn)：首先，可視麻醉喉鏡無(wú)需支撐，減少了對(duì)嬰幼兒牙齒、牙齦的損傷，減少了頭頸部、咽喉部的機(jī)械性用力刺激；其次，其視點(diǎn)前移，無(wú)需口、咽、喉三軸一線，通過(guò)輕抬舌根，即可通過(guò)顯示屏暴露位置。

該手術(shù)術(shù)中出血量少，平均出血量(3.47±1.60)mL。低溫等離子消融術(shù)是近幾年來(lái)新興的一種微創(chuàng)技術(shù)，已普遍應(yīng)用于外科手術(shù)，由于其創(chuàng)傷小、出血少，該技術(shù)在會(huì)厭囊腫手術(shù)中也得到了廣泛的應(yīng)用[12]。我科在使用該技術(shù)治療嬰幼兒會(huì)厭囊腫治療中發(fā)現(xiàn)，對(duì)于囊壁上擴(kuò)張的血管，可先將其凝固，囊壁完整消融切除，創(chuàng)面可基本無(wú)出血。低溫等離子消融術(shù)可進(jìn)行高效、精確的切割消融，減少出血的同時(shí)節(jié)約了手術(shù)時(shí)間。

由于會(huì)厭血管豐富，組織疏松，術(shù)后極易出現(xiàn)充血、水腫等情況情況，需密切關(guān)注患兒呼吸情況，可抗生素及甲潑尼龍靜脈滴注并霧化吸入對(duì)癥治療，以防發(fā)生窒息。

本組患者術(shù)后隨訪3個(gè)月至半年以上，無(wú)1例復(fù)發(fā)，說(shuō)明低溫等離子技術(shù)同樣可以達(dá)到很好的治愈率。這與梁浩勇等[13]的研究結(jié)果基本一致。本研究未發(fā)現(xiàn)復(fù)發(fā)患者，可能也與樣本量較小有關(guān)，仍需進(jìn)一步擴(kuò)大樣本量進(jìn)行研究。

我們還注意到同時(shí)伴有不同程度肺部感染的患兒，術(shù)后肺部炎癥改善加快，先天性喉囊腫伴新生兒肺炎究其原因，可能由于囊腫的壓迫，阻塞氣道，痰液不易咳出，引起患兒缺氧、二氧化碳潴留，或進(jìn)食容易嗆咳等情況，不利于炎癥的控制，手術(shù)后由于解除了囊腫對(duì)呼吸道的壓迫阻塞，肺炎癥狀自然隨之明顯改善,這與鐘建文等[14]的研究發(fā)現(xiàn)基本是一致的。

綜上所述，可視麻醉喉鏡下低溫等離子消融術(shù)治療先天性會(huì)厭囊腫療效明確，具有手術(shù)時(shí)間短、術(shù)后出血少及安全性較高等優(yōu)點(diǎn)，具有良好的臨床療效，值得臨床推廣應(yīng)用。