張飛 益歡歡 張紅 僧東杰

鄭州大學附屬兒童醫(yī)院(河南省兒童醫(yī)院 鄭州兒童醫(yī)院)耳鼻咽喉科 鄭州 450000

先天(梨狀窩瘺(congenital pyriform sinus fistula,CPSF)是在胚胎早期第三、第四咽囊或鰓弓異常發(fā)育形成，主要表現(xiàn)為頸部左側(cè)反復腫脹，常合并急性甲狀腺炎或甲狀腺膿腫而被漏診和誤診[1-2]。在感染靜止期，通過頸外入路完整切除瘺管是有效的根治術(shù)式，但具有難度高、創(chuàng)傷大、并發(fā)癥多等不足。故目前多采用內(nèi)鏡輔助下化學燒灼、電燒灼、激光燒灼等治療方法。本研究回顧性分析2017-03—2019-10我院收治的40例CPSF急性感染期患兒的臨床資料，以探討支撐喉鏡下低溫等離子射頻消融封堵內(nèi)瘺口術(shù)的效果。

1 資料與方法

1.1臨床資料40例患兒中，男18例，女22例；年齡(5.22±2.24)歲(范圍：0.9～7)歲。均表現(xiàn)為頸前區(qū)反復腫脹。入院前均有抗生素治療史，有切開排膿手術(shù)史3例，瘺管切除史1例。本院誤診為頸部膿腫30例、急性甲狀腺炎4例、甲狀腺膿腫3例、頸部囊性腫塊1例、淋巴管瘤1例、甲狀舌管囊腫1例。術(shù)前全部患兒均行頸部影像學和纖維喉鏡檢查。MRI平掃+增強檢查，5例診斷為梨狀窩瘺。影像特征為梨狀窩變淺或消失。起源于梨狀窩的含氣管道可見氣體影，甲狀腺內(nèi)側(cè)見管狀樣結(jié)構(gòu)，內(nèi)含氣體影，甲狀軟骨下角處存在含氣腔隙。食管吞鋇造影檢查，4例診斷為梨狀窩瘺。表現(xiàn)為患側(cè)梨狀窩底部細管道狀鋇劑充盈區(qū)。超聲檢查，8例診斷為梨狀窩瘺。主要表現(xiàn)為管狀低回聲貫通皮下及患側(cè)甲狀腺區(qū)域含氣體回聲。纖維喉鏡檢查發(fā)現(xiàn)梨狀窩內(nèi)瘺口4例。均首次于我院行支撐喉鏡下低溫等離子射頻消融治療。內(nèi)瘺口位于左側(cè)39例，右側(cè)1例。瘺管型3例，竇道型37例。

1.2手術(shù)方式氣管插管全身麻醉，支撐喉鏡下挑起充分暴露患側(cè)梨狀窩內(nèi)瘺口。將低溫等離子射頻喉刀(型號：MC405，美創(chuàng))插入內(nèi)瘺口內(nèi)1cm，由內(nèi)向外充分燒灼，至周圍黏膜發(fā)白使梨狀窩內(nèi)瘺口黏膜呈閉合狀態(tài)即可。充分止血后觀察無活動出血，退出支撐喉鏡。術(shù)中注意保護喉返神經(jīng)，消融時間為2 s/次。其中,8例患兒梨狀窩內(nèi)瘺口周圍有膿性分泌物，按壓頸部包塊可見大量膿性分泌物由內(nèi)瘺口溢出，吸凈后再行射頻封堵內(nèi)瘺口。3例合并甲狀腺膿腫的患兒，同時實施膿腫切開引流術(shù)，術(shù)后繼續(xù)抗感染治療并鼻飼飲食1周。

1.3治愈標準(1)頸部無腫脹、無吞咽疼痛及按壓痛。(2)喉鏡檢查顯示內(nèi)瘺口瘢痕形成、閉合良好。如在隨訪期間不能滿足以上2個標準，則為復發(fā)。

2 結(jié)果

本組手術(shù)時間(26.34±5.25)min(范圍：20～30 min)。住院時間(8.12±2.46)d(范圍：7～10 d)。術(shù)后應用抗生素治療1周。經(jīng)胃管鼻飼飲食1周后復查喉鏡，40例患兒的梨狀窩內(nèi)瘺口瘢痕形成好，黏膜稍有水腫，拔除胃管開始經(jīng)口進食。3例患兒術(shù)后當天即出現(xiàn)聲嘶，術(shù)后2個月內(nèi)逐漸恢復正常。隨訪1～24個月，40例患兒的內(nèi)瘺口均1次成功封閉，均未發(fā)生感染、嗆咳、吞咽困難、喉返神經(jīng)損傷、頸部腫脹等并發(fā)癥，亦無復發(fā)病例。

3 討論

CPSF多發(fā)生于左側(cè)頸部，約占90%，可能與胚胎早期第四鰓弓發(fā)育不對稱或右側(cè)后鰓體消失有關(guān)[1]。兒童期的CPSF約占80%，無明顯性別差異，本研究中男女比例1∶0.8。一般情況下僅有內(nèi)瘺口而無外口，為不完全型CPSF(竇道)。少數(shù)情況下因感染導致皮膚破潰，或切開引流在皮膚形成外口時，則成為完全型瘺(瘺管)[3-4]。本研究中,37例竇道，3例瘺管(2例在普外科行切開引流，1例于我科行梨狀窩封堵內(nèi)瘺口時做切開引流)。

CPSF非感染期時可無任何臨床癥狀和體征。當上呼吸道感染細菌經(jīng)瘺口進入頸深部引起急性感染時，早期表現(xiàn)為左側(cè)頸部腫塊伴疼痛、反復發(fā)熱，或合并急性化膿性甲狀腺炎，偶可引起頸部彌漫性腫脹。后期則可形成頸部膿腫,切開引流后易反復發(fā)作或形成不易愈合的瘺管。因該疾病發(fā)病率低,臨床表現(xiàn)及影像學特征不典型，常在普外科或兒科診治，容易誤診、誤治。本研究中的40例患兒均經(jīng)其他科室按頸部左側(cè)膿腫(30例)、急性甲狀腺炎(4例)、甲狀腺膿腫(3例)、頸部囊性腫塊(1例)、淋巴管瘤(l例)、甲狀舌管囊腫(1例)治療無好轉(zhuǎn)后轉(zhuǎn)入我科。其中膿腫切開引流3例，瘺管切除1例。本研究中有7例患兒因內(nèi)瘺口開口于甲狀腺引發(fā)急性甲狀腺炎癥和甲狀腺膿腫而漏診。因此，兒童反復出現(xiàn)頸前腫脹或急性甲狀腺炎時，應考慮CPSF的可能性[5-6]。

對擬診為CPSF的患兒，需常規(guī)進行超聲、食管吞鋇造影、頸部MRI、纖維喉鏡等檢查[7]。隨著影像學診斷水平的提高，CPSF的診斷率亦隨之提升。超聲檢查可顯示頸深部軟組織感染區(qū)，有利于明確感染區(qū)與甲狀腺的關(guān)系，但容易誤診為頸部軟組織感染，本研究中8例(20%)患兒經(jīng)超聲確診。食管吞鋇造影檢查中4例(10%)診斷為CPSF，典型表現(xiàn)為患側(cè)梨狀窩底部細管道狀鋇劑充盈區(qū)。急性感染期時，內(nèi)瘺口因水腫造成阻塞而顯示陰性。在炎癥消退后6～8周，即炎癥靜止期再行造影可提高敏感性[8]。頸部CT平掃表現(xiàn)為患側(cè)梨狀窩變淺或消失，頸部軟組織感染累及同側(cè)甲狀腺時，其內(nèi)可含氣腔，其中5例(12.5%)確診為梨狀窩瘺，可作為食管吞鋇造影檢查陰性的輔助檢查。纖維喉鏡檢查較上述影像學檢查更為方便、快捷，發(fā)現(xiàn)梨狀窩內(nèi)瘺口時可直接確診[9]。但由于內(nèi)瘺口常被黏膜皺襞遮蔽，或水腫造成區(qū)域性閉合，不易發(fā)現(xiàn)內(nèi)瘺口。故當梨狀窩區(qū)水腫明顯時，應高度重視CPSF的可能。本研究中4例(10%)發(fā)現(xiàn)內(nèi)瘺口。因此，對高度懷疑CPSF的患兒全麻下行支撐喉鏡檢查是確診的最佳方法。

在CPSF的急性感染期，傳統(tǒng)治療方案是應用足量抗生素控制感染，當膿腫形成時行膿腫切開引流，待急性感染期控制后，再實施開放性手術(shù)切除。該治療方法存在創(chuàng)傷重、難度大、并發(fā)癥較多(聲嘶、咽瘺)、瘢痕影響美觀、易復發(fā)等不足[10]。近年來，隨著對CPSF認識的提高和內(nèi)鏡技術(shù)的普及，內(nèi)鏡下激光燒灼、電燒灼、化學燒灼等微創(chuàng)技術(shù)由于具有易操作、手術(shù)成功率高、并發(fā)癥少、頸部無瘢痕等優(yōu)勢，已成為治療CPSF的主要手段[11-12]。但由于燒灼范圍和熱損傷程度不易控制，熱擴散可能造成喉上神經(jīng)及喉返神經(jīng)損傷；而且要求急性炎癥控制后才能實施手術(shù)治療；加之后期在內(nèi)鏡下利用可吸收縫線將梨狀窩內(nèi)瘺口封閉的手術(shù)難度更大，對術(shù)者的技術(shù)水平要求更高等，目前臨床仍未普及開展。

支撐喉鏡下低溫等離子射頻消融封堵內(nèi)瘺口的手術(shù)操作相對簡單、熱損傷小，對周圍組織、喉返神經(jīng)保護性好。竇倩雯等[13]在CPSF感染靜止期采用低溫等離子射頻消融封堵梨狀窩瘺的復發(fā)率僅為5.8%。本研究對40例CPSF急性感染期患兒行低溫等離子射頻消融封堵內(nèi)瘺口(其中3例同期行頸部膿腫切開引流術(shù))，術(shù)后鼻飼1周，并應用抗生素1周后出院。4周后頸部腫脹完全消退，在1～24個月隨訪時均未見復發(fā)。所有患兒均未發(fā)生頸部疼痛、嗆咳、喉返神經(jīng)損傷等并發(fā)癥，充分表明了支撐喉鏡下低溫等離子射頻消融封堵內(nèi)瘺口術(shù)治療CPSF急性感染期的有效性和可行性。

綜上所述，對于頸部皮膚完整、瘢痕不明顯的CPSF急性感染期患兒，在無麻醉禁忌證的前提下，支撐喉鏡下低溫等離子射頻消融封堵內(nèi)瘺口術(shù)是一種安全、有效的治療手段。但對因解剖發(fā)育導致張口受限無法采用支撐喉鏡暴露梨狀窩的患兒，以實施開放性手術(shù)為宜。