胡津晶，白子榮，繆世瑤，王艷，王萌，高海霞

1.南京中醫(yī)藥大學，a.針灸推拿學院·養(yǎng)生康復學院；b.護理學院，江蘇南京市210046

孤獨癥譜系障礙(autism spectrum disorder,ASD)是以社交障礙為主，伴有語言發(fā)育落后、興趣愛好狹窄、重復刻板行為等特征的神經(jīng)發(fā)育障礙性疾病。近年來，孤獨癥共病問題成為研究熱點。70%孤獨癥患兒伴有神經(jīng)性發(fā)育障礙，如抑郁、焦慮、注意力缺陷、智力障礙、多動障礙、癲癇等，其中抑郁和焦慮的發(fā)病率分別為12%～70%和45%～56%[1]。孤獨癥患兒家長負擔重、身心壓力大，家庭功能下降，家長的悲傷、焦慮、抑郁等負向情緒，可能引發(fā)社會問題[2]。

動物輔助干預(animal-assisted therapy,AAT)可以緩解孤獨癥患兒及家庭的精神壓力，減輕抑郁、焦慮，提高患兒社會適應能力，促進家庭成員精神心理健康及家庭功能重建[3]。在美國，1/4 的孤獨癥患兒曾參加AAT。AAT在健康、教育、服務方面均有應用[4]，包括動物輔助治療(animal-assisted intervention)、動物輔助活動(animal-assisted activities)、動物服務項目(service animal program)[5]。

孤獨癥AAT 常使用的動物包括犬、馬、海豚等。與馬等大型動物相比，犬相對安全，更適合家庭馴養(yǎng)。犬輔助干預(canine-assisted therapy,CAT)是將犬納入治療過程，包括治療犬(therapy dogs)、協(xié)助犬(assistance dogs)輔助干預，是最常見的AAT 方法。Nimer 等[7]研究發(fā)現(xiàn)，犬輔助干預可以有效改善孤獨癥患兒社交行為。本研究旨通過系統(tǒng)評價觀察犬輔助干預對孤獨癥家庭功能的影響。

1 資料與方法

1.1 納入標準

1.1.1 研究設計

有關犬輔助干預對孤獨癥家庭功能影響研究的隨機對照試驗(randomized controlled trial,RCT)，語種為中、英文。

1.1.2 研究對象

①年齡2～60歲，已被確診為孤獨癥，不限定性別和病例來源；②孤獨癥患兒家長；③受試者僅通過犬參與AAT；④患者及家屬知情并同意。

1.1.3 干預措施

試驗組給予犬輔助干預；對照組不接受犬輔助干預或給予安慰劑干預。

1.1.4 結局指標

①家庭功能：采用家庭評估量表(Brief Family Assessment Measure-III-General Scale,FAM-III-GS)評估，包括任務完成、角色表現(xiàn)、溝通、情感表達、情感參與、管理、價值觀與行為7 個方面，共14 項，每項評分0～3 分，滿分42 分。②心理行為：采用兒童抑郁量表第二版(Children's Depression Inventory-Second Edition,CDI-2)評估抑郁情緒，CDI 是西方最早的兒童抑郁問卷，共28 項，提供在消極情緒/身體問題、消極自尊、效率低下和人際問題方面的總得分和單項分量表得分；采用Spence 兒童焦慮量表(Spence Children's Anxiety Scale,SCAS)評估焦慮情緒，包括44項，每項評分0～3分，分數(shù)越高，焦慮問題越嚴重。

1.2 排除標準

①原始數(shù)據(jù)缺失；②非中、英文發(fā)表；③治療方案不明確；④重復發(fā)表；⑤試驗組為機器犬而不是真犬；⑥研究人群包括除孤獨癥患者及家長以外的其他受試者；⑦與對照組相比，試驗組使用額外的治療或手術干預等。

1.3 檢索策略

檢索從建庫至2021 年2 月在Cochrane Library、PubMed、Web of Science、CNKI、中國生物醫(yī)學文獻數(shù)據(jù)庫、維普、萬方數(shù)據(jù)庫中發(fā)表的RCT。

以CNKI為例，中文檢索策略為：

#1 狗OR 犬OR 犬輔助干預OR 服務犬OR 協(xié)助犬OR 治療犬

#2 自閉癥OR 孤獨癥

#3 #1 AND#2

以PubMed數(shù)據(jù)庫為例，英文檢索策略為：

#1 dogs*OR dog-assisted*OR canine-assisted*

#2 ASD* OR autism* OR autism spectrum disorder*

#3 #1 AND#2

1.4 文獻篩選

①EndnoteX9用于刪除所獲文獻中重復文獻；②2位研究人員獨立閱讀標題和摘要，排除研究目的、對象不符文獻；③閱讀全文，根據(jù)排除標準剔除不符要求文獻。

1.5 資料提取

2 名研究者單獨閱讀納入文獻全文，并提取以下資料。①文獻一般情況：國家、發(fā)表年份、干預方法、對照組措施、樣本量、評估時間點、療程、評估指標等。②患者情況：性別及年齡等基線情況。③結局指標：家庭功能指標(FAM-III-GS)、心理行為指標(CDI-2、SCAS)。

1.6 質量評價

RCT偏倚風險評價采用Cochrane系統(tǒng)推薦標準[8]。同時，采用2016 年澳大利亞JBI 循證衛(wèi)生保健中心推出的RCT 質量評價工具[9]進行評價，從13個條目評價RCT 的總體質量，每個條目采用“是”“否”“不清楚”“不適用”進行評定。如果大部分滿足標準，發(fā)生各種偏倚的可能最小，則證據(jù)質量為A 級；如果小部分滿足標準，發(fā)生偏倚的可能性為中度，證據(jù)質量為B 級；如果完全不滿足標準，發(fā)生偏倚的可能性為高度，證據(jù)質量為C級。

1.7 統(tǒng)計學分析

采用Cochrane協(xié)作網(wǎng)提供的RevMan 5.4軟件進行數(shù)據(jù)分析。連續(xù)性變量以標準化均數(shù)差(Standardized Mean Difference,SMD)和95%置信區(qū)間(confidence interval,CI)表示，通過χ2檢驗和I2值綜合判斷納入研究的異質性。各研究間具有同質性(P＞0.10、I2＜50%)時，采用固定效應模型進行分析；相反，各研究間存在異質性(P≤0.10、I2≥50%)時，采用隨機效應模型；異質性來源無法判斷時，則采用描述性分析。

2 結果

2.1 一般情況

初檢獲得491 篇相關文獻。經(jīng)Endnote X9 去除重復發(fā)表文獻后，余376 篇。閱讀標題、摘要后納入27篇。閱讀全文后最終納入4篇[10-13]，均為英文文獻。

文獻篩選流程見圖1，納入研究的基本特征見表1。

圖1 文獻篩選流程圖

表1 納入研究的基本特征

2.1.1 基線情況

納入的4篇文獻共計190例患者，其中試驗組108例，對照組82 例。2 篇[12-13]未提及各組間男女比例，1篇[13]未提及患者語言能力，2 篇[10-11]未提及患者智商，其余文獻均報告各組間的年齡、男女比例、患者的語言能力、智商具有可比性。2 篇[10-11]報告了孤獨癥類型，1篇[12]報告了孤獨癥嚴重程度。

2.1.2 干預措施及療程

納入文獻中，2 篇[10-11]為協(xié)助犬輔助干預，2篇[12-13]為治療犬輔助干預。全部研究均設計為試驗組和對照組，試驗組為犬輔助干預，對照組不包含犬或給予安慰劑玩具(假刺激)。1 篇[10]干預療程為3～10 周，隨訪25～40 周；1 篇[11]干預療程為3～10 周，隨訪2 年；1篇[12]干預療程為12周，未進行隨訪；1篇[13]干預療程為10周，隨訪10周。

2.1.2.1 犬相關情況

2篇協(xié)助犬輔助干預[10-11]均報告協(xié)助犬的年齡、品種，協(xié)助犬未接受過專門的訓練。1 篇[10]協(xié)助犬的年齡為1.75～84 個月，平均(5.31±13.19)個月，包括19 只雄犬，25 只雌犬；其中15 只為雜交犬，29 只為純種犬(9 只拉布拉多獵犬、4 只金毛獵犬、3 只德國牧羊犬、3 只騎士國王查爾斯獵犬、2 只迷你雪納瑞犬、2只可卡犬、1 只薩塞克斯獵犬、1 只杰克拉塞爾梗犬、1 只西高地白梗、1 只邊境牧羊犬、1 只獵狐梗、1 只伯恩山犬)；大部分(84.1%，n=37)從飼養(yǎng)員處獲得，9.1% (n=4)來自救援中心，6.8% (n=3)為其他來源。1 篇[10]協(xié)助犬的年齡為2～24 個月，平均(3.35±4.65)個月，包括9 只雄犬，13 只雌犬；其中7 只為雜交犬，15只為純種犬(2只可卡犬、2只騎士國王查爾斯獵犬、2 只尋回犬、2 只迷你雪納瑞犬、2 只拉布拉多獵犬、1 只杰克拉塞爾梗犬、1 只西高地白梗、1 只獵狐梗、1只邊境牧羊犬、1只伯恩山犬)。

2 篇[12-13]治療犬輔助干預中，1 篇[11]的治療犬通過寵物伙伴(Pet Partners)、好狗基金會(The Good Dog Foundation)或國際治療犬協(xié)會(Therapy Dogs International)認證，未提及治療犬的具體品種；1篇[13]的治療犬由荷蘭服務犬基金會(Stichting Hulphond Nederland)提供，包括2 只拉布拉多獵犬、4 只雜種拉布拉多犬、1 只金毛獵犬、3 只雜種金毛犬、2 只貴賓犬、1 只德國硬毛指示犬。

2.1.2.2 治療師情況

2 篇治療犬輔助干預均由有孤獨癥治療經(jīng)驗的專業(yè)治療師全程參與，治療師均接受過相關課程的培訓。1 篇[12]的治療師擁有心理學或社會工作研究生學位；1 篇[13]的治療師來自荷蘭服務犬基金會，擁有心理健康方面大學學位，并專門從事孤獨癥治療工作。

2.1.3 結局指標

家庭功能評價指標：2 篇研究[10-11]采用FAM-IIIGS。心理行為評價指標：1篇研究[12]采用CDI-2，1篇研究[10]采用SCAS。文獻量均不足以進行Meta 分析，僅進行一般性描述。

2.2 質量評價

納入的4 篇文獻均為RCT。1 篇[12]文獻JBI 質量評估證據(jù)等級為B 級，其余[10-11,13]均為A 級。納入研究的偏倚風險評估、各偏倚所占百分比分別見圖2 和圖3。JBI質量評估結果見表2。

表2 納入研究的JBI質量評估結果

圖2 納入研究偏倚風險項目的判斷

圖3 納入研究產(chǎn)生偏倚風險的項目所占百分比

2.3 效果分析

2.3.1 家庭功能

2 篇[10-11]結果均表明，試驗組FAM-III-GS 評分優(yōu)于對照組。

2.3.2 心理行為

兩組CDI-2 評分無顯著性差異[12]，SCAS 評分無顯著性差異[10]。

3 討論

本研究就犬輔助干預改善孤獨癥家庭功能及心理行為療效的相關文獻進行系統(tǒng)評價。FAM-III-GS各條目間具有良好的內在一致性，Cronbachα值為0.93，重測信度為0.85，具有較高的信度[14]。本研究納入的兩項研究均顯示，與對照組比較，犬輔助干預在改善孤獨癥家庭功能方面具有優(yōu)勢。CDI-2 的Cronbach α值0.67～0.91，有較好的內部一致性[15]。SCAS 也具有較高的信度和效度[16]。本研究均只納入1篇文獻。

犬輔助干預是最受歡迎的AAT形式，在美國，每年有數(shù)千只犬參與治療[10]。對家庭來說，犬可以與孤獨癥家庭一起參加家庭購物等活動，作為紐帶聯(lián)系整個家庭[17]。犬還可幫父母看管兒童，保障兒童的安全，極大緩解家庭壓力，讓父母可以放心進行自己的活動，夜間可以安心入睡[18]。犬可以作為話題焦點，創(chuàng)造共同話題，有助于家庭團結和睦，也給孤獨癥家庭帶來更多與他人交流的機會，使孤獨癥家庭與社會接觸增加。犬的引入使孤獨癥家庭更易被社會接納。犬在公共場合能讓陌生人意識到孩子的特殊情況并予以理解，從而緩解孤獨癥家人的尷尬和壓力，讓孤獨癥家庭可以更好地融入社會[19]。對孤獨癥患兒來說，犬與孤獨癥患兒的互動，增加了孤獨癥患兒社交互動的頻次及社交互動技能學習機會，隨著孤獨癥患兒與他人開始社交互動及社交受挫經(jīng)歷減少，孤獨癥患兒孤獨感得到緩解。通過與治療師一同經(jīng)歷溫馨愜意的與犬相處的環(huán)境，孤獨癥患兒逐漸接受治療師的幫助，并且可以配合治療師進行行為干預治療，從而提高治療效果。犬經(jīng)歷了長期馴化歷史，發(fā)展出某些與人類相似的社會認知，表現(xiàn)出一定的抽象思維，并且可以一定程度地理解人類語言和非語言行為，如遵從手勢和對視等，這些都有助于犬與兒童建立聯(lián)系[20-22]。

由于目前犬輔助干預應用于孤獨癥家庭功能影響的RCT 較少，符合本系統(tǒng)評價納入標準的文獻較少。納入研究的干預方法、療程不完全一致。觀察干預后隨訪情況的文獻較少，隨訪周期較短，長期療效較難驗證。

未來需在犬輔助干預孤獨癥方面開展多中心、大樣本、設計科學的RCT；延長隨訪期和增加隨訪次數(shù)，以觀察犬輔助干預的長期療效。犬輔助干預的干預措施缺乏統(tǒng)一標準，未來應規(guī)范犬輔助干預的干預措施；使用具有良好信度和效度的工具來評估犬輔助干預的療效。目前犬輔助干預孤獨癥RCT研究質量普遍較低，研究設計的嚴謹性有待提高。

利益沖突聲明：所有作者聲明不存在利益沖突。