陳建才， 王豪杰， 李春旺， 蔡嘉偉， 王燈亮,3， 林元相,3,4， 林福鑫,3,4，康德智,3,4,5

術(shù)前影像學(xué)檢查難以鑒別動(dòng)脈瘤樣大腦中動(dòng)脈(middle cerebral artery，MCA)分支閉塞和真性MCA分叉部動(dòng)脈瘤。精準(zhǔn)診斷動(dòng)脈瘤樣MCA閉塞對(duì)于治療方式選擇至關(guān)重要，并可避免不必要的探查性手術(shù)[1-4]。本研究收集3例經(jīng)手術(shù)證實(shí)的動(dòng)脈瘤樣MCA分支閉塞，并回顧文獻(xiàn)，旨在探討可用于辨別影像學(xué)上動(dòng)脈瘤樣MCA分支閉塞和MCA分叉部動(dòng)脈瘤的特征。

1 對(duì)象與方法

1.1 對(duì)象 收集福建醫(yī)科大學(xué)附屬第一醫(yī)院2016年 8月—2019 年10月誤診為MCA分叉部動(dòng)脈瘤并進(jìn)行手術(shù)的MCA閉塞患者3例。術(shù)中診斷為MCA閉塞。同時(shí)，以“大腦中動(dòng)脈(middle cerebral artery)”“閉塞或堵塞(occlusion or occluded)”和“動(dòng)脈瘤(aneurysm)”為檢索詞在Pubmed數(shù)據(jù)庫(kù)上進(jìn)行檢索。

1.1.1 病例1 患者，女，49歲，以“間歇性頭暈6月”為主訴入院。入院神經(jīng)系統(tǒng)查體未見(jiàn)明顯異常。磁共振T2加權(quán)像顯示右側(cè)額葉局部高信號(hào)(圖1A)。術(shù)前計(jì)算機(jī)體層血管成像(computed tomography angiography，CTA)和數(shù)字減影血管造影(digital subtraction angiography，DSA)顯示右側(cè)MCA 主干上圓錐形動(dòng)脈瘤樣突起(圖1 B、C)，血管結(jié)構(gòu)參數(shù)：動(dòng)脈瘤高(height of the aneurysm，Ha)/動(dòng)脈瘤寬(width of the aneurysm，Wa)>1，Wa/動(dòng)脈瘤頸寬(width of the aneurysm neck，Wn)≤1 和Wa/動(dòng)脈瘤水平分支最大寬度(width of the largest branch of MAC at the same level of protruding lesion，Wb)≤1。DSA和CTA結(jié)果顯示：右MAC分叉部動(dòng)脈瘤。通過(guò)與患者及其家屬充分溝通后，主管醫(yī)師行經(jīng)眶上入路動(dòng)脈瘤夾閉術(shù)。術(shù)中發(fā)現(xiàn)左側(cè)MAC分支下干閉塞殘端，術(shù)中證實(shí)并非如DSA和CTA顯示的真性動(dòng)脈瘤(圖1D)。同時(shí)，還發(fā)現(xiàn)遠(yuǎn)端黃色的動(dòng)脈粥樣硬化斑塊和近端類(lèi)似動(dòng)脈瘤樣的突起，與術(shù)前影像學(xué)結(jié)果相吻合(圖1D)。術(shù)后予保守治療，出院情況良好且隨訪預(yù)后良好。

1.1.2 病例2 患者，男，56歲，以“陣發(fā)性眩暈1月”為主訴入院。入院神經(jīng)系統(tǒng)查體無(wú)明顯異常。DSA顯示左側(cè)MCA 分叉部一個(gè)突起改變(圖2A)。三維重建血管影像顯示圓錐形動(dòng)脈瘤性突起(圖2B)。進(jìn)一步行CTA 檢查結(jié)果與DSA一致(圖2C)。初步診斷為左MCA分叉動(dòng)脈瘤。根據(jù)DSA和CTA的測(cè)量結(jié)果如下：Ha/Wa>1，Wa/Wn≤1和Wa/Wb≤1。為防止動(dòng)脈瘤破裂，主管醫(yī)師行經(jīng)眶上側(cè)入路動(dòng)脈瘤夾閉術(shù)。術(shù)中發(fā)現(xiàn)左側(cè)MAC分支中干閉塞殘端，術(shù)中證實(shí)并非真正的動(dòng)脈瘤。同時(shí)，發(fā)現(xiàn)MCA分支中干遠(yuǎn)端為乳白色的圓柱形斑塊及近端動(dòng)脈瘤樣突起(圖2D)。經(jīng)過(guò)藥物保守治療，患者陣發(fā)性頭暈癥狀緩解。

DSA: 數(shù)字減影血管造影; CTA:計(jì)算機(jī)體層血管成像；MCA：大腦中動(dòng)脈。A：磁共振T2加權(quán)像顯示右額葉局部高信號(hào)(白色箭頭)；B、C：術(shù)前DSA(B)和CTA(C)顯示右側(cè)MCA 主干上有一個(gè)圓錐形動(dòng)脈瘤樣突起(白色箭頭)；D：術(shù)中發(fā)現(xiàn)閉塞遠(yuǎn)端存在黃色動(dòng)脈粥樣硬化斑塊和近端動(dòng)脈瘤樣殘端，與術(shù)前影像學(xué)表現(xiàn)相吻合(白色箭頭)。圖1 病例1術(shù)前影像和術(shù)中表現(xiàn)Fig.1 Preoperative imaging and intraoperative performance manifestations of case 1

1.1.3 病例3 患者，男，43歲，以“陣發(fā)性頭暈伴嘔吐”為主訴入院。入院神經(jīng)系統(tǒng)查體無(wú)明顯異常。DSA檢查顯示右MCA分支下干寬頸圓錐形動(dòng)脈瘤(圖3A、B)。CTA檢查結(jié)果與DSA一致(圖3C)。基于DSA和CTA，測(cè)量動(dòng)脈瘤樣形態(tài)學(xué)參數(shù)如下：Ha/Wa≤1、Wa/Wn≤1和Wa/Wb≤1。初步診斷：右側(cè)MAC下行分叉部動(dòng)脈瘤。為防止動(dòng)脈瘤破裂，主管醫(yī)師同樣行經(jīng)眶上入路動(dòng)脈瘤夾閉術(shù)。術(shù)中發(fā)現(xiàn)閉塞的主干充滿淡黃色動(dòng)脈硬化斑塊(圖3D)。術(shù)中證實(shí)其為右側(cè)MCA分支中干閉塞。術(shù)后癥狀明顯改善，隨訪情況良好。

1.2 參數(shù)和分析 從病歷或病例報(bào)告中收集所有患者的臨床信息，包括年齡、性別和主要癥狀。主要癥狀分為3類(lèi)：出血性癥狀、缺血性癥狀和無(wú)癥狀。從血管造影影像中提取MCA分支數(shù)量、動(dòng)脈瘤或動(dòng)脈瘤樣外觀(圓錐形、柱狀和囊狀)和煙霧血管。運(yùn)用3D Slice(4.11.0-2019-11-19版本)，根據(jù)術(shù)前DSA測(cè)量Ha、Wa、Wn及Wb。由于病例報(bào)告中動(dòng)脈瘤參數(shù)難以精確測(cè)量，所以兩組間比較采用動(dòng)脈瘤參數(shù)比值(Ha/Wa>1，Wa/Wn≤1和Wa/Wb≤1)(表1，2)。

DSA:數(shù)字減影血管造影;CTA:計(jì)算機(jī)體層血管成像。A、C：DSA(A)和CTA(C)顯示左側(cè)MCA分叉處突起改變(白色箭頭)；B：三維血管重建顯示一個(gè)圓錐形的動(dòng)脈瘤樣突起(白色箭頭)；D：術(shù)中發(fā)現(xiàn)MCA三叉中干殘端，外觀猶如動(dòng)脈瘤樣突起(白色箭頭)，遠(yuǎn)端乳白色的圓柱體斑塊。圖2 病例2術(shù)前影像和術(shù)中表現(xiàn)Fig.2 Preoperative imaging and intraoperative performance manifestations of case 2

DSA:數(shù)字減影血管造影;CTA:計(jì)算機(jī)體層血管成像。A、B、C：DSA(A，B)和CTA(C)顯示右MCA分叉處彎曲下行主干一個(gè)圓錐形的動(dòng)脈瘤(白色箭頭)；D：術(shù)中發(fā)現(xiàn)閉塞的主干充滿淡黃色的動(dòng)脈硬化斑塊。圖3 病例3術(shù)前影像和術(shù)中表現(xiàn)Fig.3 Preoperative imaging and intraoperative performance manifestations of case 3

1.3 統(tǒng)計(jì)學(xué)處理 采用SPSS 25.0軟件進(jìn)行統(tǒng)計(jì)分析。連續(xù)變量采用獨(dú)立樣本t檢驗(yàn)。由于樣本量較小，分類(lèi)變量采用Fisher精確檢驗(yàn)。對(duì)于顯著因素，采用多變量分析確定與動(dòng)脈瘤樣MCA分支閉塞相關(guān)的獨(dú)立因素。P<0.05為差別具有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。

表1 MCA分支閉塞患者的臨床資料Tab.1 Characteristics of patients with MCA branch occlusion

表2 真性小MCA動(dòng)脈瘤患者臨床資料Tab.2 Characteristics of patients with small MCA branch aneurysm

2 結(jié) 果

2.1 一般特征 Pubmed共檢索到4篇病例報(bào)道，包括5例動(dòng)脈瘤樣MCA分支閉塞患者?；仡?016年8月—2019年10月在福建醫(yī)科大學(xué)附屬第一醫(yī)院手術(shù)證實(shí)的真性小MCA動(dòng)脈瘤(直徑≤5 mm)患者20例。本次報(bào)道的3例和文獻(xiàn)中的5例動(dòng)脈瘤樣MCA分支閉塞的患者為閉塞組。20例真性小MCA動(dòng)脈瘤的患者為對(duì)照組。兩組患者的一般情況比較見(jiàn)表3。閉塞組的動(dòng)脈瘤樣主要表現(xiàn)為圓錐形(50.0%)、高瘦(Ha/Wa>1，75.0%)和非囊狀(Wa/Wn≤1，87.5%)，且動(dòng)脈瘤樣寬小于同一水平的MCA最大分支直徑(Wa/Wb≤1，87.5%)。對(duì)照組患者則相反，大多數(shù)動(dòng)脈瘤表現(xiàn)為矮和囊狀，且寬大于MCA最大分支直徑。

2.2 動(dòng)脈瘤樣MCA分支閉塞的相關(guān)因素t檢驗(yàn)和Fisher檢驗(yàn)結(jié)果顯示，圓錐形(P=0.015)、Wa/Wn≤1(P=0.011)和Wa/Wb≤1(P=0.022)與動(dòng)脈瘤樣MCA分支閉塞顯著相關(guān)。另一方面，囊狀(P=0.011)與真性MCA動(dòng)脈瘤顯著相關(guān)。將具有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義的單因素進(jìn)行多變量邏輯回歸多因素分析，結(jié)果顯示，圓錐形(P=0.046)和Wa/Wb≤1(P=0.031)是與MCA分支閉塞相關(guān)的獨(dú)立因素(表3)。

表3 分類(lèi)變量的單因素和多因素分析Tab.3 Univariate and multivariate analysis of the characteristics of categorical variables

3 討 論

瘺管、血管袢和閉塞動(dòng)脈的殘端是顱內(nèi)動(dòng)脈瘤重要的鑒別診斷[2]。由于其自然病史和治療方法完全不同，所以準(zhǔn)確鑒別至關(guān)重要。這個(gè)困境在MCA動(dòng)脈瘤的情況下更具有挑戰(zhàn)性。大多數(shù)MCA動(dòng)脈瘤發(fā)生在主干分叉處。解剖發(fā)現(xiàn)12%～29%發(fā)生在三叉口處[5]，故三叉口處出現(xiàn)的明顯的中干閉塞殘端，很容易被視為MCA分叉動(dòng)脈瘤。神經(jīng)外科醫(yī)生對(duì)MCA分叉動(dòng)脈瘤非常熟悉，故很容易忽視其他病變。開(kāi)顱夾閉術(shù)仍是MCA動(dòng)脈瘤治療的首選方案，對(duì)不適合進(jìn)行開(kāi)顱夾閉的患者可行血管內(nèi)治療[6]。因此，大多數(shù)誤診的患者進(jìn)行不必要的探查性手術(shù)。閉塞組大多數(shù)患者(7/8)均進(jìn)行不必要的探查性手術(shù)，僅1例患者因個(gè)人原因推遲預(yù)定的手術(shù)并進(jìn)行DSA檢查而準(zhǔn)確診斷[2]。文獻(xiàn)報(bào)道[3]，基于少數(shù)病例提出的特征進(jìn)行鑒別診斷仍有困難。因此，本研究收集患者的臨床特征，包括病史、首發(fā)癥狀和動(dòng)脈瘤樣形態(tài)學(xué)參數(shù)，通過(guò)比較分析動(dòng)脈瘤樣MCA分支閉塞性殘端的獨(dú)立特征。

本研究發(fā)現(xiàn)，動(dòng)脈瘤樣呈圓錐形、寬小于同一水平的最大分支開(kāi)口直徑是動(dòng)脈瘤樣MCA分支閉塞性殘端相關(guān)的重要特征。慢性動(dòng)脈粥樣硬化閉塞引起的殘余血管腔常為桿狀或錐狀外觀[1，7]。因此，一些學(xué)者提出圓錐形可被認(rèn)為是慢性血管閉塞導(dǎo)致的典型影像學(xué)表現(xiàn)，如頸動(dòng)脈閉塞的殘端[1-2]。但在對(duì)照組中，5%的動(dòng)脈瘤為圓錐形，15%的病例為柱狀，故僅根據(jù)動(dòng)脈瘤樣突起的形狀進(jìn)行鑒別診斷是不足的。煙霧血管現(xiàn)象和缺血癥狀是慢性大動(dòng)脈閉塞的其他重要特征。Park等[2]和Yu等[4]提出，當(dāng)MCA分叉處出現(xiàn)動(dòng)脈瘤樣病變并伴有煙霧狀血管和缺血性改變時(shí)，應(yīng)考慮血管殘端的可能性[2，4]。文獻(xiàn)報(bào)道，3.3%的動(dòng)脈瘤患者出現(xiàn)源于動(dòng)脈瘤囊的繼發(fā)性栓塞癥狀，且最常見(jiàn)于MCA區(qū)域內(nèi)[8-9]。另一方面，伴有顱內(nèi)動(dòng)脈瘤的煙霧病并不少見(jiàn)，為3.4%～14.8%[10]。本研究結(jié)論與此一致，即煙霧血管和缺血癥狀均與MCA分支閉塞無(wú)關(guān)?？紤]到動(dòng)脈粥樣硬化閉塞、慢性病程和其他分支的代償性擴(kuò)大以維持每分鐘流經(jīng)MCA區(qū)域的血量，閉塞性殘端直徑小于動(dòng)脈瘤樣同一水平上擴(kuò)大的分支開(kāi)口直徑符合病理生理學(xué)解釋。這一假設(shè)在本研究中得到證實(shí)。本研究結(jié)果提示，診斷MCA分叉處突出的血管病變時(shí)，若動(dòng)脈瘤樣呈圓錐形且寬小于同一水平最大分支開(kāi)口直徑時(shí)，應(yīng)考慮血管殘端的可能性。

綜上所述，通過(guò)分析可得到如下臨床提示：(1)本研究報(bào)告的病例均有長(zhǎng)期頭暈癥狀，可能是動(dòng)脈閉塞的診斷線索。(2)對(duì)于慢性病程的患者，高分辨率磁共振和7.0 T的磁共振可能具有診斷提示意義，但傳統(tǒng)的磁共振不能顯示非常薄的閉塞分支血管。(3)僅靠單純影像學(xué)判斷，可能出現(xiàn)將動(dòng)脈瘤樣MCA閉塞誤診為MCA瘤。(4)對(duì)于有缺血癥狀和小動(dòng)脈瘤的患者，可進(jìn)行保守治療和嚴(yán)密隨訪。

本研究的局限性在于樣本量小，可能存在選擇偏倚；病例來(lái)自非同期和同一單位的病例報(bào)告，且無(wú)法獲得準(zhǔn)確影像學(xué)數(shù)據(jù)，故相關(guān)形態(tài)學(xué)參數(shù)采用比值。