楊 潔，張 然，劉宇楠，王佃燦△

(1. 北京大學口腔醫(yī)學院·口腔醫(yī)院，口腔頜面外科 國家口腔疾病臨床醫(yī)學研究中心 口腔數(shù)字化醫(yī)療技術(shù)和材料國家工程實驗室 口腔數(shù)字醫(yī)學北京市重點實驗室，北京 100081；2.山西醫(yī)科大學口腔醫(yī)學院·口腔醫(yī)院，太原 030001; 3.北京大學口腔醫(yī)學院·口腔醫(yī)院病理科，北京 100081)

口外型舌下囊腫較少見，主要表現(xiàn)為無口內(nèi)表征的頜下和/或頦下區(qū)腫物，腫物質(zhì)地柔軟、邊界不清，但也可出現(xiàn)在其他部位，容易造成誤診誤治。本文報道1例表現(xiàn)為耳后區(qū)巨大腫物的口外型舌下腺囊腫。

1 病例資料

患者為女性，6歲，主因“左側(cè)耳后區(qū)反復腫脹半年”于2017年2月入北京大學口腔醫(yī)院住院治療。入院前6個月，患兒無明顯原因出現(xiàn)左側(cè)耳后區(qū)腫物，逐漸增大后在耳垂后下方膨出，表面皮膚破潰，遂于北京大學口腔醫(yī)院口腔頜面外科就診。檢查：口腔衛(wèi)生狀況良好，乳牙列。左側(cè)耳后區(qū)可見一外生性腫物，質(zhì)軟，大小約5.0 cm×5.0 cm×3.0 cm，表面皮膚色紅、菲薄，破潰可見黃色黏稠液體溢出(圖1)。

CT檢查示左側(cè)頸部巨大囊性腫物(圖2),臨床診斷為左側(cè)鰓裂囊腫繼發(fā)感染。經(jīng)局部切開引流，癥狀緩解后再次住院，于2018年11月5日全身麻醉下行“左頸部腫物+瘺管切除術(shù)”。術(shù)中做S形切口(圖3)，翻起皮瓣后廣泛切除腫物，向頸部解剖追蹤瘺道至口底舌下腺附近。

術(shù)后病理結(jié)果示：軟組織內(nèi)囊性腔隙，未見淋巴樣組織(圖4)。

術(shù)后1個月，患兒出現(xiàn)左側(cè)外耳道有“蛋清樣”的可拉絲的透明黏性液體流出(圖5)，考慮外耳道液體源于舌下腺，遂再次入院治療，2019年1月7日在全身麻醉下于口腔內(nèi)完整摘除同側(cè)舌下腺。術(shù)后9個月隨訪，腫物未見復發(fā)，外耳道無溢液。因此，本病例最后診斷為口外型舌下腺囊腫。

2 分析與討論

舌下腺囊腫是口腔頜面部常見的唾液腺瘤樣病變，按其主要病變部位的不同，分為單純型、口外型和混合型[1]?？谕庑蜕嘞孪倌夷[，又稱為潛突型舌下腺囊腫，是由于舌下腺或?qū)Ч軗p傷等產(chǎn)生的外滲唾液通過下頜舌骨肌間隙進入下頜下區(qū)和/或頦下區(qū)。臨床表現(xiàn)為質(zhì)地柔軟、邊界不清的上頸部腫物，而腫物位于耳后區(qū)的，目前尚未見文獻報道。

口外型舌下腺囊腫常被當成頜下區(qū)、頸部腫物，于口腔外做切口切除“腫物”，其結(jié)局是囊腫復發(fā)、治療失敗，在口腔外遺留了手術(shù)切口瘢痕。由于口外型舌下腺囊腫為外滲型囊腫，無完整的上皮結(jié)構(gòu)，因此口腔內(nèi)摘除患側(cè)舌下腺以除去囊液的來源，是治愈的關(guān)鍵，而一般不必要行口腔外的手術(shù)[2-3]。

在頭頸部，除了口外型舌下腺囊腫，靜脈畸形和淋巴管畸形也是呈質(zhì)地柔軟、邊界不清的腫物。靜脈畸形、淋巴管畸形的首選治療方法，一般是局部藥物注射治療，而不是局部腫物切除術(shù)[4-5]。不同性質(zhì)的上頸部囊性病變，其治療原則有明顯區(qū)別，故在臨床上應注意口外型舌下腺囊腫、靜脈畸形、淋巴管畸形的鑒別診斷。

口外型舌下腺囊腫、靜脈畸形、淋巴管畸形的臨床表現(xiàn)均為頸部囊性腫物，觸之柔軟、邊界不清。通過影像學檢查和/或穿刺液觀察往往可做出明確診斷。舌下腺囊腫的內(nèi)容物為富含蛋白質(zhì)與碳水化合物的黏液，較黏稠，呈“蛋清樣”。部分口外型舌下腺囊腫MRI或CT影像表現(xiàn)為“尾狀征”[6]。靜脈畸形能穿刺吸出暗紅色血性液體，CT影像上可能有“靜脈石”；而淋巴管畸形的囊腔內(nèi)容物稀薄，呈澄清淡黃色水樣液體，涂片鏡檢可見淋巴細胞。當伴囊內(nèi)出血時，內(nèi)容物可為深色血性較稀薄液體。

本病例的臨床體征雖然指向第一鰓裂囊腫，但術(shù)后仍有“蛋清樣”的可拉絲的透明黏性分泌物流出，這是舌下腺囊腫的特征性表現(xiàn)。手術(shù)切除舌下腺后，經(jīng)9個月隨訪未見復發(fā)，表明手術(shù)是成功的，遺憾的是術(shù)中未拍照留證。

綜上所述，口外型舌下腺囊腫可位于耳后區(qū)，“蛋清樣”可拉絲的黏性分泌物是臨床診斷的最主要特征。