王 娟，高 洋，肖 歡，朱麗容，唐 毅

(重慶醫(yī)科大學附屬兒童醫(yī)院超聲科 兒童發(fā)育疾病研究教育部重點實驗室 兒科學重慶市重點實驗室 重慶市兒童發(fā)育重大疾病診治與預防國際科技合作基地，重慶 400014)

先天性肌性斜頸(congenital muscular torticollis, CMT)是一側(cè)胸鎖乳突肌(sternocleidomastoid, SCM)纖維化攣縮變性形成包塊，使頭傾向患側(cè)、下頜轉(zhuǎn)向健側(cè)導致頭和頸部不對稱畸形，并出現(xiàn)頭頸活動受限的一組病癥[1]。部分患兒SCM包塊可隨時間推延而消失，但若持續(xù)存在，會出現(xiàn)頭頸偏斜，并繼發(fā)面部不對稱[2]。確診CMT后，如能及時治療，患兒預后較好；治療時間越晚，則面頸部畸形越難矯正，故治療原則是早診斷、早治療。目前常規(guī)采用二維超聲診斷CMT，主觀性強，且無法定量分析肌纖維化程度。剪切波彈性成像(shear wave elastography， SWE)可在二維圖像基礎(chǔ)上根據(jù)組織硬度顯示彩色編碼，并據(jù)此通過Qbox定量系統(tǒng)選定ROI內(nèi)病灶顏色最亮處，自動產(chǎn)生剪切波，計算選定區(qū)域彈性模量值，從而定量評估肌層硬度。本研究采用SWE技術(shù)，獲得CMT患側(cè)SCM彈性模量值，分析二維超聲表現(xiàn)分型與其相關(guān)性，并應用ROC曲線計算CMT各二維超聲表現(xiàn)分型的彈性模量截斷值，為臨床治療及隨訪提供影像學依據(jù)。

1 資料與方法

1.1 一般資料 收集2015年10月—2016年12月于我院初次就診且未經(jīng)治療的130例CMT患兒，男67例，女63例，年齡23天～24個月，平均(7.4±2.9)個月；所有患兒一側(cè)頸部均可捫及明顯包塊，頭向患側(cè)偏斜，頸部活動受限。

1.2 儀器與方法 采用Supersonic Imagine超聲診斷儀，線陣探頭，頻率6～15 MHz，深度2～4 cm。使患兒處于安靜狀態(tài)，家長協(xié)助患兒取仰臥位。首先檢查患側(cè)，將頭旋向健側(cè)，探頭斜置于SCM，方向與肌層走行一致，縱切面觀察SCM內(nèi)部回聲及肌紋理情況；由起點至止點全程觀察SCM(SCM起于胸骨頭及鎖骨頭，止于顳骨乳突)；然后探頭旋轉(zhuǎn)90°進行橫切面掃查，觀察其內(nèi)回聲及肌紋理、肌層內(nèi)有無腫塊等，并在胸骨頭與鎖骨頭分叉處橫切面測量肌層厚度(前后徑)，觀察病變是否累及胸骨頭及鎖骨頭。啟動剪切波彈性成像模式，將取樣框設(shè)置為最小值10 mm×10 mm，置于距皮膚>1 cm處。將探頭放于胸鎖乳突肌病變處而不施加壓力，使聲束與肌肉保持垂直，盡量避開頸動脈。啟動定量分析系統(tǒng)圓形分析區(qū)Qbox，直徑2 mm[3]，待ROI取樣框內(nèi)彩色填充超過90%、且圖像穩(wěn)定2 s后，將Qbox圓形分析區(qū)域置于ROI病灶顏色最亮處，儀器自動計算Qbox處彈性模量最大值(Emax)、彈性模量最小值(Emin)和彈性模量平均值(Emean)。本研究選取Emean[4]進行分析，連續(xù)測量3次，取均值。之后將患兒頭旋向患側(cè)，對健側(cè)SCM進行以上檢查，獲取健側(cè)肌層厚度及Emean。

1.3 超聲表現(xiàn)分型 Ⅰ型：患側(cè)SCM稍增厚，患側(cè)厚度/健側(cè)厚度>1.5，回聲可正?；蛏栽鰪姡虎蛐停夯紓?cè)SCM增厚，患側(cè)厚度/健側(cè)厚度>2.0，回聲明顯增強；Ⅲ型：患側(cè)SCM失去正常肌肉紋路，呈團塊樣混雜回聲；Ⅳ型：患側(cè)SCM整體攣縮變薄，呈束帶狀強回聲[5]。

1.4 統(tǒng)計學分析 采用SPSS 19.0統(tǒng)計分析軟件。經(jīng)K-S檢驗SCM厚度及Emean均符合正態(tài)分布，數(shù)據(jù)以±s表示。采用配對t檢驗比較患側(cè)與健側(cè)SCM厚度及Emean。以Spearman相關(guān)性分析評價患側(cè)SCM二維超聲分型與Emean的相關(guān)性(|rs|<0.4為低度相關(guān)，0.4≤|rs|<0.7為中等程度相關(guān)，0.7≤|rs|<1為高度相關(guān))。P<0.05為差異有統(tǒng)計學意義。采用ROC曲線評價Emean診斷CMT不同二維超聲表現(xiàn)分型的效能，計算各分型的AUC、Emean截斷值。

2 結(jié)果

患側(cè)與健側(cè)SCM的Emean分別為(29.70±10.18)kPa和(4.75±0.54)kPa，見圖1，差異有統(tǒng)計學意義(t=28.55，P<0.05)。健側(cè)與患側(cè)SCM二維超聲Ⅰ、Ⅱ、Ⅲ型的厚度值比較差異均有統(tǒng)計學意義(P均<0.001)，健側(cè)與患側(cè)SCM超聲Ⅳ型的厚度值比較差異無統(tǒng)計學意義(P>0.05)，見表1。健側(cè)與患側(cè)SCM超聲不同分型的Emean比較差異有統(tǒng)計學意義(P均<0.001)，見表2。患側(cè)二維超聲表現(xiàn)分型與Emean呈高度正相關(guān)(rs=0.76，P<0.05)。

Emean診斷CMT不同二維超聲表現(xiàn)分型的截斷值、敏感度及特異度等見表3，ROC曲線見圖2。

3 討論

CMT是新生兒及嬰幼兒常見的肌肉骨骼系統(tǒng)先天性疾病之一，以一側(cè)胸鎖乳突肌纖維化為主要特征。CMT患兒可繼發(fā)諸多疾病，如臂叢損傷、肢體畸形和早期發(fā)育遲緩、面部不對稱等。年齡是影響CMT治療結(jié)果的關(guān)鍵因素之一[6]，應用影像學檢查方法早期診斷CMT尤為重要。有學者[7]認為，若于1歲之前開始干預，CMT治愈率約為61%～99%；對1歲以上患兒，保守治療效果差，多需手術(shù)治療；對年齡>5歲的患兒，手術(shù)治療后肌肉易粘連，預后較差。

表1 CMT患兒健側(cè)與患側(cè)SCM不同二維超聲表現(xiàn)分型的厚度比較(mm，±s)

表1 CMT患兒健側(cè)與患側(cè)SCM不同二維超聲表現(xiàn)分型的厚度比較(mm，±s)

側(cè)別Ⅰ型(n=38)Ⅱ型(n=37)Ⅲ型(n=34)Ⅳ型(n=21)患側(cè)0.68±0.050.88±0.081.13±0.120.49±0.04健側(cè)0.42±0.040.41±0.060.42±0.030.47±0.05t值34.1527.7836.261.15P值<0.001<0.001<0.0010.263

表2 CMT患兒健側(cè)與患側(cè)SCM不同二維超聲表現(xiàn)分型的Emean比較(kPa，±s)

表2 CMT患兒健側(cè)與患側(cè)SCM不同二維超聲表現(xiàn)分型的Emean比較(kPa，±s)

側(cè)別Ⅰ型(n=38)Ⅱ型(n=37)Ⅲ型(n=34)Ⅳ型(n=21)患側(cè)15.20±2.3423.49±5.6933.56±6.3245.98±9.46健側(cè)4.49±0.574.56±0.225.02±0.255.24±0.76t值19.3420.4626.1335.03P值<0.001<0.001<0.001<0.001

表3 Emean診斷CMT不同二維超聲表現(xiàn)分型的效能

圖1 患兒女，2個月，治療前健側(cè)及患側(cè)SCM彈性模量值 A.患側(cè)SCM的Emean為72.6 kPa； B.健側(cè)SCM的Emean為5.2 kPa

目前診斷CMT的影像學方法多為二維高頻超聲，可提供患側(cè)SCM厚度及回聲信息，并根據(jù)回聲及厚度對CMT嚴重程度進行分級。SWE是一項用于評價組織硬度的新技術(shù)，通過探頭發(fā)射高速聲輻射脈沖，在組織中高速振動產(chǎn)生剪切波，并將剪切波速度轉(zhuǎn)化為彈性模量值，以此客觀反映組織間的硬度差異[8]。SWE技術(shù)已逐步應用于診斷腹腔臟器、淺表器官、婦科及肌骨等的疾病，如評估肝纖維化程度、鑒別良惡性乳腺疾病、甲狀腺疾病、判斷肌肉張力及評估肌肉損傷等[9-11]，而鮮見用于CMT的報道。

本組130例CMT患兒中，二維超聲判斷為Ⅰ型、Ⅱ型及Ⅲ型者患側(cè)與健側(cè)SCM厚度差異均有統(tǒng)計學意義(P均<0.001)，患側(cè)SCM厚度隨著二維分型升高而增加。Ⅳ型SCM纖維化程度最嚴重，但本研究發(fā)現(xiàn)二維超聲Ⅳ型患兒雙側(cè)SCM厚度差異無統(tǒng)計學意義(P>0.05)，患側(cè)SCM甚至可呈條索狀變薄，且回聲表現(xiàn)多樣，二維超聲難以判斷。本研究采用SWE技術(shù)，發(fā)現(xiàn)患側(cè)SCM彈性模量值均大于健側(cè)，與既往研究[12]結(jié)果一致，尤其對于Ⅳ型SCM患兒，患側(cè)SCM的Emean明顯高于健側(cè)，差異有統(tǒng)計學意義(P<0.001)。二維超聲及SWE技術(shù)均可用于評估SCM纖維化程度[13]，但SWE技術(shù)不僅可觀察患側(cè)SCM回聲，同時可定量檢測肌肉硬度，量化獲得硬度值，更好地診斷肌肉攣縮的Ⅳ型患兒，優(yōu)于二維超聲。

圖2 Emean診斷CMT不同二維超聲表現(xiàn)分型的ROC曲線 A.Ⅰ型； B.Ⅱ型； C.Ⅲ型； D.Ⅳ型

本研究結(jié)果顯示，隨著患側(cè)SCM二維分型升高，各二維分型Emean增加，兩者呈高度正相關(guān)(rs=0.76，P<0.05)。有學者[14]應用SWE技術(shù)獲得甲狀腺結(jié)節(jié)的Emean截斷值，以判斷其良惡性。本研究進一步對患側(cè)各二維分型SCM的Emean繪制ROC曲線，獲得各型對應的Emean截斷值，發(fā)現(xiàn)該值隨二維分型增高而增高；各截斷值均具有較高的AUC、敏感度及特異度，提示各二維分型Emean截斷值對CMT具有較高的診斷效能。通過SWE技術(shù)測得Emean后，參照該截斷值，有助于對CMT患側(cè)SCM進行二維分型，為臨床治療方案提供參考。

目前SWE測量缺乏統(tǒng)一的測量深度及機器調(diào)節(jié)標準，使ROI及Qbox測量位置的選擇仍受到主觀因素影響；彈性模量值還受聲束與肌束夾角角度的影響，以不同聲束與肌束夾角獲得的彈性模量值不同[15]。本研究在進行SWE測量時采用統(tǒng)一的探頭聲束與肌束角度，以保證測量的準確性及可重復性。但本組Ⅳ型CMT患兒相對較少，有關(guān)二維超聲及SWE技術(shù)對Ⅳ型患兒的對比分析需擴大樣本量進一步研究。

綜上所述，SWE技術(shù)可客觀定量分析評估CMT肌纖維化嚴重程度，具有較高的臨床價值，值得推廣應用。