劉崢 張尚明 陳其鉆 王守森

(中國(guó)人民解放軍福州總醫(yī)院神經(jīng)外科，福建 福州 350025)

頸內(nèi)動(dòng)脈床突上段血泡樣動(dòng)脈瘤(blood blister-like aneurysm, BBA)是指起源于頸內(nèi)動(dòng)脈床突上段前壁或者前內(nèi)側(cè)壁，與頸內(nèi)動(dòng)脈分支無(wú)關(guān)的動(dòng)脈瘤樣凸起，占顱內(nèi)動(dòng)脈瘤的0.3%～1%，其位置及形態(tài)具有特殊性，介入及手術(shù)治療均較棘手。目前尚無(wú)統(tǒng)一的規(guī)范治療方案，僅見(jiàn)少數(shù)病例報(bào)道。我院自2008年1月至2016年9月間，通過(guò)開(kāi)顱夾閉治療BBA 22例，治療效果欠佳，獲得一些經(jīng)驗(yàn)及反思?，F(xiàn)報(bào)道如下。

對(duì)象與方法

一、一般資料

該組22例患者均為急診入院病例，共22枚BBA，其中男8例，女14例。年齡42～69歲，平均56.7歲(表1)。既往高血壓病史7例。所有患者術(shù)前均行CT平掃及CT血管造影(CT angiography, CTA)檢查以確診，其中7例行術(shù)前全腦血管造影(digital subtraction angiography, DSA)檢查，確診后急診行開(kāi)顱手術(shù)治療。

二、臨床表現(xiàn)

22例患者均以突發(fā)劇烈頭痛進(jìn)而意識(shí)不清入院，入院檢查神志嗜睡4例，淺昏迷17例，深昏迷1例，肢體輕度偏癱4例，出現(xiàn)病理征5例，腦膜刺激征11例。Hunt-Hess分級(jí)Ⅱ級(jí)4例，Ⅲ級(jí)7例，Ⅳ級(jí)10例，Ⅴ級(jí)1例。

三、影像學(xué)檢查

CT平掃均表現(xiàn)為頸動(dòng)脈池、鞍上池、外側(cè)裂池等為主的不同程度出血，其中6例外側(cè)裂池可見(jiàn)局部6～10 mL小型血腫，7例合并腦積水、腦脊液循環(huán)障礙。CTA檢查示頸內(nèi)動(dòng)脈床突上段前壁動(dòng)脈瘤19例，前內(nèi)側(cè)壁3例，9例位于左側(cè)頸內(nèi)動(dòng)脈，13例在右側(cè)，基底部均增寬。

四、開(kāi)顱手術(shù)治療

本組22例患者均急診開(kāi)顱手術(shù)治療，根據(jù)術(shù)前CTA預(yù)判前床突骨質(zhì)遮擋行頸部頸內(nèi)動(dòng)脈切開(kāi)暴露以備臨時(shí)阻斷(7例)。為增加腦池間隙，減少牽拉額葉造成BBA過(guò)早破裂，術(shù)中采用三種方式減壓：腦腫脹適中，采取解剖外側(cè)裂池遠(yuǎn)端緩慢釋放腦脊液；蛛網(wǎng)膜下腔出血廣泛并腦腫脹明顯采取腦室額角穿刺釋放腦脊液；上述兩種方式均無(wú)法緩解，切除額葉非功能區(qū)減壓。術(shù)中3例采取解剖外側(cè)裂池遠(yuǎn)端緩慢釋放腦脊液，16例采取腦室額角穿刺釋放腦脊液，3例切除額葉非功能區(qū)減壓以增加術(shù)野間隙。

充分游離BBA瘤頸兩側(cè)空間后，顯微鏡下觀察22例BBA均可見(jiàn)瘤頸寬大，瘤頸處無(wú)分支血管，與術(shù)前CTA或DSA所示一致，均可見(jiàn)瘤體頂部附壁血栓或纖維帽形成，未見(jiàn)瘤內(nèi)血栓。其中13例(59.1%)見(jiàn)瘤壁菲薄，瘤頸與載瘤動(dòng)脈連接處呈現(xiàn)紫紅色，與載瘤動(dòng)脈壁色澤明顯不同，存在明顯“斷續(xù)樣”色澤變化，部分可見(jiàn)內(nèi)部血液湍流，多數(shù)直接夾閉后瘤頸撕裂(圖1)；6例見(jiàn)瘤體、瘤頸與載瘤動(dòng)脈色澤一致，均一次性?shī)A閉成功(圖2)；其余3例在牽拉額葉或游離頸動(dòng)脈池過(guò)程中過(guò)早破裂出血，無(wú)法觀察到瘤頸與載瘤動(dòng)脈連接處的色澤。

圖1 高危BBA的鏡下表現(xiàn)及夾閉結(jié)果

Fig 1 The performance and occlusion of high risk BBA under the microscope

A: The “intermittent” performance of the boundary between aneurysm neck and its parent artery; B: This aneurysm was still bleeding despite of clipping the adventitia of its parent artery additionally; C: The carotid intimal exposure in the following laceration of the neck of aneurysm.

圖2 普通BBA的鏡下表現(xiàn)及夾閉結(jié)果

Fig 2 The performance and occlusion of generic BBA under the microscope

A: The same color and texture of the boundary between aneurysm neck and its parent artery; B: The aneurysm and the adventitia of its parent artery was successfully clipped using titanium clips for the first time.

22例病例分離瘤頸后均預(yù)先臨時(shí)阻斷載瘤動(dòng)脈近端，再將瘤夾葉片靠近瘤頸與載瘤動(dòng)脈壁連接處(偏靠正常載瘤動(dòng)脈壁)夾閉，其中10枚FT742夾、8枚FT752夾、4枚FT762夾。將臨時(shí)阻斷夾釋放后，夾閉成功無(wú)出血10例(45.5%)，術(shù)中熒光造影(indocyanine green video angiography，ICG)載瘤動(dòng)脈均通暢，再次出血12例(54.5%)均可見(jiàn)瘤頸完全撕裂與頸內(nèi)動(dòng)脈分離(圖1)。試圖縮窄載瘤動(dòng)脈壁夾閉“成功”1例，熒光造影載瘤動(dòng)脈縮窄通暢，但關(guān)顱過(guò)程中再次出血，探查見(jiàn)瘤夾滑脫而失??；3例試圖采用6/0絲線縫合撕脫口，因載瘤動(dòng)脈壁脆弱而縫合失敗；10例使用自體腦膜及顳肌筋膜包裹載瘤動(dòng)脈并使用跨血管夾夾閉，其中3例未再出血，熒光造影均無(wú)法鑒別載瘤動(dòng)脈是否通暢；9例采用上述方法后仍不能止血，最終行載瘤動(dòng)脈孤立，孤立后其中2例再行橈動(dòng)脈-大腦中動(dòng)脈血管搭橋術(shù)。

結(jié) 果

一次性?shī)A閉成功者9例完全治愈，三個(gè)月、半年及一年CTA或DSA隨訪未見(jiàn)復(fù)發(fā)，無(wú)新發(fā)神經(jīng)系統(tǒng)功能障礙。包裹載瘤動(dòng)脈未出血中1例術(shù)后第一天、三個(gè)月及半年CTA示載瘤動(dòng)脈通暢，但生活自理能力無(wú)改善，其余2例術(shù)后CTA示載瘤血管閉塞，臨床圍手術(shù)期死亡。急診顱內(nèi)外血管搭橋者術(shù)中熒光造影均通暢，但術(shù)后第二天復(fù)查DSA均未見(jiàn)橋血管通暢，前后交通動(dòng)脈部分代償，臨床植物生存1例，死亡1例。其余孤立載瘤動(dòng)脈者術(shù)后復(fù)查CTA或DSA見(jiàn)載瘤動(dòng)脈閉塞，前、后交通動(dòng)脈部分開(kāi)放，但均在3～14 d內(nèi)發(fā)生頸動(dòng)脈系統(tǒng)閉塞癥狀，其中死亡6例，植物生存1例，1例遺留單側(cè)肢體癱瘓。

討 論

一、臨床病理學(xué)特點(diǎn)

BBA在顱內(nèi)動(dòng)脈瘤中較為罕見(jiàn)，僅占前循環(huán)頸內(nèi)動(dòng)脈系統(tǒng)動(dòng)脈瘤的0.9%～6.5%[1-4]，是一種特殊類型的復(fù)雜動(dòng)脈瘤，好發(fā)于女性，比一般動(dòng)脈瘤年紀(jì)較輕，原因尚不清楚[5]，臨床表現(xiàn)與顱內(nèi)動(dòng)脈瘤一致均以蛛網(wǎng)膜下腔出血起病，與本組一致。BBA形成的確切機(jī)制尚不明確，多數(shù)學(xué)者認(rèn)為BBA的形成與動(dòng)脈粥樣硬化有關(guān)[5-6]。由于ICA床突上段解剖學(xué)的彎曲，該處血流極為湍急，其前壁和前內(nèi)側(cè)壁所受血流沖擊壓力較大，長(zhǎng)期的血流沖擊致使動(dòng)脈粥樣硬化部位的內(nèi)彈力層變性斷裂，逐漸形成囊狀凸起。但并不同于一般囊狀動(dòng)脈瘤，一般囊狀動(dòng)脈瘤則由增厚的血管壁全層組成，含有豐富的膠原蛋白，連續(xù)性較好，而B(niǎo)BA凸起部分卻無(wú)內(nèi)膜及中層結(jié)構(gòu)，斷裂處為少量纖維蛋白及外膜覆蓋，缺少膠原蛋白，與動(dòng)脈夾層類似，屬于假性動(dòng)脈瘤。因此BBA較一般囊性動(dòng)脈瘤所承受的血流沖擊壓力臨界點(diǎn)更低，容易破裂出血。

二、高危BBA的術(shù)前、術(shù)中判斷

CTA或者DSA檢查發(fā)現(xiàn)符合BBA生長(zhǎng)部位及外形特征可為診斷提供依據(jù)，但并不是所有ICA床突上段前或前內(nèi)側(cè)壁動(dòng)脈瘤均為容易破裂的BBA，Ogawa等[2]認(rèn)為該處動(dòng)脈瘤中容易破裂的BBA占83%，一般囊狀動(dòng)脈瘤(不易破裂的BBA)占17%。判斷BBA是否容易破裂在術(shù)前診斷中較為重要，Kamijo、Yu-Tse等[3-7]認(rèn)為此類BBA在短期內(nèi)復(fù)查影像可見(jiàn)囊性體積容易變大，Horie等[8]認(rèn)為對(duì)于DSA及CTA 無(wú)法證實(shí)時(shí)，可行高場(chǎng)強(qiáng)MRI檢查，表現(xiàn)為頸內(nèi)動(dòng)脈前壁血管壁內(nèi)血腫。但由于動(dòng)脈瘤破裂后病情往往呈急劇發(fā)展，術(shù)前通過(guò)上述方法判斷BBA是否容易破裂在臨床上并不實(shí)用，有待進(jìn)一步深入研究。

由于術(shù)前無(wú)法明確BBA是否容易破裂，術(shù)中夾閉前判斷顯得極為重要，我們認(rèn)為顯微鏡下瘤頸與載瘤動(dòng)脈的特征可提供判斷依據(jù)。若顯微鏡下明確發(fā)現(xiàn)瘤體呈紫紅色，瘤壁菲薄，甚至可見(jiàn)瘤內(nèi)血流，特別是瘤頸-載瘤動(dòng)脈壁交界處有明顯“斷續(xù)樣”色澤變化，完全不同于載瘤動(dòng)脈壁色澤，說(shuō)明瘤頸并非含有正常動(dòng)脈壁結(jié)構(gòu)，甚至可明顯看出交界處血管壁薄弱、隱約血液湍流等，這種情況確診屬于極易撕裂瘤頸的“高危BBA”(圖1)，本組13例。如果不具有上述特點(diǎn)，見(jiàn)瘤頸-載瘤動(dòng)脈壁交界處具有連續(xù)動(dòng)脈壁的顏色和質(zhì)地，應(yīng)當(dāng)屬于類似一般囊性動(dòng)脈瘤壁結(jié)構(gòu)的“普通BBA”(圖2)。

三、開(kāi)顱夾閉BBA的體會(huì)

對(duì)于神經(jīng)外科醫(yī)生來(lái)說(shuō)，BBA開(kāi)顱夾閉治療具有極大的挑戰(zhàn)性，國(guó)內(nèi)外[4-14]尚無(wú)統(tǒng)一方式，目前多憑主刀的經(jīng)驗(yàn)及主觀意識(shí)決定，可以說(shuō)無(wú)論哪種方法都具有不確定性，甚至是“賭博”性，特別是在急性期處理更為棘手。我們認(rèn)為直接夾閉BBA前，在顯微鏡下必須仔細(xì)辨別以區(qū)分“普通BBA”和“高危BBA”。對(duì)于“普通BBA”可直接選用彎形動(dòng)脈瘤夾附帶少許載瘤動(dòng)脈壁連接處直接夾閉，夾閉后載瘤動(dòng)脈可能有輕度縮窄，但因BBA體積較小夾閉后對(duì)載瘤動(dòng)脈血流影響不大，如無(wú)法確定可采用術(shù)中熒光造影檢查等判斷，不主張二次調(diào)整瘤夾，因調(diào)整可能引發(fā)瘤頸撕裂，本組6例均一次性?shī)A閉成功。對(duì)于“高危BBA”不可完全游離瘤體，只能游離瘤頸與載瘤動(dòng)脈兩側(cè)，以能使瘤夾葉片進(jìn)入即可，采用彎形動(dòng)脈瘤夾，將瘤夾葉片盡量多的附帶載瘤動(dòng)脈壁連接處實(shí)施夾閉，即便如此仍有出現(xiàn)夾閉后瘤頸完全撕脫、載瘤動(dòng)脈壁缺損破口等災(zāi)難性后果的高風(fēng)險(xiǎn)，本組12例(54.5%)出現(xiàn)類似情況。

出現(xiàn)瘤頸撕脫后，我們?cè)囉昧硕喾N挽救方式，但效果均較差。采用再次夾閉即時(shí)成功1例，但瘤夾最終滑脫而失敗，可能原因?yàn)閯?dòng)脈壁粥樣硬化及持續(xù)搏動(dòng)致瘤夾閉合不全而移位。部分學(xué)者[11-13]建議采用縫合破口、包裹載瘤動(dòng)脈破口以及使用特殊管狀動(dòng)脈瘤夾的方法補(bǔ)救，但實(shí)際采用該方式者效果并不理想。由于位置深在，操作空間狹小，載瘤動(dòng)脈壁破口脆弱，3例采用6/0絲線縫合瘤頸的方式均失敗；采用自體硬腦膜或顳肌筋膜等以破口為中心管狀包裹載瘤動(dòng)脈，跨血管夾閉，本組成功3例，但術(shù)后造影只有1例通暢，可能原因是為保證破口不再出血，包裹力度必須增大，但力度增大后載瘤動(dòng)脈將出現(xiàn)狹窄或慢性血栓致使手術(shù)失??；特殊管狀動(dòng)脈瘤夾類似載瘤動(dòng)脈包裹，因其包裹材料為瘤夾，強(qiáng)度大，具有支撐作用，術(shù)后載瘤動(dòng)脈狹窄幾率降低，理論上可行，但有誤夾頸內(nèi)動(dòng)脈后方的脈絡(luò)膜前動(dòng)脈風(fēng)險(xiǎn)，且瘤夾難求，本組未采用此方式。為控制出血，不得已采用載瘤動(dòng)脈孤立，本組再次試圖行急性期顱內(nèi)外高流量血管搭橋術(shù)2例，理論上這是治療BBA極佳的一種手術(shù)方式[14]，但1例術(shù)后造影搭橋血管即閉塞，1例雖復(fù)查通暢，但后期亦緩慢閉塞，考慮急性期血液高凝狀態(tài)及術(shù)后腦腫脹進(jìn)一步加重，導(dǎo)致搭橋血管閉塞而失敗。

四、關(guān)于BBA治療的反思

BBA瘤壁菲薄或呈壞死碎裂樣組織，分離時(shí)稍有不慎即可發(fā)生瘤壁破裂出血，常規(guī)動(dòng)脈瘤夾難以?shī)A閉，本文作者曾經(jīng)報(bào)道BBA開(kāi)顱手術(shù)治療[1]，但早期認(rèn)識(shí)較為粗淺，隨著手術(shù)病例增加，本組幾乎54.5%患者(12例)出現(xiàn)包括單純瘤頸撕裂，瘤頸瘤體完全撕脫等，盡管采用各種不同辦法，最終讓術(shù)者處于非常尷尬的局面，不得不“被迫”采用載瘤動(dòng)脈孤立，預(yù)后不佳，因此對(duì)開(kāi)顱直接夾閉BBA必須重新認(rèn)識(shí)。雖然本組10例(45.5%)經(jīng)開(kāi)顱手術(shù)直接夾閉成功，但術(shù)前無(wú)法預(yù)判孤立載瘤動(dòng)脈的后果，急性期解剖側(cè)裂池，牽拉額葉等易導(dǎo)致BBA早期破裂，在急性腦腫脹情況下難以保證高流量顱內(nèi)外血管搭橋成功，因此我們不建議急診開(kāi)顱手術(shù)，除非 當(dāng)患者沒(méi)有條件選擇介入治療； 顱內(nèi)出血量較大、短期內(nèi)再次大量出血； 出血破入腦室、腦室鑄型等情況。最好等急性腦腫脹減輕或者消失后擇日手術(shù)，一般認(rèn)為出血后3周左右，且術(shù)前必須行DSA檢查明確Wills環(huán)代償情況，有條件首選密羅網(wǎng)支架或開(kāi)顱夾閉(備顱內(nèi)外高流量搭橋)或開(kāi)顱+介入聯(lián)合的方法治療。

關(guān)于介入治療，部分學(xué)者[15-17]認(rèn)為BBA 不適合采用彈簧圈直接栓塞，而需支架輔助彈簧圈、多重支架置入、覆膜支架等材料和技術(shù)，但復(fù)發(fā)率高、覆膜支架難以避免誤栓頸內(nèi)動(dòng)脈分支等，近年來(lái)以著重強(qiáng)調(diào)重塑血流治療BBA的密羅網(wǎng)支架在國(guó)內(nèi)已開(kāi)始使用，理論上為較為合理的方式，目前面臨準(zhǔn)入制度嚴(yán)格、價(jià)格昂貴等缺點(diǎn)。相信隨著介入材料及技術(shù)的普及必定給BBA患者帶來(lái)福音。

參 考 文 獻(xiàn)

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