李星海，趙　衛(wèi)，楊凈松，陳　超，范宏杰，李愛華

(昆明醫(yī)科大學(xué)第一附屬醫(yī)院醫(yī)學(xué)影像科，云南 昆明　650032)

腦動(dòng)靜脈畸形(brain arteriovenous malformation, BAVM)伴發(fā)動(dòng)脈瘤的發(fā)病率約10%～20%[1]，但病理學(xué)機(jī)制尚不明確。由于BAVM伴發(fā)動(dòng)脈瘤患者有復(fù)雜的血管構(gòu)筑和血流動(dòng)力學(xué)特點(diǎn)，出血和再出血的風(fēng)險(xiǎn)高于單純BAVM患者。本文回顧性分析BAVM伴發(fā)動(dòng)脈瘤患者的臨床資料，探討出血風(fēng)險(xiǎn)因素和血管內(nèi)栓塞治療的安全性和有效性。

1　資料與方法

1.1 一般資料收集2010年2月—2017年1月我院收治的BAVM伴發(fā)動(dòng)脈瘤42例患者的資料，其中男28例，女14例，年齡11～65歲，平均(41.1±12.9)歲；腦出血27例(腦實(shí)質(zhì)出血18例，腦室出血6例，蛛網(wǎng)膜下腔出血13例)，未出血15例(首發(fā)癥狀為頭痛9例、癲癇2例及部分神經(jīng)功能缺失1例，3例為體檢偶然發(fā)現(xiàn))。42例患者共計(jì)48個(gè)動(dòng)脈瘤，按Redekop分型[2]，Ⅰ型(畸形血管團(tuán)內(nèi)有動(dòng)脈瘤)8個(gè)；Ⅱa型(動(dòng)脈瘤位于明確的供血?jiǎng)用}分支內(nèi))24個(gè)，Ⅱb型(動(dòng)脈瘤位于大腦動(dòng)脈環(huán)及供血?jiǎng)用}分支以前)11個(gè)；Ⅲ型(無關(guān)動(dòng)脈瘤)5個(gè)。動(dòng)脈瘤平均最大徑(3.2±2.0)mm?；窝軋F(tuán)位于幕上25例，幕下17例；畸形血管團(tuán)平均最大徑(2.9±1.4)cm。靜脈引流類型：僅淺靜脈引流16例，深靜脈或混合靜脈引流26例。根據(jù)病灶大小及其是否位于功能區(qū)、深靜脈是否引流進(jìn)行Spetzler-Martin(SM)分級(jí)，Ⅰ級(jí)9例，Ⅱ級(jí)9例，Ⅲ級(jí)15例，Ⅳ級(jí)9例。

1.2 方法對(duì)患者于全身麻醉下行介入栓塞治療，主要治療策略[3]為：術(shù)前控制性將患者血壓降至基礎(chǔ)血壓的70%～80%；全腦血管造影及3D-DSA明確病灶血管構(gòu)筑特點(diǎn)、動(dòng)脈瘤的Redekop分型；根據(jù)造影結(jié)果選取合適工作體位，于“空白路圖”模式下采用“推注—停頓”技術(shù)緩慢推注(約120 s)Onyx膠。根據(jù)Redekop分型，對(duì)Ⅰ型動(dòng)脈瘤栓塞畸形血管團(tuán)的同時(shí)栓塞動(dòng)脈瘤；對(duì)Ⅱ型動(dòng)脈瘤未破裂出血患者，均先行動(dòng)脈瘤栓塞，破裂出血患者先行栓塞責(zé)任病變；對(duì)Ⅲ型動(dòng)脈瘤可先栓塞畸形血管團(tuán)，動(dòng)脈瘤可擇期處理或不處理(視情況而定)。術(shù)后監(jiān)護(hù)期間，維持患者麻醉狀態(tài)并控制性減低血壓，預(yù)防術(shù)后正常灌注壓突破(normal perfusion pressure breakthrough, NPPB)、腦水腫及出血風(fēng)險(xiǎn)，一般Onyx膠用量<3 ml者監(jiān)護(hù)24 h，3～6 ml者監(jiān)護(hù)48 h，>6 ml者監(jiān)護(hù)72 h。

1.3 療效評(píng)估出院前對(duì)患者行格拉斯哥轉(zhuǎn)歸評(píng)分(Glasgow outcome score, GOS)評(píng)估介入治療效果，術(shù)后3個(gè)月、6個(gè)月及1年復(fù)查DSA，觀察病灶有無復(fù)發(fā)(畸形血管團(tuán)100%消失為完全栓塞，畸形血管團(tuán)消失80%為次全栓塞，畸形血管團(tuán)消失50%～79%為部分栓塞)。

1.4 統(tǒng)計(jì)學(xué)分析采用SPSS 22.0統(tǒng)計(jì)分析軟件，對(duì)性別、病灶位置、畸形血管團(tuán)最大徑(<3 cm和≥3cm)、SM分級(jí)(Ⅰ～Ⅱ級(jí)和Ⅲ～Ⅳ級(jí))、引流靜脈類型(單純淺靜脈和深靜脈或混合靜脈)以及動(dòng)脈瘤類型(Redekop分型Ⅰ型和Ⅱa型為供血?jiǎng)用}分支后動(dòng)脈，Ⅱb型和Ⅲ型為供血?jiǎng)用}分支前動(dòng)脈瘤)采用χ2檢驗(yàn)，以P<0.05為差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。

2　結(jié)果

42例BAVM伴發(fā)動(dòng)脈瘤的患者中，出血和未出血患者性別、畸形血管團(tuán)最大徑差異均無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P均>0.05)；病灶位于幕下、由深靜脈引流或混合靜脈引流以及SM分級(jí)Ⅲ～Ⅳ出血的風(fēng)險(xiǎn)高，見表1。分支后動(dòng)脈瘤出血的風(fēng)險(xiǎn)高于分支前動(dòng)脈瘤，差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(χ2=4.554，P=0.033；表2)。

42例患者中畸形血管團(tuán)完全栓塞25例；次全栓塞10例；部分栓塞7例并予以術(shù)后1～3個(gè)月再次栓塞，達(dá)到次全栓塞5例和完全栓塞2例。1例患者包括Ⅱa、Ⅱb型2個(gè)動(dòng)脈瘤，術(shù)中予以栓塞畸形血管團(tuán)和Ⅱa型動(dòng)脈瘤，Ⅱb動(dòng)脈瘤因瘤體形態(tài)規(guī)整，體積較小，未予以治療，術(shù)后第6天出現(xiàn)顱內(nèi)出血致腦疝形成，最終患者死亡(圖1)。栓塞時(shí)1例畸形血管團(tuán)破裂出血，術(shù)后患者出現(xiàn)軀體活動(dòng)障礙。2例畸形血管團(tuán)較大且血腫面積較大，予以部分栓塞后立即開顱清除血腫。

表1　出血和未出血患者臨床特征比較(例)

表2　動(dòng)脈瘤Redekop分型分析

圖1　患者男，52歲，因“間斷性頭痛1年余”入院　術(shù)前CT平掃(A)及血管CTA(B)提示左側(cè)額葉血管源性病變(AVM),CTA示畸形血管團(tuán)供血?jiǎng)用}動(dòng)脈瘤(長箭)及前交通動(dòng)脈瘤(短箭)，引流靜脈增粗紆曲，近端可見靜脈瘤(箭頭)；行全腦側(cè)位(C)、正位(D)DSA和3D重建圖像(E、F)，示左側(cè)大腦前動(dòng)脈額前支遠(yuǎn)端動(dòng)脈瘤(長箭)、前交通動(dòng)脈瘤(短箭)；以彈簧圈栓塞遠(yuǎn)端動(dòng)脈瘤(形態(tài)不規(guī)則，體積較大)，Onyx膠栓塞畸形血管團(tuán)，栓塞后造影(G)見遠(yuǎn)端動(dòng)脈瘤栓塞致密(箭頭)，畸形血管團(tuán)未顯示；術(shù)后第6天患者顱內(nèi)出血，頭顱CT(H)示左額葉血腫，中線結(jié)構(gòu)嚴(yán)重移位

38例介入術(shù)后經(jīng)康復(fù)治療后的患者GOS評(píng)分>4分，1例視力受損，2例有不同程度肢體功能障礙，1例死亡。對(duì)37例患者隨訪復(fù)查DSA，發(fā)現(xiàn)均無BAVM復(fù)發(fā)，且動(dòng)脈瘤栓塞良好。

3　討論

血管內(nèi)栓塞治療BAVM的臨床并發(fā)癥包括出血和缺血。據(jù)報(bào)道[4]，BAVM血管內(nèi)栓塞治療術(shù)后出血的發(fā)生率約3%～15%；出血原因有畸形血管團(tuán)破裂、NPPB或靜脈回流障礙。本組1例患者術(shù)后出血，考慮出血來源于未栓塞動(dòng)脈瘤破裂。對(duì)于病灶范圍較大者應(yīng)進(jìn)行分次栓塞，避免血流動(dòng)力學(xué)改變發(fā)生NPPB。缺血發(fā)生主要來自術(shù)中血栓形成或動(dòng)靜脈栓塞。本組術(shù)后3例患者出現(xiàn)腦缺血癥狀，可能與患者選擇、栓塞材料、手術(shù)技術(shù)以及術(shù)后護(hù)理有關(guān)。

本組發(fā)現(xiàn)BAVM伴發(fā)動(dòng)脈瘤破裂出血的相關(guān)因素有深靜脈引流或混合靜脈引流、病灶位置，提示深靜脈引流或混合靜脈引流的幕下病灶易導(dǎo)致出血，與既往研究[5-6]結(jié)果相同。本組對(duì)不同Redekop分型動(dòng)脈瘤進(jìn)行比較，由于樣本量有限，故將Ⅰ型和Ⅱa型動(dòng)脈瘤統(tǒng)稱為主要供血?jiǎng)用}分支后動(dòng)脈瘤，而Ⅱb型和Ⅲ型統(tǒng)稱為主要供血?jiǎng)用}分支前動(dòng)脈瘤，發(fā)現(xiàn)供血?jiǎng)用}分支后動(dòng)脈瘤出血風(fēng)險(xiǎn)高于分支前動(dòng)脈瘤(P=0.033)。

有研究[7]提出BAVM伴動(dòng)脈瘤的發(fā)生率約20.2%，動(dòng)脈瘤破裂出血的風(fēng)險(xiǎn)約49.2%，其中血流相關(guān)性動(dòng)脈瘤是導(dǎo)致出血的因素；同時(shí)還認(rèn)為位于幕下的病灶出血風(fēng)險(xiǎn)高于幕上病灶，可能受血流動(dòng)力學(xué)因素的影響，小腦的血流流速越快，對(duì)血管壁的損傷也就越嚴(yán)重[8]。Shakur等[9]對(duì)35例動(dòng)靜脈畸形患者供血?jiǎng)用}的血流動(dòng)力學(xué)特點(diǎn)分析，發(fā)現(xiàn)伴動(dòng)脈瘤的動(dòng)靜脈畸形供血?jiǎng)用}的絕對(duì)平均流速大于單側(cè)動(dòng)靜脈畸形供血?jiǎng)用}(510.2 ml/min vs 438.4 ml/min，P=0.53)，前者血管的直徑小于后者(4.0 mm vs 4.8 mm,P=0.24)；但血流對(duì)伴動(dòng)脈瘤的動(dòng)靜脈畸形供血?jiǎng)用}血管壁產(chǎn)生的壁面剪應(yīng)力(wall shear stress, WSS)明顯大于后者(96.2 dynes/cm2vs 28.0 dynes/cm2，P=0.04)。根據(jù)Hagen-Poiseuille定律，WSS與血管直徑成反比，與流速成正比。筆者認(rèn)為，Ⅱa型動(dòng)脈瘤主要為供血?jiǎng)用}的分支以及部分穿支血管，與Ⅱb型和Ⅲ型的供血?jiǎng)用}管徑相比，前者的血管管徑小，血流流速快；因此，Ⅱa型動(dòng)脈瘤破裂出血的風(fēng)險(xiǎn)明顯高于Ⅱb型和Ⅲ型動(dòng)脈瘤。Redekop等[2]認(rèn)為，在動(dòng)脈瘤的形成機(jī)制中，動(dòng)靜脈畸形導(dǎo)致的血流動(dòng)力學(xué)紊亂較供血?jiǎng)用}壓力的影響更大。

對(duì)于BAVM伴動(dòng)脈瘤患者的介入治療，研究[10-11]發(fā)現(xiàn)對(duì)畸形血管團(tuán)栓塞后動(dòng)脈瘤的大小可減小甚至消失，提示動(dòng)脈瘤的形成與動(dòng)靜脈畸形供血?jiǎng)用}有密切關(guān)系。Zhu等[12]認(rèn)為，對(duì)畸形血管團(tuán)內(nèi)動(dòng)脈瘤應(yīng)先予以栓塞，而畸形血管團(tuán)外動(dòng)脈瘤可根據(jù)血管構(gòu)筑特點(diǎn)進(jìn)行處理。但也有學(xué)者[13-14]認(rèn)為，畸形血管團(tuán)栓塞后血流對(duì)瘤腔的壓力急劇增高，可增加動(dòng)脈瘤破裂出血風(fēng)險(xiǎn)。Gabrieli等[15]報(bào)道1例動(dòng)靜脈畸形伴動(dòng)脈瘤行畸形血管團(tuán)栓塞后，Ⅱb動(dòng)脈瘤突然破裂出血。但上述觀點(diǎn)僅局限于小樣本分析，仍需更大樣本證實(shí)。

本研究的不足：為回顧性分析，研究設(shè)計(jì)存在一定偏倚；樣本量小，需增加樣本量以增加其說服力和可比性。

綜上所述，對(duì)于BAVM伴發(fā)動(dòng)脈瘤的患者，如有出血需先治療責(zé)任病灶；如未出血，無論何種類型動(dòng)脈瘤均應(yīng)先栓塞，且先行栓塞供血?jiǎng)用}分支上動(dòng)脈瘤；病灶范圍較大者，應(yīng)分次栓塞。術(shù)前仔細(xì)評(píng)估、術(shù)中謹(jǐn)慎操作，防止反流、錯(cuò)誤栓塞，術(shù)后積極控制血壓等可有效減少并發(fā)癥的發(fā)生，提高血管內(nèi)治療的有效性和安全性。

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