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主動(dòng)脈無(wú)冠竇破裂合并發(fā)熱一例

2018-01-02 02:18許燕峰林高峰羅瑤羅文琦齊欣
中國(guó)心血管雜志 2017年6期
關(guān)鍵詞:炎癥性心動(dòng)圖胸痛

許燕峰 林高峰 羅瑤 羅文琦 齊欣

100730北京醫(yī)院心內(nèi)科(許燕峰、林高峰、羅瑤、齊欣),心外科(羅文琦)國(guó)家老年醫(yī)學(xué)中心

主動(dòng)脈無(wú)冠竇破裂合并發(fā)熱一例

許燕峰 林高峰 羅瑤 羅文琦 齊欣

100730北京醫(yī)院心內(nèi)科(許燕峰、林高峰、羅瑤、齊欣),心外科(羅文琦)國(guó)家老年醫(yī)學(xué)中心

主動(dòng)脈; 無(wú)冠竇; 發(fā)熱; 胸腔腫物

1 病例資料

患者男性,24歲,因“間斷胸痛、發(fā)熱1月余”于2016年9月19日入院。入院1個(gè)月余前睡眠時(shí)無(wú)明顯誘因突發(fā)右前胸撕裂樣疼痛,持續(xù)約半小時(shí)后自行緩解,未予重視。數(shù)天后出現(xiàn)咳嗽、咳白色泡沫痰,后出現(xiàn)發(fā)熱,伴畏寒、寒戰(zhàn)、肌肉酸痛,體溫每日上午正常,下午升高至39℃左右,偶有活動(dòng)后心悸、胸悶,休息5~6 min可緩解,伴乏力,活動(dòng)耐量較前下降。于當(dāng)?shù)蒯t(yī)院查胸部CT(2016年8月5日)示:右下肺門旁囊實(shí)性占位性病變,考慮良性;心臟大。予阿米卡星抗感染治療效果不佳,體溫峰值升至39.8℃。2016年9月2日查血常規(guī)未見異常,高敏C反應(yīng)蛋白84.1 mg/L,血培養(yǎng)兩次均陰性。超聲心動(dòng)圖:LVEF 54%,主動(dòng)脈無(wú)冠竇呈一囊袋狀結(jié)構(gòu)向右房膨出,頂部可見破裂口,主動(dòng)脈無(wú)冠竇向右房持續(xù)分流;全心大,肺動(dòng)脈內(nèi)徑增寬,心包腔內(nèi)可見少量液性暗區(qū)。2016年9月6日復(fù)查超聲心動(dòng)圖示:靠近外口竇部后壁可見一偏強(qiáng)回聲,測(cè)范圍約10 mm×6 mm。聯(lián)合心外科會(huì)診,考慮“感染性心內(nèi)膜炎,瓦氏竇瘤破裂”,予萬(wàn)古霉素+亞胺培南抗感染治療,患者體溫峰值逐漸降至正常,入我科前2 d體溫峰值再次升高至37.5℃,為進(jìn)一步診治收入我科?;颊卟〕讨袩o(wú)咯血、盜汗,無(wú)活動(dòng)后喘息及下肢水腫,無(wú)皮疹、關(guān)節(jié)痛。既往體健,否認(rèn)幼年時(shí)活動(dòng)后呼吸困難、發(fā)紺、蹲踞病史,否認(rèn)幼年關(guān)節(jié)腫痛、腎炎病史。未婚,曾服兵役3年,家族史無(wú)特殊。體格檢查:體溫37.6℃,脈搏123次/min,呼吸17次/min,血壓148/76 mmHg。 身高183 cm,體重78 kg。皮膚黏膜無(wú)黃染,雙肺未及干濕啰音。心尖搏動(dòng)彌散,叩診全心增大,心率123次/min,律齊,三尖瓣聽診區(qū)可聞及3/6級(jí)舒張期雜音。腹軟無(wú)壓痛,肝脾肋下未及。雙下肢無(wú)水腫。入院診斷:主動(dòng)脈竇無(wú)冠竇竇瘤破裂,感染性心內(nèi)膜炎?全心擴(kuò)大,主肺動(dòng)脈擴(kuò)張,心包積液(少量),左心功能減低。入院后完善化驗(yàn)檢查:血沉63 mm/第1小時(shí),C反應(yīng)蛋白19.6 mg/dl,降鈣素原0.16 ng/ml,肌鈣蛋白T 0.007 ng/ml,肌酸激酶?同工酶1.02 ng/ml,B型利鈉肽217.60 pg/ml。心電圖示竇性心動(dòng)過(guò)速,各導(dǎo)聯(lián)波形未見明顯異常。復(fù)查超聲心動(dòng)圖:各房室內(nèi)徑大,主動(dòng)脈竇無(wú)冠竇瘤樣改變,向右房膨出,竇瘤頂部連續(xù)性中斷約8 mm(圖1A)。心包腔內(nèi)后區(qū)探及寬約9 mm液性暗區(qū),LVEF 48%。多普勒:主動(dòng)脈無(wú)冠竇可探及五彩血流分流至右心房(圖1B),收縮期為著,流速最高4.8 m/s。 心臟MRI:無(wú)冠竇呈囊袋樣突向右心房,并可見向右心房分流,結(jié)合超聲心動(dòng),符合無(wú)冠竇瘤破裂;左、右心室及右心房增大;LVEF 46.8%,心包積液(中量)。予萬(wàn)古霉素+亞胺培南抗感染治療,患者體溫峰值降至38.5℃以下。2016年9月20日轉(zhuǎn)入心臟外科繼續(xù)原方案抗感染治療,2016年9月26日行主動(dòng)脈竇瘤破裂修補(bǔ)術(shù)+右胸腔腫物切除術(shù),術(shù)中見心包內(nèi)中量淡黃色積液,右心房室擴(kuò)大,主動(dòng)脈無(wú)冠竇瘤破入右心房,瘤蒂根部直徑約1 cm,未發(fā)現(xiàn)明確贅生物。右胸腔腫物質(zhì)硬,直徑約6 cm,邊界清。術(shù)后當(dāng)天體溫即降至正常(診療過(guò)程體溫及心率變化見圖2)。手術(shù)病理結(jié)果:右胸腔炎癥性肌纖維母細(xì)胞瘤,WHO ICD?0編碼I級(jí)(屬于交界性或惡性潛能未定腫瘤)。主動(dòng)脈竇瘤致密纖維組織,間質(zhì)明顯玻璃樣變性,伴片狀鈣化,結(jié)合臨床符合主動(dòng)脈竇瘤(圖3)。術(shù)后復(fù)查超聲心動(dòng)圖(2016年10月9日):左室內(nèi)徑大(較前縮?。?,內(nèi)未見異?;芈晥F(tuán),主動(dòng)脈竇無(wú)冠竇回聲增強(qiáng),未見連續(xù)性中斷,心包腔內(nèi)未探及液性暗區(qū)。多普勒:主動(dòng)脈無(wú)冠竇修補(bǔ)處未探及分流。出院診斷:主動(dòng)脈竇無(wú)冠竇竇瘤破裂修補(bǔ)術(shù)后,左室擴(kuò)大,主動(dòng)脈瓣關(guān)閉不全(輕),右胸腔炎癥性肌纖維母細(xì)胞瘤切除術(shù)后。

2 討論

圖1 大動(dòng)脈短軸圖像

圖2 治療過(guò)程中患者體溫和心率變化

主動(dòng)脈竇位于主動(dòng)脈根部下方,是升主動(dòng)脈根部與主動(dòng)脈瓣葉相對(duì)應(yīng)的主動(dòng)脈管腔在心室舒張時(shí),由于血液逆流性漩渦,向外呈壺腹樣膨出,而形成的3個(gè)開口向上的腔。當(dāng)主動(dòng)脈瓣關(guān)閉時(shí),主動(dòng)脈竇的這種結(jié)構(gòu)特點(diǎn)有利于使之向外擴(kuò)張,減輕血液對(duì)主動(dòng)脈瓣的壓力。主動(dòng)脈竇分為左竇、右竇和后竇,或根據(jù)有無(wú)主動(dòng)脈開口分為右冠狀動(dòng)脈竇(簡(jiǎn)稱右冠竇)、左冠狀動(dòng)脈竇(簡(jiǎn)稱左冠竇)和無(wú)冠狀動(dòng)脈竇(簡(jiǎn)稱無(wú)冠竇)。

圖3 病理結(jié)果

主動(dòng)脈竇瘤破裂(ruptured sinus of Valsalva aneurysm,RSVA)是一種少見的心臟病,心臟外科手術(shù)中占0.14%~0.96%[1]。病因以先天性病變?yōu)橹?,也可繼發(fā)于破壞主動(dòng)脈壁的疾病,如感染性心內(nèi)膜炎、梅毒、動(dòng)脈粥樣硬化、外傷等。主動(dòng)脈竇瘤主要發(fā)生于右冠竇(65%~85%),發(fā)生于無(wú)冠竇占10%~30%,左冠竇最少見,占1%~5%[2],大多數(shù)情況下主動(dòng)脈竇瘤是無(wú)癥狀的[3],少數(shù)情況下,主動(dòng)脈竇瘤可表現(xiàn)為流出道梗阻、影響瓣膜功能、缺血性心臟病及改變心臟傳導(dǎo)系統(tǒng)。RSVA在大多數(shù)情況下造成右冠狀動(dòng)脈竇破裂向右室分流,無(wú)冠竇破裂時(shí)可向右房分流,左冠竇破裂大多數(shù)破入左心室或左心房,少數(shù)情況下破入肺動(dòng)脈或心包[4],主要臨床特征為突發(fā)的胸痛,胸骨左緣舒張期雜音,以及心臟容量負(fù)荷過(guò)重表現(xiàn)。主動(dòng)脈竇動(dòng)脈瘤破裂前一般無(wú)癥狀。破裂多發(fā)生在20~67歲之間,男性多見。約35%有突發(fā)心前區(qū)疼痛史,常于劇烈活動(dòng)時(shí)發(fā)生,表現(xiàn)為劇烈勞動(dòng)時(shí)突發(fā)心前區(qū)或上腹部劇烈疼痛、胸悶和呼吸困難,隨即出現(xiàn)心悸、氣急,可迅速惡化至心力衰竭。45%的患者發(fā)病緩慢,表現(xiàn)為勞累后氣急、心悸、乏力等逐漸加重,以致喪失活動(dòng)能力。20%的患者破口較小,僅有少量左向右分流,起病后可有數(shù)周、數(shù)月或數(shù)年的緩解期,然后呈現(xiàn)右心衰竭癥狀。特征性體征為胸骨左緣Ⅲ、Ⅳ肋間連續(xù)性機(jī)器樣雜音,常伴震顫。其他體征包括周圍血管征,如水沖脈、槍擊音,以及右心衰竭體征,如頸靜脈怒張、肝大、肝脾靜脈回流征等。心電圖主要表現(xiàn)為左室高電壓、左室肥大,胸片表現(xiàn)為肺動(dòng)脈段突出、心影增大。診斷主要依靠超聲心動(dòng)圖,而心臟MRI可以提供更好的軟組織顯像,有助于評(píng)估周圍組織病變情況[5]。

RSVA需和以下疾病進(jìn)行鑒別:(1)先天性心臟?。喝鐒?dòng)脈導(dǎo)管未閉、高位室間隔缺損伴主動(dòng)脈瓣關(guān)閉不全、冠狀動(dòng)靜脈瘺、主動(dòng)脈?肺動(dòng)脈間隔缺損等。均可造成左向右分流,臨床表現(xiàn)取決于分流量的多少以及是否產(chǎn)生繼發(fā)的肺動(dòng)脈高壓,主要表現(xiàn)為心功能不全、心臟雜音等,多為幼年起病,但冠狀動(dòng)靜脈瘺60%以上在20歲以后出現(xiàn)癥狀,表現(xiàn)為進(jìn)行性加重的勞力性呼吸困難,常見的癥狀有勞累后心悸、氣急、乏力,易患呼吸道感染和生長(zhǎng)發(fā)育遲緩等,與本病主要通過(guò)超聲心動(dòng)圖、心臟MRI等檢查進(jìn)行鑒別。(2)肺栓塞:肺栓塞的癥狀缺乏特異性,臨床表現(xiàn)取決于栓子的大小、數(shù)量、栓塞的部位及患者是否存在心、肺等器官的基礎(chǔ)疾病。可表現(xiàn)為呼吸困難、胸痛、先兆暈厥、暈厥、咯血等。胸痛是肺栓塞的常見癥狀,多因遠(yuǎn)端肺栓塞引起的胸膜刺激所致。如考慮肺栓塞,需完善血?dú)夥治觥?二聚體、下肢深靜脈B超、CTPA或肺通氣/灌注顯像協(xié)助診治。(3)心絞痛:心絞痛是指冠狀動(dòng)脈供血不足,心肌缺血缺氧所引起的臨床綜合征,特點(diǎn)為陣發(fā)性、壓榨性疼痛,疼痛主要位于胸骨后部,可放射至心前區(qū)與左上肢,勞累或情緒激動(dòng)時(shí)常發(fā)生,每次發(fā)作持續(xù)3~5 min,休息或用硝酸酯類制劑后消失。本病多見于男性,多數(shù)40歲以上,常伴高血壓、糖尿病、高脂血癥等基礎(chǔ)疾病,必要時(shí)可行運(yùn)動(dòng)平板試驗(yàn)、冠脈造影協(xié)助診斷。

治療方面,手術(shù)修補(bǔ)是唯一治愈方法,早期手術(shù)預(yù)后良好,20年生存率可達(dá)95%,內(nèi)科治療主要在于控制心功能不全、心律失常及感染性心內(nèi)膜炎。

本例患者為青年男性,以突發(fā)胸痛為首發(fā)癥狀,繼而發(fā)生不明原因發(fā)熱及逐漸加重的心功能不全??紤]患者主動(dòng)脈竇瘤為先天性發(fā)育異常可能大,突發(fā)胸痛時(shí)竇瘤破裂,后患者持續(xù)存在無(wú)冠竇向右房分流,右心負(fù)荷增加,逐漸出現(xiàn)心功能不全,同時(shí)出現(xiàn)繼發(fā)感染。行竇瘤修補(bǔ)術(shù)后患者體溫明顯下降,出院前復(fù)查超聲心動(dòng)圖可見射血分?jǐn)?shù)明顯改善,治療有效。患者同時(shí)合并右胸腔炎癥性肌纖維母細(xì)胞瘤,查閱相關(guān)文獻(xiàn)資料,未找到腫瘤與冠狀竇瘤相關(guān)證據(jù),考慮二者無(wú)關(guān)。

針對(duì)本例患者持續(xù)發(fā)熱癥狀,合并白細(xì)胞、C反應(yīng)蛋白、降鈣素原升高,考慮存在細(xì)菌感染,術(shù)后體溫即降至正常,考慮感染與無(wú)冠竇破裂或胸腔腫物相關(guān)。感染性心內(nèi)膜炎可解釋患者發(fā)熱、寒戰(zhàn)、貧血等表現(xiàn),但患者多次血培養(yǎng)結(jié)果均陰性,術(shù)前復(fù)查超聲心動(dòng)圖以及磁共振檢查均未見明顯贅生物征象,手術(shù)過(guò)程中直視下瓣膜完好,未見明確贅生物,術(shù)后病理亦未發(fā)現(xiàn)明確感染征象,不考慮本患者存在感染性心內(nèi)膜炎?;颊咝厍荒[物病理提示炎癥性肌纖維母細(xì)胞瘤,目前研究尚不清楚此病變是原發(fā)性炎癥性過(guò)程,還是伴明顯炎癥反應(yīng)的低級(jí)別惡性腫瘤。炎癥性肌纖維母細(xì)胞瘤患者約有70%沒有癥狀,有癥狀的患者可能主訴咳嗽、呼吸困難、胸痛或咯血。約50%的患者紅細(xì)胞沉降率升高,還可出現(xiàn)輕度貧血和血小板增多,目前尚無(wú)研究證實(shí)炎癥性肌纖維母細(xì)胞瘤可造成患者持續(xù)高熱,但是理論上,腫瘤特別是炎癥性的腫瘤均可釋放炎癥因子引起發(fā)熱,且腫物切除后該患者體溫明顯下降,但因手術(shù)中同時(shí)合并無(wú)冠竇竇瘤破裂修補(bǔ)術(shù),仍不能確定腫瘤熱為患者持續(xù)發(fā)熱原因。綜上,我們認(rèn)為患者發(fā)熱可能由于竇瘤破裂后發(fā)生左向右分流,感染風(fēng)險(xiǎn)明顯增高,合并感染的可能性大,但無(wú)感染性心內(nèi)膜炎證據(jù),同時(shí)不除外炎癥性肌纖維母細(xì)胞瘤引起的發(fā)熱。

關(guān)于無(wú)冠竇破裂的手術(shù)治療,現(xiàn)國(guó)內(nèi)尚無(wú)明確指南,比較一致的觀點(diǎn)認(rèn)為,RSVA對(duì)心功能影響嚴(yán)重,一旦確診,應(yīng)盡早手術(shù),同時(shí)矯正合并的畸形,可獲得滿意的效果。

本例患者診療過(guò)程中的經(jīng)驗(yàn)教訓(xùn):應(yīng)更重視詳細(xì)的病史采集:該患者起病的特點(diǎn)是突發(fā)不明原因胸痛后的持續(xù)發(fā)熱,胸痛程度劇烈,且病程中未再次發(fā)作,此特點(diǎn)不能為一般的感染性疾病解釋;必要的輔助檢查:該患者起病時(shí)行胸部CT已發(fā)現(xiàn)心影增大,但未引起重視,半個(gè)月后完善超聲心動(dòng)圖檢查時(shí)發(fā)現(xiàn)無(wú)冠竇破裂。超聲心動(dòng)圖檢查對(duì)明確患者病因具有診斷意義,應(yīng)早期予以完善;當(dāng)抗生素治療效果不佳時(shí),應(yīng)有如下考慮:抗生素未覆蓋的特殊病原體感染:應(yīng)繼續(xù)完善特殊病原體的病原學(xué)、血清學(xué)檢查,如患者癥狀、體征明顯,在尚未取得病原學(xué)證據(jù)時(shí)可行經(jīng)驗(yàn)性抗感染治療;感染源或易感因素持續(xù)存在:例如外科感染,切除感染灶是最主要的治療方式;完善非感染性疾病篩查:發(fā)熱可能為多種病因引起,如外傷、腫瘤、結(jié)締組織疾病、血栓性疾病等,需注意的是,非感染性疾病也可能因炎癥反應(yīng)等原因造成感染指標(biāo)的異常,如C反應(yīng)蛋白的升高、血沉增快等,此時(shí)針對(duì)病因的治療效果可以是立竿見影的。

利益沖突:無(wú)

[1]Takach TJ,Reul GJ,Duncan JM,et al.Sinus of Valsalva aneur?ysm or fistula:management and outcome[J].Ann Thorac Surg,1999,68(5):1573?1577.DOI:10.1016/S0003?4975(99)01045?0.

[2]Fishbein MC,Obma R,Roberts WC.Unruptured sinus of Valsalva aneurysm[J].Am J Cardiol,1975,35(6):918?922.

[3]Feldman DN,Gade CL,Roman MJ.Ruptured aneurysm of the right sinus of Valsalva associated with a ventricular septal defect and an anomalous coronary artery[J].Tex Heart Inst J,2005,32(4):555?559.

[4]Liu YL,Liu AJ,Ling F,et al.Risk factors for preoperative and postoperative progression of aortic regurgitation in congenital ruptured sinus of Valsalva aneurysm[J].Ann Thorac Surg,2011,91(2):542?548.DOI:10.1016/j.athoracsur.2010.07.076.

[5]Kim EK,Park SJ,Park PW,et al.Popcorn?like appearance of papillary fibroelastomaoftheaorticvalve?diagnosison multimodality imaging;echocardiography,computed tomography and magnetic resonance imaging[J].Circ J,2012,76(3):758?760.

Casereport:acaseofnoncoronarysinusrupture complicated with fever

Xu Yanfeng,Lin Gaofeng,Luo Yao,Luo Wenqi,Qi Xin

Department of Cardiology,National Center of Gerontology,Beijing Hospital,Beijing 100730,China

Qi Xin,Email:qixin2@m(xù)edmail.com.cn

Aorta; Noncoronary cusp; Fever;Thoracic tumor

齊欣,電子信箱:qixin2@m(xù)edmail.com.cn

10.3969/j.issn.1007?5410.2017.06.014

2016?12?27)

周白瑜)

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