周文武 伍 明 張志功 陳 飛 周亞夫 陳仁偉 劉平波

手術(shù)治療肺動脈吊帶合并氣管狹窄15例的療效分析

周文武1伍 明1張志功1陳 飛1周亞夫1陳仁偉2劉平波2

目的探討先天性肺動脈吊帶合并氣管狹窄的手術(shù)治療經(jīng)驗及體會。方法2010年7月至2016年10月，共計手術(shù)治療兒童先天性肺動脈吊帶15例，回顧性分析其手術(shù)治療方法及預(yù)后。結(jié)果患兒手術(shù)時平均年齡1歲3個月，均體外循環(huán)下行異位左肺動脈移植術(shù)，氣管據(jù)術(shù)中狹窄程度做不同處理：未處理6例、滑動成形5例、狹窄段切除端端吻合2例、氣管縱行切開及心包補片增寬2例；手術(shù)死亡2例，死亡率為13．3%：其中滑動成形死亡1例、氣管心包補片增寬死亡1例。結(jié)論嬰幼兒先天性肺動脈吊帶極易合并氣管狹窄，氣管狹窄手術(shù)修復(fù)較為困難，部分患兒單純左肺動脈移植可帶來滿意療效，重度長段氣管狹窄需行氣管滑動成形手術(shù)。

肺動脈吊帶；氣管狹窄；外科手術(shù)

肺動脈吊帶（pulmonary artery sling，PAS）是一種罕見的先天性心血管畸形［1］。其左肺動脈起源于右肺動脈起始部之后壁，并向后方繞行包繞氣管遠(yuǎn)端和支氣管近端走向左肺門；異常走形的左肺動脈、肺動脈主干、右肺動脈等血管結(jié)構(gòu)形成一個發(fā)夾樣血管環(huán)，可造成氣管遠(yuǎn)端受壓；PAS常合并氣管支氣管軟骨發(fā)育異常，半數(shù)以上的患兒氣管軟骨呈全環(huán)樣改變（complete tracheal rings，CTR）［2］；其氣管由于外部的壓迫及自身的發(fā)育畸形，臨床上常表現(xiàn)為嚴(yán)重的咳喘及呼吸困難，自然預(yù)后不佳。手術(shù)是唯一的治療手段，手術(shù)中除矯正左肺動脈的走形外，氣管狹窄的處理也是術(shù)后生存的關(guān)鍵。

材料與方法

一、研究對象

2010年7月至2016年12月間我們收治PAS患兒15例，其中男7例、女8例，年齡2個月至6歲、平均年齡（13±3．4）個月；體重 2．7～17 kg、平均體重（7．0±4．2）kg。臨床表現(xiàn)為出生后不同程度呼吸困難、氣喘，伴有肺部感染反復(fù)發(fā)作，其中術(shù)前呼吸機輔助呼吸者1例。所有患者均經(jīng)超聲心動圖檢查、心臟CTA成像及支氣管纖維鏡檢查確診。本組均合并不同程度的氣管狹窄：結(jié)合文獻，輕度狹窄定義為鏡下可確定氣管膜部存在、或嬰兒氣管狹窄最窄處直徑4～6 mm以上，且呼吸困難的癥狀無或較輕；中度為鏡下顯示CTR，且呼吸困難較為明顯；重度為鏡下CTR，管徑狹小、內(nèi)徑在3 mm以下，呼吸困難嚴(yán)重，甚至呼吸衰竭［3］；長段氣管狹窄（long segment tracheal stenosis，LSTS））定義為狹窄長度超過氣管長度的50%，或新生兒狹窄長度＞1 cm、嬰幼兒氣管狹窄絕對長度 ＞2．0 cm［4］。本組均合并CTR，輕度5例，中重度10例，7例為LSTS；合并其他心臟畸形7例，均為簡單心臟畸形包括6例房間隔缺損，1例室間隔缺損。

二、手術(shù)方法

所有手術(shù)均于體外循環(huán)下經(jīng)胸骨正中切口完成［5］。開胸后切除胸腺，縱行切開心包后心臟上方游離，升主動脈、主動脈弓及三分支血管（本組無主動脈弓分支畸形者），無名靜脈、上腔靜脈，及右肺動脈充分游離；切斷動脈導(dǎo)管（韌帶），升主動脈套寬帶并稍向左側(cè)翻轉(zhuǎn)牽拉，即可于升主動脈與上腔靜脈之間觸及下部氣管，并暴露左肺動脈起源；向下方牽拉無名靜脈、向兩側(cè)分別牽拉雙側(cè)頸總動脈，即可顯示上部氣管前筋膜并觸及其后方的氣管。完成上述游離探查后常規(guī)肝素化、建立體外循環(huán)并轉(zhuǎn)流，先完成左肺動脈移植術(shù)：左肺動脈于起始部自右肺動脈處切下，右肺動脈壁殘余切口予以5－0 Prolene直接縫合，左肺動脈自氣管后方向左側(cè)拉出，并繼續(xù)游離至左側(cè)肺門，以6－0 Prolenen線連續(xù)縫合行左肺動脈－主肺動脈的端側(cè)無張力吻合；在行該吻合的同時（必要時可拔除氣管插管）行術(shù)中支氣管纖維鏡檢查，評估左肺動脈移植后氣管狹窄有無緩解，并據(jù)不同情況行不同氣管成形術(shù)。①局限性氣管狹窄切除、端端吻合術(shù)：最狹窄處橫斷氣管并上下游離殘端1～2 cm，氣管切端上、下各切除1～2個氣管軟骨環(huán)，取6－0微橋線全層間斷縫合做氣管端端吻合，間斷外翻縫合6～8針即可，吻合畢以溫鹽水浸泡，麻醉正壓通氣試水檢測有無漏氣，再次行支氣管纖維鏡檢查，并調(diào)整氣管插管位置在吻合口上方2 cm左右；②長段氣管前壁縱行切開、心包補片增寬術(shù)［5］：狹窄段氣管前壁正中縱行切開，上下兩端切至無環(huán)狀氣管軟骨處，取自體心包片修剪成相應(yīng)的長條形，取6－0微橋間斷縫合縱向增寬氣管內(nèi)徑至正常內(nèi)徑1．5倍左右，縫合畢同法試水檢測有無漏氣，自體心包片間斷縫合兩到三針懸吊于其前方的升主動脈后壁；③長段氣管狹窄滑動成形術(shù)：向上延長胸骨正中切口至頸根部，于無名靜脈上方、左右頸總動脈之間進一步游離氣管中上部，自狹窄最明顯處分別向上、下游離氣管直至超越所有CTR并達(dá)到“正常”氣管段（能觸及其后部的氣管膜部），必要時可向下越過隆突游離至主支氣管，充分游離后于氣管最狹窄處橫斷，向前上方翻起上段氣管，并于上段氣管后方正中縱行切開（CTR）直至正常氣管膜部，下段氣管前壁正中縱行切開（與上段氣管的后正中切口等長，必要時可延伸至主支氣管），上、下兩段氣管重疊靠攏，上段氣管在前，下段氣管在后，取6－0微橋線間斷縫合，首針帶墊自上段氣管后正中切口的頂部（超越2 mm）起針，與下段氣管頂端做水平褥式外翻縫合，首針左右兩側(cè)同法各縫一針后，可取余線以連續(xù)縫合法、分別縫合氣管縱切口，下段氣管縱切口底部與上段氣管底部亦同法間斷縫合三針加固，縫合畢溫鹽水同法試水檢查有無漏氣。長段氣管狹窄者經(jīng)心包片補片增寬或滑動成形后，均再次支氣管纖維鏡評估吻合口內(nèi)鏡、并調(diào)整氣管插管位置以保持氣管插管球囊位于正常未吻合的氣管段。

房間隔缺損、室間隔缺損同期修補，一般于氣管吻合完成后術(shù)中二次評估氣管內(nèi)徑是否完成缺損修補。

三、術(shù)后管理及隨訪

患兒返回ICU后，循環(huán)血流動力學(xué)管理同一般體外循環(huán)者。

呼吸機采用壓力控制、呼氣末正壓通氣模式，充分鎮(zhèn)靜，24 h后行床旁支氣管纖維鏡檢查，徹底清除氣管內(nèi)分泌物，評估氣管內(nèi)膜水腫、有無管壁塌陷后逐步脫機；氣管心包補片增寬者延長呼吸機通氣時間。

存活患兒出院前予以支氣管纖維鏡檢查評估氣管狹窄程度及吻合口瘢痕增生情況，并視吻合口瘢痕肉芽情況予以不同頻次的鏡下冷凍處理或球囊擴張；末次鏡下處理后1個月、6個月復(fù)查兩次支氣管纖維鏡，無明顯氣管狹窄及瘢痕者終止支氣管纖維鏡復(fù)查，以后每年復(fù)查CT。

結(jié) 果

7例左肺動脈移植術(shù)后未做氣管狹窄修復(fù)手術(shù)，其中5例氣道壓顯著下降，外徑3．2 mm的支氣管纖維鏡可進入支氣管腔；1例氣管向左扭曲、右主支氣管與氣管幾乎成直角，行隆突及左右支氣管游離后，氣管下行方向及右主支氣管與氣管夾角恢復(fù)正常，術(shù)中氣道壓明顯下降，支氣管纖維鏡評估氣管最小內(nèi)徑大于3．5 mm；上述6例于術(shù)后24 h支氣管纖維鏡再次評估后順利脫機，隨訪6個月以上無氣促等癥狀，CT顯示氣管內(nèi)徑均有一定程度的增長；另1例未做氣管成形者（為本組體重年齡最低者，2個月、2．7 Kg）為 LSTS、占?xì)夤荛L度 75%以上并雙側(cè)支氣管受累，左肺動脈移植及心內(nèi)畸形矯治后，外徑2．8 mm的支氣管纖維鏡難以到達(dá)隆突，但氣道壓有所下降，返回ICU后氣道壓上升，CO2潴留，術(shù)后30 h再次手術(shù)行狹窄氣管縱行切開、自體心包片補片增寬術(shù)，但氣管隆突部位仍有狹窄，外徑2．8 mm的支氣管纖維鏡可達(dá)隆突、難以進入左右主支氣管，本例術(shù)后無法脫機，10 d后死于嚴(yán)重肺部感染、呼吸衰竭。

8例左肺動脈移植術(shù)后同期予以氣管成形手術(shù)。狹窄氣管切除、端端吻合2例，吻合后氣管直徑4 mm以上，術(shù)后3～5 d脫機，1周后復(fù)查支氣管纖維鏡見吻合口有一定的肉芽瘢痕環(huán)行增生，其中1例冷凍清除一次后緩解，冷凍術(shù)后1個月復(fù)查顯示吻合口輕度狹窄，最窄處內(nèi)徑4 mm，未行鏡下擴張術(shù)，亦無呼吸困難，6個月后曾接受電話隨訪、后失訪；另1例反復(fù)多次冷凍處理輔以球囊擴張后有緩解，最后一次鏡下治療（術(shù)后4個月）后半年（患兒3歲7個月）復(fù)查顯示氣管吻合口處仍有輕度狹窄、約5．0 mm，吻合口瘢痕組織固定，隨訪至今患兒生長發(fā)育及活動耐量可。氣管縱行切開自體心包片增寬者1例，術(shù)后14 d脫機，脫機前2次支氣管纖維鏡檢查，首次為術(shù)后48 h，顯示有自體心包片的反?；顒?，第二次為術(shù)后11 d，顯示心包補片縫線附近有大量肉芽組織增生形成，予以鏡下冷凍處理后好轉(zhuǎn)，心包反?；顒酉?，該例脫機后5 d再次出現(xiàn)氣促等癥狀，復(fù)查支氣管纖維鏡后見原肉芽組織增生部位再次有肉芽形成，再次冷凍切除處理后好轉(zhuǎn)，此后6個月內(nèi)多次復(fù)查支氣管纖維鏡，雖有一定程度的吻合口瘢痕增生，但管腔無狹窄，心包片固定，不隨呼吸運動而擺動。氣管滑動成型者5例，為本組近期所開展手術(shù)，死亡1例，術(shù)后24 h支氣管纖維鏡檢查顯示氣管管腔內(nèi)無明顯狹窄，術(shù)后血氣滿意，第3天突發(fā)心跳呼吸驟停，復(fù)蘇后超聲檢查顯示左肺動脈扭曲、開口狹窄，復(fù)蘇后血流動力難以維持，數(shù)小時后死亡，無尸體解剖資料；其余4例均于術(shù)后3 d內(nèi)支氣管顯微鏡檢查評估后脫機，術(shù)后2周出現(xiàn)不同程度的氣促，復(fù)查支氣管顯微鏡顯示氣管腔橫切面形態(tài)呈前后方向的橢圓形，位于氣管內(nèi)壁兩側(cè)的吻合口有不同程度的瘢痕肉芽、導(dǎo)致管腔橫徑狹小，經(jīng)多次冷凍處理輔以球囊擴張后氣管腔恢復(fù)圓形結(jié)構(gòu)，1個月后復(fù)查氣管內(nèi)壁有數(shù)處瘢痕增生，最后一次鏡下治療后6個月復(fù)查顯示氣管無明顯狹窄，腔內(nèi)基本光滑平整，暫無術(shù)后1年以上隨訪結(jié)果。

討 論

PAS為罕見心血管畸形，一般認(rèn)為其自然預(yù)后較為兇險［6，7］。但目前暫無大樣本的臨床研究揭示PAS的自然預(yù)后；本文所報道的病例，術(shù)前左肺動脈血流動力學(xué)基本正常、均合并有不同程度的氣管狹窄，這一臨床特點與大多數(shù)PAS外科處理的臨床報道相似，因此可以認(rèn)為PAS所合并的氣管狹窄是影響其自然預(yù)后的關(guān)鍵因素，也是影響其手術(shù)預(yù)后的關(guān)鍵因素。我國臺灣學(xué)者［8］使用便攜式超聲篩查了186 213例7～14歲的學(xué)齡兒童，發(fā)現(xiàn)了11例PAS，由此計算的發(fā)病率為 5．9／100 000，這個發(fā)病率可能低估了新生兒、嬰幼兒的PAS發(fā)病情況，但又提示有部分未在嬰幼兒期處理的PAS患兒可存活至學(xué)齡期，甚至成人期。

本組采用胸骨正中切口體外循環(huán)下手術(shù)，先完成左肺動脈移植后再考慮是否行進一步氣管成形手術(shù)［5］。結(jié)合術(shù)前呼吸困難的表現(xiàn)，CT、支氣管纖維鏡等檢查結(jié)果，術(shù)前一般可對是否行下一步氣管成形作出初步判斷。術(shù)中首先游離氣管下段并顯露右肺動脈及其后方的左肺動脈起始部，再肝素化，轉(zhuǎn)流后再行左肺動脈－肺動脈主干吻合；行該吻合時需注意在肺動脈主干的中下部作吻合，避免吻合口的扭曲成角。本組1例氣管滑動成型的患兒術(shù)后第3天突發(fā)心跳驟停死亡，回顧分析手術(shù)視頻時發(fā)現(xiàn)左肺動脈－肺動脈主干吻合口位置過高，左肺動脈顯得冗長，體外循環(huán)停機、心臟充血后左肺動脈于吻合口處出現(xiàn)折疊成角，這可能是導(dǎo)致患者死亡的原因。外科醫(yī)師在進行血管吻合時，往往注意無張力吻合，于是在游離左肺動脈時會盡可能游離至肺門水平、甚至左肺動脈分叉處更遠(yuǎn)的水平；本研究的經(jīng)驗是PAS患兒的左肺動脈自氣管后方拖出來后、心包腔內(nèi)略向左游離即可，其長度足夠無張力吻合，而將吻合口置于肺動脈主干中下部（即動脈韌帶或動脈導(dǎo)管起始部近心端少許）是預(yù)防術(shù)后左肺動脈扭曲成角的技術(shù)要點。

左肺動脈移植后，其對氣管的卡壓已解除，氣管受左肺動脈牽拉而向左移位也可得到糾正，故氣管內(nèi)徑可能得到彈性擴張，氣道壓也可能明顯下降。此時需再次評估是否做進一步的氣管成形手術(shù)。除術(shù)前的預(yù)判外，本組還依據(jù)左肺動脈移植前后氣道壓的變化來綜合判斷是否進一步行氣管成形手術(shù)。本組有6例在左肺動脈移植后，氣管以垂直方向向下走形、雙側(cè)支氣管夾角正常、2．8 mm外徑的支纖鏡能順利進入，氣道峰壓及平均壓明顯下降，故未作進一步的氣管干預(yù)處理，且預(yù)后滿意。這一結(jié)果提示PAS合并氣管狹窄（甚至LSTS）的患兒并不一定要求氣管的特殊處理，部分患兒單獨左肺動脈移植術(shù)也有望獲得滿意的中遠(yuǎn)期療效，韓國學(xué)者也發(fā)表過類似的觀點［9］。還有小樣本的研究顯示重度氣管狹窄，甚至合并多發(fā)CTR改變的患兒，其氣管內(nèi)徑可望在數(shù)年內(nèi)增長，且其增長速度快于正常兒童，這一研究結(jié)果也支持上述觀點［10］。

新生兒、嬰幼兒氣管手術(shù)難度較大，預(yù)后報道不一。正常新生兒氣管內(nèi)徑約4 mm，2歲以內(nèi)兒童氣管前后徑約5 mm，橫徑約6 mm［11］，而出現(xiàn)呼吸困難的PAS患兒其氣管內(nèi)徑往往縮窄至正常水平的50%以上，故在細(xì)小的氣管上操作極為困難；同時氣管的切割縫合術(shù)后，局部不可避免地有不同程度的肉芽瘢痕形成，導(dǎo)致術(shù)后再狹窄，這就要求術(shù)后須有支氣管纖維鏡鏡下冷凍治療和（或）擴張?zhí)幚?，而且往往是多次鏡下處理。上述手術(shù)操作困難、術(shù)后瘢痕增生再狹窄、以及術(shù)后狹窄的氣管有望自行生長等多方面的因素造成了外科醫(yī)師對氣管成形手術(shù)的爭議與慎重態(tài)度。但更多的學(xué)者認(rèn)為有呼吸困難，甚至呼吸衰竭、反復(fù)肺部感染的PAS合并LSTS的患兒，還是應(yīng)在心胸外科、內(nèi)兒科等多學(xué)科的配合下積極手術(shù)，并且隨著外科技術(shù)的進步及治療團隊經(jīng)驗的提升，氣管狹窄、尤其是LSTS的手術(shù)預(yù)后有顯著提高［4，12］。

在氣管成形方面，本組先后使用狹窄端切除－端端吻合（2例）、狹窄段縱行切開自體心包補片增寬（2例）及氣管滑動成形（5例）等3種技術(shù)手段。從有限的手術(shù)例數(shù)總結(jié)，本組認(rèn)為狹窄段切除－端端吻合技術(shù)相對簡單，但適用范圍較小，如切除長度超過5～6枚氣管軟骨環(huán)、而又未做廣泛氣管游離就可能導(dǎo)致局部吻合口張力高?？v行切開加自體心包片補片增寬，術(shù)后心包片反?；顒与y以避免，有報道自體心包片加用肋軟骨可緩解反?；顒樱狙芯繘]有相關(guān)經(jīng)驗［3］；本組2例自體心包片增寬，其中1例為再次手術(shù)者采用，患兒死亡，考慮原因為該例LSTS范圍廣泛，狹窄畸形矯治不徹底；本研究采用自體心包片懸吊于升主動脈后壁的主動脈外膜上，僅1例存活，其中遠(yuǎn)期療效尚未證實。

氣管滑動成形近年來應(yīng)用日益增多，一般認(rèn)為其療效優(yōu)于其他手術(shù)方式，滑動成形的基本原理是將LSTS于中點部位橫斷后，分別于狹窄段氣管前、后壁縱行切開，再上、下兩段相向滑動靠攏并吻合［13］。理論上，滑動成形后氣管周長及內(nèi)徑均可增加一倍，但該技術(shù)手術(shù)操作復(fù)雜、難度較大，手術(shù)時間長。我們的體會主要有以下幾點：①氣管充分游離是滑動成形的關(guān)鍵，手術(shù)體位為伸頸仰臥位，消毒范圍達(dá)下頜部，消毒鋪巾需考慮到麻醉組及內(nèi)鏡組成員的插管方便，胸部正中切口需向上達(dá)到甲狀腺水平，向上游離氣管也需達(dá)到甲狀腺水平，必要時可將甲狀腺峽部切斷以增加氣管活動度，向下游離氣管需達(dá)隆突水平，甚至支氣管游離至肺門水平，必要時可考慮心臟停跳排空后再做相應(yīng)游離，游離氣管時注意側(cè)方氣管筋膜組織適當(dāng)保留，注意保護左側(cè)喉返神經(jīng)，該神經(jīng)一般清晰可見，嬰幼兒氣管全程充分游離后，再輔以適當(dāng)?shù)那i體位，可基本無張力完成最大限度的滑動成形；②參照文獻，LSTS中部橫斷，上段氣管后壁縱行切開、下段氣管前壁縱行切開，切開后術(shù)者雙手持鑷子將切斷的氣管軟骨外翻整形，可使切開的氣管腔呈C型，便于滑動吻合及吻合后氣管腔形態(tài)調(diào)整［13］；③選用可吸收6－0微橋線間斷縫合，外翻縫合可最大限度減少術(shù)后吻合口瘢痕肉芽增生，吻合后注意保持氣管垂直下行，以便于術(shù)后支氣管纖維鏡檢查及鏡下治療。

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Surgical treatment of pulmonary artery sling with tracheal stenosis in children：a report of 15 cases．

Zhou Wenwu1，Wu Ming1，Zhang Zhigong1，Cheng Fei1，Zhou Yafu1，Chen Renwei2，Liu Pingbo2．
1．Department of Cardiothoracic Surgery，Hunan Provincial People's Hospital，Changsha 410005，China；2．Department of Cardiothoracic Surgery，Hunan Children's Hospital，Changsha 410007，China．Corresponding author：Zhang Zhigong，Email：long＿bow＠163．com

ObjectiveTo summarize the clinical experiences of surgicalmanagement of pulmonary artery sling（PAS）with tracheal stenosis in children．M ethodsFrom July 2010 to October 2016，16 PAS children with tracheal stenosis underwent corrective operations．And clinical data ofoperative techniques and surgical outcomeswere reviewed retrospectively．ResultsThemean operative age was15months．All children underwent left pulmonary re-implantation with cardiopulmonary bypass and 6 had no further tracheoplasty．And 3 different techniques of tracheoplasty were used，including slide tracheoplasty（n＝5），tracheal resection＆end-to-end anastomose（n＝2）and autologous pericardium patch enlargement（n＝2）．The operativemortality was 13．3% （2／15）．One dies after autologous pericardium patch enlargement and another due to slide tracheoplasty．ConclusionSurgicalmanagement is challenging for PASwith tracheal stenosis．The surgical outcomes for left pulmonary re-implantation alone are acceptable in children withmild ormoderate tracheal stenosis．However，slide tracheoplasty is required for some cases with severe long-segment tracheal stenosis．

Pulmonary Artery Sling；Tracheal Stenosis；Surgical Procedures，Operative

10．3969／j．issn．1671—6353．2017．06．013

1．湖南省人民醫(yī)院心胸外科（湖南省長沙市，410005）；2．湖南省兒童醫(yī)院心胸外科（湖南省長沙市，410007）

張志功，Emai：long＿bow＠163．com

2017—03—27）

本文引用格式：周文武，伍明，張志功，等．手術(shù)治療肺動脈吊帶合并氣管狹窄15例的療效分析［J］．臨床小兒外科雜志，2017，16（6）：583—587．

10．3969／j．issn．1671—6353．2017．06．013．

Citing this article as：Zhou WW，Wu M，Zhang ZG，et al．Surgical treatment of pulmonary artery sling with tracheal stenosis in children：a reportof15 cases［J］．JClin Ped Sur，2017，16（6）：583—587．DOI：10．3969／j．issn．1671—6353．