張迪 蘇丹 胡邦 彭慧 任東林

經(jīng)骶尾入路手術(shù)治療43例骶前發(fā)育性囊腫的療效分析

張迪 蘇丹 胡邦 彭慧 任東林

目的 總結(jié)骶前發(fā)育性囊腫的臨床特點(diǎn)及探討經(jīng)骶尾入路手術(shù)的治療效果。方法 回顧性分析中山大學(xué)附屬第六醫(yī)院于2007年8月至2016年8月經(jīng)骶尾入路手術(shù)治療的43例骶前發(fā)育性囊腫患者的臨床資料。結(jié)果 本次研究中，男性4例，女性39例，臨床癥狀不典型，在最終確診前有16例患者曾被誤診。手術(shù)治療均采用經(jīng)骶尾入路，手術(shù)時(shí)間為（125±43）min，術(shù)中出血量為（157±56）ml，術(shù)中32例患者切除尾骨，4例患者切除部分骶骨及尾骨。術(shù)后傷口感染2例（4.6%）。術(shù)后病理結(jié)果：尾腸囊腫15例，表皮樣囊腫9例，畸胎瘤14例，皮樣囊腫4例，惡性畸胎癌1例。術(shù)后所有患者均獲得隨訪，平均隨訪時(shí)間45（6~74）月，有1例患者復(fù)發(fā)，復(fù)發(fā)率2.3%。結(jié)論 骶前發(fā)育性囊腫患者癥狀不典型，初診時(shí)易被誤診，經(jīng)骶尾入路手術(shù)可以治療大多數(shù)骶前發(fā)育性囊腫，手術(shù)創(chuàng)傷小，出血少，明顯降低了術(shù)后的并發(fā)癥。

骶前發(fā)育性囊腫； 誤診； 經(jīng)骶尾入路手術(shù)

骶前腫瘤也稱直腸后腫瘤，是發(fā)生在骶前間隙的一種組織來源多樣的少見腫瘤。發(fā)病率極低，多個(gè)大型治療中心報(bào)道其發(fā)病率僅為1/40 000［1］，其中以發(fā)育性囊腫最為常見。根據(jù)其不同的來源胚層，骶前發(fā)育性囊腫可分為表皮樣囊腫、皮樣囊腫、尾腸囊腫及畸胎瘤。由于其位置深在，成無痛性生長多見，缺乏典型的臨床癥狀，常常與肛周感染性疾病、骶尾部藏毛竇等疾病難以鑒別。骶前間隙是一個(gè)潛在間隙，周圍毗鄰結(jié)構(gòu)復(fù)雜，外科處理非常困難。合適的手術(shù)入路不但可徹底切除囊腫，而且并發(fā)癥少。本研究通過對中山大學(xué)附屬第六醫(yī)院肛腸外科2007年8月至2016年8月期間收治的43例骶前發(fā)育性囊腫進(jìn)行回顧性分析，探討經(jīng)骶尾入路手術(shù)的適應(yīng)證、操作注意事項(xiàng)和并發(fā)癥的情況。

資料與方法

一、 一般資料

中山大學(xué)附屬第六醫(yī)院肛腸外科在2007年8月至2016年8月期間收治骶前發(fā)育性囊腫患者43例。其中男性4例，女性39例，男女比例1：10.3。患者確診時(shí)的中位年齡是36.5（18~62）歲；平均病程8（2~30）月。其中有21例患者是從外院轉(zhuǎn)診至中山大學(xué)附屬第六醫(yī)院，有16例患者術(shù)前曾被誤診為肛瘺、肛周膿腫、藏毛竇等而接受手術(shù)治療。

二、 臨床表現(xiàn)

本組患者中有3例沒有任何癥狀（7.0%），在常規(guī)體檢時(shí)被發(fā)現(xiàn)，24例患者表現(xiàn)為骶尾部的脹痛不適（55.8%），7例患者表現(xiàn)為肛周或骶尾部異常流液的竇道（16.3%），6例患者表現(xiàn)為排便困難（13.9%），3例患者表現(xiàn)為尿頻（7.0%）。28例患者通過肛門指檢可以觸到直腸后方的腫物（65.1%），質(zhì)軟有輕壓痛，6例患者可以發(fā)現(xiàn)肛門后方的小凹（13.9%）。

三、 診斷方法

所有患者均接受盆腔磁共振（magnetic resonance imaging，MRI）檢查，12例患者接受盆腔CT檢查，7例患者接受經(jīng)直腸超聲檢查，均可以明確診斷。MRI不但可以進(jìn)一步顯示囊腫的數(shù)量、大小、形態(tài)和邊界的情況，還可以評估骶骨和囊腫的位置關(guān)系，所有患者的囊腫均位于骶3平面以下。

四、 手術(shù)方式

43例患者術(shù)前均常規(guī)行腸道準(zhǔn)備，術(shù)前預(yù)防性使用抗生素，（1）腰硬聯(lián)合麻醉下取俯臥折刀位，寬膠帶牽開臀部；（2）取骶尾旁切口入路，根據(jù)囊腫的位置，決定切口是偏向肛緣左側(cè)還是右側(cè)；（3）逐層切開皮膚、皮下脂肪，充分顯露肛門外括約肌、肛尾韌帶、恥骨直腸肌及肛提?。唬?）橫向離斷肛尾韌帶，必要時(shí)可以切除尾骨甚至部分骶骨以暴露術(shù)野，縱行切開肛提肌筋膜和肌肉，進(jìn)入骶前間隙，暴露囊腫；（5）沿著囊腫的包膜仔細(xì)分離囊腫與周圍組織的粘連，盡量采用銳性分離的方法，術(shù)中交替采用電刀和超聲刀可以減少出血，保持創(chuàng)面干潔；（6）如果囊腫與直腸壁緊密粘連，一定要小心分離以避免損傷直腸后壁， 必要時(shí)可以將手指插入肛門內(nèi)做指引，在直腸內(nèi)壓迫頂起囊腫以助暴露和分離；（7）當(dāng)囊腫體積大或者合并感染時(shí)，往往壁薄易破，吸除所有囊液，防止污染手術(shù)創(chuàng)面，同時(shí)一定要仔細(xì)將所有囊壁全部徹底切除；（8）完整切除整個(gè)囊腫后，可以根據(jù)具體情況間斷縫合修復(fù)肛提肌，如缺損過大時(shí)，可以采用生物補(bǔ)片減少縫合張力；（9）徹底止血后，充分沖洗創(chuàng)面，放置負(fù)壓引流管密閉持續(xù)負(fù)壓吸引；（10）逐層關(guān)閉手術(shù)切口。

五、 隨訪

術(shù)后的隨訪主要采用門診復(fù)查和電話隨診的方式，術(shù)后前3年內(nèi)每半年復(fù)查1次，隨后每1年復(fù)查一次，如果隨訪過程發(fā)現(xiàn)復(fù)發(fā)的跡象，則進(jìn)一步采用肛門指診和盆腔MRI結(jié)合的方式進(jìn)行隨診。

六、 觀察指標(biāo)

記錄所有患者的手術(shù)時(shí)間、術(shù)中出血量，術(shù)中切除尾骨和骶骨的情況、術(shù)中直腸損傷的情況、術(shù)中囊腫破裂的情況以及術(shù)后引流拔出的時(shí)間、術(shù)后切口感染的情況。隨訪過程中觀察記錄患者有無復(fù)發(fā)，并記錄復(fù)發(fā)的時(shí)間。

七、 統(tǒng)計(jì)學(xué)分析

采用SPSS17.0軟件進(jìn)行統(tǒng)計(jì)分析，計(jì)量資料以x±s表示，計(jì)數(shù)資料以百分率的形式表示。

結(jié) 果

43例患者均采用經(jīng)骶尾入路手術(shù)。手術(shù)時(shí)間為（125±43）min，術(shù)中出血量為（157±56）ml，均沒有在術(shù)中輸血治療。術(shù)中32例患者切除尾骨（74.4%），4例切除骶4以下骶骨（9.3%），術(shù)中均未損傷直腸，有7例患者在術(shù)中出現(xiàn)囊腫破裂情況（16.3%）。術(shù)后引流管拔除時(shí)間為3~7天，平均5.5天。術(shù)后有2例患者出現(xiàn)切口感染（4.6%），經(jīng)過敞開引流痊愈，其余患者切口均I期愈合。囊腫大小不等，直徑最小1 cm，最大達(dá)12 cm，平均4 cm。術(shù)后病理報(bào)告提示：尾腸囊腫15例（34.8%），表皮樣囊腫9例（20.9%），畸胎瘤14例（32.6%），皮樣囊腫4例（9.3%），惡性畸胎癌1例（2.3%）。

術(shù)后所有患者都獲得隨訪，隨訪時(shí)間6~74個(gè)月，平均45個(gè)月。有1例患者復(fù)發(fā)，復(fù)發(fā)率為2.3%。該患者的病理診斷為惡性畸胎癌，術(shù)后半年復(fù)查MRI時(shí)發(fā)現(xiàn)局部復(fù)發(fā)，未發(fā)現(xiàn)遠(yuǎn)處轉(zhuǎn)移和局部臟器侵犯，再次經(jīng)骶尾入路手術(shù)切除病灶，目前一直密切隨訪，已經(jīng)23個(gè)月，未發(fā)現(xiàn)再次復(fù)發(fā)的跡象。

討 論

骶前間隙的胚胎學(xué)來源比較復(fù)雜，含有的胚胎干細(xì)胞有分化成三胚層細(xì)胞的潛能，因此有多種類型的腫瘤可在此處發(fā)生，其中又以骶前發(fā)育性囊腫最為常見［2］。多見于女性，可能與育齡女性經(jīng)常要接受婦科檢查相關(guān)。本研究中絕大多數(shù)患者為女性，男女比例為1：10.3。骶前發(fā)育性囊腫絕大多數(shù)是良性的，部分有惡變傾向，其中惡變率最高的是畸胎瘤，骶前畸胎瘤在成人的惡變率高達(dá)40~50%［3］。

骶前發(fā)育性囊腫起病隱匿，位置深在，早期診斷較為困難。臨床癥狀不典型，常常由于囊腫的壓迫和感染表現(xiàn)為骶尾部或者肛周的疼痛。肛門后方的小凹是骶前發(fā)育性囊腫的重要體征，即特征性的“酒窩征”，本研究中有6例（14.0%）患者存在“酒窩征”。以上這些癥狀體征往往與肛周感染性疾病或骶尾部藏毛竇難以鑒別。2003年Singer等［4］報(bào)道了7例骶前發(fā)育性囊腫的患者在最后確診前都曾被誤診為肛周感染性疾病、藏毛竇、精神性疾病等疾病，每個(gè)患者因誤診平均接受了4.1次的有創(chuàng)治療。本研究中有16例患者在最終確診前曾被誤診，最常被誤診的疾病包括肛瘺、肛周膿腫、藏毛竇等。Hobson等［5］認(rèn)為，雖然發(fā)病率低，但每個(gè)結(jié)直腸外科醫(yī)生在職業(yè)生涯中至少有一次機(jī)會(huì)遇到骶前發(fā)育性囊腫的患者，因此當(dāng)在臨床上遇到久治不愈的肛瘺時(shí)，要警惕骶前發(fā)育性囊腫的可能。

肛門指診是最簡便易行的診斷方法。文獻(xiàn)報(bào)道通過肛門指檢可發(fā)現(xiàn)67~100%的骶前腫瘤［6-7］。經(jīng)直腸彩超、CT、MRI等手段均可以明確診斷。相比其他檢查，MRI的優(yōu)勢更明顯，不但能描述囊腫的性狀和大小，還可以評估囊腫和骶骨的位置關(guān)系，這對于手術(shù)入路的選擇至關(guān)重要［8］。因此，建議懷疑骶前發(fā)育性囊腫的患者至少接受一次盆腔MRI檢查。

骶前發(fā)育性囊腫一經(jīng)發(fā)現(xiàn)，需要積極的手術(shù)治療，主要基于以下幾點(diǎn)理由：首先，囊腫有惡變的可能；其次，囊腫可能會(huì)繼發(fā)感染，從而增加徹底切除的難度，術(shù)后感染和復(fù)發(fā)的風(fēng)險(xiǎn)也會(huì)相應(yīng)增加；最后，早期沒有處理的囊腫會(huì)逐漸增大到體積巨大，使完整切除變得更加困難。

骶前間隙位置特殊，解剖關(guān)系復(fù)雜，手術(shù)入路的選擇直接影響到切除效果。常用的手術(shù)入路包括前入路（經(jīng)腹）、后入路（經(jīng)骶尾）和腹會(huì)陰聯(lián)合入路。關(guān)于各種手術(shù)入路選擇，國內(nèi)外并沒有統(tǒng)一的標(biāo)準(zhǔn)。孟榮貴等認(rèn)為，直徑<8.0 cm、距肛門＜7.0 cm以下的骶前腫瘤適合采用經(jīng)骶尾入路手術(shù)［9］。國外一些學(xué)者提出了根據(jù)骶骨和骶前腫瘤位置關(guān)系來決定手術(shù)入路的觀點(diǎn)，如果腫瘤的上界未超過骶3平面，宜采用經(jīng)骶尾入路手術(shù)［10］。

本次研究中所有囊腫的上界均未超過骶3平面，適合采用經(jīng)骶尾入路，手術(shù)時(shí)根據(jù)術(shù)前影像學(xué)確定囊腫位置，可以選擇偏左或偏右手術(shù)切口。經(jīng)骶尾入路的優(yōu)勢主要有：（1）對于中低位的骶前囊腫，經(jīng)骶尾入路具有空間大、暴露好的優(yōu)勢，必要的時(shí)候可以通過切除尾骨、甚至部分骶骨來更加充分的暴露囊腫，本次研究中有32例患者切除了尾骨，4例患者切除了骶4以下骶骨；（2）手術(shù)可以采用腰硬聯(lián)合麻醉，而不像經(jīng)腹手術(shù)必須采用全身麻醉的方式，術(shù)后恢復(fù)快，無腸粘連等常見的腹部手術(shù)術(shù)后并發(fā)癥；（3）經(jīng)骶尾入路相對于經(jīng)腹入路可以更好地保護(hù)直腸避免受損，尤其當(dāng)囊腫并發(fā)感染時(shí)，會(huì)與直腸后壁緊密粘連，隨時(shí)采用直腸指檢做引導(dǎo)和檢查可以最大限度地減少直腸壁的損傷，本次研究中43例患者平均出血157 ml，無一例出現(xiàn)直腸壁損傷。

原則上應(yīng)盡量在書中完整切除骶前發(fā)育性囊腫，但當(dāng)囊腫并發(fā)感染時(shí)，由于炎癥粘連等因素，部分囊腫在分離過程中容易出現(xiàn)破裂。本次研究中有7例患者術(shù)中分離過程中出現(xiàn)囊腫的破裂，但術(shù)中徹底沖洗吸出破裂的囊壁組織，術(shù)后只有2例患者出現(xiàn)切口感染，最終通過敞開換藥獲得切口痊愈。

綜上所述，骶前發(fā)育性囊腫是臨床上的少見疾病，因其癥狀不典型，常被誤診而接受不恰當(dāng)?shù)氖中g(shù)治療。詳細(xì)的體格檢查和盆腔MRI有助于明確診斷和確定手術(shù)設(shè)計(jì)。通過術(shù)前MRI評估，囊腫上緣低于骶3平面的病例適合經(jīng)骶尾入路進(jìn)行手術(shù)治療。經(jīng)骶尾入路顯露好，創(chuàng)傷小，并發(fā)癥少，是一種治療骶前發(fā)育性囊腫的安全、有效的術(shù)式。對于一些極為復(fù)雜的病例，單獨(dú)由肛腸外科醫(yī)師處理是不夠的，骨科、病理科及放射科的協(xié)作有助于術(shù)前明確診斷，同時(shí)能夠盡最大可能保證手術(shù)操作的順利進(jìn)行。如何在診治骶前發(fā)育性囊腫中開展多學(xué)科協(xié)作值得進(jìn)一步探索。

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Transsacrococcygeal approach for the management of presacral developmental cysts: experience of 43 cases

Zhang Di, Su Dan, Hu Bang, Peng Hui, Ren Donglin.
Department of Chinese Integrative Medicine Anorectal Surgery, The Sixth Aff i liated Hospital, Sun Yat-sen University, Guangzhou 510655, China

Ren Donglin, Email: rendl111@163.com

Objective To summarize the clinical features of presacral developmental cysts and investigate the therapeutic effect of transsacrococcygeal approach. Methods Clinical data of 43 patients with presacral developmental cysts underwent transsacrococcygeal approach from August 2007 to August 2016 was retrospectively analyzed. Results In this group，four male and 39 female patients were included. The clinical presentations were nonspecif i c and sixteen patients were misdiagnosed before the correct diagnosis was made. All patients were treated with tanssacrococcygeal approach. The operative duration was (125±43)min and the blood loss of each operative approach was (157±56) ml. Coccygectomy was performed in 32 patients and partial sacral resection was performed in four patients. The surgical incision infection occurred in two patients (4.6%). Postoperative pathological fi ndings∶ fi fteen patients had tailgut cysts, nine patients had epidermoid cysts, fourteen patients had teratomas, four patients had dermoid cysts and one patient had malignant teratocarcinoma. The patients were followed up for 6~74 months (mean, 45 months) and the tumor relapsed in one patient (2.3%). Conclusions The clinical presentations were nonspecif i c and patients with presacral developmental cysts were easily misdiagnosed at fi rst visit. Transsacrococcygeal approach can be used to manage majority of presacral developmental cysts with less blood loss and lower complication rate.

Presacral developmental cysts; Misdiagnosis; Transsacrococcygeal approach

10.3877/cma.j.issn.2095-3224.2017.06.013

510655，中山大學(xué)附屬第六醫(yī)院中西醫(yī)結(jié)合肛腸外科

任東林，Email：rendl111@163.com

2017-10-12）

楊明）

張迪, 蘇丹, 胡邦, 等.經(jīng)骶尾入路手術(shù)治療43例骶前發(fā)育性囊腫的療效分析[J/CD].中華結(jié)直腸疾病電子雜志, 2017,6(6)∶ 506-509.