曾佳玲，張 紅

?

·個(gè)案報(bào)告·

惡性卵巢甲狀腺腫合并甲狀腺功能異常一例報(bào)道并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

曾佳玲，張 紅

目的 分析惡性卵巢甲狀腺腫合并甲狀腺功能異?；颊叩呐R床表現(xiàn)、實(shí)驗(yàn)室檢查結(jié)果，進(jìn)一步加深對(duì)本病的認(rèn)識(shí)。方法 回顧性分析廣西醫(yī)科大學(xué)第四附屬醫(yī)院2015-04-29收住的1例惡性卵巢甲狀腺腫合并甲狀腺功能異常的罕見病例，同時(shí)通過檢索卵巢甲狀腺腫合并甲狀腺功能異常的文獻(xiàn)，進(jìn)一步了解并認(rèn)識(shí)此疾病。結(jié)果 卵巢甲狀腺腫多見于圍絕經(jīng)期女性，單側(cè)為主，一般為良性，惡性少見，全身多處轉(zhuǎn)移更罕見，本例患者發(fā)病年齡與文獻(xiàn)相符，表現(xiàn)為高度惡性并全身多處轉(zhuǎn)移，同時(shí)合并甲狀腺功能異常，屬臨床極罕見病例。結(jié)論 卵巢甲狀腺腫可以導(dǎo)致甲狀腺功能亢進(jìn)，其產(chǎn)生的甲狀腺素可能來源于：高功能卵巢甲狀腺組織、高功能甲狀腺和卵巢甲狀腺組織同時(shí)存在、甲狀腺組織分泌合并無功能卵巢甲狀腺腫；由卵巢甲狀腺腫導(dǎo)致的甲狀腺功能亢進(jìn)應(yīng)該表現(xiàn)為盆腔攝碘率高而頸部攝碘率低；卵巢甲狀腺腫合并甲狀腺功能亢進(jìn)的診斷較困難，多因反復(fù)復(fù)發(fā)的甲狀腺功能亢進(jìn)而引起重視，無功能性卵巢甲狀腺腫更易引起漏診；功能性卵巢甲狀腺類似于異位甲狀腺高功能腺瘤，其可分泌甲狀腺激素，從而抑制甲狀腺本身功能，但卵巢甲狀腺腫以分泌三碘甲狀腺原氨酸(T3)為主，可出現(xiàn)總?cè)饧谞钕僭彼?TT3)、游離三碘甲狀腺原氨酸(FT3)水平升高，促甲狀腺素(TSH)、總甲狀腺素(TT4)、游離甲狀腺素(FT4)水平降低等異常甲狀腺功能表現(xiàn)，但還需進(jìn)一步研究證實(shí)。

卵巢甲狀腺腫；甲狀腺功能亢進(jìn)癥；病例報(bào)告；歷史文獻(xiàn)

曾佳玲，張紅.惡性卵巢甲狀腺腫合并甲狀腺功能異常一例報(bào)道并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)[J].中國全科醫(yī)學(xué)，2016，19(32)：4002-4008.[www.chinagp.net]

ZENG J L，ZHANG H.Coexistence of thyroid dysfunction and malignant struma ovarii:one case report and literature review[J].Chinese General Practice，2016，19(32)：4002-4008.

卵巢甲狀腺腫為起源于三胚層生殖細(xì)胞的卵巢成熟畸胎瘤[1]，占成熟卵巢畸胎瘤不足5%，常見報(bào)道為2.0%～4.8%[2-6]，其大部分為甲狀腺組織，多為單側(cè)良性占位，一般為無功能性[7-8]；任何年齡段均可發(fā)病，極少發(fā)生惡變，惡變率僅為1%～2%，50歲以上惡變率也低于5%[9-10]，即使是惡性病例也很少發(fā)生轉(zhuǎn)移，惡性卵巢甲狀腺腫僅有5%～10%發(fā)生轉(zhuǎn)移[11-13]；其所導(dǎo)致甲狀腺功能亢進(jìn)屬于甲狀腺功能亢進(jìn)病因中的極罕見類型，5%～15%的卵巢甲狀腺腫可合并甲狀腺功能亢進(jìn)[7，14-18]。本文報(bào)道廣西醫(yī)科大學(xué)第四附屬醫(yī)院收治的1例惡性卵巢甲狀腺腫合并甲狀腺功能異常并全身多處轉(zhuǎn)移患者，因其異常的甲狀腺功能亢進(jìn)表現(xiàn)目前尚未見文獻(xiàn)描述，特報(bào)道如下。

1 病例簡介

患者，女，46歲，已婚，因“甲狀腺功能異常6年，腹圍增加2年，下腹脹半年余”于2015-04-29入本院。2009年患者無明顯誘因下出現(xiàn)陣發(fā)性心悸伴手顫、易饑餓，站立時(shí)下肢顫動(dòng)等不適，2009-03-18在外院查甲狀腺功能示甲狀腺功能亢進(jìn)(具體甲狀腺功能指標(biāo)水平見表1)；甲狀腺彩超未見異常；甲狀腺球蛋白抗體(TGAb)618 U/ml(參考范圍<115 U/ml)，甲狀腺球蛋白(TG)>500.0 μg/L(參考范圍1.4～78.0 μg/L)，抗甲狀腺過氧化物酶抗體(TPOAb)17 U/ml(參考范圍<34 U/ml)，甲狀腺攝碘率:3 h 3.6%、24 h 5.3%，診斷為“甲狀腺功能亢進(jìn)”。予抗甲狀腺功能亢進(jìn)治療，多次查反三碘甲狀腺原氨酸(rT3)0.13～0.18 nmol/L(參考范圍0.54～1.46 nmol/L)，抗甲狀腺功能亢進(jìn)治療后即出現(xiàn)甲狀腺功能異常，2009年7月—2012年8月反復(fù)調(diào)整治療方案，甲狀腺功能指標(biāo)水平仍異常(具體情況及治療詳見表1)。2013年停用抗甲狀腺功能亢進(jìn)藥物及優(yōu)甲樂(左甲狀腺素鈉片)，近2年來發(fā)現(xiàn)腹圍逐漸增加伴下腹脹痛、隱痛，2015年4月外院查B超提示盆腔巨大包塊；全腹CT平掃及增強(qiáng)提示：(1)附件原發(fā)性惡性腫瘤并盆腔、腹腔及肝臟多發(fā)轉(zhuǎn)移瘤；少量腹腔積液；(2)右肺中葉及雙肺下葉小結(jié)節(jié)，疑為轉(zhuǎn)移瘤；(3)雙側(cè)腋窩淋巴結(jié)增大；(4)子宮肌瘤，惡性腫瘤侵犯未能除外。查腫瘤標(biāo)志物提示：糖類抗原125(CA125)74 U/ml(參考范圍0～35 U/ml)。2015-04-17外院行盆腔腫瘤穿刺活檢術(shù)，術(shù)后病理提示：甲狀腺組織，符合甲狀腺腫改變；免疫組化：TG(+)。

既往孕2產(chǎn)1，人流1次，順產(chǎn)1子，放置宮內(nèi)節(jié)育器數(shù)年，末次月經(jīng)2015-04-20；有高尿酸血癥及高胰島素血癥病史；2006年發(fā)現(xiàn)右側(cè)附件囊腫，行附件囊腫切除術(shù)，術(shù)后病理示平滑肌瘤，考慮診斷右側(cè)卵巢甲狀腺腫，術(shù)前、術(shù)后未見甲狀腺功能異常。入院查體:36.9 ℃，心率100次/min，呼吸20次/min，血壓106/73 mm Hg(1 mm Hg=0.133 kPa)，全身淺表淋巴結(jié)未捫及腫大，甲狀腺無腫大，心、肺檢查未見異常，腹稍膨，下腹部可見4個(gè)腹腔鏡術(shù)口，腹尚軟，全腹無壓痛及反跳痛，下腹可觸及一質(zhì)硬腫物，大小200 mm×100 mm，光滑、邊界清、活動(dòng)欠佳，無壓痛。入院后相關(guān)檢查：甲狀腺功能檢查：TGAb 624 U/ml，TG>500.0 μg/L，TPOAb 11 U/ml，促甲狀腺素(TSH) 0.02 mU/L(參考范圍0.27～4.20 mU/L)，總?cè)饧谞钕僭彼?TT3) 4.6 nmol/L(參考范圍1.3～3.1 nmol/L)，總甲狀腺素(TT4) 55 nmol/L(參考范圍66～181 nmol/L)，游離三碘甲狀腺原氨酸(FT3) 11.3 pmol/L(參考范圍3.1～6.8 pmol/L)，游離甲狀腺素(FT4) 7.2 pmol/L(參考范圍12.0～22.0 pmol/L)。性激素六項(xiàng)：促黃體生成素(HLH)44.8 U/L(處于排卵期激素水平)，促卵泡激素(HFSH)21.4 U/L(處于排卵期激素水平)，催乳素(PRL)371 mU/L(參考范圍102～496 mU/L)，孕酮4.33 nmol/L(處于排卵期激素水平)，雌二醇779 pmol/L(處于排卵期激素水平)，睪酮2.45 nmol/L(參考范圍0.29～1.67 nmol/L)；CA125 71 U/ml；甲狀腺彩超未見異常(見圖1，本文圖片詳見本刊官網(wǎng)www.chinagp.net電子期刊相應(yīng)文章附件)；胸部CT平掃+增強(qiáng)掃描示：(1)雙肺多發(fā)小結(jié)節(jié)，考慮轉(zhuǎn)移瘤；(2)肝尾葉區(qū)可疑腫塊，建議進(jìn)一步檢查(見圖2)。盆腔MRI示：考慮盆腔惡性腫瘤，考慮來源于子宮可能，并盆腔、腹腔多發(fā)播散轉(zhuǎn)移(子宮前壁可見不規(guī)則分葉軟組織腫塊影，大小14.0 cm×8.0 cm×18.8 cm ，部分與小腸粘連；盆腔兩側(cè)分別見2個(gè)較大結(jié)節(jié)影，右側(cè)7.1 cm×7.6 cm×8.1 cm，左側(cè)3.8 cm×5.1 cm×6.8 cm；膀胱后壁與腫塊粘連；肝臟周圍、脾臟周圍及左側(cè)上腹部腸系膜可見多發(fā)大小不等結(jié)節(jié)影，最大4.7 cm×5.2 cm×6.3 cm)(見圖3)。全身骨掃描(ECT)未見骨轉(zhuǎn)移(見圖4)。上腹部CT平掃+增強(qiáng)示：肝臟周圍、脾臟周圍、腸系膜內(nèi)、肝門區(qū)軟組織密度影，考慮轉(zhuǎn)移瘤(見圖5)。2015-05-13行盆腔腫物活檢術(shù)，術(shù)中見：未見明顯腹腔積液，盆腹腔與大網(wǎng)膜表面可見粟粒樣及結(jié)節(jié)樣腫物，表面不規(guī)則，質(zhì)硬，直徑0.5～5.0 cm不等；大網(wǎng)膜呈餅狀、表面血管充盈，并與腹膜及腸系膜粘連致密，膀胱底、子宮雙附件無法暴露；肝臟表面、膈下密布可見質(zhì)硬結(jié)節(jié)，直徑2.5～5.0 cm不等。快速冷凍病理結(jié)果提示：(盆腔腫物)甲狀腺組織，考慮：(1)單胚層畸胎瘤(卵巢甲狀腺腫)；(2)甲狀腺癌轉(zhuǎn)移(見圖6)。術(shù)后常規(guī)病理:(盆腔腫物)送檢為甲狀腺組織，甲狀腺濾泡增生活躍，濾泡上皮細(xì)胞較擁擠，局灶可疑侵犯包膜，考慮：甲狀腺癌轉(zhuǎn)移；單胚層畸胎瘤，請(qǐng)結(jié)合臨床，并建議到上級(jí)醫(yī)院會(huì)診。多次上級(jí)醫(yī)院病理考慮：(盆腔腫瘤)符合卵巢單胚層畸胎瘤-甲狀腺腫，卵巢甲狀腺癌可能?？紤]惡性腫瘤多處轉(zhuǎn)移，建議化療，患者未同意，隨訪5個(gè)月未見繼續(xù)轉(zhuǎn)移，自行中草藥治療(具體不詳)，甲狀腺功能未恢復(fù)正常。

表1 卵巢甲狀腺腫合并甲狀腺功能異?；颊呒谞钕俟δ苤笜?biāo)水平

2 文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

檢索PubMed、MeSH terms、中國知網(wǎng)、萬方數(shù)據(jù)知識(shí)服務(wù)平臺(tái)2000年1月—2015年12月所有關(guān)鍵詞/標(biāo)題中含有卵巢甲狀腺腫/Struma ovarii字樣的文獻(xiàn)，從結(jié)果中逐一篩查出同時(shí)含有甲狀腺功能亢進(jìn)、甲狀腺功能減退的文獻(xiàn)，從中篩選出數(shù)據(jù)及文章內(nèi)容完整的文獻(xiàn)共20篇[7，14，17，19-35]，包括本例患者共23例。卵巢甲狀腺腫發(fā)病年齡在20～73歲，中位年齡為48歲，多見于中老年；均為單側(cè)病變，左側(cè)15例，右側(cè)8例；惡性病例少見，僅3例(13.0%)，惡性病例均為圍絕經(jīng)期后發(fā)生，均存在轉(zhuǎn)移，且血清TG水平明顯升高。所有患者病程1個(gè)月～10年，合并甲狀腺功能亢進(jìn)者多同時(shí)存在高代謝臨床表現(xiàn)，但均是因同時(shí)發(fā)現(xiàn)盆腔占位后手術(shù)切除占位病變病理明確診斷；所有患者中CA125水平升高8例，均為良性，存在胸、腹腔積液7例；行盆腔核酸掃描者6例，均表現(xiàn)為濃聚；除本例患者外均行手術(shù)治療，多數(shù)患者術(shù)后甲狀腺功能可恢復(fù)正常，僅少數(shù)出現(xiàn)甲狀腺功能減退(見表2)。

圖1 甲狀腺彩超未見甲狀腺大小、形態(tài)異常，血流正常

圖4 全身骨掃描(ECT)未見骨轉(zhuǎn)移

圖2 胸部CT平掃可見雙肺數(shù)個(gè)小結(jié)節(jié)影，增強(qiáng)掃描未見強(qiáng)化

圖3 盆腔MRI可見盆腔多發(fā)占位，卵巢、子宮結(jié)構(gòu)紊亂

圖5 上腹部CT平掃+增強(qiáng)可見肝臟周圍、脾臟周圍、腸系膜內(nèi)、肝門區(qū)散在結(jié)節(jié)影，增強(qiáng)掃描稍強(qiáng)化

圖6 盆腔組織病理結(jié)果提示：甲狀腺濾泡增生活躍，濾泡上皮細(xì)胞較擁擠，局灶可疑侵犯包膜(蘇木精-伊紅染色)

3 討論

卵巢甲狀腺腫是一種很罕見的腫瘤，為卵巢成熟畸胎瘤的特殊類型，20%的卵巢畸胎瘤包含有甲狀腺組織，但其中僅有1%～3%診斷為卵巢甲狀腺腫[36-38]。本研究文獻(xiàn)復(fù)習(xí)結(jié)果顯示，卵巢甲狀腺腫多發(fā)生于圍絕經(jīng)期婦女，多為良性腫瘤，臨床上可無明顯癥狀，多數(shù)患者以腹部腫塊就診，依據(jù)術(shù)后病理確診。5%～15%的患者表現(xiàn)為甲狀腺功能亢進(jìn)或甲狀腺毒癥表現(xiàn)[7，14-18，21]。

表2 卵巢甲狀腺腫合并甲狀腺功能異常患者臨床特征及主要實(shí)驗(yàn)室指標(biāo)情況

卵巢甲狀腺腫極少發(fā)生惡變，惡變率為1%～2%[39]，多見于絕經(jīng)期婦女，全身轉(zhuǎn)移更為少見，僅有5%～10%發(fā)生轉(zhuǎn)移[11-13]，但MAKANI等[40]通過文獻(xiàn)復(fù)習(xí)，發(fā)現(xiàn)惡性患者發(fā)生轉(zhuǎn)移的占5%～23%。轉(zhuǎn)移順序一般為對(duì)側(cè)卵巢、盆腔、骨、肝臟、腦和肺臟，最常見的轉(zhuǎn)移部位為腹膜、腸系膜、大網(wǎng)膜[41]。本例患者出現(xiàn)了包括肺臟、肝臟、子宮、盆腔等多處轉(zhuǎn)移，轉(zhuǎn)移范圍廣、惡性程度高。當(dāng)卵巢甲狀腺腫同時(shí)合并胸、腹腔積液，血清CA125水平升高時(shí)，應(yīng)高度懷疑惡性可能[42]，但CA125水平升高并不是作為評(píng)估良惡性的標(biāo)準(zhǔn)，文獻(xiàn)復(fù)習(xí)中2例惡性卵巢甲狀腺腫患者，血清CA125水平不高，本例患者血清CA125水平僅輕度升高，無明顯胸、腹腔積液，卻全身多臟器轉(zhuǎn)移，惡性程度極高；而CA125水平明顯升高者多合并有大量胸、腹腔積液表現(xiàn)，故其水平升高可能為胸、腹腔積液存在對(duì)胸、腹膜刺激引起所致[22]，而不能作為判定良惡性標(biāo)志；有學(xué)者指出惡性診斷成立應(yīng)為：排除原發(fā)性甲狀腺癌后，腫瘤具有侵襲性和/或轉(zhuǎn)移[19]，本例患者有明顯轉(zhuǎn)移，病理也高度懷疑惡性可能，似突破包膜改變，但本院未行免疫組化檢查，是否高度惡性仍有待進(jìn)一步病理及免疫組化證實(shí)，但也有學(xué)者指出任何有轉(zhuǎn)移跡象的卵巢甲狀腺腫應(yīng)該視為惡性[9，12，43]，故本例患者考慮為惡性卵巢甲狀腺腫，出現(xiàn)多部位轉(zhuǎn)移屬罕見病例，考慮與患者病史長及臨床未及時(shí)診治有關(guān)。

TG水平升高對(duì)于惡性卵巢甲狀腺腫具有重要的臨床意義，文獻(xiàn)復(fù)習(xí)中也可見到，惡性卵巢甲狀腺腫TG水平明顯升高，尤其測定卵巢靜脈血TG水平對(duì)于區(qū)分良惡性意義更高[20]。本例患者TG水平明顯升高，傾向于惡性。李明[30]指出TG水平升高應(yīng)高度懷疑異位的甲狀腺高功能腺瘤的可能，故TG是否可作為區(qū)分良惡性的指標(biāo)尚有待研究，因文獻(xiàn)復(fù)習(xí)中僅有少數(shù)學(xué)者提及TG水平，望今后學(xué)者多加重視。

卵巢甲狀腺腫合并甲狀腺功能亢進(jìn)的原因一般考慮有3種可能[14]：(1)高功能卵巢甲狀腺組織分泌大量的甲狀腺素；(2)甲狀腺本身和卵巢甲狀腺腫同時(shí)分泌大量甲狀腺素；(3)甲狀腺分泌甲狀腺素合并無功能性卵巢甲狀腺腫；故卵巢甲狀腺腫導(dǎo)致甲狀腺功能亢進(jìn)診斷較困難，頸部攝碘率降低，全身掃描時(shí)卵巢碘劑和/或核素濃聚，同時(shí)卵巢促甲狀腺激素受體抗體(TRAb)表達(dá)陽性可明確卵巢甲狀腺腫導(dǎo)致甲狀腺功能亢進(jìn)的發(fā)生[27]；本例患者曾有對(duì)側(cè)卵巢甲狀腺腫病史，后診斷甲狀腺功能亢進(jìn)，多次測定甲狀腺攝碘率不高，甲狀腺彩超未見甲狀腺腫大改變，長期接受抗甲狀腺功能亢進(jìn)藥物及優(yōu)甲樂治療，多次測定甲狀腺功能異常，停用抗甲狀腺功能亢進(jìn)藥物后甲狀腺功能長期未恢復(fù)正常，故有依據(jù)懷疑患者卵巢甲狀腺腫合并甲狀腺功能亢進(jìn)可能。

卵巢甲狀腺腫可導(dǎo)致甲狀腺功能亢進(jìn)的發(fā)生，引起甲狀腺功能亢進(jìn)的機(jī)制尚未明確，有學(xué)者指出TRAb在卵巢甲狀腺腫中扮演著極重要的角色[27]；卵巢甲狀腺組織受循環(huán)血中促甲狀腺激素受體(TSHR)的反復(fù)刺激導(dǎo)致循環(huán)血中TRAb水平明顯升高，分泌大量甲狀腺素入血引起；文獻(xiàn)復(fù)習(xí)顯示，測定TRAb的6例患者中，陽性及陰性各3例，本例患者入住科室為婦科，未測定TRAb水平，且文獻(xiàn)中多數(shù)患者也未測定，故TRAb與卵巢甲狀腺腫的關(guān)系有待進(jìn)一步的研究證實(shí)，建議后期對(duì)于甲狀腺功能亢進(jìn)患者尤其是反復(fù)發(fā)作的甲狀腺功能亢進(jìn)，抗甲狀腺功能亢進(jìn)藥物治療效果差的患者應(yīng)該測定TRAb，甲狀腺功能亢進(jìn)患者TRAb水平升高同時(shí)合并盆腔占位者應(yīng)高度懷疑卵巢甲狀腺腫所致甲狀腺功能亢進(jìn)可能。

少部分患者在卵巢甲狀腺腫瘤切除后可出現(xiàn)甲狀腺功能減退[26]，文獻(xiàn)復(fù)習(xí)也證實(shí)了這點(diǎn)；本例患者甲狀腺功能變化及目前甲狀腺功能表現(xiàn)為TT3、FT3水平升高，TSH、TT4、FT4水平降低，目前國內(nèi)外均未見有類似甲狀腺功能指標(biāo)水平的描述，HASLETON等[44]曾指出功能性卵巢甲狀腺腫的標(biāo)志性生物學(xué)表現(xiàn)為TG及三碘甲狀腺原氨酸(T3)陽性，這是否可解釋為卵巢甲狀腺腫中的甲狀腺組織在TRAb的刺激下主要以分泌T3為主，而目前大多數(shù)學(xué)者認(rèn)為卵巢甲狀腺腫引起甲狀腺功能亢進(jìn)的原因可能為卵巢甲狀腺腫類似于異位甲狀腺高功能腺瘤，異位甲狀腺高功能腺瘤抑制甲狀腺本身功能分泌大量的甲狀腺激素(主要為T3)，循環(huán)血中T3水平的升高通過負(fù)反饋?zhàn)饔靡种拼贵wTSH的合成與分泌，TSH水平降低再次抑制甲狀腺合成和分泌甲狀腺素，而循環(huán)血中甲狀腺素水平的降低又可以導(dǎo)致卵巢甲狀腺腫代償性的分泌更多的T3入血；故本例患者表現(xiàn)為T3水平升高等甲狀腺功能異常，本例患者甲狀腺功能異常罕見，后期需要大量的研究進(jìn)一步證實(shí)。

本文報(bào)道1例惡性卵巢甲狀腺腫合并甲狀腺功能亢進(jìn)，后期出現(xiàn)甲狀腺功能異常表現(xiàn)，屬罕見病例，國內(nèi)外目前尚未見有類似甲狀腺功能異常描述，有一定研究價(jià)值；通過本例患者，臨床中(無論是內(nèi)分泌科或其他非內(nèi)分泌科醫(yī)師)對(duì)于甲狀腺功能亢進(jìn)病史長，抗甲狀腺功能亢進(jìn)藥物治療效果差者應(yīng)高度懷疑異位甲狀腺腫可能，重視TG、TRAb等相關(guān)抗體的檢測，若條件允許應(yīng)完善頸部及盆腔核酸掃描。本病應(yīng)與卵巢癌、卵巢畸胎瘤、子宮內(nèi)膜癌等相鑒別，對(duì)于盆腔腫瘤者婦產(chǎn)科醫(yī)師應(yīng)重視病史采集及多學(xué)科的會(huì)診及早明確診斷及治療，以免延誤診治時(shí)機(jī)。

作者貢獻(xiàn)：曾佳玲進(jìn)行資料收集整理、撰寫論文、成文并對(duì)文章負(fù)責(zé)；張紅進(jìn)行質(zhì)量控制及審校。

本文無利益沖突。

[1]O′NEILL J P，BURNS P，KINSELLA J.Papillary type thyroid carcinoma in an ovarian struma[J].Ir J Med Sci，2010，181(1):115-117.

[2]ZALEL Y，SEIDMAN D S，OREN M，et al.Sonographic and clinical characteristics of struma ovarii[J].J Ultrasound Med，2000，19(12):857-861.

[3]DARDIK R B，DARDIK M，WESTRA W，et al.Malignant struma ovarii:two case reports and a review of the literature[J].Gynecol Oncol，1999，73(3):447-451.

[4]RIBEIRO-SILVA A，BEZERRA A M，SERAFINI L N.Malignant struma ovarii:an autopsy report of a clinically unsuspected tumor[J].Gynecol Oncol，2002，87(2):213-215.

[5]EZON I，ZILBERT N，PINKNEY L，et al.A large struma ovarii tumor removed via laparoscopy in a 16-year-old adolescent [J].J Pediatr Surg，2007，42(8):19-22.

[6]BONADIO A G.Hashimoto′s thyroiditis in "struma ovarii".Case report and review of the literature[J].Minerva Endocrinol，2002，27(1):49-52.

[7]GUIDA M，MANDATO V D，DI SPIEZIO SARDO A，et al.Coexistence of Graves′ disease and benign struma ovarii in a patient with marked ascites and elevated CA-125 levels[J].J Endocrinol Invest，2005，28(9):827-830.

[8]NAGAI K，YOSHIDA H，KATAYAMA K，et al.Hyperthyroidism due to struma ovarii:diagnostic pitfalls and preventing thyroid storm[J].Gynecology and Minimally Invasive Therapy，2016.DOI:10.1016/j.gmit.2016.05.002.

[9]DESIMONE C P，LELE S M，MODESITT S C.Malignant struma ovarii:a case report and analysis of cases reported in the literature with focus on survival and I131 therapy[J].Gynecol Oncol，2003，89(3):543-548.

[10]YAMASHITA M，ISHII T，OHTORI S，et al.Metastasis of malignant struma ovarii to the lumbar spine[J].J Clin Neurosci，2010，17(2):269-272.

[11]KABUKCUOGLU F，BAKSU A，YILMAZ B，et al.Malignant struma ovarii[J].Pathol Oncol Res，2002，8(2):145-147.

[12]DEVANEY K，SNYDER R，NORRIS H J，et al.Proliferative and histologically malignant struma ovarii:a clinicopathologic study of 54 cases[J].Int J Gynecol Pathol，1993，12(4):333-343.

[13]O′CONNELL M E，F(xiàn)ISHER C，HARMER C L.Malignant struma ovarii:presentation and management[J].Br J Radiol，1990，63(749):360-363.

[14]ANASTASILAKIS A D，RUGGERI R M，POLYZOS S A，et al.Coexistence of Graves′ disease，papillary thyroid carcinoma and unilateral benign struma ovarii:case report and review of the literature[J].Metabolism，2013，62(10):1350-1356.

[15]BAYOT M R，CHOPRA I J.Coexistence of struma ovarii and Graves′ disease[J].Thyroid，1995，5(6):469-471.

[16]WONG L Y，DIAMOND T H.Severe ophthalmopathy developing after treatment of coexisting malignant struma ovarii and Graves′ disease[J].Thyroid，2009，19(10):1125-1127.

[17]BARTEL T B，JUWEID M E，O′DORISIO T，et al.Scintigraphic detection of benign struma ovarii in a hyperthyroid patient[J].J Clin Endocrinol Metab，2005，90(6):3771-3772.

[18]RANA V，SRINIVAS V，BANDYOPADHYAY S，et al.Bilateral benign non functional struma ovarii with Pseudo-Meigs′ syndrome[J].Indian J Pathol Microbiol，2009，52(1):94-96.

[19]KANO H，INOUE M，NISHINO T，et al.Malignant struma ovarii with Graves′ disease [J].Gynecol Oncol，2000，79(3):508-510.

[20]MATSUDA K，MAEHAMA T，KANAZAWA K.Malignant struma ovarii with thyrotoxicosis[J].Gynecol Oncol，2001，82(3):575-577.

[21]CICCARELLI A，VALDES-SOCIN H，PARMA J，et al.Thyrotoxic adenoma followed by atypical hyperthyroidism due to struma ovarii:clinical and genetic studies[J].Eur J Endocrinol，2004，150(4):431-437.

[22]LOIZZI V，CORMIO G，RESTA L，et al.Pseudo-Meigs syndrome and elevated CA125 associated with struma ovarii[J].Gynecol Oncol，2005，97(1):282-284.

[23]MITROU S，MANEK S，KEHOE S.Cystic struma ovarii presenting as pseudo-Meigs′ syndrome with elevated CA125 levels.A case report and review of the literature[J].Int J Gynecol Cancer，2008，18(2):372-375.

[24]PALADINI D，VASSALLO M，SGLAVO G，et al.Struma ovarii associated with hyperthyroidism，elevated CA125 and pseudo-Meigs syndrome may mimic advanced ovarian cancer[J].Ultrasound Obstet Gynecol，2008，32(2):237-238.

[25]KIM D，CHO H C，PARK J W，et al.Struma ovarii and peritoneal strumosis with thyrotoxicosis[J].Thyroid，2009，19(3):305-308.

[26]JIANG W，LU X，ZHU Z L，et al.Struma ovarii associated with pseudo-Meigs′ syndrome and elevated serum CA125:a case report and review of the literature[J].J Ovarian Res，2009，3(1):18.

[27]SITASUWAN T，HANAMORNROONGRUANG S，PEERAPATDIT T，et al.Coexistence of Graves′ disease and unilateral functioning Struma ovarii:a case report[J].BMC Endocr Disord，2015，15(1):68.

[28]MERZA Z，WHITE D，KHANEM N.Struma ovarii in pregnancy:an uncommon cause of hyperthyroidism[J].Clin Nucl Med，2015，40(8):687-688.

[29]鄧偉勝，張開鄂.卵巢甲狀腺腫致甲亢1例[J].廣東醫(yī)學(xué)，2000，21(10):832.

[30]李明.甲狀腺腫性卵巢瘤與甲狀腺功能亢進(jìn)癥[J].國外醫(yī)學(xué)(內(nèi)分泌學(xué)分冊)，2000，20(3)：160.

[31]溫運(yùn)昌，鄧偉勝，張練宗.卵巢甲狀腺腫合并甲狀腺功能亢進(jìn)癥1例[J].陜西醫(yī)學(xué)雜志，2002，31(2):191-192.

[32]吳成秀，謝建平，張濤，等.卵巢甲狀腺腫合并甲狀腺功能亢進(jìn)一例[J].中華核醫(yī)學(xué)雜志，2004，24(6):352.

[33]于明慶，呂煥芝.卵巢甲狀腺腫伴甲亢一例[J].腫瘤防治雜志，2003，10(9):970.

[34]于蕊，姚莉，李君東，等.卵巢甲狀腺腫伴Meig′s綜合征3例報(bào)告[J].醫(yī)師進(jìn)修雜志，2001，24(7):62.

[35]張鴻艷，邵元平.卵巢甲狀腺腫致甲亢1例[J].中國現(xiàn)代醫(yī)藥雜志，2008，10(6):97.

[36]ROTH L M，TALERMAN A.The enigma of struma ovarii[J].Pathology，2007，39(1):139-146.

[37]DHINGRA K K，JAIN P，GARG A，et al.Coexistent struma ovarii and serous cystadenofibroma in the same ovary[J].Int J Gynecol Pathol，2009，28(3):231-233.

[38]YüCESOY G，CAKIROGLU Y，MUEZZINOGLU B，et al.Malignant struma ovarii:a case report[J].J Korean Med Sci，2010，25(2):327-329.

[39]ZANNONI G F，GALLOTTA V，LEGGE F，et al.Pseudo-Meigs′ syndrome associated with malignant struma ovarii:a case report[J].Gynecol Oncol，2004，94(1):226-268.

[40]MAKANI S，KIM W，GABA A R.Struma ovarii with a focus of papillary thyroid cancer:a case report and review of the literature[J].Gynecol Oncol，2004，94(3)：835-839.

[41]STEINMAN R A，DE CASTRO I O，SHRAYYEF M，et al.Two cases of malignant struma ovarii with metastasis to pelvic bone[J].Gynecologic and Obstetric Investigation，2013，75(2):139-144.

[42]JIN C，DONG R，BU H，et al.Coexistence of benign struma ovarii，pseudo-Meigs′ syndrome and elevated serum CA125:case report and review of the literature[J].Oncol Lett，2015，9(4):1739-1742.

[43]WILLEMSE P H B，OOSTERHUIS J W，AALDERS J G，et al.Malignant struma ovarii treated by ovariectomy，thyroidectomy，and 131 I administration[J].Cancer，1987，60(2):178-182.

[44]HASLETON P S，KELEHAN P，WHITTAKER J S，et al.Benign and malignant struma ovarii[J].Arch Pathol Lab Med，1978，102(4):180-184.

(本文編輯：陳素芳)

Coexistence of Thyroid Dysfunction and Malignant Struma Ovarii:One Case Report and Literature Review

ZENGJia-ling，ZHANGHong.DepartmentofEndocrinology，theFourthAffiliatedHospitalofGuangxiMedicalUniversity，LiuzhouWorker′sHospital，Liuzhou545005，China

ZHANGHong，DepartmentofEndocrinology，theFourthAffiliatedHospitalofGuangxiMedicalUniversity，LiuzhouWorker′sHospital，Liuzhou545005，China；E-mail：996489443@qq.com

Objective To explore the clinical manifestation and laboratory test results of patients with thyroid dysfunction and malignant struma ovarii,to enhance the understanding of the disease.Methods A patient with thyroid dysfunction and malignant struma ovarii was admitted to the Fourth Affiliated Hospital of Guangxi Medical University on 29 April 2015,the data of the case were analyzed retrospectively.To further understand coexistence of thyroid dysfunction and malignant struma ovarii by literature retrieval.Results Struma ovarii is more common in perimenopausal women and on unilateral side，and most of them are benign,multiple metastases are rarely seen.The onset age of this case is identical with the onset age recorded in literatures,the lesion is highly malignant and multiple metastases are observed,and the case is clinically very rare because of the existence of thyroid dysfunction.Conclusion Struma ovarii can cause hyperthyroidism,possible sources of thyroxine:high functional ovarian thyroid tissue,high functional thyroid and struma ovarii,thyroid tissue secretion combined with non functional ovarian goiter;for hyperthyroidism caused by struma ovarii,the iodine uptake rate in pelvic cavity should be high and the iodine uptake rate in the neck should be low;the diagnosis of struma ovarii combined with hyperthyroidism is relatively difficult,the disease always is paid more attention to due to repeated recurrence of hyperthyroidism,non functional struma ovarii is more likely to cause missed diagnosis;functional ovarian thyroid is similar to ectopic thyroid gland hyperactive adenoma,and can secrete thyroid hormone,thus can inhibit thyroid function,but struma ovarii secrets triiodothyronine(T3) mainly,the abnormal thyroid function performance such as increased levels of TT3and FT3,and decreased levels of TSH,TT4and FT4may exist,all of these findings warrant further research.

Struma ovarii；Hyperthyroidism；Case reports；Historical article

545005廣西柳州市，廣西醫(yī)科大學(xué)第四附屬醫(yī)院 柳州市工人醫(yī)院內(nèi)分泌科

張紅，545005廣西柳州市，廣西醫(yī)科大學(xué)第四附屬醫(yī)院 柳州市工人醫(yī)院內(nèi)分泌科；E-mail：996489443@qq.com

R 730.265.7 R 581.1

D

10.3969/j.issn.1007-9572.2016.32.022

2016-03-13；

2016-09-21)