李婷婷,張永高,王海洋,高劍波

·胸部影像學(xué)·

胸部腹外型侵襲性纖維瘤病的CT表現(xiàn)

李婷婷,張永高,王海洋,高劍波

目的:分析發(fā)生于胸部的腹外型侵襲性纖維瘤病的CT表現(xiàn),提高對(duì)本病的診斷水平。方法:回顧性分析19例經(jīng)手術(shù)病理證實(shí)的胸部侵襲性纖維瘤病患者的CT表現(xiàn)。19例均行CT平掃,9例行增強(qiáng)掃描,1例行CTA檢查。結(jié)果:19例共檢出23個(gè)病灶,其中3例為多發(fā)病灶(發(fā)生于軟組織1例、骨骼2例)。病變位于軟組織15例共16個(gè)病灶(兩側(cè)和前胸壁8個(gè)、背部5個(gè)、肩部1個(gè)、腋窩1個(gè)),位于骨骼4例共7個(gè)病灶(肋骨5個(gè)、胸肋關(guān)節(jié)1個(gè)、胸骨上段1個(gè))。16個(gè)軟組織腫塊中呈類圓形或梭形13個(gè),分葉形或不規(guī)則形3個(gè);邊界不清13個(gè),邊界清晰3個(gè)(其中2個(gè)有假包膜); CT平掃表現(xiàn)為等或低密度腫塊14個(gè),囊實(shí)性腫塊2個(gè),3個(gè)病灶內(nèi)可見鈣化(分別呈點(diǎn)狀、弧形和爆米花樣);增強(qiáng)掃描9例共10個(gè)病灶中,表現(xiàn)為輕度均勻強(qiáng)化2個(gè),明顯不均勻強(qiáng)化2個(gè),邊緣輕度強(qiáng)化1個(gè),邊緣明顯強(qiáng)化2個(gè),輕中度不均勻強(qiáng)化2個(gè),多發(fā)小圓形輕中度環(huán)形強(qiáng)化1個(gè);5個(gè)病灶可見腫瘤與骨質(zhì)粘連伴骨質(zhì)破壞。4例共7個(gè)骨骼病灶,CT平掃6個(gè)表現(xiàn)為骨內(nèi)軟組織腫塊、膨脹性骨質(zhì)破壞(1個(gè)出現(xiàn)周緣硬化邊),1個(gè)表現(xiàn)為軟組織腫塊伴有局限性骨皮質(zhì)壓迫吸收;腫塊呈較低密度3個(gè),等或稍低密度3個(gè),稍高密度1個(gè);1例行增強(qiáng)掃描,腫瘤呈輕度～中度不均勻強(qiáng)化。結(jié)論:胸部侵襲性纖維瘤病的CT表現(xiàn)有一定特征性,CT對(duì)本病具有較高的診斷價(jià)值。

軟組織腫瘤;骨腫瘤;纖維瘤病;胸部疾病;體層攝影術(shù),X線計(jì)算機(jī)

侵襲性纖維瘤病(aggressive fibromatosis,AF)是一種起源于筋膜或腱膜結(jié)締組織的較為少見的軟組織腫瘤,其生物學(xué)行為介于良性纖維瘤與纖維肉瘤之間,病變呈浸潤(rùn)性生長(zhǎng),局部易復(fù)發(fā),但不發(fā)生轉(zhuǎn)移,組織學(xué)上以纖維母細(xì)胞、肌纖維母細(xì)胞增生以及細(xì)胞間豐富的膠原纖維為特征。AF可發(fā)生于身體的任何部位,根據(jù)發(fā)病部位可分為腹內(nèi)型、腹外型和腹壁型,其中腹外型最常見,約占50%～60%,位于腹外者最常發(fā)生于四肢,發(fā)生于胸部者較少見[1]。近年來關(guān)于AF影像學(xué)診斷的文獻(xiàn)報(bào)道較多[2-5],但對(duì)發(fā)生于胸部的侵襲性纖維瘤病的單獨(dú)報(bào)道較少見。本文回顧性分

析19例胸部侵襲性纖維瘤病的臨床表現(xiàn)、病理資料及影像特點(diǎn),旨在進(jìn)一步提高對(duì)本病的認(rèn)識(shí)和診斷水平。

材料與方法

1.研究對(duì)象

搜集本院2011年1月-2015年10月經(jīng)手術(shù)病理證實(shí)的19例原發(fā)或復(fù)發(fā)胸部侵襲性纖維瘤病患者的影像資料。其中女8例,男11例;年齡5天～85歲,中位年齡40歲;病程18天～3年。18例為首發(fā),1例為手術(shù)后復(fù)發(fā),手術(shù)距復(fù)發(fā)的時(shí)間間隔為3年。12例患者無明顯臨床癥狀,系偶然或體檢發(fā)現(xiàn)胸部腫塊,其中腫塊逐漸增大3例,伴輕微疼痛4例;3例因肋骨疼痛或胸骨下段壓痛就診;1例有外傷史;1例因雙側(cè)甲狀腺占位入院;2例為術(shù)后復(fù)發(fā)。

2.檢查方法和圖像分析

6例使用Philips Brilliance 16層CT掃描儀,13例使用Philips iCT 256層CT掃描儀,掃描范圍自胸廓入口至膈肌水平。掃描參數(shù):120kV,250 mAs,層厚5 mm,層間距5 mm,螺距0.9,矩陣512×512,視野35cm×35cm。9例行增強(qiáng)掃描,對(duì)比劑為碘海醇(350 mgI/mL),總量80 mL,注射流速3.5 mL/s,之后以相同流率注射20 mL生理鹽水,分別于注藥后30和55s行動(dòng)脈期和靜脈期掃描。1例行CT血管成像,采用M IP、CPR、MPR及VR等多種圖像后處理技術(shù)顯示血管和骨骼。

由2位具有5年以上胸部疾病診斷經(jīng)驗(yàn)的放射科醫(yī)師共同閱片,主要觀察病灶數(shù)目、部位、大小(最長(zhǎng)徑)、形態(tài)、邊界、密度、強(qiáng)化方式、生長(zhǎng)方式及周圍結(jié)構(gòu)受累情況等。CT值增加10～20 HU為輕度強(qiáng)化,增加20～30 HU為中度強(qiáng)化,增加30 HU以上為明顯強(qiáng)化。

結(jié) 果

1.CT表現(xiàn)

本組19例患者共檢出23個(gè)病灶,單發(fā)16例,多發(fā)3例(軟組織1例,骨骼2例;病灶2～3個(gè))。其中位于軟組織者15例共16個(gè)病灶(前及兩側(cè)胸壁8個(gè),背部5個(gè),肩部1個(gè),腋窩1個(gè));位于骨骼者4例共7個(gè)病灶(肋骨5個(gè),胸肋關(guān)節(jié)1個(gè),胸骨上段1個(gè))。病灶最大長(zhǎng)徑10～148 mm,平均(53.5±32.4)mm。

16個(gè)位于軟組織的腫塊中,13個(gè)膨脹性生長(zhǎng)呈類圓形或梭形,3個(gè)浸潤(rùn)性生長(zhǎng)呈分葉形或不規(guī)則形;13個(gè)病灶沿肌肉長(zhǎng)軸生長(zhǎng);11個(gè)邊界不清,3個(gè)邊界清晰(其中2個(gè)有假包膜),2個(gè)部分不清(1個(gè)位于岡上肌, 1個(gè)位于肋間肌并向胸腔內(nèi)生長(zhǎng))。4個(gè)病灶周圍肌肉受壓推移,形態(tài)失常。6個(gè)病灶沿肋間肌生長(zhǎng),其中3個(gè)累及胸膜呈結(jié)節(jié)樣增厚,1個(gè)累及皮膚,可見皮下脂肪密度增高,呈“蟹足樣”改變;2個(gè)突向胸腔內(nèi)生長(zhǎng)。5個(gè)病灶與骨質(zhì)粘連伴有骨質(zhì)破壞,4個(gè)累及肋骨,1個(gè)累及肩胛骨。

7個(gè)位于骨骼的病灶,6個(gè)表現(xiàn)為骨內(nèi)軟組織腫塊、膨脹性骨質(zhì)破壞(1個(gè)出現(xiàn)周緣硬化邊)(圖1),其中1個(gè)脊柱旁肋骨骨質(zhì)破壞嚴(yán)重,出現(xiàn)病理性骨折;1個(gè)表現(xiàn)為局限性骨皮質(zhì)壓迫吸收改變,并伴有軟組織形成。

16個(gè)位于軟組織的腫塊,CT平掃表現(xiàn)為等或低密度腫塊14個(gè)(與周圍肌肉相比),CT值為24～54 HU,平均(36.9±9.5)HU;囊實(shí)性腫塊2個(gè),其內(nèi)以實(shí)性成分為主且其密度較鄰近肌肉密度稍低,囊性成分表現(xiàn)為病灶中心多發(fā)小圓形低密度區(qū),囊壁邊界尚清,CT值6～30 HU。增強(qiáng)掃描9例共10個(gè)病灶中,2個(gè)表現(xiàn)為輕度均勻強(qiáng)化(圖2),1個(gè)表現(xiàn)為邊緣輕度延遲強(qiáng)化,2個(gè)表現(xiàn)為邊緣明顯強(qiáng)化,2個(gè)表現(xiàn)為輕中度不均勻強(qiáng)化,2個(gè)表現(xiàn)為明顯不均勻強(qiáng)化(靜脈期強(qiáng)化程度進(jìn)一步加深),1個(gè)表現(xiàn)為輕中度多發(fā)小圓形環(huán)形強(qiáng)化(圖3);CT值升高12～62 HU,平均(31.8±18.0)HU。3個(gè)病灶內(nèi)可見鈣化影,1個(gè)呈點(diǎn)狀,1個(gè)呈多發(fā)點(diǎn)狀、結(jié)節(jié)樣及弧形,1個(gè)呈爆米花樣,此病灶與肋間肌窄基底相連,突向胸腔內(nèi)生長(zhǎng)(圖4)。1個(gè)病灶與肋頸干和肋間動(dòng)脈關(guān)系密切,病灶內(nèi)可見其末段血管分支(圖5)。

7個(gè)位于骨骼的病灶,5個(gè)位于肋骨,1個(gè)位于胸骨上段,1個(gè)位于胸肋關(guān)節(jié)。3個(gè)病灶為較低密度腫塊,3個(gè)病灶為等或稍低密度,1個(gè)為稍高密度。1例行增強(qiáng)掃描,表現(xiàn)為輕中度不均勻強(qiáng)化(圖1)。

2.病理表現(xiàn)

大體病理標(biāo)本檢查:病灶包膜完整5個(gè),不完整2個(gè),余未見包膜;14個(gè)病灶為實(shí)性、質(zhì)韌、切面灰白,3個(gè)病灶為囊實(shí)性、其內(nèi)有液化壞死。光學(xué)顯微鏡下觀察:瘤細(xì)胞呈束狀、編織狀排列,瘤細(xì)胞呈長(zhǎng)梭形,包漿稍嗜伊紅,核為圓形、卵圓形及梭形,無明顯異形性,核分裂象罕見,腫瘤呈侵襲性生長(zhǎng),伴膠原纖維增生及不同程度透明變、黏液變(圖2d)。19例均行免疫組織化學(xué)檢查,瘤細(xì)胞波形蛋白(Vimentin)強(qiáng)陽性10例,灶性表達(dá)9例;結(jié)合蛋白(Des)均為陽性;Ki-67表達(dá)均小于10%;平滑肌肌動(dòng)蛋白(SMA)陽性15例(圖2e);S-100蛋白均為陰性。

討 論

侵襲性纖維瘤病又稱韌帶樣纖維瘤病、硬纖維瘤病,是1838年Muller首次提出并命名的一種少見軟組織腫瘤[6],起源于筋膜、肌肉或腱膜,在軟組織腫瘤

中其發(fā)病率不足3%。因其具有侵襲性生長(zhǎng)方式及術(shù)后容易復(fù)發(fā)、但并不發(fā)生遠(yuǎn)處轉(zhuǎn)移的特點(diǎn),2002年WHO軟組織腫瘤病理學(xué)和遺傳學(xué)分類中將其歸為纖維母細(xì)胞/肌纖維母細(xì)胞源性中間性(局部侵襲性)腫瘤,并定義為深部軟組織克隆性纖維母細(xì)胞增生[7]。AF瘤體由肌纖維母細(xì)胞和纖維母細(xì)胞組成,周圍有大量膠原纖維,細(xì)胞排列緊密,呈編織狀排列,因此AF患者首發(fā)體征為無痛性質(zhì)硬腫塊[8]。本組12例患者均以胸部腫塊就診,與有關(guān)文獻(xiàn)報(bào)道的腹外型A F的表現(xiàn)一致[9]。AF的發(fā)病機(jī)制目前仍不清楚,可能與內(nèi)分泌、結(jié)締組織生長(zhǎng)調(diào)節(jié)缺陷、手術(shù)、創(chuàng)傷及遺傳等因素有關(guān)[10-11],其中創(chuàng)傷是侵襲性纖維瘤發(fā)生的主要病因[12]。本組有1例為外傷后1月余出現(xiàn)左側(cè)下胸壁腫塊,手術(shù)后病理檢查證實(shí)為侵襲性纖維瘤,與上述文獻(xiàn)報(bào)道吻合。

侵襲性纖維瘤病可發(fā)生于任何年齡,包括嬰兒和老年人,高發(fā)年齡為30～40歲,男女發(fā)病率不等1∶2～1∶5,女性發(fā)病率高于男性。本組胸部侵襲下纖維瘤病19例病例中最小發(fā)病年齡為出生后5天,最大為85歲,中位年齡為40歲,本組中患者的發(fā)病年齡與文獻(xiàn)報(bào)道基本一致[13]。但本組中男女發(fā)病比例為11∶8 (約1.3∶1),男性發(fā)病率高于女性,與以往文獻(xiàn)報(bào)道不同,可能與本組病例均為胸部腹外型及病例數(shù)偏少有關(guān)。

侵襲性纖維瘤病根據(jù)發(fā)病部位分為腹內(nèi)型、腹壁型及腹外型,所占比例分別為15%、25%和50%～60%,以腹外型最多見。腹外型侵襲性纖維瘤病發(fā)病部位比較廣泛,全身各部位的骨骼肌和骨骼均可發(fā)生,發(fā)生于四肢軟組織者占35%～42%,胸壁軟組織者占10%～15%,位于骨骼者較為罕見,僅占全身骨腫瘤的1.15%～1.20%[14-15]。本組19例發(fā)生于胸部的腹外型AF,有15例為軟組織AF,僅4例為骨內(nèi)AF。

胸部軟組織的侵襲性纖維瘤病的主要CT表現(xiàn):類圓形、梭形或分葉形的等或低密度軟組織腫塊,跨解剖間腔生長(zhǎng),可單發(fā)或多發(fā)[16],本組病例中有3例表現(xiàn)為多發(fā)病灶。腫塊呈侵襲性生長(zhǎng),包膜少見,且為假包膜,系腫瘤緩慢生長(zhǎng)、壓迫周圍組織所致。本組中病理證實(shí)5例有明確假包膜,CT僅顯示2例。腫塊體積一般較大,本組腫塊平均直徑均在5cm以上,有文獻(xiàn)報(bào)道胸內(nèi)壁巨大侵襲性纖維瘤病的腫塊直徑均在9cm以上[17]。腫瘤可起源于前及兩側(cè)胸壁、背部、肩部和腋窩等處,大部分沿肌肉長(zhǎng)軸生長(zhǎng),少數(shù)表現(xiàn)為解剖間腔內(nèi)孤立性腫塊,本組有1例病灶位于腋窩,邊界清晰,有假包膜。沿胸內(nèi)壁生長(zhǎng),與肋間肌呈寬或窄基底相連,腫塊局部向胸內(nèi)突起,可壓迫相鄰肺組織,鄰近胸膜呈結(jié)節(jié)樣增厚。本組中1例表現(xiàn)為與肋間肌呈窄基底相連,邊緣光滑,腫塊絕大部分位于胸腔內(nèi),表現(xiàn)為肺內(nèi)孤立性腫塊。相鄰部位的骨骼可出現(xiàn)侵襲性骨質(zhì)破壞,表現(xiàn)為骨質(zhì)表面毛糙、骨質(zhì)變薄或溶骨性破壞,本組5個(gè)病灶與骨質(zhì)粘連伴有骨質(zhì)破壞。由于腫塊由纖維母細(xì)胞組成,襯有血管及黏液成分,故CT平掃及增強(qiáng)掃描可因其不同的成分比例呈不同的密度及強(qiáng)化表現(xiàn),當(dāng)病灶內(nèi)黏液成分稍多時(shí),內(nèi)見黏液囊變區(qū),病灶平掃密度不均勻;膠原纖維稍多時(shí),表現(xiàn)為強(qiáng)化不均勻[18]。本組中16個(gè)位于軟組織的腫塊中,14個(gè)表現(xiàn)為密度均勻的腫塊,僅有2個(gè)病灶呈囊實(shí)性, CT值為6～30 HU;增強(qiáng)后多呈輕至中度不均勻強(qiáng)化, CT值升高12～62 HU。

胸部骨內(nèi)侵襲性纖維瘤病較為罕見,可發(fā)生于胸部肋骨、肩胛骨、胸骨及脊柱椎體,其影像表現(xiàn)復(fù)雜,可分為中央型和邊緣型[19]。中央型主要表現(xiàn)為膨脹性溶骨破壞,邊界清晰,伴有硬化邊,一般無骨膜反應(yīng),可有骨外軟組織腫塊。邊緣型多表現(xiàn)為壓迫性骨質(zhì)吸收,邊緣伴密度增高的軟組織腫塊,常誤診為惡性骨腫瘤或軟組織肉瘤。本組中共有7個(gè)發(fā)生于骨骼的病灶,其中中央型6個(gè)、邊緣型1個(gè),中央型病灶均表現(xiàn)為膨脹性骨質(zhì)破壞,其中1個(gè)病灶周邊出現(xiàn)硬化邊,邊緣型則表現(xiàn)為軟組織內(nèi)密度增高的腫塊,未出現(xiàn)骨質(zhì)壓迫吸收改變。本組骨侵襲性纖維瘤病患者的例數(shù)較少,需要以后增加樣本數(shù)進(jìn)一步分析總結(jié)其CT征象。

胸部侵襲性纖維瘤需要與神經(jīng)鞘瘤、胸膜孤立性纖維瘤及胸壁纖維肉瘤相鑒別。胸部神經(jīng)鞘瘤多位于后縱隔脊柱兩側(cè),其臨床癥狀與發(fā)病部位相關(guān),單發(fā)圓形或卵圓形稍低密度腫塊,有完整包膜,邊界清晰,與

肋骨及椎體相交處可見壓迫性骨質(zhì)吸收的凹陷切記,局部肋間隙、椎間孔可增寬[20]。胸膜孤立性纖維瘤CT平掃時(shí)表現(xiàn)為等或稍高密度腫塊,增強(qiáng)掃描呈中度至明顯強(qiáng)化,一般不出現(xiàn)骨質(zhì)破壞,但腫塊體積巨大時(shí)可有鄰近骨骼受壓改變[21]。胸壁纖維肉瘤以寬基底向胸腔內(nèi)外生長(zhǎng),壞死、囊變及出血易見,故腫瘤內(nèi)部密度不均,常侵犯鄰近肋骨、肺組織和發(fā)生遠(yuǎn)處轉(zhuǎn)移。

綜上所述,胸部腹外型侵襲性纖維瘤的CT表現(xiàn)具有一定的特征性,CT可較好地顯示病灶的部位、形態(tài)及范圍,能提高對(duì)本病的診斷準(zhǔn)確性,并可指導(dǎo)臨床進(jìn)行術(shù)前評(píng)估。

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CT features of extra-abdominal aggressive fibromatosis of the thorax

LI Ting-ting,Z H A N G Yong-gao,WANG Hai-yang,etal.Department of Radiology,the First Affiliated Hospital of Zhengzhou University,Zhengzhou,450052,China

Objective:To analyze the CT findings of extra-abdominal aggressive fibromatosis of the thorax,and to improve the diagnostic accuracy.Methods:CT images of 19 patients with extra-abdominal aggressive fibromatosis of thorax proved by surgery and pathology were analyzed retrospectively.All the patients had pre-contrast CT images,and 10 cases had enhanced CT images including one with CTA data.Results:23 lesions were found in the 19 patients,among which 3 cases had multiple lesions(1 case in soft tissue of chest,2 cases in bone of chest).16 lesions of 15 cases were originated from soft tissue,including anterior and bilateral chest wall(n=8),back(n=5),shoulder(n=1)and arm pit(n=1);and 7 lesions of 4 cases were originated fro m bone,including rib(n=5),sternocostal joint(n=1)and upper sternum(n=1).The 16 soft tissue tumors presented as oval or spindle shape(n=13)or irregular shape(n=3),with well-defined margin(n= 3),and pseudocapsule in 2 of the 3 lesions or ill-defined margin(n=13).On pre-contrast CT images,there were solid mass with hypo-or isodensity(n=14)or cystic and solid mass(n=2)on pre-contrast CT images,and calcification was observed in 3 lesions.On contrast enhanced CT images of 10 lesions,mild homogeneous enhancement(n=2),significantly heterogeneous enhancement(n=2),mild peripheral enhancement(n=1),significantly peripheral enhancement(n=2),mild to moderate heterogeneous enhancement(n=2),and mild to moderate multiple circular enhancement(n=1)were found.Bone destruction could be seen in 5 lesions(5/16).Of 7 lesions located in bone,six showed masses with soft tissue density and expansive destruction of bone(with sclerotic rim in one case),and one showed soft tissue mass with compressive change of adjacent bone;the masses were hypodense in 3 cases,iso-or mildly hypodense in 3 case,and mildly hyperdense in one case. Conclusion:Extra-abdominal aggressive fibromatosis of thorax has certain characteristics on CT,and CT can be a valuable examination for the diagnosis.

Soft tissue neoplasms;Bone neoplasms;Fibromatosis;Thoracic disease;Tomography,X-ray computed

R734.4;R738.6;R814.42

A

1000-0313(2016)04-0359-05

10.13609/j.cnki.1000-0313.2016.04.018

2015-10-09

2016-02-01)

450052 鄭州,鄭州大學(xué)第一附屬醫(yī)院放射科

李婷婷(1988-),女,河南周口人,碩士研究生,主要從事胸部疾病的影像診斷工作。

張永高,E-mail:zyg01578@126.com